CC BY
22
Клинические случаи
Алиева К.Х.1, Кохреидзе Н.А.1, Щебеньков М.В.2, 3, Кондратьева Е.А.1, 3, Алексеева А.Л.3
1 Институт перинатологии и педиатрии, Федеральное государственное бюджетное учреждение «Национальный медицинский исследовательский центр имени В.А. Алмазова» Министерства здравоохранения Российской Федерации, 197341, г. Санкт-Петербург, Российская Федерация
Для корреспонденции
Алиева Кяниз Ханкишиевна-врач - акушер-гинеколог, консультативно-диагностическое отделение для детей ДЛРК, ФГБУ «НМИЦ им. В.А. Алмазова» Минздрава России Адрес: 197341, г. Санкт-Петербург, Коломяжский пр-т, д. 21, к. 2 Телефон: +7 (812) 660-37-06 E-mail: Alieva_KKh@almazovcentre.ru https://orcid.org/0000-0003-0083-3689
2 Федеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего образования «Северо-Западный государственный медицинский университет имени И.И. Мечникова» Министерства здравоохранения Российской Федерации, 191015, г Санкт-Петербург, Российская Федерация
3 Санкт-Петербургское государственное бюджетное учреждение здравоохранения «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий», 125493, г. Санкт-Петербург, Российская Федерация
В данной статье представлен редкий клинический случай доброкачественной опухоли эктопического яичника у девочки-подростка. Редкость патологии, а также отсутствие специфической симптоматики с наличием нормальной анатомии органов малого таза и недостаточностью визуальных методов исследования для достоверной оценки связи образования с органами малого таза привели к сложности оценки клинической ситуации детскими гинекологами и хирургами у данной пациентки, в том числе интраоперационно. Именно по этой причине мы сочли очень важным провести данный клинический разбор и довести до сведения специалистов результаты нашего клинического наблюдения. Ключевые слова: зрелая тератома; эктопический яичник; удвоение яичника
Финансирование. Исследование не имело спонсорской поддержки. Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Вклад авторов. Организация исследования - Кохреидзе Н.А.; проведение исследования - Алиева К.Х., Щебеньков М.В., Кондратьева Е.А., Алексеева А.Л.; дизайн статьи - Кохреидзе Н.А., Алиева К.Х.; написание текста статьи - Алиева К.Х.; статистическая обработка данных - Алиева К.Х.; редактирование текста статьи - Кохреидзе Н.А., Щебеньков М.В.
Для цитирования: Алиева К.Х., Кохреидзе Н.А., Щебеньков М.В., Кондратьева Е.А., Алексеева А.Л. Зрелая тератома третьего (эктопического) яичника у девочки-подростка // Репродуктивное здоровье детей и подростков. 2023. Т. 19, № 1. С. 55-62. DOI: https://www.doi.org/10.33029/1816-2134-2023-19-1-55-62 Статья получена 03.02.2023. Принята в печать 20.03.2023.
Зрелая тератома третьего (эктопического) яичника у девочки-подростка
Аlieva K.Kh.1, Kokhreidze N.А.1, Shebenkov М.V.2, 3, Kondrateva Е.А.1, 3, Аlekseeva А.L.з
1 Almazov National Medical Research Centre, Ministry of Health of the Russian Federation, 197341, St. Petersburg, Moscow, Russian Federation
2 North-Western State Medical University named after I.I. Mechnikov, Ministry of Health of the Russian Federation, 191015, St.-Petersburg, Moscow, Russian Federation
3 City Multidisciplinary Clinical Specialized Center of High Medical Technologies, 125493, St. Petersburg, Russian Federation
Mature teratoma of third (ectopic) ovary in adolescent girl
This article illustrates a case report of benign tumor of ectopic ovary in adolescent girl. Rareness of disease with non-specific symptoms, normal pelvic anatomy and insufficiency of functional diagnostic methods led to difficulties in diagnosis, even intraoperatively. That is why we considered that it is important to show the case and pay attention to the results of our clinical observation to gynecologists and surgeons. Keywords: mature teratoma; ectopic ovary; double ovary
Funding. The study had no sponsor support.
Conflict of interest. The authors declare no conflict of interest.
Authors' contribution. Organization of research - Kohreidze N.A.; conducting research - Alieva K.H., Shchebenkov M.V., Kondratieva E.A., Alekse-eva A.L.; article design - Kokhreidze N.A., Alieva K.H.; writing the text of the article - Alieva K.H.; statistical data processing - Alieva K.H.; editing of the text of the article - N.A. Kokhreidze, M.V. Shchebenkov.
For citation: Alieva K.Kh., Kokhreidze N.A., Shebenkov M.V., Kondrateva E.A., Alekseeva A.L. Mature teratoma of third (ectopic) ovary in adolescent girl. Reproduktivnoe zdorov'e detey i podrostkov [Pediatric and Adolescent Reproductive Health]. 2023; 19 (1): 55-62. DOI: https://www.doi. org/10.33029/1816-2134-2023-19-1-55-62 (in Russian) Received 03.02.2023. Accepted 20.03.2023.
Врожденные аномалии яичников (ВАЯ) - очень редкий вид патологии, крайне редко диагностируемый в детском и подростковом возрасте [1]. К данной группе заболевания относятся как аномалии расположения яичников, так и варианты атипического строения. В настоящее время выделяют следующие варианты ВАЯ: врожденное отсутствие яичников, яичники-«четки», дольчатые яичники и различные формы эктопического яичника (ЭЯ). Описания перечисленных ВАЯ единичны и в своем большинстве являются результатом случайной диагностической находки [1-4]. Эктопический яичник крайне редко обнаруживается у детей [5-7], и, по некоторым данным, частота встречаемости в популяции колеблется в широком диапазоне 1:29 000-700 000 случаев [7, 8]. Принято считать, что под термином «эктопический яичник» подразумеваются различные варианты дополнительной овариальной ткани как в типичной, так и в атипичной локализации [5, 7]. В зависимости от расположения и отношения к другим органам можно выделить следующие варианты ЭЯ: добавочный, дополнительный, аутоампутированный
и истинно ЭЯ [7]. Чаще в литературе встречаются описания ЭЯ у женщин репродуктивного возраста. Сообщения об этой патологии в детском и подростковом возрасте единичны [6, 9, 10]. Преимущественно ЭЯ диагностируют вследствие образования в нем истинной опухоли. Описаны случаи доброкачественных и злокачественных образований ЭЯ, таких как зрелая тератома, серозная цистаденома, серозная папиллярная карцинома [6, 9, 10, 13]. При этом обращает на себя внимание сложный диагностический поиск, обусловленный уникальным расположением дополнительной овариальной ткани с опухолью в нетипичных локализациях.
В данной статье представлен клинический случай зрелой тератомы ЭЯ у пациентки 16 лет.
Описание клинического случая
Пациентка А. обратилась к детском гинекологу КДО ДЛРК ФГБУ «НМИЦ им. В.А. Алмазова» Минздрава России в возрасте 16 лет с жалобами на периодические тянущие боли в пояснице в покое, усиливающиеся при физических нагрузках, нерегулярные и болезненные мен-
■vf V ^ f A
Ш - W V J Щ
А Б
Рис. 1. МРТ органов малого таза (исследование в возрасте 14 лет): А - сагиттальный срез; Б - аксиальный срез: кзади от правого яичника в пресакральной области выявляется округлой формы образование с четкими, ровными контурами, в диаметре 3,8 см, с неоднородным содержимым
струации с менархе. Из гинекологического анамнеза известно, что у пациентки менструации с 13 лет, нерегулярные с менархе: через 30-50 дней, по 4-5 дней, умеренные, умеренно болезненные 1 день (5 баллов по визуально-аналоговой шкале), иногда с иррадиацией в поясницу, без снижения трудоспособности в период менструации, принимает нестероидные противовоспалительные препараты (ибупрофен 200 мг) с положительным эффектом. Девочка с детства профессионально занималась спортом. Однако от нагрузок отказалась в связи с появлением жалоб на тянущие боли в поясничной области, возникающие только во время занятий спортом, в возрасте 14 лет. С данными жалобами пациентка обратилась к неврологу, по рекомендациям которого была выполнена магнитно-резонансная томография (МРТ) пояснично-крестцового отдела позвоночника: «в зоне сканирования фрагментарно в позадиматочном пространстве определяется гетерогенное ки-стозно-солидное образование размером 3,5x3,2x3,4 см с включениями жировой интенсивности». По данным в дальнейшем проведенного МРТ органов малого таза, заподозрена «зрелая тератома правого яичника» (рис. 1-2). Гинеколог рекомендовал плановое оперативное лечение. Однако в связи с пандемией COVID-19 лечение было отложено. Со слов пациентки, после
прекращения тренировок боли «перестали беспокоить», и в течение 2 лет пациентка к врачам не обращалась. В возрасте 16 лет у пациентки появились жалобы на периодические тянущие боли средней интенсивности в пояснице в покое, усиливающиеся при физических нагрузках (со слов, для поддержания формы бегала и занималась фитнесом в спортзале), в связи с чем было выполнено ультразвуковое исследование (УЗИ) органов малого таза, по результатам которого «слева и кзади от
Рис. 2. МРТ органов малого таза (исследование в возрасте 14 лет), аксиальный срез: по данным исследования четко определяются неизмененный правый яичник, объемное образование в малом тазу. Достоверно связь опухоли с яичником определить невозможно
Рис. 3. МРТ органов малого таза (исследование в возрасте 16 лет), сагиттальный срез: за маткой справа определяется образование 4,3x4,8x4,3 см, с четким контуром, неоднородной структуры, преимущественно из жировой ткани, примыкает к правому яичнику сзади.
Рис. 4. МРТ органов малого таза (исследование в возрасте 16 лет), аксиальный срез: четко визуализируются правый и левый яичники без патологических изменений в структуре
матки определялось гиперэхогенное образование с четкими, ровными контурами, неоднородной структуры, аваскулярное при цветовом доплеровском картировании, размером 5,2x4,5x4,9 см (отмечены признаки роста образования в динамике)». При объективном осмотре per rectum паль-
Рис. 5. МРТ органов малого таза (исследование в возрасте 16 лет), аксиальный срез: объемное образование в малом тазу в пресакральной области
паторно справа кзади и выше тела матки определялось плотное округлое образование диаметром 6 см, чувствительное при пальпации. В связи с достоверной визуализацией обоих неизмененных яичников по результатам дообследования (УЗИ, МРТ) (рис. 3-5) выявленная опухоль была расценена как пресакральная тератома. Для дальнейшего наблюдения пациентка была направлена в хирургический стационар, где в плановом порядке выполнена лапароскопическая операция. В ходе оперативного вмешательства установлено следующее: «при осмотре малого таза обнаружена киста до 5 см, исходящая из правого яичника, связанная с ним узким перешейком... кроме того, имелись сращения кисты с серозной оболочкой прямой кишки и тазовой брюшиной» (рис. 6-7). Описание макропрепарата: «дер-моидная киста правого яичника - содержит жир, волосы». По результатам гистологического исследования (рис. 9): «микропрепарат представлен фиброзной, жировой тканью, хрящом, с кистами, выстланными многослойным плоским неороговеваю-щим эпителием, желудочным, толстоки-
шечным эпителием, с придатками кожи, с воспалением и гранулемами инородных тел... в фиброзированной ткани яичника определяются примордиальные фолликулы, желтое тело с кровоизлиянием, ин-клюзионные кисты». Гистологами была дано заключение «зрелая тератома яичника».
Послеоперационный период протекал у пациентки без особенностей, выписана домой в удовлетворительном состоянии на 7-е сутки после операции с рекомендациями о наблюдении у детского гинеколога. При плановом послеоперационном обращении к детскому гинекологу КДО ДЛРК ФГБУ «НМИЦ им. В.А. Алмазова» Минздрава России выполнен пересмотр представленной видеозаписи операции врачом-гинекологом. На основании оценки анатомических взаимоотношений, факта интактности обоих яичников и маточных труб, отсутствия вовлечения широких связок матки установлено, что данный случай представлял собой формирование зрелой тератомы в ЭЯ. Таким образом, пациентке был поставлен окончательный диагноз «зрелая тератома эктопического яичника». Наблюдение за пациенткой в настоящее время продолжено.
Обсуждение
Представленный клинический случай показывает сложность диагностики ЭЯ у детей и подтверждает, что чаще всего ЭЯ является случайной интраоперационной находкой. При этом в таких ситуациях важно правильно оценить лапароскопическую картину. Очень точно анатомические особенности ЭЯ были отражены А.С. Аракелян и соавт. у пациентки репродуктивного возраста, которой проводился лапароскопически ассистированный брюшинный кольпопоэз по поводу врожденной агенезии влагалища в структуре синдрома Рокитанского-Кюстнера-Май-ера-Хаузера: «правый яичник расположен в типичном месте, размером 2,0x2,0x1,5 см, с выраженным фолликулярным аппара-
Рис. 6. Визуализация неизмененного левого яичника
ЭЯ - эктопический яичник с опухолью; ПЯ -неизмененный правый яичник; ЛЯ - неизмененный левый яичник; ЛМТ - левая маточная труба.
Рис. 7. О+ЭЯ - опухоль с участком ткани, напоминающей яичниковую; ПЯ - неизмененный правый яичник
Рис. 8. Этап отделения опухоли от серозной оболочки прямой кишки
ЭЯ+О - эктопический яичник с опухолью; МК -место крепления ЭЯ к серозной оболочке кишечника; ПК - прямая кишка.
Рис. 9. А - ткань яичника с примордиальными фолликулами; Б - зрелая жировая ткань, сосуды, фиброзная ткань в стенке кисты; В - гиалиновый хрящ опухоли, лупа; Г - фрагмент стенки кисты, состоящий из фиброзной ткани, покрытая многослойным плоским неороговевающим эпителием, гематоксилин-эозин, увеличение 10x10
том... от правого яичника краниальнее и латеральнее отходит складка брюшины с сосудистым компонентом длиной до 3,5 см, которая переходит в дополнительный яичник. размером 2,0x1,5x1,5 см, содержит доминантный фолликул разме-
ром до 1,0 см, расположен в проекции наружных подвздошных сосудов на расстоянии 2,5 см каудальнее и латеральнее от бифуркации правой общей подвздошной артерии. правая воронко-тазовая связка соединена с верхним полюсом дополни-
тельного яичника» [7]. Анализ литературы показал, что встречаются случаи ассоциации ЭЯ с другими ВПР репродуктивной системы, такими как синдром Рокитан-ского-Кюстнера-Майера-Хаузера или ОНУ!ЯЛ-синдром, с различными вариантами ЭЯ [4, 7, 12, 13]. Однако насколько данная взаимосвязь закономерна, определить невозможно из-за малого количества наблюдений. Следует отметить, что у нашей пациентки не было выявлено каких-либо ВПР, в том числе органов репродуктивной системы. Редкая частота встречаемости ЭЯ также не дает возможности оценить риски развития опухолевой трансформации эктопированной яичниковой ткани [6, 9, 10, 13]. Случаев описания патологии у детей аналогично выявленной у нашей пациентки очень мало, на момент написания статьи нами найдено всего 4, из них у половины пациенток находка была связана с выявлением объемного образования в малом тазу [4, 7, 12].
Тот факт, что дифференциальная диагностика в первую очередь проводилась с пресакральной тератомой, связан с тем, что данное заболевание чаще встречается в популяции (1:40 000 случаев), преимущественно у молодых женщин [8]. Именно поэтому в данном клиническом случае пациентку направили в хирургической стационар. В свою очередь, редкость ЭЯ создала сложности в интраоперационной оценке уникальности ситуации.
Мы сочли очень важным провести данный клинический разбор и довести до сведения гинекологов и хирургов его результаты.
Заключение
При проведении дифференциальной диагностики объемных образований малого таза при нормальной анатомии основных органов репродуктивной системы следует учитывать возможность наличия ЭЯ как источника опухоли на всех этапах постановки диагноза.
Сведения об авторах
Алиева Кяниз Ханкишиевна (Kianiz Kh. Alieva) - врач - акушер-гинеколог, КДО ДЛРК, ФГБУ «НМИЦ им. В.А. Алмазова» Минздрава России, Санкт-Петербург, Российская Федерация
E-mail: Alieva_KKh@almazovcentre.ru https://orcid.org/0000-0003-0083-3689
Кохреидзе Надежда Анатольевна (Nadezhda A. Kokhreidze) - доктор медицинских наук, доцент, врач - акушер-гинеколог, заведующий отделением гинекологии детей и подростков ДЛРК ФГБУ «НМИЦ им. В.А. Алмазова» Минздрава России, Санкт-Петербург, Российская Федерация E-mail: Kokhreidze_NA@almazovcentre.ru https://orcid.org/0000-0002-0265-9728
Щебеньков Михаил Валентинович (Mikhail V. Scheben kov) - доктор медицинских наук, врач-хирург детский, профессор кафедры детской хирургии ФГБОУ ВО «СЗГМУ им. И.И. Мечникова» Минздрава России, заведующий хирургическим отделением СПбГБУЗ «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий», Санкт-Петербург, Российская Федерация
E-mail: shebenkovmihail@gmail.com https://orcid.org/0000-0001-7403-675X
Кондратьева Евгения Александровна (Evgeniya A. Kondrat'eva) - врач детский хирург, отделение гинекологии детей и подростков ДЛРК ФГБУ «НМИЦ им. В.А. Алмазова» Минздрава России, Санкт-Петербург, Российская Федерация E-mail: zhenya-muz@mail.ru https://orcid.org/0000-0001-5435-8487
Алексеева Анна Леонидовна (Anna L. Alekseeva) - врач-патологоанатом высшей категории, СПбГБУЗ «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий», Санкт-Петербург, Российская Федерация E-mail: anhen81@mail.ru
Литература
1. Irving J.A., Clement P.B. Nonneoplastic lesions of the ovary. In: Kurman R., Hedrick Ellenson L., Ronnett B., editors. Blaustein's pathology of the female genital tract. Switzerland : Springer, Cham; 2019. P. 715-70.
2. Shih T.H., Ho C.M. Undescended ovary mimicking appendiceal mucocele // Surgery. 2015. Vol. 157, N 4. P. 824-5. DOI: https:// www.doi.org/10.10l6/j.surg.2013.10.007
3. Deffieux X., Carloni A., Fernandez H. Rosary ovaries physicians discovered an unusual anomaly in a 13-year-old girl // Am J Obstet Gynecol. 2008. Vol. 199, N 1. P. 93.e1-93.e932. DOI: https://www. doi.org/10.1016/j.ajog.2008.04.026
4. Tanaka Y.O., Kanao H. Lobulated ovary as a rare congenital anomaly: MR findings // Radiol Case Rep. 2022. Vol. 17, N 3. P. 894-897. DOI: https://www.doi.org/10.1016/j.radcr.2021.12.041
5. Lachman M.F., Berman M.M. The ectopic ovary. A case report and review of the literature // Arch Pathol Lab Med. 1991. Vol. 115, N 3. P. 233-235. PMID: 2001159.
6. Gupta R., Verma S., Bansal K., Jain V., Sengar M., Mohta A. Mature Teratoma in a supernumerary ovary in a child: report of the first case // Journal of pediatric and adolescent gynecology. 2016. Vol. 29, N 1. P. e5-e7. DOI: https://doi.org/10.1016/j.jpag.2015.07.005
7. Аракелян А.С., Фархат К.Н., Адамян Л.В., Попрядухин А.Ю. Редкое сочетание врожденной аномалии развития яичников
и матки // Акушерство и гинекология. 2021. Т. 5. С. 191—198. DOI: https://dx.doi.Org/10.18565/aig.2021.5.191-198
8. Vendeland L.L., Shehadeh L. Incidental finding of an accessory ovary in a 16 -year-old at laparoscopy. A case report // J Reprod Med. 2000. Vol. 45, N. 5. P. 435-438. PMID: 10845180.
9. Kini H., Baliga P.B., Pai K.G. Supernumerary ovary associated with Wilms' tumor // Pediatr Surg Int. 1998. Vol. 13. P. 67.
10. Sharatz S.M., Treviño T.A., Rodriguez L., West J.H. Giant serous cystadenoma arising from an accessory ovary in a morbidly obese 11-year-old girl: a case report // Journal of medical case reports. 2008. Vol. 7, N 2. DOI: https://doi.org/10.1186/1752-1947-2-7
11. Jones M., Khosa J. Presacral tumours: a rare case of a dermoid cyst in a paediatric patient // BMJ case reports. 2013, bcr2013008783. DOI: https://doi.org/10.1136/bcr-2013-008783
12. Webb J.B., Fallon S.C., Lopez M.E., Boswell H.B., Dietrich J.E., Brandt M.L. The management of an ectopic ovary in the inguinal canal: literature review and discussion // Pediatr Surg Int. 2014. Vol. 30, N 10. P. 1075-1078. DOI: https://doi.org/10.1007/s00383-014-3582-y
13. Bae H.S., Ryu M.J., Kim I.S., Kim S.H., Song J.Y. Cancer of the supernumerary ovary in Mayer—Rokitansty- Küster-Hau ser Syndrome: A case report // Oncol Lett. 2013. Vol. 5, N 2. P. 598600. DOI: https://doi.org/10.3892/ol.2012.1073
References
1. Irving J.A., Clement P.B. Nonneoplastic lesions of the ovary. In: Kurman R., Hedrick Ellenson L., Ronnett B., editors. Blaustein's pathology of the female genital tract. Switzerland : Springer, Cham. 2019: 715-70.
2. Shih T.H., Ho C.M. Undescended ovary mimicking appendiceal mucocele. Surgery. 2015; 157 (4): 824-5. DOI: https://www.doi. org/10.1016/j.surg.2013.10.007
3. Deffieux X., Carloni A., Fernandez H. Rosary ovaries physicians discovered an unusual anomaly in a 13-year-old girl. Am J Obstet Gynecol. 2008; 199 (1): 93.e1-93.e932. DOI: https://www.doi. org/10.1016/j.ajog.2008.04.026
4. Tanaka Y.O., Kanao H. Lobulated ovary as a rare congenital anomaly: MR findings. Radiol Case Rep. 2022; 17 (3): 894-7. DOI: https:// www.doi.org/10.1016/j.radcr.2021.12.041
2. Lachman M.F., Berman M.M. The ectopic ovary. A case report and review of the literature. Arch Pathol Lab Med. 1991; 115 (3): 233-5. PMID: 2001159.
3. Gupta R., Verma S., Bansal K., Jain V., Sengar M., Mohta A. Mature Teratoma in a supernumerary ovary in a child: report of the first case. Journal of pediatric and adolescent gynecology. 2016; 29 (1): e5-e7. DOI: https://doi.org/10.1016/j.jpag.2015.07.005
7. Arakelyan A.S., Farkhat K.N., Adamyan L.V., Popryadukhin A.Yu. A rare concurrence of congenital ovarian and uterine malfor-
mation. Akusherstvo i ginekologiya [Obstetrics and gynecology]. 2021; 5: 191-8. DOI: https://dx.doi.org/10.18565/aig.202L5.191-198 (in Russian)
8. Vendeland L.L., Shehadeh L. Incidental finding of an accessory ovary in a 16-year-old at laparoscopy. A case report. J Reprod Med. 2000; 45 (5): 435-8. PMID: 10845180.
9. Kini H., Baliga P.B., Pai K.G. Supernumerary ovary associated with Wilms' tumor. Pediatr Surg Int. 1998; 13: 67.
10. Sharatz S.M., Treviño T.A., Rodriguez L., West J.H. Giant serous cystadenoma arising from an accessory ovary in a morbidly obese 11-year-old girl: a case report. Journal of medical case reports. 2008; 7 (2). DOI: https://doi.org/10.1186/1752-1947-2-7
11. Jones M., Khosa J. Presacral tumours: a rare case of a dermoid cyst in a paediatric patient. BMJ case reports. 2013, bcr2013008783. DOI: https://doi.org/10.1136/bcr-2013-008783
12. Webb J.B., Fallon S.C., Lopez M.E., Boswell H.B., Dietrich J.E., Brandt M.L. The management of an ectopic ovary in the inguinal canal: literature review and discussion. Pediatr Surg Int. 2014; 30 (10): 1075-8. DOI: https://doi.org/10.1007/s00383-014-3582-y
13. Bae H.S., Ryu M.J., Kim I.S., Kim S.H., Song J.Y. Cancer of the supernumerary ovary in Mayer-Rokitansty-Küster-Hauser Syndrome: A case report. Oncol Lett. 2013; 5 (2): 598-600. DOI: https://doi.org/10.3892/ol.2012.1073
