CC BY
27
DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289 Клиническая практика
© КОЛЛЕКТИВ АВТОРОВ, 2021 Стальмахович В.Н.1, Кайгородова И.Н.2, Ли И.Б.2, Дмитриенко А.П.2, Страшинский А.С.2
Воспалительная миофибробластическая опухоль у детей
1Иркутская государственная медицинская академия последипломного образования -
филиал ФГБОУ ДПО «Российская медицинская академия непрерывного профессионального образования» Министерства здравоохранения Россйской Федерации, 664049, г. Иркутск, Россия;
2ГБУЗ «Иркутская государственная областная детская клиническая больница», 664022, г. Иркутск, Россия
Введение. Воспалительная миофибробластическая опухоль (ВМО) является редким объёмным новообразованием детского возраста, исходящим из мезодермальной ткани и, согласно классификации опухолей мягких тканей, относится к опухолям с промежуточным биологическим потенциалом.
Цель - представить редкое объёмное образование лёгких и средостения у детей.
Материал и методы. В публикации представлены три клинических наблюдения ВМО. У всех троих мальчиков в возрасте 6, 8 и 15 лет опухоль локализовалась в правом гемитораксе: нижняя доля лёгкого (дваребёнка), верхнее переднее средостение (один) без достоверной органной принадлежности.
Результаты. Специфических клинических симптомов заболевания не отмечалось. У двух детей объёмное образование было случайной находкой: у одного ребёнка при ультразвуковом исследовании живота выявлена округлая опухоль над печенью, у другого - при проведении рентгенографии грудной клетки во время профилактического осмотра. Только в одном наблюдении опухоль лёгкого вызывала дыхательную недостаточность при физической нагрузке за счет полного ателектаза нижней доли и эмфиземы средней доли, что было обусловлено ростом опухоли из паренхимы нижней доли в просвет нижнедолевого и промежуточного бронхов. Значимых отклонений в клинических и биохимических анализах крови не было. Онкомаркеры были отрицательными. Показанием к оперативному лечению было наличие объёмного образования, топография которого была подтверждена мультиспиральной компьютерной томографией с контрастированием сосудов и фибробронхоскопией. Объём операции - торакотомия, лобтуморэктомия (1 ребёнок); торакотомия, пульмонотомия, туморэктомия (1 ребёнок); торакоскопия, удаление опухоли средостения (1 ребёнок). Наибольшие технические трудности отмечались при удалении опухоли средостения при её мобилизации от верхней полой вены и в апертуре грудной клетки, где она была интимно спаяна с плечеголовной веной. Послеоперационный период - без осложнений. Исход лечения у всех детей - выздоровление. Заключение. ВМО органов грудной клетки не является большой редкостью. На дооперационном периоде достоверно верифицировать характер опухолевого процесса не представляется возможным. Хирургическое лечение носит радикальный характер, в ряде случаев возможно использование эндовидеотехнологий. Ключевые слова: воспалительная миофибробластическая опухоль; дети
Для цитирования: Стальмахович В.Н., Кайгородова И.Н., Ли И.Б., Дмитриенко А.П., Страшинский А.С. Воспалительная миофибробластическая опухоль у детей. Детская хирургия. 2021; 25(4): 284-289. DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289 Для корреспонденции: Стальмахович Виктор Николаевич, доктор медицинских наук, профессор, заведующий кафедрой детской хирургии ИГМАПО - филиал ФГБОУ ДПО РМАНПО МЗ РФ, 664049, г. Иркутск. E- mail: Stal.irk@mail.ru
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов Финансирование. Исследование не имело спонсорской поддержки.
Участие авторов: Стальмахович В.Н. - концепция и дизайн исследования, научное редактирование, утверждение окончательного варианта статьи; Кайгородова И.Н., Дмитриенко А.П. - сбор и обработка материала, статистический анализ; Ли И.Б. - иллюстрации; Страшинский А.С. - курация больного, написание текста. Все соавторы - ответственность за целостность всех частей статьи. Поступила в редакцию 23 марта 2021 Принята в печать 05 июня 2021
Stalmakhovich V.N.1, Kaygorodova I.N.2, Li I.B.2, Dmitrienko A.P.2, Strashinski A.S.2
Inflammatory myofibroblastic tumor in children
'Irkutsk State Medical Academy of Postgraduate Education, Irkutsk, 664049, Russia; 2Irkutsk State Regional Children's Clinical Hospital, Irkutsk, 664022, Russia
Introduction. Inflammatory myofibroblastic tumor (IMT) is a rare volumetric neoplasm in the childhood which originates from the mesodermal tissue , and by the classification of .soft tissue tumors refers to the tumors with intermediate biological potential. Purpose. To present a case of rare volumetric formation in the lungs and mediastinum in children.
Material and methods. The publication presents three clinical observations of children with IMT. In all three boys (aged 6, 8 and 15), tumors were localized in the right hemithorax: lower lobe of the lung (two children), upper anterior mediastinum (one) without a reliable organ accessory.
Results. There were no specific clinical symptoms of the disease. In two children, the volumetric formation was found accidentally: in one child, a rounded tumor above the liver was found during an ultrasound examination of the abdomen; in the other one, during chest X-ray prophylactic examination. Only in one case, the lung tumor caused respiratory failure during exercise due to the complete atelectasis of the lower lobe and emphysema of the middle lobe which was caused by the growth of the tumor from the parenchyma of the lower lobe into the lumen of the lower lobe and intermediate bronchi. There were no significant shifts in clinical and biochemical blood tests. Cancer markers were negative. Surgery was indicated because of the volume formation topography which was confirmed by the multispiral computed tomography with vascular contrast and fibrobronchoscopy. Surgical volume - thoracotomy, lobtumorec-tomy (1 child); thoracotomy, pulmonotomy, tumorectomy (1 child); thoracoscopy, removal of the mediastinal tumor (1 child). The most technically difficult was mobilization and removal of the mediastinal tumor when it was separated from the superior vena cava and in the chest aperture where it was intimately fused with the brachiocephalic vein. The postoperative period was without complications. All children recovered.
DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289
Clinical practice
Conclusion. IMT of the thoracic organs is not a rare case. It is not possible to reliably verify the nature of the tumor process in the preoperative period. Surgical treatment is radical and, in .some cases, endovideotechnologies may be applied. Keywords: inflammatory myofibroblasts tumor; children
For citation: Stalmakhovich V.N., Kaygorodova I.N., Li I.B., Dmitrienko A.P., Strashinski A.S. Inflammatory myofibroblastic tumor in children. Detskaya khirurgiya (Russian Journal of Pediatric Surgery) 2021; 25(4): 284-289. DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289 (In Russian)
For correspondence: Viktor N. Stalmakhovich, MD, Dr.Sc.(med), professor, head of department of pediatric surgery in the Irkutsk State Academy of Postgraduate Education, Irkutsk, Russia. E- mail: Stal.irk@mail.ru Information about autors:
Stalmakhovich V.N., https://orcid.org/0000-0002-4885-123X; eLirary SPIN: 9042-5092
Kaygorodova I.N., https://orcid.org/0000-0002-2332-9285; Li I.B., https://orcid.org/0000-0003-1979-4616
Strashinski A.S., https://orcid.org/0000-0002-1911-4468; Dmitrienko A.P., https://orcid.org/0000-0002-0003-8792; eLirary SPIN: 3415-9266
Conflict of interests. The authors declare no conflict of interest. Funding. The study had no sponsorship.
Author contribution: Stalmakhovich V.N. - the concept and design of the study, scientific editing, approval of the final version of the article; Kaygorodova I.N., Dmitrienko A.P. - the collection and processing of the material, statistical analysis; Li I.B. - illustrations; Strashinski A.S. - cure of patients, writing a text. All co-authors - responsibility for the integrity of all parts of the article. Received: March 23, 2921 Accepted: June 05,2021
Введение
Впервые термин воспалительная миофибробластиче-ская опухоль (ВМО) был введен в 1995 г. C.M. Coffin [1]. Заболевание встречается в любом возрасте, начиная с периода новорождённое™ [2-4] и может локализоваться в любом органе [5-9, 10], хотя ряд авторов отмечают преимущественную локализацию ВМО в лёгочной ткани [11-13]. Использование современных лучевых методов диагностики, в частности МСКТ, является приоритетным для выявления объёмного образования. До последнего времени основным методом лечения является радикальное удаление опухоли, приводящее в большинстве случаев к полному выздоровлению [14-16]. Окончательная верификация диагноза проводится с использованием гистологических, иммуноферментных и молекулярных методов исследования.
Цель - представить наши наблюдения достаточно редкого объёмного образования органов грудной клетки у детей.
Материал и методы
За последние 5 лет в Областной детской клинической больнице г. Иркутска на лечении находились трое детей с ВМО. У всех троих мальчиков в возрасте 6, 8 и 15 лет опухоль локализовалась в правом гемито-раксе: нижняя доля лёгкого (2 детей) и у 1 ребёнка в верхнем переднем средостении без достоверной органной принадлежности.
Клиническое наблюдение 1
Ребёнок З., 8 лет. Рос и развивался соответственно возрасту. В поликлинике по месту жительства выполнено УЗИ живота по поводу многократной рвоты, связанной с погрешностью питания. При этом выявлено округлое патологическое образование над печенью, паравертебраль-но, до 5 см в диаметре.
В процессе стационарного обследования в биохимических показателях крови со стороны онкомаркеров отклонений от нормы не отмечено. При МСКТ груди выявлено паравертебрально справа дополнительное образование (скелетотопически распространяется от ТЪ8 до каудаль-ной пластинки позвонка ТЫ1). Образование округлой формы, с чёткими и достаточно ровными контурами во все фазы сканирования. Спереди оно прилежит к нижней полой вене, поддавливая и оттесняя её кпереди. Сзади - к телам позвонков, слева - к аорте и нижней трети пищевода без чёткого отграничения от последнего, снизу - к правому куполу диафрагмы. Признаков прорастания в брюшную полость не выявлено (рис. 1).
При нативном исследовании опухоль имеет однородную изоденсивную плотность (до 32-40 ед.Х). После внутривенного усиления она слабо копит контраст до 51-62 ед.Х, в отсроченную фазу - до 84-90 ед.Х. В толще паренхимы образования визуализируются множественные мелкие сосуды и тонкая капсула толщиной до 0,1-0,2 см (138 ед.Х), отграничивающая образование от прилежащих органов.
Рис. 1. Мультиспиральная компьютерная томография с позиционированием объёмного образования в различных проекциях: а -поперечный срез; б - боковой срез; в - фронтальный срез.
Fig. 1. Multispiral computed tomography with positioning of the volumetric lesion in various projections: a - transverse section; b - lateral section; c - frontal section.
DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289 Клиническая практика
Рис. 2. Макропрепарат удалённой опухоли. Fig. 2. Macropreparation of the removed tumor.
УЗС органов брюшной полости: образование округлой формы с чёткими контурами, прилежит к печени и нижней полой вене, деформирует её и оттесняет кпереди, размерами ~ 5,0 х 5,1 х 5,2 см, сниженной эхогенности, однородной структуры, кровотока по ЦДК достоверно не визуализируется. Заключение: объёмное образование заднего средостения.
Операция: правосторонняя торакоскопия, задняя то-ракотомия, удаление опухоли нижней доли правого лёгкого. При торакоскопии установлено, что плотное объёмное образование располагается в толще паренхимы нижней доли. С использованием электрохирургического блока LigaSure проведена пульмонотомия, доступ к белесой округлой опухоли в капсуле, без признаков ин-фильтративного роста. Технически полностью выделить опухоль не удалось. Конверсия на заднюю торакотомию, при которой без особых трудностей опухоль выделена и удалена. Внешний вид удаленной опухоли представлен на рис. 2.
Послеоперационный период протекал без осложнений, заживление раны первичным натяжением.
Гистологическое заключение № 104972-104979: в образовании пролиферация вытянутых фибробласто-
подобных клеток, кое-где образующих пучки, диффузная инфильтрация и периваскулярно скопления лим-фоидно- и плазмоклеточных инфильтратов. Фрагмент респираторной паренхимы с альвеолярным фиброзом. Заключение: воспалительная миофибробластическая опухоль лёгкого.
Клиническое наблюдение 2
Ребёнок П., 6 лет. История болезни: появление одышки после физической нагрузки мама заметила с лета 2020 г. Наблюдавшие ребёнка педиатр, кардиолог патологии со стороны органов грудной клетки не выявляли. По рекомендации фтизиатра проведена рентгенография груди и проба Манту (положительная), при этом выявлено образование в проекции кардио-диафрагмального синуса справа.
В стационаре выполнена МСКТ органов грудной клетки с внутривенным контрастированием. В задне-медиальных отделах правого гемиторакса, прилегая к позвоночному столбу, распространяясь в медиальные отделы нижней доли и до диафрагмы, визуализируется крупноузловое мягкотканное солидное образование, плотностью в нативную фазу до 47 ед.Х, с наличием мелких очагов обызвествления. После внутривенного усиления образование приобретает более выраженные контуры, копит контраст по периферии до 95 ед.Х, в центральных отделах до 70 ед.Х. Оно овальной формы, с выраженными ровными контурами, размерами до 5,5 х 3,4 х 4,7 см. (рис. 3), тотально обтурирует нижнедолевой бронх, распространяется в краниальном направлении, субтотально обтурирует просвет промежуточного бронха и устье среднедолевого бронха. Нижняя доля резко уменьшена в объёме, с выраженным субтотальным снижением воздушности. Средняя доля увеличена в объёме, вздута. Субплеврально в 3- и 4-м сегментах визуализируются тяжистые участки фиброзных изменений с чёткими неровными контурами. В остальных отделах паренхима правого лёгкого обычной воздушности, полей патологической денситометрии не содержит. Заключение: узловое образование центральных отделов правого лёгкого с полной обтурацией нижнедолевого бронха, с прорастанием и субтотальной обтурацией промежуточного и среднедолевого бронха. Ателектаз нижней доли правого лёгкого. Эмфизематозное вздутие средней доли правого лёгкого. Сепарация S1 сегмента правого лёгкого. Минимальный гидроторакс справа. Увеличение брон-хопульмональных лимфоузлов справа.
у I:
ШШШ - ' •
Рис. 3. Мультиспиральная компьютерная томография с позиционированием объёмного образования в различных проекциях: а - боковой срез; б - фронтальный срез; в - поперечный срез.
Fig. 3. Multispiral computed tomography with positioning of the volumetric lesion in various projections: a - lateral section; b - frontal section; c - cross section.
Рис. 4. Эндоскопическая картина опухоли в просвете промежуточного бронха.
Fig. 4. Endoscopic picture of the tumor in the lumen of the intermediate bronchus.
DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289
Clinical practice
Рис. 6. Макропрепарат удалённой доли легкого с опухолью в разрезе.
Fig. 6. Macropreparation of the removed lobe of the lung with the tumor in the incision.
Рис. 5. Интраоперационный вид: 1 - опухоль в просвете промежуточного бронха; 2 - опухоль нижней доли правого лёгкого.
Fig. 5. Intraoperative view: 1 - a tumore in lumen in medium bronchus; 2 - a tumore de inferioribus lobe ius pulmonis.
Диагностическая трахеобронхоскопия: просвет промежуточного бронха обтурирован опухолевидным округлым образованием до 1,0 см. в диаметре (рис. 4). Взята щёточная биопсия. Атипии со стороны реснитчатого эпителия при гистологическом исследовании слизистой не выявлено.
Операция - торакотомия справа. Выявлено, что нижняя доля синюшно-фиолетового цвета, не вентилируется, плотная при пальпации и практически полностью состоит из округлой плотной опухоли. Средняя доля правого легкого эмфизематозно вздута. Проведено
раздельное лигирование элементов корня нижней доли, вскрыт просвет нижнедолевого бронха. Отмечено, что просвет нижнедолевого и промежуточного бронхов полностью обтурирован мягкоэластичной опухолью, распространяющейся из паренхимы нижней доли (рис. 5).
Нижняя доля удалена с внутрибронхиальным фрагментом опухоли, при этом восстановилась вентиляция средней доли. Герметизация культи нижнедолевого бронха ручным швом. На рис. 6 представлена нижняя доля с опухолью на разрезе.
Гистологическое заключение № 15246-15252: опухолевый узел представлен компактно расположенными веретенообразными клетками с различным количеством плазматических клеток, лимфоцитов, гистиоцитов и миофибробластов, наличием тучных клеток, эозинофилов, примесью нейтрофилов, мелкоочагового кальциноза. Перифокально в просвете альвеол гомогенный эозинофильный экссудат, кровь, участки эмфиземы. Заключение: воспалительная миофибробласти-ческая опухоль правого лёгкого. Удалена в пределах здоровых тканей.
Послеоперационный период - без осложнений. Ребёнок выписан с выздоровлением.
Клиническое наблюдение 3
Ребёнок Н., 15 лет. При прохождении профилактического осмотра была выполнена рентгенография органов грудной клетки, при которой выявлено опухолевидное образование средостения. Клинически, и по данным лабораторных исследований крови, отклонений от нормы не было.
На МСКТ органов грудной клетки, средостения: справа, в области верхнего этажа средостения, между паренхимой верхней доли лёгкого, переднебоковыми отделами позвоночного столба (склетопически от ^2 до ^5), боковой стенкой трахеи (от уровня бифуркации), верхней полой веной и плечеголовным стволом, поднимаясь кверху, «раздвигая» и минимально поддавливая правые общую сонную артерию и плечеголовную вену, визуализируется патологическое образование. Опухоль имеет округлую форму, ровные четкие контуры,
DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289 Клиническая практика
Рис. 7. Мультиспиральная компьютерная томография с позиционированием объёмного образования в различных проекциях: а - фронтальный срез; б - поперечный срез.
Fig. 7. Multispiral computed tomography with positioning of the volumetric lesion in various projections: a - frontal; b - cross.
Рис. 8. Эндоскопическая картина. Внешний вид опухоли до её Рис. 9. Вид опухоли на этапе её эндоскопического удаления. удаления. Fig. 9. Tumor view at the stage of its endoscopic removal.
Fig. 8. Endoscopic picture of the tumor before its removal.
плотностью во все фазы сканирования 48-63 ед.Х, размером 4,8 х 5,2 х 7,5 см. (рис. 7).
При фибробронхоскопии патологии не выявлено.
Операция: торакоскопия справа, удаление опухоли верхнего средостения. Внешний вид опухоли при торакоскопии представлен на рис. 8 и 9. Во время операции определённые трудности представляла мобилизация опухоли от верхней полой вены и в апертуре грудной клетки от плечеголовной вены.
Гистологическое заключение: миофибробластическая опухоль.
Послеоперационный период протекал без осложнений, ребёнок выписан с выздоровлением.
Заключение
Воспалительная миофибробластическая опухоль органов грудной клетки является достаточно редким объёмным образованием. На дооперационном периоде достоверно верифицировать характер опухолевого процесса не представляется возможным. Хирургическое лечение носит радикальный характер и в ряде случаев возможно с использованием эндовидеотехнологий.
ЛИТЕРАТУРА
(пп. 1, 3-5, 8-11, 13, 14 см. в REFERENCES)
2. Давыдов М.И., Мачаладзе З.О., Полоцкий Б.Е. и соавт. Мезен-химальные опухоли средостения (обзор литературы). Сибирский онкологический журнал. 2008; (1): 64-74.
6. Дубова Е.А., Павлов К.А., Франк Г.А., Щеголев А.И. Воспалительная миофибробластическая опухоль печени. Архив патоло-гии.2009; (3): 25-8.
7. Близнюков О.П., Козлов Н.А. Воспалительная фибросаркома: клинико-морфологический анализ шести случаев. Вопросы онкологии. 2011; (4): 474-80.
12. Попов С.Д., Ильина Н.А. Воспалительная миофибробластиче-ская опухоль легкого: вопросы дифференциальной диагностики. Вестникрентгенологии. 2013; (6): 38-43.
15. Шестаков А.Л., Чарчян Э.Р.,Рыков О.В., Базаров Д.В., Цховре-бов А.Т. Хирургическое лечение рецидивной воспалительной миофибробластической опухоли заднего средостенья (клиническое наблюдение). Журнал имени академика Б.В. Петровского. 2014; (4): 66-71.
16. Батаев С.М., Федоров А.К., Афаунов М.В., Молотов Р.С., Зур-баев Н.Т., Карпович С.В., Смирнова С.Е. Торакоскопическая резекция воспалительной миофибробластической опухоли. Российский вестник детской хирургии, анестезиологии и реаниматологии. Приложение. 2017: 33.
REFERENCES
1. Coffin C.M., Alaggio R. Fibroblastic and myofibroblasts tumors in children and adolescent. Pediatric and Developmental Pathology. 2012; (15):127-80.
2. Davydov M.I., Machaladze Z.O., Polotskiy B.E. and other. Mesenchymal tumors of the mediastinum (literature review). Sibirskij onkologicheskij zhurnal. 2008; (1):64-74. (In Russian)
3. Cerfolio R.J., Allen M.S., Nascimento A.G., et. al. Inflammatory pseudotumor ofthe lung. The Annals ofThoracic Surgery. 1999; (67): 933-6.
4. De Palma A., Loizzi D., Sollitto F. Surgical treatment of a rare case of tracheal inflammatory pseudotumor in pediatric age. Interactive Cardiovascular and Thoracic Surgery. 2009; 9: 1035-7.
5. Morotti R.A., Legman M.D., Kerkar N., Pawel B.R., Sanger W.G., Coffi n C.M. Pediatric inflammatory myofibroblasts tumor with
DOI: https://dx.doi.org/10.18821/1560-9510-2021-25-4-284-289
Clinical practice
late metastasis to the lung: case report and review of the literature. Pediatric and Developmental Pathology. 2005; (8): 224-9. DOI: 10.1007/s10024-004-8088-5.
6. Dubova E.A., Pavlov K.A., Frank G.A., Shchegolev A.I. Inflammatory myofibroblast^ liver tumor. Arkhiv patologii. 2009; (3): 25-8. (In Russian)
7. Bliznyukov O.P., Kozlov N.A. Inflammatory fibrosarcoma: clinical and morphological analysis of six cases. Voprosy onkologii. 2011; (4): 474-80. (In Russian)
8. Butrynski J.E., D'Adamo D.R., Hornick J.L., et. al. Crizotinib in ALK-rearranged inflammatory myofibroblasts tumor. The New England Journal of Medicine. 2010; (363): 1727-33.
9. Gaissert H.A., Grillo H.C., Shadmehr M.B., et. al. Uncommon primary tracheal tumors. The Annals of Thoracic Surgery. 2006; (82): 268-72.
10. Pecoraro Y., Diso D., Anile M., et. al. Primary inflammatory myofibroblasts tumor of the trachea. Respirology Case Reports. 2014; (2): 147-9.
11. Schram A.M., Chang M.T., Jonsson P., Drilon A. Fusions in solid tumours: diagnostic strategies, targeted therapy, and acquired resistance. Nature Reviews Clinical Oncology. 2017; (12): 735-48. DOI: 10.1038/nrclinonc.2017.127.
12. Popov S.D., Ilyina N.A. Inflammatory myofibroblasts tumor of the lung: issues of differential diagnosis. Vestnik rentgenologii. 2013; (6): 38-43. (In Russian)
13. Fabre D., Fadel E., Singhal S., et. al. Complete resection of pulmonary inflammatory pseudotumors has excellent long term prognosis. Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery. 2009; (137): 435-40.
14. Chittane H., Aurea P., Bazzocchi R. I tumori mesenchimali del mediastino. Acta Chirurgiae Plasticae. 1991: 47(6): 1124-38.
15. Shestakov A.L., Charchyan E.R., Rykov O.V., Bazarov D.V., Tskhovrebov A.T. Surgical treatment of recurrent inflammatory myofibroblastic tumor of the posterior mediastinum (clinical case). Zhurnal imeni akademika B.V Petrovskogo. 2014; (4): 66-71. (In Russian)
16. Bataev S.M., Fedorov A.K., Afaunov M.V., Molotov R.S., Zur-baev N.T., Karpovich S.V., Smirnova S.E. Thoracoscopic resection of an inflammatory myofibroblasts tumor. Rossiyskiy vestnik detskoy khirurgii, anesteziologii i reanimatologii. Prilozheniye. 2017: 33. (In Russian)
