CC BY
92022, том 25, № 3
УДК 616.45-006-02:616.61-006.6-089
КЛИНИЧЕСКИМ СЛУЧАИ DOI: 10.29039/2070-8092-2022-25-3-147-151
СОЧЕТАННЫЕ ОПУХОЛИ НАДПОЧЕЧНИКА ПОСЛЕ НЕФРЭКТОМИИ ПО ПОВОДУ РАКА ПОЧКИ
Котельникова Л. П.1,2, Федачук А. Н.2, Мокина Г. Ю.2
'ФГБОУ ВО «Пермский государственный медицинский университет имени академика Е.А. Вагнера» МЗ РФ, 614000, г. Пермь, Россия
2ГБУЗ Пермского края Ордена «Знак Почета» Пермская краевая клиническая больница, 614000, г. Пермь, Россия
Для корреспонденции: Котельникова Людмила Павловна, доктор медицинских наук, зав.кафедрой хирургии с курсом сердечно-сосудистой хирургии и инвазивной кардиологии, e-mail splaksin@mail.ru For correspondence: Liudmila P. Kotelnikova, MD, Professor, head of the Surgical department with the course of cardiovascular surgery and invasive cardiology, e-mail: splaksin@mail.ru Информация об авторах:
^elm^a L. P., https://orcid.org/0000-0002-8602-1405 Fedachuk А. N., https://orcid.org/0000-0001- 5756-8981 Мо^ G. Yu., https://orcid.org/0000-0001-9784-5197
РЕЗЮМЕ
Наличие в надпочечнике сочетанной патологии относится к редким заболеваниям. В доступной литературе описаны случаи наличия в одном надпочечнике опухолей коркового и мозгового слоев, причем адренокортикальные опухоли могут быть как гормоноактивными, так и гормононеактивными, доброкачественными и злокачественными.
Цель - ретроспективно оценить возможности нативной компьютерной томографии (КТ) в диагностике сочетанных опухолей надпочечника (адренокортикального рака и гормононеактивной аденомы) у пациента после нефрэктомии по поводу светлоклеточного рака почки. При КТ без контрастирования через два года после удаления почки слева обнаружены две опухоли в правом надпочечнике диаметром 28,7 и 39,6 мм. Средние значения нативной плотности в большом образовании составили +34,89 HU с колебанием от - 32 до +105, в меньшем образовании +45,57 HU с колебанием от - 9 до +115 HU. Диагноз до операции, учитывая данные анамнеза и результаты КТ, - многоузловой метастаз в правый надпочечник светлоклеточного рака левой почки. При морфологическом исследовании диагностирована адренокортикальная карцинома надпочечника с инвазией в забрюшинную клетчатку - pT3NoMo, V1L1 на фоне адренокортикальной аденомы надпочечника.
Таким образом, нативная КТ оказалась достаточной, чтобы определить злокачественный потенциал опухоли и показания для адреналэктомии, но не эффективна для дифференциальной диагностики адренокортикального рака, метастазов и аденомы с низким содержанием липидов
Ключевые слова: сочетанные опухоли надпочечников, адренокортикальный рак, метастаз в надпочечник, гормононеактивная аденома, компьютерная томография.
COMBINED ADRENAL TUMORS IN A PATIENT AFTER NEPHRECTOMY FOR A KIDNEY
CANCER
Kotelnikova L. P.12, Fedachuk A. N.12, Mokina G. Yu.2
'E. A. Vagner Perm State Medical University, 614000, Perm, Russian Federation 2Perm Krai Clinical Hospital, 614000, Perm, Russian Federation
SUMMARY
The presence of a collision pathology in the adrenal gland refers to rare diseases. The available literature describes cases of a combination of cortical and cerebral tumors in one adrenal gland. Adrenocortical tumors can be both hormone-active and hormone-inactive, benign and malignant.
The aim is to evaluate retrospectively the possibilities of native CT in the diagnosis of collision adrenal tumors (adrenocortical cancer and hormone-inactive adenoma) in a patient after nephrectomy for light cell kidney cancer. With CT without contrast two tumors were found in the right adrenal gland with a diameter of 28,7 and 39,6 mm two years after the removal of the left kidney. The average values of native density in the large formation were +34,89 HU with a range from -32 to +105, in the smaller formation +45,57 HU with a range from -9 to +115 HU. The diagnosis before surgery, taking into account the medical history and CT results, was a multi-node metastasis to the right adrenal gland of light cell cancer of the left kidney. Morphological examination revealed adrenocortical carcinoma of the adrenal gland with retroperitoneal tissue infiltration - pT3NoMo, V1L1 against the background of adrenocortical adrenal adenoma.
Thus, native CT was sufficient to determine the malignant potential of the tumor and indications for adrenalectomy, but it was not effective for differential diagnosis of ACT, metastases and adenomas with low lipid content
Keywords: combined adrenal tumors, adrenocortical cancer, adrenal metastasis, hormone-inactive adenoma, computed tomography.
Абсолютным показанием к адреналэктомии служат злокачественные опухоли надпочечников как первичные, так и вторичные. Адренокорти-кальный рак (АКР) относится к редким заболеваниям, но отличается агрессивным течением с быстрым ростом и генерализацией процесса [1]. Установлено, что продолжительность жизни пациентов после адреналэктомии зависит от размеров опухоли. Пятилетняя выживаемость при образованиях диаметром до 5 см без инвазии в окружающие ткани (1 стадия) в среднем превышает 75%, при опухолях более 5 см также без инвазивного роста (2 стадия) составляет 61-64% [2]. Метастатическое поражение надпочечников характерно для рака легких, молочной железы, почки. Адреналэктомия при этом в сочетании с другими видами лечения продлевает жизнь пациентов [3]. Для топической диагностики опухолей надпочечников используют нативную и трехфазную КТ, МРТ в различных режимах и ПЭТ/ КТ. Учитывая информативность и стоимость исследования, технические возможности лечебных учреждений обследование начинают с КТ. При нативном исследовании оценивают размеры и плотность опухоли. Трехфазное КТ для дифференциальной диагностики злокачественных и доброкачественных опухолей надпочечников, по данным Blake MA и соавт., имеет чувствительность 81-85% и специфичность 69-85% [4]. Этот метод также используют для выявления на доопе-рационном этапе феохромоцитом, гормононально активных и неактивных аденом, метастазов с чувствительностью от 77 до 100% и специфичностью от 89,5 до 96% [4-6].
Цель - ретроспективно оценить возможности нативной КТ в диагностике сочетанных опухолей надпочечника (АКР и гормононеактивной аденомы) у пациента после адреналэктомии по поводу светлоклеточного рака почки.
Больной О. 46 лет поступил 01.09.2021 г. в Пермскую краевую клиническую больницу в плановом порядке с жалобами на дискомфорт в поясничной области справа. Из анамнеза известно, что в январе 2019 года пациенту выполнена нефрэктомия слева по поводу светлоклеточного рака почки. После операции наблюдался в онко-диспансере. Через год после операции при КТ в правом надпочечнике была обнаружена опухоль диаметром 15 мм со средней нативной плотностью 20 HU и колебанием от 10 до 30 HU. Исследование было проведено без введения контрастного вещества, а образование было расценено как гормононеактивная аденома. При УЗИ еще через год признаков рецидива в ложе удаленной левой почки не обнаружено. Размеры правой почки составили 62х58х105 мм, ее паренхима была нормальной толщины, чашечно-лоханочная система
не расширена. В проекции правого надпочечника обнаружено образование 6х7 см. Пациент направлен в Пермскую краевую клиническую больницу, где был обследован. Содержание метанефринов в суточной моче, ренина, альдостерона, кортизола в плазме крови было в пределах нормы. Уровень креатинина и мочевины был несколько повышен (167 ммоль/л и 8 ммол/л соответственно), поэтому пациенту выполнена КТ без введения контрастного вещества. По результатам обследования признаков местного рецидива и генерализации заболевания не обнаружено. В правом надпочечнике обнаружена опухоль, состоящая из двух узлов, исходящих их латеральной и медиальной ножек, общим размером 39,6x71,5x28,7 мм с бугристыми контурами (рис.1). Диаметр опухоли в латеральной ножке - 28,7 мм, медиальной - 39,6 мм. Средние значения нативной плотности составили в большом образовании +34,89 Ни с колебанием от - 32 до +105 Ни, в меньшем образовании +45,57 Ни с колебанием от - 9 до 115 Ни. Признаков инвазии опухоли забрюшинной клетчатки и прорастания окружающих органов не обнаружено (рис. 2, 3).
Рис.1. КТ. Опухоль правого надпочечника, состоящая из двух узлов. Признаков инвазии опухоли в окружающие органы не обнаружено.
Диагноз до операции, учитывая данные анамнеза и высокую нативную плотность по результатам КТ, - многоузловой метастаз в правый надпочечник светлоклеточного рака левой почки. 18.11.21 Выполнена лапароскопическая адрена-лэктомия справа. Удалена опухоль плотно-эластической консистенции в капсуле, размерами 4х7,5 см, состоящая из двух узлов 4 и 3 см в диаметре вместе с забрюшинной клетчаткой. Послеоперационный период протекал без осложнений. При морфологическом исследовании удаленного пре-
КЛИНИЧЕСКИМ СЛУЧАИ
2022, том 25, № 3
парата оказалась, что опухоль меньшего размера представлена многочисленными железистыми структурами со светлым эпителием. Ядра округлые и гиперхромные. Местами встречаются очаговые периваскулярные скопления лимфоцитов. Опухоль большего размера представлена опухолевыми клетками с эозинофильной цитоплазмой, гиперхромными ядрами, с умеренно выраженным полиморфизмом, встречаются двуядерные клетки, в строме - многочисленные полнокровные капилляры, кровоизлияния и отложения гемоси-дерина, очаговая лимфоидная инфильтрация. Ми-тотический индекс - 5%. Образование местами имеет диффузный тип роста, тесно прилежит к капсуле, местами ее прорастая. В окружающей жировой клетчатке вне капсулы надпочечника обнаружена инфильтрация атипичными клетками с гиперхромными ядрами. В просвете венозного сосуда найдены опухолевые клетки и неизмененные эритроциты. Пролиферативная активность опухоли оценена при иммуногистохимическом исследовании. Индекс Ю-67 составил 9%. Заключение - АКР надпочечника с инвазией в за-брюшинную клетчатку - рТ3№Мо, V1L1 на фоне адренокортикальной аденомы надпочечника.
Рис. 2. КТ без контрастирования. Средняя плотность большего узла составляет 34,89 Ни.
После морфологического исследования удаленной опухоли оказалось, что предоперационный диагноз был ошибочным. Наличие в надпочечнике сочетанной патологии относится к редким заболеваниям. Встречаются две доброкачественные, две злокачественные и сочетание доброкачественной со злокачественной опухолью надпочечников [7; 8]. Различают композитные, смешанные и конкурентные образования [7; 9]. В доступной литературе описаны случаи сочета-
ния в одном надпочечнике опухолей коркового и мозгового слоев, причем адренокортикальные опухоли были как гормоноактивными, так и гор-мононеактивными [9-12].
Рис. 3. КТ без контрастирования. Средняя плотность меньшего узла соответствует 45,57 Ни.
Такие образования, содержащие различный генетический материал, называют конкурентными [8]. Наличие в одном надпочечнике гормо-неактивной аденомы и АКР не совсем соответствует понятию конкурентных, композитных или смешанных опухолей надпочечника. По результатам КТ, выполненной без контрастирования, средняя плотность обеих опухолей была высокой (превышала 30 Ни), что позволило заподозрить их злокачественную природу. Для дифференциальной диагностики опухолей надпочечников было необходимо использовать трехфазную КТ. Повышение уровня креатинина и мочевины у пациента заставило отказаться от выполнения этого исследования. Для метастатического поражение надпочечников характерно многоузловое строение, высокая нативная плотность (от +38 до 56 Ни), гетерогенность структуры с наличием участков пониженной плотности (от 0 до +15 Ни) [3]. Данные, полученные при обследовании пациента, соответствовали метастатическому поражению.
АКР может быть как гормононеактивным, так и гормоноактивным, вызывая гиперкортицизм, вирилизацию, гиперсекрецию альдестерона [1; 2; 7]. Для АКР характерно наличие солитарного образования в надпочечнике большого размера с нативной плотностью более 20 Ни с наличием некрозов, кальцинатов, геморрагических паттернов [7]. В представленном случае один узел диаметром 15 мм и средней нативной плотностью 20 Ни в правом надпочечнике сформировался 2 года назад. Через два года узел увеличился в размерах
в 2 раза и появился второй узел с высокой плотностью. Наличие противопоказаний к трехфазной КТ не позволило уточнить диагноз, дифференцировать наличие адерокортикальной аденомы, АКР и метастатического поражения надпочечника.
Таким образом, нативная КТ достаточна, чтобы определить злокачественный потенциал опухоли и показания для адреналэктомии, но не эффективна для дифференциальной диагностики АКТ, метастазов и аденом с низким содержанием липидов.
Конфликт интересов. Авторы декларируют отсутствие явных и потенциальных конфликтов интересов, связанных с публикацией настоящей статьи.
Conflict of interest. The authors declare that there are no obvious or potential conflicts of interest associated with the publication of this article.
ЛИТЕРАТУРА
1. Мельниченко Г. А., Стилиди И. С., Алексеев Б. Я., Горбунова В. А., Бельцевич Д. Г., Райх-ман А. О.,Кузнецов Н. С., Жуков Н. В., Бохян В. Ю. Федеральные клинические рекомендации по диагностике и лечению адренокортикального рака. Проблемы эндокринологии. 2014; 60(2):51-67. doi:10.14341/probl201460251-67
2. Libe R. Adrenocortical carcinoma (ACC): diagnosis, prognosis and treatment. Front Cell Dev Biol. 2015; 3:45. doi: 10.3389/fcell.2015.00045.
3. Белошицкий М. Е., Бритвин Т. А. Современное состояние проблемы диагностики и хирургического лечения метастатических опухолей надпочечников: анализ двадцатилетнего опыта и данных литературы. Проблеми ендокринно! патологи. 2017;1(59):87-97. doi:10.21856/j-PEP.2017.1.09
4. Blake M A, Kalra M K, Sweeney A T. Distinguishing benign from malignant adrenal masses: multi-detector row CT protocol with 10-minute delay. Radiology. 2006; 238(2):578-85. doi:10.1148/radiol.2382041514.
5. Корб Т. А., Чернина В. Ю., Блохин И. А., Алешина О. О., Воронцов А. В., Морозов С. П., Гомболевский В. А. Визуализация надпочечников: в норме и при патологии (обзор литературы). Проблемы эндокринологии. 2021;67(3):26-36. doi:10.18484/2305-0047.2016.1.40.
6. Садриев О. Н., Гаибов А. Д., Анварова Ш. С. Возможности компьютерной томографии в дифференциальной диагностике опухолей надпочечников. Новости хирургии. 2012; 24(1):40-46. doi:10.18484/2305-0047.2016.1.40
7. Barat M., Cottereau AS., Gaujoux S., Tenenbaum F., Sibony M., Bertherat J., Libe R., Gaillard M., Jouinot A., Assie G., Hoeffel C., Soyer P., Dohan A. Adrenal mass characterization in the era of quantitative imaging: state of the art.
Cancers (Basel). 2022 Feb; 14(3): 569. doi:10.3390/ cancers14030569.
8. Sung C. T., Menias C. O., Houshyar R., Chatterjee S., Lee T.K., Tung P., Helmy M., Lall C. Collision and composite tumors; radiologic and pathologic correlation. Abdom.Radiol. (NY). 2017; 42:2909-2926. doi: 10.1007/s00261-017-1200-x.
9. Ohta Y., Sakata S., Miyta E., Iguchi A., Tsuchihashi T. Case report: coexistence of pheochromocytoma and bilateral aldosterone-producing adenomas in a 36-year-old woman. J Hum Hypertens. 2010 Aug; 24 (8):555-557. doi:10.1038/ jhh/2010.30.
10. Abdullazade S., Sahin I., Tezel G G. A rare case of collision tumor: coexistence of adrenocortical adenoma and pheochromocytoma in the same adrenal gland. Journal of Clinical Cases. 2012; 3(1): 63-67.
11. Park G E, Cho Y Y, Hong Y S, Kang S H., Lee K H., Lee H W., Kim J H. A functioning adrenal adenoma and pheochromocytoma in the same adrenal gland: two discrete adrenal incidentalomas. Korean J Intern Med. 2015; 30:114-117. doi: 10.3904/ kjim.2015.30.1.114.
12. Mao J J., Baker J E., Rainey W E., Young W F., Bancos I. Concomitant pheochromocytoma and primary aldosteronism: a case series and literature review.J Endocr Soc. 2021 Aug 1; 5(8): bvab 107. doi: 10.1210/jendso/bvab.107.
REFERENCES:
1. Melnichenko G A., Stilidi I. S., Alekseev B. Ya., Gorbunova V. A., Bel'tsevich D. G., Raikhman A.O., Kuznetsov N.S., Zhukov N. V., Bokhyan V. Yu. Federal clinical practice guidelines on the diagnosis and treatment of adrenocortical cancer. Problems of endocrinology. 2014; 60(2):51-67 (in Russ). doi:10.14341/probl201460251-67
2. Libe R. Adrenocortical carcinoma (ACC): diagnosis, prognosis and treatment. Front Cell Dev Biol. 2015; 3:45. doi: 10.3389/fcell.2015.00045.
3. Beloshitsky M. E., Britvin T. A. Current state of diagnosis and surgical treatment of metastatic tumors of the adrenal glands: analysis of twenty-year experience and literature data. Problems of Endocrine Pathology. 2017;1(59):87-97. (In Russ.) doi:10.21856/j-PEP.2017.1.09
4. Blake M A, Kalra M K, Sweeney A T. Distinguishing benign from malignant adrenal masses: multi-detector row CT protocol with 10-minute delay. Radiology. 2006; 238(2):578-85. doi:10.1148/radiol.2382041514.
5. Korb T. A., Chernina V. Yu., Blokhin I. A., Aleshina O. O., Vorontsov A.V., Morozov S. P., Gombolevskiy V. A. Adrenal imaging: anatomy and pathology (literature review). Problems of endocrinology. 2021; 67(3):26-36. (In Russ.) doi:10.14341/probl12752
КЛИНИЧЕСКИИ СЛУЧАИ
2022, tom 25, № 3
6. Sadriev O. N., Gaibov A. D., Anvarova S. S. Potential of computed tomography in differential diagnosis of adrenal tumors. Novosti Khirurgii. 2016 Jan-Feb; 24(1):40-46. (In Russ.) doi:10.18484/2305-0047.2016.1.40
7. Barat M., Cottereau A S., Gaujoux S., Tenenbaum F., Sibony M.,Bertherat J., Libe R., Gaillard M., Jouinot A., Assie G., Hoeffel C., Soyer P., Dohan A. Adrenal mass characterization in the era of quantitative imaging: state of the art. Cancers (Basel). 2022 Feb; 14(3): 569. doi:10.3390/ cancers14030569.
8. Sung C. T., Menias C. O., Houshyar R., Chatterjee S., Lee T. K., Tung P., Helmy M., Lall C. Collision and composite tumors; radiologic and pathologic correlation. Abdom.Radiol. (NY). 2017; 42:2909-2926. doi: 10.1007/s00261-017-1200-x.
9. Ohta Y., Sakata S., Miyta E., Iguchi A., Tsuchihashi T. Case report: coexistence of
pheochromocytoma and bilateral aldosterone-producing adenomas in a 36-year-old woman. J Hum Hypertens. 2010 Aug; 24 (8):555-557. doi:10.1038/ jhh/2010.30.
10. Abdullazade S., Sahin I., Tezel G G. A rare case of collision tumor: coexistence of adrenocortical adenoma and pheochromocytoma in the same adrenal gland. Journal of Clinical Cases. 2012; 3(1): 63-67.
11. Park G E, Cho Y Y, Hong Y S, Kang S H., Lee K H., Lee H W., Kim J H. A functioning adrenal adenoma and pheochromocytoma in the same adrenal gland: two discrete adrenal incidentalomas. Korean J Intern Med. 2015; 30:114-117. doi: 10.3904/ kjim.2015.30.1.114.
12. Mao J J., Baker J E., Rainey W E., Young W F., Bancos I. Concomitant pheochromocytoma and primary aldosteronism: a case series and literature review. J Endocr Soc. 2021 Aug 1; 5(8): bvab 107. doi: 10.1210/jendso/bvab.107.
