CC BY
0
ВЕСТНИК РОССИЙСКОГО НАУЧНОГО ЦЕНТРА РЕНТГЕНОРАДИОЛОГИИ (ВЕСТНИК РНЦРР), 2023, Т. 2023, № 2
КЛИНИЧЕСКОЕ НАБЛЮДЕНИЕ
Сложности дифференциальной диагностики «бурой опухоли» по данным компьютерной томографии
М.М. Джигкаева, И.Д. Лагкуева, А.В. Солодкий, В.А. Рагимов, Н.В. Черниченко, П.М. Котляров
ФГБУ «Российский научный центр рентгенорадиологии» Минздрава России, Россия, 117997, г. Москва, ул. Профсоюзная, д. 86
Для цитирования: Джигкаева М.М., Лагкуева И.Д., Солодкий А.В., Рагимов В.А., Черниченко Н.В., Котляров П.М. Сложности дифференциальной диагностики «бурой опухоли» по данным компьютерной томографии. Вестник Российского научного центра рентгенорадиологии. 2023.2:71-77
Адрес для корреспонденции: Марина Михайловна Джигкаева, dzhigkaeva.mm@mail.ru
Статья поступила в редакцию 28.02.2023; одобрена после рецензирования 17.04.2023; принята к публикации 15.06.2023.
Резюме
В клиническом наблюдении представлен интересный случай «бурой опухоли» у пациентки с аденомой паращитовидной железы.
Ключевые слова: гиперпаратиреоз, «бурая опухоль», компьютерная томография
Difficulties of differential diagnosis of "brown tumor" according to computed tomography
MM. Dzhigkaeva, ID. Lagkueva, A.V. Solodkiy, V.A. Ragimov, N.V. Chernichenko, P.M. Kotlyarov.
Russian Scientific Center of Roentgenoradiology (RSCRR), 86 Profsoyuznaya St., Moscow, 117997, Russia
For citation: Dzhigkaeva M.M., Lagkueva I.D., Solodkiy A.V., Ragimov V.A., Chernichenko N.V., Kotlyarov P.M. Difficulties of differential diagnosis of "brown tumor" according to computed tomography. Vestnik of the Russian Scientific Center of Roentgenoradiology. 2023.2:71-77. (In Russ.).
Address for correspondence: Marina Mikhailovna Dzhigkaeva, dzhigkaeva.mm@mail .ru
The article was submitted on February 28, 2023; approved after reviewing on April 17, 2023; accepted for publication on June 15, 2023.
Summary
A clinical observation presents an interesting case of a "brown tumor" in a patient with parathyroid adenoma.
Key words: hyperparathyroidism, "brown tumor", computed tomography Введение
Поражение костной системы является одним из ключевых проявлений гиперпаратиреоза, встречается при всех формах этой патологии, сохраняя актуальность
своевременной диагностики из-за сложности правильной интерпретации изменений при рентгенологических и гистологических исследованиях.
Гиперпаратиреоз - эндокринное заболевание, обусловленное опухолевыми или гиперпластическими изменениями в одной или нескольких паращитовидных железах, приводящее к нерегулируемой гиперсекреции паратгормона (ПТГ), гиперкальциемии и ряду патологических изменений, прежде всего в костях и почках [1]. Из-за повышенной продукции паратгормона происходит активация витамина D в почках, что приводит к увеличению канальцевой реабсорбции кальция, снижению реабсорбции фосфата. Также при постоянной повышенной продукции паратгормона происходит активация остеокластогенеза, снижение костной массы и образование литических очагов в костях. Наиболее выраженные изменения скелета наблюдаются при манифестной форме заболевания, они характеризуются наличием фиброзно-кистозного остеита и так называемых "коричневых опухолей" [2].
Бурые опухоли - это системное множественное поражение скелета, которое встречается при гиперпаратиреоидизме и проявляется остеолитическими образованиями вследствие деминерализации. Такое название опухоли получили благодаря тому, что имеют вид бурой массы, представляющей собой фиброзную и соединительную ткань с гемосидерином при рецидивирующих микропереломах и ремоделировании костей. «Бурые опухоли» могут поражать любые кости скелета, протекают на фоне выраженной степени остеопороза и в тяжелых случаях приводят к патологическим переломам. Гистологически фиброзно-кистозный остеит представляет собой последствия остеокластической резорбции кости: нерегулярные трабекулярные структуры, окруженные рыхлой фиброзной тканью с увеличенным количеством остеобластов и остеокластов, а также зоны грануляционной ткани с воспалительными, гигантскими клетками и скоплениями гемосидерина [3,4]. «Бурые опухоли» являются финальной стадией фиброзно-кистозного остеита, образуя крупные полости, заполненные желеобразным коричневым содержимым. Бурые опухоли не являются новообразованиями в прямом смысле, а представляют собой результат быстрой потери костной массы с замещением костного мозга грануляциями и фиброзной тканью [5]. Сходство микропаттерна и рентгенологической картины "коричневых опухолей" с гигантоклеточными опухолями часто затрудняет диагностику и приводит к неправильной интерпретации у пациентов с гиперпаратиреоидной остеолистрофией [6]. Частота встречаемости "коричневой опухоли" составляет 3% у пациентов с первичным гиперпаратиреозом по сравнению с 1,5-1,7% у пациентов с вторичным гиперпаратиреозом [7]. Ведущими методами радиологической диагностики являются компьютерная томография, остеосцинтиграфия, ПЭТ [8].
Основными критериями дифференциальной диагностики гиперпаратиреоидной кистозно-фиброзной остеопатии являются лабораторные показатели: повышенное содержание ПТГ, гиперкальциемия и гипофосфатемия. Однако следует учитывать, что решающее значение имеют только высокие значения ПТГ, поскольку гиперкальциемия может наблюдаться и у пациентов со злокачественными опухолями - при распространенном онкологическом процессе ее частота достигает 30% [5].
Клинический случай
В феврале 2022 года в отделение онкоортопедии РНЦРР обратилась пациентка Н., 55 лет, с жалобами на боли в области правого тазобедренного сустава. Из истории болезни ей было известно, что боли впервые начали беспокоить ее в 2019 году, по поводу чего она неоднократно обращалась в различные медицинские центры. В 2019 году рентгенологическое и магнитно-резонансное исследования не выявили патологических изменений, для снятия болевого синдрома были назначены нестероидные противовоспалительные препараты. В 2020 году по месту жительства была проведена компьютерная томография (КТ) правого тазобедренного сустава, которая выявила деструкцию правой лобковой кости, что было расценено как остеохондрома, рекомендован
контроль КТ. В 2021 году в связи с усилением болевого синдрома, а также выраженной мышечной слабостью и быстрой утомляемостью была проведена повторная КТ.
Ранее выявленное крупное литическое образование в теле и ветвях правой лонной кости увеличилось в размерах, был заподозрен метастатический характер образования и рекомендована консультация онколога. В феврале 2022 года пациентка самостоятельно обратилась в РНЦРР для морфологической верификации диагноза. Была проведена трепанобиопсия образования правой лонной кости, назначена КТ ОГК, ОБП и костей таза с в/в контрастированием. Гистологическое исследование показало наличие фрагментов опухолевой ткани, представленных веретенообразными и овальными клетками, многоядерными гигантскими остеокластами, ксантомными клетками. Строма пронизана сосудами капиллярного типа, очагами скопления остеоида. Заключение: Гигантоклеточная опухоль.
Следует отметить, что оценка микропрепарата осуществлялась до выполнения компьютерной томографии в РНЦРР и без сопоставления с рентгенологическими данными. При анализе компьютерных томограмм в отделении лучевой диагностики было выявлено крупное литическое образование в теле и ветвях правой лонной кости размерами до 32*29 мм, вызывающее вздутие, истончение и фрагментарную деструкцию кортикальной пластинки, без периостальной реакции и без патологического перелома (рис. 1). Аналогичные множественные остеолитические образования визуализировались в левых отделах тела S3 позвонка, в заднем отрезке 1 и 9 ребер справа, в левой лопатке (рис. 2-4). Кроме того, при анализе КТ изображений выявлен двусторонний нефролитиаз. Патологических образований органов грудной и брюшной полости выявлено не было (рис.
5).
А Б В
Рис. 1. КТ. Аксиальная плоскость сканирования. Нативная фаза (А,В,С). Крупное литическое образование в теле, верхней и нижней ветвях правой лонной кости с вздутием, фрагментарной деструкцией и участками склерозирования кортикальной пластинки.
Рис. 2. КТ. Аксиальная плоскость сканирования. Нативная фаза. Литическое образование в левой боковой массе крестца на уровне S3 позвонка, вызывающее вздутие кортикальной пластинки. Отсутствуют периостальная реакция и внекостный компонент.
Л , \
' 4
у
г*
\ /
у/
Рис. 3. КТ. Аксиальная плоскость сканирования. Нативная фаза. Литическое образование в заднем отрезке 1 ребра справа с вздутием и фрагментарным истончением кортикальной пластинки.
Рис. 4. КТ. Аксиальная плоскость сканирования. Нативная фаза. Литическое образование в левой лопатке.
Рис. 5. КТ. Аксиальная плоскость сканирования. Нативная фаза. Кальцинированные конкременты в верхней чашечке правой почки и в средней чашечке левой почки.
Несомненно, рентгенологическая картина крупного остеолитического образования в правой лонной кости не противоречит гистологически верифицированной гигантоклеточной опухоли (ГКО), но при этом, учитывая множественный характер поражения костной системы, нетипичную для ГКО локализацию опухолей, схожесть не только компьютерно-томографической, но и гистологической структуры с гиперпаратиреоидной остеодистрофией, в первую очередь необходимо исключать «бурые опухоли».
При интерпретации выявленных множественных остеолитических образований врачом-рентгенологом совместно с врачом-патоморфологом в результате ретроспективного гистологического анализа были заподозрены «бурые опухоли».
Рекомендована консультация эндокринолога. При проведении лабораторных тестов были отмечены высокие значения паратгормона и гиперкальциемия. Выполнено
ультразвуковое исследование паращитовидных желез, выявлена аденома левой доли, которая и явилась причиной гиперпаратиреоза.
Обсуждение
Множественные гигантоклеточные опухоли костей встречаются очень редко и составляют не более 1% всех случаев. Аналогично одиночной форме ГКО множественная форма опухоли локализуется наиболее часто в костях, формирующих коленный сустав (дистальные эпиметафизы бедренных костей и проксимальные эпиметафизы большеберцовых костей) [9,10]. Гистологическая структура кистозно-фиброзных изменений в костях при гиперпаратиреозе своим строением и клеточным составом может напоминать не только гигантоклеточные опухоли, но и некоторые виды сарком [11,12]. Схожесть рентгенологической картины и гистологической структуры, а также мультисегментарное поражение могут вводить в заблуждение клиницистов и симулировать злокачественные опухоли. Описаны случаи, когда пациентам с подобной картиной проводилась лучевая терапия и выполнялись различные резецирующие оперативные вмешательства, в т. ч. ампутация конечностей [5,13]. Необходимо также отметить поражение почек при гиперпаратиреозе, для которого характерно образование камней вследствие повышенной канальцевой реабсорбции кальция. Часто, не выяснив истинную причину нефролитиаза, такие пациенты длительно наблюдаются урологами с рецидивирующей мочекаменной болезнью.
Заключение
В данном клиническом наблюдении время диагностического поиска от момента появления болевой симптоматики до постановки правильного диагноза составило 3 года. Выявленное при рентгенографии и КТ наиболее крупное остеолитическое образование в правой лонной кости ошибочно было расценено как остеохондрома. Затем, в связи с увеличением размера литического участка, предполагалась метастатическая природа, что требовало морфологического подтверждения. Для своевременного выявления гиперпаратиреоза достаточно определить повышенные значения ПТГ и кальция в крови. Учитывая, что данные лабораторные тесты являются достаточными для подтверждения диагноза, трепан-биопсии лонной кости можно было избежать.
Таким образом, при выявлении множественных литических, кистозных и мягкотканных очагов в костях необходимо помнить о возможности наличия у пациента «бурых опухолей».
Вклад авторов. М.М. Джигкаева: написание и редактирование текста; И.Д. Лагкуева: предложение идеи статьи; А.В. Солодкий: подготовка и оформление иллюстраций; В.А. Рагимов: подготовка литературной справки; Н.В. Черниченко: написание и редактирование текста; П.М. Котляров: написание и редактирование текста. Все авторы прочитали и согласились с версией рукописи, представленной для публикации.
Финансирование. Это исследование не получило внешнего финансирования
Соблюдение прав пациентов и правил биоэтики. Комитет по этике РНЦРР одобрил данное исследование и предоставил освобождение от необходимости получения информированного согласия в связи с ретроспективным дизайном исследования.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Список литературы
1. Макаров И.В. Гиперпаратиреоз: Учебно-методическое пособие для интернов, клинических ординаторов, врачей общей практики, эндокринологов и хирургов. Самара: ООО «Офорт». 2014. 132 с.
2. Петрушин А.Л., Нехорошкова Т.В. Проявление первичного гиперпаратиреоза со стороны костной системы. РМЖ. 2019;8(I):21-26.
3. Hsieh MC, Ko JY, Eng HL. Pathologic fracture of the distal femur in osteitis fibrosa cystica simulating metastatic disease. Arch Orthop Trauma Surg. 2004 Sep;124(7):498-501. doi: 10.1007/s00402-004-0697-y.
4. Lee JH, Chung SM, Kim HS. Osteitis fibrosa cystica mistaken for malignant disease. Clin Exp Otorhinolaryngol. 2013 Jun;6(2):110-113. doi: 10.3342/ceo.2013.6.2.110.
5. Misiorowski W, Czajka-Oraniec I, Kochman M, Zgliczynski W, Bilezikian JP. Osteitis fibrosa cystica-a forgotten radiological feature of primary hyperparathyroidism. Endocrine. 2017 Nov;58(2):380-385. doi: 10.1007/s12020-017-1414-2.
6. Блудов А.Б., Неред А.С., Замогильная Я.А., Кочергина Н.В. Гигантоклеточная опухоль кости. ФГБУ «Российский онкологический научный центр им. Н.Н. Блохина» РАМН. Москва. с. 16-34
7. Nassar GM, Ayus JC. Images in clinical medicine. Brown tumor in end-stage renal disease. N Engl J Med. 1999 Nov 25;341(22):1652. doi: 10.1056/NEJM199911253412204.
8. Treglia G, Dambra DP, Bruno I, Mule A, Giordano A. Costal brown tumor detected by dualphase parathyroid imaging and SPECT-CT in primary hyperparathyroidism. Clin Nucl Med. 2008 Mar;33(3):193-195. doi: 10.1097/RLU.0b013e318162dd89.
9. Kransdorf MJ, Moser RP Jr, Vinh TN, Aoki J, Callaghan JJ. Primary tumors of the patella. A review of 42 cases. Skeletal Radiol. 1989;18(5):365-371. doi: 10.1007/BF00361426.
10. Averill RM, Smith RJ, Campbell CJ. Giant-cell tumors of the bones of the hand. J Hand Surg Am. 1980 Jan;5(1):39-50. doi: 10.1016/s0363-5023(80)80042-6.
11. Klenke FM, Wenger DE, Inwards CY, Rose PS, Sim FH. Recurrent giant cell tumor of long bones: analysis of surgical management. Clin Orthop Relat Res. 2011 Apr;469(4):1181-1187. doi: 10.1007/s11999-010-1560-9.
12. Baszko-Blaszyk D, Biczysko M, Gut P, Wasko R, Sowinski J. Delayed diagnosis of primary hyperparathyroidism in a patient with osteoclastoma. Ortop Traumatol Rehabil. 2011 Sep-Oct;13(5):505-510. English, Polish. doi: 10.5604/15093492.967216.
13. De Crea C, Traini E, Oragano L, Bellantone C, Raffaelli M, Lombardi CP. Are brown tumours a forgotten disease in developed countries? Acta Otorhinolaryngol Ital. 2012 Dec;32(6):410-415.
Информация об авторах
Марина Михайловна Джигкаева - врач рентгенолог отделения рентгеновской диагностики с кабинетами рентгеновской и магнитно-резонансной компьютерной томографии ФГБУ «Российский научный центр рентгенорадиологии» Минздрава России, dzhigkaeva.mm@mail.ru . ORCID: https://orcid.org/0000-0003-0731-921X
Ирина Джабраиловна Лагкуева - к.м.н., заведующий отделением рентгеновской диагностики с кабинетами рентгеновской и магнитно-резонансной компьютерной томографии ФГБУ «Российский научный центр рентгенорадиологии» Минздрава России, ilagkueva@mail.ru. SPIN-код: 6807- 1898, Scopus ID: 57202888295, ORCID: https://orcid.org/0000-0001-9732-7170
Андрей Владимирович Солодкий - к.м.н. научный сотрудник лаборатории лучевой диагностики заболеваний (включая молочную железу) научно-исследовательского отдела комплексной диагностики заболеваний и радиотерапии ФГБУ «Российский научный центр рентгенорадиологии» Минздрава России.
Вадим Абдурагимович Рагимов - младший научный сотрудник научно -исследовательского отдела хирургии и хирургических технологий в онкологии ФГБУ «Российский научный центр рентгенорадиологии» Минздрава России, vadim555707@mail.ru. SPIN-код: 8984-9543, Author ID: 889862
Наталья Васильевна Черниченко - д.м.н., ведущий научный сотрудник научно-исследовательского отдела хирургии и хирургических технологий в онкологии ФГБУ «Российский научный центр рентгенорадиологии» Минздрава России. SPIN-код: 5167-8653, Author ID: 759369, ORCID: https://orcid.org/0000-0002-6674-8869
Петр Михайлович Котляров - д.м.н., профессор, заведующий лабораторией лучевой диагностики заболеваний (включая молочную железу) научно-исследовательского отдела комплексной диагностики заболеваний и радиотерапии ФГБУ «Российский научный центр рентгенорадиологии» Минздрава России, e-mail: marnad@list.ru. SPIN-код: 1781-2199, Author ID: 194339, Scopus ID: 7003497625, ORCID: https://orcid.org/0000-0003-1940- 9175
Information about the authors
Marina M. Dzhigkaeva - Radiologist, Department of X-ray Diagnostics with the Offices of X-ray and Magnetic Resonance Computer Tomography, Russian Scientific Center of Roentgenoradiology, dzhigkaeva.mm@mail.ru ORCID: https://orcid.org/0000-0003-0731-921X
Irina D. Lagkueva - Candidate of Medical Sciences, Head of the Department of X-ray Diagnostics with the Offices of X-ray and Magnetic Resonance Computer Tomography, Russian Scientific Center of Roentgenoradiology, ilagkueva@mail.ru. SPIN-code: 6807-1898, Scopus ID: 57202888295, ORCID: https://orcid.org/0000-0001-9732-7170
Andrey V. Solodkiy - Candidate of Medical Sciences, Researcher, Laboratory of Radiation Diagnostics of Diseases (including Breast) of the Research Department of Complex Disease Diagnostics and Radiotherapy, Russian Scientific Center of Roentgenoradiology. Vadim A. Ragimov - Junior Researcher, Research Department of Surgery and Surgical Technologies in Oncology, Russian Scientific Center of Roentgenoradiology, vadim555707@mail.ru. SPIN-code: 8984-9543, Author ID: 889862
Natalya V. Chernichenko - Doctor of Medical Sciences, Leading Researcher, Scientific Research Department of Surgery and Surgical Technologies in Oncology, Russian Scientific Center of Roentgenoradiology. SPIN-code: 5167-8653, AuthorID: 759369, ORCID: https://orcid.org/0000-0002-6674-8869
Petr M. Kotlyarov - Doctor of Medical Sciences, Professor, Head of the Laboratory of Radiation Diagnostics of Diseases (Including Breast), Research Department of Complex Disease Diagnostics and Radiotherapy, Russian Scientific Center of Roentgenoradiology, marnad@list.ru. SPIN-code: 1781-2199, Author ID: 194339, Scopus ID: 7003497625, ORCID: https://orcid.org/0000-0003-1940- 9175
