CC BY
212018, том 21, № 4
УДК 616.833.6-006.2-053.3(470-924.71)
КЛИНИКО-ГИСТОЛОГИЧЕСКИЕ ОСОБЕННОСТИ НЕОНАТАЛЬНЫХ КРЕСТЦОВО-КОПЧИКОВЫХ ТЕРАТОМ У ДЕТЕЙ
КРЫМСКОГО РЕГИОНА
Рыбалко О. Н.1, Сухарева И. А.2, Досикова Г. В.1, Когутницкий А. М.3
Кафедра педиатрии, физиотерапии и курортологии, 2кафедра общественного здоровья и здравоохранения, Медицинская академия имени С. И. Георгиевского ФГАОУ ВО «Крымский федеральный университет имени В. И. Вернадского», 295051, Симферополь, бульвар Ленина, 5/7; г. Симферополь, Россия,
3ГБУЗ РК «Республиканская детская клиническая больница», 295022, ул. Титова 71, Симферополь, Россия, Для корреспонденции: Сухарева И. А., кандидат медицинских наук, доцент кафедры общественного здоровья и здравоохранения, Медицинская академия имени С. И. Георгиевского ФГАОУ ВО «КФУ им. В. И. Вернадского», е-mail: sukhareva_ irina@mail.ru
For correspondence: Sukharevа I. А., PhD, Associate Professor of Department of Public Health, Medical Academy named after S.I. Georgievsky of Vernadsky CFU, e-mail: sukhareva_irina@mail.ru
Information about author:
Rybalko O. N., http://orcid.org/0000-0002-0904-0901 Sukharevа I. A., http://orcid.org/0000-0002-4266-3297 Dosikova G. V., http://orcid.org/0000-0003-0062-6057 Kogutnitskii A. M., https://orcid.org/0000-0002-1830-8711
РЕЗЮМЕ
Проведён ретроспективный анализ данных пренатального и неонатального ультразвукового реестров. В Крымском медико-генетическом центре в период с 2002 по 2017 год зарегистрировано 19 случаев крестцово-копчиковых тератом, зафиксированных у 15-ти новорождённых детей и 4-х плодов. Пренатально было диагностировано на УЗИ скрининге 11 случаев тератом, родителями в 7 случаях принято решение по сохранению беременности. По гендерному признаку патология была у 12 (79,8%) девочек и у 3 (20,2%) мальчиков. Гестационный возраст варьировался в пределах от 20 до 41 недели. Пять беременностей прерваны на сроке гестации 20-22 недели. В 14(74 %) случаях размер тератомы превышал 10 см в диаметре, в 5(26 %) - находился в пределах 5-10 см. Всем детям проведено радикальное хирургическое лечение в неонатальном периоде. Уровень альфа - фетопротеина (АФП), который определялся в до- и послеоперационном периоде, был в пределах нормы. Корреляционной зависимости между уровнем АФП и рецидивами тератом в отдалённом послеоперационном периоде не установлено. В 6(32%) случаев наблюдалась тератобластома III типа, в 13(68%) случаев диагностированы зрелые формы тератом. Крестцово-копчиковые тератомы, в соответствии с классификацией Американской академии детской хирургии, нами распределены следующим образом: I тип -12 (63%), III тип - 7(37%). Хромосомные дефекты были выявлены у плода в виде трисомии по 13 хромосоме. При синдроме Патау крестцово-копчиковая тератома ранее не описана в литературе. У одного ребенка кариотип был нормальный, но на молекулярном анализе определен синдром Куррарино. Учитывая зафиксированные нами клинико-гистологические особенности тератом у новорожденных, необходим поиск новых подходов к диагностике и ведению детей данной группы. Нами предложено фенотипически-гистологическое соответствие детей с тератомами как вариант диагностического поиска для исключения генетичекой патологии.
Ключевые слова: крестцово-копчиковая тератома, пренатальная диагностика, хромосомные заболевания, малигнизация.
CLINICAL HISTOLOGICAL FEATURES OF NEONATAL SACROCCOCCIGEAL TERATOMS
IN CHILDREN OF CRIMEAN REGION
Rybalko O. N., Sukharevs I. A, Dosikova G. V., Kogutnitskii A. M.
Medical Academy named after S.I. Georgievsky of Vernadsky CFU, Simferopol, Russia
SUMMARY
A retrospective analysis was performed based on the data of prenatal and neonatal Crimean registries. The anamnesis after surgical correction was collected for 15 children. Clinical, biochemical, instrumental and genetic methods were used for this research. The Crimean medical genetic center data base included 19 cases of Sacrococcygeal teratomas, with 15 newborns and 4 fetuses. Prenatally11 cases were detected; 4 fetuses were aborted, in 7 cases the parents decided to save pregnancy. The pathology was found in 12 (79.8%) females and in 3 (20.2%) males. The gestational age was from 20 to 41 weeks. After prenatal management, 5 pregnancies were terminated on 20-22 weeks. 5 children were born by vaginal delivery, 2 children were born by Caesarean section. In 75% the size of teratoma was above 10 cm in diameter, in 25% it was 5 to-10 cm. All newborns had radical surgical treatment at the neonatal period. All initial post-surgical serum AFP levels were high, as expected in a neonate. No correlation was found between AFP elevation above the mean value for the gestational age and the presence of malignance after 3 years. The histological data are as follows: in 8% of cases the diagnosis of teratoma was excluded since embryonic rhabdomyoblastoma was adjusted; in 33% of cases teratoblastoma
of type III was found; in 59% mature forms of teratoma were found. According to Altman location classification, sacrococcygeal teratomas were divided into equal parts: type I - 50%, type III - 50%. All patients were karyotyped for the differential diagnosis with other genetic diseases. The chromosome defects were detected as trisomy for the 13th chromosome in one fetus. In literature, Patau syndrome has never been described as having sacroccoccigeal teratoma. In one case, normal karyotype was observed, but the molecular analyses showed Currarino syndrome. Having in view the clinical and cytological peculiarities of sacroccoccigeal teratoma that we have found, diagnostic and surgical standards should be corrected. We provide some additional phenotypical recommendations based on our research and clinical experience for differential diagnostic algorithm for genetic syndromes with chromosome disorder.
Key words: sacroccoccigeal teratoma; prenatal management; chromosome diseases; anamnesis.
Тератоидные опухоли (МКБ С 49.5) чаще встречаются у детей первых лет жизни, реже - в подростковом возрасте. На долю тератоидных опухолей приходится около 6% из всех опухолей детского возраста. У новорождённых и грудных детей с опухолевыми заболеваниями тератомы диагностируются в 22-25% случаев [1]. По данным обзора Cochrane library локализация тератоидных опухолей у детей разнообразна: крестцово-копчиковая область - 38%, яичники - 31%, забрюшинное пространство - 12%, яички - 6%, средостение - 3-4%, прочие - 9% [2]. Происхождение тератом до конца не изучено. Одни из них являются пороками развития тканей зародыша, другие - результатом неправильного развития одного из зародышей близнецов, спаянных между собой [2]. У новорождённых тератома представляет собой незрелую ткань и поэтому трудно отличимая от злокачественной опухоли. В возрасте от 4 месяцев до 5 лет 50-60% случаев тератом приобретают злокачественный характер [3].
Тератомы у новорождённых локализуются преимущественно в крестцово-копчиковой области. Причина такой локализации неизвестна, поэтому данный вопрос активно обсуждается в медицинском сообществе.
Крестцово-копчиковая тератома - редкий вид опухоли, которая формируется из каудального конца позвоночника, распространяясь на промежность и смещая кпереди анус. Общепризнано, что крестцово-копчиковая тератома возникает в результате продолжающегося размножения тотипо-тентных клеток первичного узелка Гензена (ductus primitivus - бугорок из клеток, расположенных на переднем конце первичной полости эмбриона, которые теряют способность к обратному развитию в конце эмбриональной жизни) [4].
Вопросы относительно тактики ведения детей с тератомами крестцово-копчиковой области и объёма оперативного вмешательства, послеоперационного лечения и мониторинга актуальны и требуют поиска новых подходов диагностики и прогнозирования отдалённых результатов лечения. В настоящее время диагностика и лечение данного заболевания в РФ, осуществляется согласно Клиническим протоколам - код протокола: PH-S-012 на основании Приказа МЗ РФ №883 от 25.12.12 года.
Данных по тактике ведения тератом включенных в состав генетических синдромов с сочетанны-ми пороками в данных руководствах нет. В нашей практике были случаи, когда тератома была пролечена без учета фенотипа пациента. А в катамне-зе определено, что она входила в состав синдрома Куррарино и тактика ведения должна была быть иной, во избежание осложнений со стороны других органов и систем. Цель нашего исследования - определение связи фенотипических и морфологических особенностей неонатальных крестцово-копчиковых тератом с отдалённым прогнозом у детей крымского региона. В результате обработки материала был проведён анализ средней частоты крестцово-копчиковых тератом, собраны катам-нестические данные осложнений и последствий послеоперационного периода в течение пяти лет после удаления опухоли.
МАТЕРИАЛ И МЕТОДЫ
Проведён ретроспективный анализ данных пренатального и неонатального ультразвукового реестров Крымского медико-генетического центра за прошедшие 15 лет. Изучен катамнез детей, оперированных по поводу тератом в хирургическом отделении ГБУЗ РК «РДКБ» г. Симферополя. Все дети после операции наблюдались в течение последующих пяти лет в Крымском медико-генетическом центре.
В нашей работе использованы следующие методы исследования: общеклинические, биохимические, инструментальные и генетические (клинико-генеалогический анамнез с последующим анализом родословных, кариотипирование лимфоцитов периферической крови). Данные обработаны с использованием прикладного пакета Microsoft Excel 2010. Статистическая обработка полученных данных проводилась с применением методов вариационной статистики.
РЕЗУЛЬТАТЫ
Частота встречаемости крестцово-копчиковых тератом в мире варьируется в пределах от 1:35000 до 1:70000. У девочек формируется намного чаще, чем у мальчиков: в соотношении 3:1. В Российской Федерации, в зависимости от региона, эти цифры колеблются в диапазоне от 1:30000 до 1:40000. В
2018, том 21, № 4
Крыму средняя частота встречаемости крестцово-копчиковых тератом у новорождённых составила 1:25000. В свою очередь частота встречаемости тератом к количеству живорожденных детей составил 1:25000, что ниже показателей по РФ. Вероятно, такая тенденция обусловлена благоприятной экологической зоной крымского региона и рекреационными ресурсами, которые создают протекционный фон против тератогенной активности внешних факторов. Для прогноза рецидива заболевания важно учитывать тип и клинико-гистологическую характеристику крестцово-копчиковых тератом у новорождённых.
На базе Крымского медико-генетического центра в период с 2002 по 2017 г.г. зарегистрировано 19 случаев крестцово-копчиковых тератом, зафиксированных у 15-ти новорождённых детей и 4-х плодов.
По данным протоколов ультразвукового исследования во время скрининга у плодов с предполагаемыми опухолями крестцово-копчиковой области были выявлены следующие патологические изменения: гиперэхогенные экзофитные массы, плацентомегалия и маловодие. Элиминация плодов проводилась в сроке гестации 20-22 недели по медицинским показаниям. Также отмечен один случай гибели плода на 29 неделе беременности, обусловленный артериовенозным шунтом с тератомой. Все плоды были мужского пола. Средняя масса диагностированных опухолевых образований у плодов составила 67-220 г, размер варьировался в пределах от 3-х до 8-ми см. Гистологическая характеристика тератом следующая: зрелые ткани (0 степень) - 3 (75%) случая, тератобластомы - 1 (25%) случай. Морфологическая структура абортированных плодов разных сроков гестации представлена на рисунках 1 и 2.
Рисунок 1. Крестцово-копчиковая тератома плода на сроке гестации 22 недели.
Рисунок 2. Крестцово-копчиковая тератома с артериовенозным шунтом у плода на сроке гестации 29 недель.
На основании цитогенетического анализа у 3-х абортусов кариотип показал нормальный набор хромосом, а у 1-го наблюдалась трисомия по 13-ой паре хромосом (Синдром Патау). Поскольку в зарубежной и отечественной литературе ранее не было описано сочетание крестцово-копчиковой тератомы с хромосомной патологией, мы составили подробную фенотипическую и морфологическую характеристику плода по данным патологоанато-мического вскрытия.
Фенотипические признаки: микроцефальный череп с низким скошенным лбом, вдавленные височные области, узкие глазные щели, нос плоский, широкий, с запавшей переносицей и тупым кончиком, на ушах козелок гипоплазирован, полидактилия. Морфологические особенности органов и систем: гипоспадия, гипоплазия мошонки и полового члена, масса мозга меньше нормы, отсутствуют обонятельные луковицы, агенезия мозолистого тела, дефект межпредсердной перегородки, стеноз лёгочной артерии.
Рисунок 3. Крестцово-копчиковая тератома у плода на сроке гестации 32 недели с синдромом Патау.
В отделение реанимации новорождённых Республиканской детской клинической больницы из роддомов Крыма поступило 15 детей в тяжёлом состоянии в возрасте 3-5 дней с крестцово-копчи-
ковой тератомой. Гендерное распределение крест-цово-копчиковых тератом у новорождённых детей было в следующих соотношениях: у 12-ти (79,8%) девочек и у 3-х (20,2%) мальчиков, соответственно 4:1. Гестационный возраст в обследуемой группе колебался от 35 до 41 недели. Физиологическим путём родились 6 (40%) детей, 5 (33,3%) - через естественные родовые пути с применением акушерско-гинекологических пособий (вакуумэкстракция, перинео - и эпизиотомия), путём Кесарева сечения - 4 (26,6%) ребенка. В 11-ти (73,3%) случаях размер крестцово-копчиковых тератом превышал 10 см в диаметре, в 4 (26,6%) случаях находился в пределах 5-10 см. В итоге всем новорождённым проведено радикальное хирургическое лечение, которое заключалось в полном удалении опухоли с обязательной резекцией копчика и восстановлении анатомии мышц тазового дна. Дренирование ложа удалённой опухоли проводилось в случае необходимости. Операционная рана послойно ушивалась наглухо. У 2-х (13,3%) новорождённых отмечены осложнения в виде интраоперационного вскрытия просвета прямой кишки. В связи с тем, что у ребенка была аноректальная аномалия и в катамнезе после генетического поиска определенно, что крестцово-копчиковая тератома была компонентом триады синдрома Куррарино (ОМИМ 176450). По результатам гистологического анализа крестцово-копчиковых тератом получены следующие результаты: в 1-ом (6,6%) случае установлен диагноз миобластомиомы; в 5-ти (33,3%) случаях -тератобластомы III типа; в 9 (60%) случаях выявлены зрелые формы тератомы.
В соответствии с классификацией по локализации American Academy of Pediatrics' surgical section (APPSS), выделяют четыре типа крестцо-во-копчиковых тератом. В нашем исследовании образования распределялись следующим образом: I тип - 9 (60%) и III - 6 (40%). Определение типа тератом важно для прогноза течения заболевания и определения лечебной тактики.
Дети с тератомами имели различные стигмы дисэмбриогенеза: высокий лоб с выраженными лобными буграми, эпикант, широкий корень носа, развёрнутые ноздри, маленький фильтр, длинную верхнюю губу, полную нижнюю губу, микрогна-тию, большие глазные щели, камптодактилию 4-5 пальцев на руках. В связи с этим всем пациентам проведено кариотипирование. Отклонений в хромосомном наборе не обнаружено. Однако, в катам-незе у одного ребенка с осложнениями в послеоперационном периоде был диагностирована тирада синдрома Куррарино: частичная агенезия крестца, аноректальная аномалия в виде анального стеноза, крестцово-копчиковая тератома. Важно было своевременно диагностировать данный синдром,
потому что это привело бы к иной тактике проведения оперативного вмешательства во избежание послеоперационных осложнений. Во первых, стандартный доступ при иссечении тератом в данном случае травматичен, потому что при данной аномалии прямая кишка внутриутробно опускается на промежность до кожи анальной области и проекция ануса не соответствует ее истинной локализации. Во- вторых, синдром Куррарино имеет аутосомно-доминантный тип наследования, что важно учитывать при планировании следующей беременности и при диагностике тератомы плода корректировать ее пренатально (Рис.4)
Рисунок.4 Тератома при синдроме Куррарино.
До и после операции у детей проводился контроль реактивности опухоли по уровню АФП. АФП - специфический компонент альфа - глобулина сыворотки эмбриона и плода, продуцируемый клетками энтодермы желточного мешка и печенью. В сыворотке оперированных новорождённых АФП находился в пределах нормы (1-4 мг/мл) [4,10]. Период послеоперационного наблюдения за состоянием детей составил 5 лет. В катамнезе оперированных детей выявлена нейрогенная дисфункция мочевого пузыря у 2-х (13,3%) детей и прямой кишки у 1-го (6,6%) ребёнка. По данным зарубежных авторов, такие функциональные нарушения отмечаются у 35% и 9% детей соответственно [5; 9]. Проблем, связанных с косметическим дефектом, у прооперированных детей не наблюдалось.
ОБСУЖДЕНИЕ
Общемировые данные медицинской литературы свидетельствуют о невысокой летальности среди пациентов с крестцово-копчиковыми тератомами. С другой стороны, отмечается значительный рост их количества у новорожденных, причём с преобладанием агрессивных форм. Поиск решения этих проблем базируется на клинических, фено-типических и морфологических характеристиках тератомы. Одной из важных клинических особенностей крестцово-копчиковой тератомы является её размер. Градация тератом по величине отражена
2018, том 21, № 4
в классификации Altman et al: маленькие - диаметром 2-5 см, средние - 5-10 см в диаметре и большие - диаметром >10 см [1]. По нашим данным, у детей крымского региона преобладали тератомы больших размеров. Тератомы маленьких размеров нами не зафиксированы. Следующая значимая клиническая особенность тератомы - это её тип. Существующая классификация American Academy of Pediatrics' surgical section (APPSS) выделяет 4 типа тератом крестцово-копчиковой области. По данным зарубежной литературы, у новорождённых наиболее часто встречается I тип (85%) и II тип (15%) этой опухоли. Информации о формировании III и IV типов крестцово-копчиковых тератом у новорождённых в научной литературе нами не найдено [6]. В нашем исследовании наблюдались тератомы только I и III типов. Гистологическая классификация крестцово-копчиковых тератом, предложенная Gonzalez-Crussi, выделяет четыре степени зрелости [2; 3]. По мировым данным, 0 степень (75%) характеризуется доброкачественной структурой тератом, 1-2 степени (11,8%) - незрелой тканью, 3 степень (13,2%) - злокачественными опухолями [2]. Некоторые авторы считают, что есть корреляционная взаимосвязь между незрелыми тератомами и их дальнейшей малигнизацией [3; 4]. В нашем исследовании зафиксировано преобладание зрелых форм опухоли. В четверти случаев диагностирована 3 степень. По данным катамнеза, рецидива тератом у детей с прооперированными злокачественными формами не наблюдалось.
Общеизвестно, что интенсивное возобновление синтеза АФП характерно для тератокарци-ном герминального происхождения [1; 5]. Кроме того, динамика колебаний уровня АФП позволяет судить об эффективности проводимого лечения. Нами не установлена корреляционная связь между уровнем АФП и гестационным возрастом, а также наличием сопутствующей патологии со стороны других органов и систем. Повышение уровня АФП при отсутствии изменений со стороны клинической картины может быть первым признаком рецидива заболевания. В связи с этим необходим мониторинг в течение 3-5 лет, включающий контроль АФП [6; 7]. В большинстве случаев (92%) не наблюдалось осложнений в послеоперационном периоде. Нами не зарегистрированы рецидивы заболевания в отдалённом катамнезе. Отклонений в физическом и психическом развитии в данной группе детей не установлено. Сопутствующей соматической патологии, у обследованных пациентов не отмечено, за исключением поздней диагностики синдрома Куррарино у одного из прооперированных пациентов. У него из пожизненных осложнений дисфункция мочевого пузыря и прямой кишки. Функция прямой кишки частично восстановле-
на после послойной пластики стенки и сфинктера анального отверстия.
Пренатальное лечение крестцово-копчиковых тератом очень актуально во всём мире, но имеет ряд ограничений. Для тератомы плода характерен высокий риск осложнений, которые часто приводят к внутриутробной гибели плода [3; 8]. Большой процент сердечной недостаточности у плодов возникает в результате артериовенозного шунта с крестцово-копчиковой тератомой, что заканчивается летальным исходом [4]. Вышеупомянутая ситуация требует экстренного пренатального ла-пороскопического закрытия артериовенозного шунта между тератомой и плодом. В неонатальном периоде тератома удаляется хирургическим путём в плановом порядке [5; 9]. Другой вариант прена-тальной помощи предполагает аспирацию содержимого тератомы или амниоредукцию путём склерозирования опухоли. Этот метод менее опасен для плода и не провоцирует преждевременные роды. Пренатальная операция сопряжена с риском преждевременных родов и инфицированием плода [6].
Несмотря на полное излечение и отсутствие клинико-биохимических изменений у детей, в послеоперационном периоде важным является ежегодный мониторинг состояния ребенка и тканей в месте удаления тератомы даже по истечении пяти лет.
ЗАКЛЮЧЕНИЕ
При анализе катамнестических данных с 2002 по 2017 гг. следует отметить, что не было ни одного случая летального исхода, рецидива или малигни-зации у оперированных детей. Отдалённый прогноз в исследуемой группе детей благоприятный вне зависимости от фенотипических и морфологических особенностей крестцово-копчиковых опухолей. Одной из основных причин внутриутробной гибели плода является сердечная недостаточность, которая развивается в результате артериовенозно-го шунта с тератомой. Поэтому некоторые опухоли необходимо было оперировать пренатально. Очень важно в диагностический протокол и клинические рекомендации по ведению детей с крестцово-коп-чиковыми тератомами добавить предоперационную консультацию генетика с последующим кариотипированием пациента, для исключения генетических синдромов с тератомами, предотвращения осложнений и отдаленных последствий. По имеющимся у нас данным, преобладали тератомы больших размеров без малигнизации. Необходим дифференцированный подход к терапии такой опухоли с целью проведения своевременной пре-натальной хирургической коррекции в случае диагностики шунта между плодом и тератомой.
В ходе проведенного исследования мы получили следующие характеристики крестцово-копчико-
вых тератом у детей в Крымском регионе: по размеру преобладали крупные тератомы, отсутствовали маленьких образований; по локализации - присутствие первого и третьего типов формирования тератом; по гистологии - наличие приемущественно зрелых форм опухолей и наличие злокачественных форм у детей с фенотипическими и генетическими особенностями (синдром Патау сочетался с терато-бластомой, синдром Куррарино с миобластомой). Для проведения пренатальной хирургичекой ко-рекции данного порока необходимо совершен-ствоание пренатального скрининга по выявлению генетической патологии и врожденных пороков развития.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликтов интересов.
The authors have no conflict of interests to declare
ЛИТЕРАТУРА
1. Rajendra Kumar Ghritlaharey. Mature Teratoma at Left Lumbar Region in an Infant: A Case Report. Journal of Clinical and Diagnostic Research. 2016;10:22-23 DOI: 10.7860/JCDR/2016/23055.9092
2. Новикова И.В., Соловьева И.В: Терминальное миелоцистоцеле и кистозная форма крестцо-во-копчиковой тератомы у плодов во II триместре беременности. Пренат. Диагн. 2014;13(2):142-147. (In Russ)
3. Федорова Д.В., Хачатрян Л.А. Использование пропранолола в лечении Казабаха-Мерритта у детей. Онкология и иммунология. 2016;15(4):28-33. (In Russ.) doi: 10.20953/1726-1708-2016-4-28-33.
4. Brookfield KF, Cheung MC, Koniaris LG et al. A population based analysis of 1037 malignant ovarian tumors in the pediatric population. J Surg Research. 2009;156(1):45-49. DOI: 10.1016/j.jss.2009.03.069.
5. Sunaa F, Bozkurterb T., Ellic M. et al. A case of sacrococcygeal neuroblastoma. Journal of Experimental & Clinical Medicine. 2013; 30:75-77. DOI: 10.1155/2017/3624847.
6. Khandeparkar S. G. S, Deshmukh S. D., Naik A. M. Primary congenital sacrococcygeal neuroblastoma: a case report with immune-histochemical study and review of literature. Journal of Pediatric Neurosciences. 2013;8:239-242. doi: 10.4103/1817-1745.123692.
7. Thambidorai C R, Adbel LK, Zulfiqar A. Currarino's triad: Intraoperative ultrasound image-guided surgery. J Indian Assoc Pediatr Surg. 2010;15:137-8. doi: 10.4103/0971-9261.72438.
8. Gopal M, Turnpenny PD, Spicer R. Hereditary sacrococcygeal teratoma--not the same as its sporadic counterpart. Eur J Pediatr Surg. 2010;17(3):214-6. doi: 10.1055/s-2007-965121.
9. Ashcraft KW; Holder T. Hereditary presacral teratoma. J. Pediatr. Surg. 2014;9(5):691-97. doi: 10.1016/0022-3468(74)90107-9.
10. Belloni, E; Martucciello, G; Verderio, D; Ponti, E; Seri, M; Jasonni, V; Torre, M; Ferrari, M; Tsui, LC; Scherer, S. Involvement of the HLXB9 homeobox gene in Currarino syndrome. American Journal of Human Genetics. 2011;66(1):312-9. doi: 10.1086/302723. PMC 1288336.
REFERENCES
1. Rajendra Kumar Ghritlaharey. Mature Teratoma at Left Lumbar Region in an Infant: A Case Report. Journal of Clinical and Diagnostic Research. 2016;10:22-23 doi: 10.7860/JCDR/2016/23055.9092
2. Novikova I.V., Solovyeva I.V. Terminal myelocystocele and cystic sacrococcygeal teratoma in a second trimester fetuses.Prenat. Diagn. 2014;13(2):142-147. (In Russ.)
3. Fedorova D.V., Khachatryan L.A. Use of propranolol in management of Kasabach-Merritt syndrome in children. Pediatric Hematology/Oncology and Immunopathology. 2016;15(4):28-33. (In Russ.) doi: 10.20953/1726-1708-2016-4-28-33
4. Brookfield KF, Cheung MC, Koniaris LG et al. A population based analysis of 1037 malignant ovarian tumors in the pediatric population. J Surg Research. 2009;156(1):45-49. doi: 10.1016/j.jss.2009.03.069
5. Sunaa F, Bozkurterb T., Ellic M. et al. A case of sacrococcygeal neuroblastoma. Journal of Experimental & Clinical Medicine. 2013;30:75-77. doi: 10.1155/2017/3624847
6. Khandeparkar S. G. S, Deshmukh S. D., Naik A. M. Primary congenital sacrococcygeal neuroblastoma: a case report with immune-histochemical study and review of literature. Journal of Pediatric Neurosciences. 2013;(8):239-242. doi: 10.4103/1817-1745.123692
7. Thambidorai C R, Adbel LK, Zulfiqar A. Currarino's triad: Intraoperative ultrasound image-guided surgery. J Indian Assoc Pediatr Surg. 2010;15:137-8. doi: 10.4103/0971-9261.72438
8. Gopal M, Turnpenny PD, Spicer R. Hereditary sacrococcygeal teratoma--not the same as its sporadic counterpart. Eur J Pediatr Surg. 2010;17(3):214-6. doi:10.1055/s-2007-965121.
9. Ashcraft KW; Holder T. Hereditary presacral teratoma. J. Pediatr. Surg. 2014;9(5):691-7. doi: 10.1016/0022-3468(74)90107-9.
10. Belloni, E; Martucciello, G; Verderio, D; Ponti, E; Seri, M; Jasonni, V; Torre, M; Ferrari, M; Tsui, LC; Scherer, S. Involvement of the HLXB9 homeobox gene in Currarino syndrome. American Journal of Human Genetics. 2011;66(1):312-9. doi: 10.1086/302723. PMC 1288336.
