CC BY
111
© КИСЛИЦЫНА Л.Ю., БАТОРОЕВ Ю.К., ТАРАНЕНКО А.В., УЛЫБИН П.С. — 2011 УДК 616.24-006.311-076.5
СКЛЕРОЗИРУЮЩАЯ ГЕМАНГИОМА ЛЕГКОГО. КЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙ С ИНТРАОПЕРАЦИОННОЙ МОРФОЛОГИЧЕСКОЙ ДИАГНОСТИКОЙ
Лада Юрьевна Кислицына1, Юрий Климентьевич Батороев1-2,
Андрей Валентинович Тараненко1, Павел Сергеевич Улыбин1 ('Иркутский областной онкологический диспансер, гл. врач — д.м.н., проф. В.В. Дворниченко, 2Иркутский государственный институт усовершенствования врачей, ректор — д.м.н., проф. В.В. Шпрах, кафедра онкологии, зав. — д.м.н., проф. В.В. Дворниченко)
Резюме. В статье представлен случай диагностики редкой доброкачественной опухоли легких у женщины 41 года — склерозирующей гемангиомы.
Ключевые слова: склерозирующая гемангиома, гистология, цитология, иммуногистохимия.
SCLEROSING HEMANGIOMA OF THE LUNG. A CLINICAL CASE WITH INTRAOPERATIVE MORPHOLOGIC DIAGNOSIS
L.Y. Kislitsyna1, Y.KBatoroev1-2, A.V. Taranenko1, P.S. Ulybin1 (Irkutsk Regional Oncology Center; 2Irkutsk State Institute for Postgraduate Medical Education )
Summary: The article presents a case of diagnosis of a rare benign tumor of the lungs in 41 years of women — sclerosing hemangioma.
Key words: sclerosing hemangioma, histology, cytology, immunohistochemistry.
Склерозирующая гемангиома является редкой доброкачественной опухолью легких, которая обычно представлена одиночным периферическим образованием, чаще в нижних долях легкого. Впервые описана А. Libow и Б.8. ИиЬЬе1 в 1956 году как сосудистая пролиферация с тенденцией к фиброзу, формированием сосочковых структур, обширной гистиоцитарной инфильтрацией и участками кровоизлияний в различных стадиях организации. Длительное время склерозирую-щую гемангиому относили в группу псевдоопухолей (плазмоклеточных гранулем). В настоящее время получены электронно-микроскопические и иммуногисто-химические данные об эпителиальном происхождении опухоли из пневмоцитов 2 типа. N.0. СЫеп (2009) предложил термин «доброкачественная фиброзная пневмо-цитома» [1,9].
Опухоль чаще всего (в 80 %) наблюдается у женщин, в возрасте от 11 до 89 лет, у некурящих, чаще у азиаток. В большинстве случаев заболевание протекает бессимптомно, симптоматика, как правило, связана с кашлем, наличием одышки, болями в грудной клетке, кровохарканьем [2,11].
Типичные рентгенограммы грудной клетки показывают одиночное, хорошо ограниченное интрапаренхи-матозное образование овально-округлой формы от 0,3 до 8,2 см (в среднем 3,6 см), иногда возможно присутствие кальцификатов [5].
Ультраструктурно опухоль состоит из двух видов клеток: поверхностных кубоидальных и полигональных округлых, производных пневмоцитов 2 типа. Поверхностные кубоидальные клетки содержат цитоплазматические пластинчатые тельца и микроворсинки. Полигональные округлые клетки содержат разреженные нейроэндокринные гранулы и обильные микрофи-ламенты [10].
Гистологически выделяют 4 компонента, чаще в опухоли можно видеть сочетание как минимум 3-х из них: папиллярные структуры, солидные участки, участки геморрагий и склерозированые участки. Кроме того в опухоли существуют кальцификаты и участки ос-сификации. Редко возможна кистозная дегенерация [3,6,7,12].
Иммуногистохимически клетки опухоли реагируют с антителами к эпителиальным маркерам: поверхностные клетки в 50-75 % случаев позитивны к высокомолекулярным цитокератинам, эпителиальному мембранному антигену (ЕМА), практически в 100% случаев позитивны с антителами к низкомолекулярным цитокератинам. Полигональные округлые клетки только в 10% случаев позитивны с высокомолекулярными цитокератинами и ЕМА. Клетки опухоли обычно реагируют с транскрипционный фактором щитовидной железы 1 (TTF-1] в большинстве (>75%) случаев. Кроме того, полигональные/округлые клетки позитивны в более 10% случаев с антителами к хромогранину, №Е и виментину [2,9,10].
Дифференциальный диагноз проводится с мезоте-лиомой, карциноидными опухолями, при преобладании светлых клеток с метастазом почечно-клеточного рака или светлоклеточной первичной («сахарной») опухолью легкого. В редких случаях при большом количестве пенистых светлых клеток с альвеолярной аденомой. При кистозной дегенерации с врожденными кистами, сосудистыми мальформациями или эндотелиальными неоплазмами. При преобладании воспалительного ги-стиоцитарного компонета с воспалительной псевдоопухолью и воспалительной миофибробластомой. При преобладании папиллярных структур с аденокарциномой бронхиолоальвеолярного типа, первичной папиллярной легочной аденомой, параганглиомой [6,11]. Дооперационный или интраопреационный диагноз часто бывает ошибочным [4,6].
Рис. 1. Склерозирующая гемангиома. Мазок-отпечаток. Рис. 2. Склерозирующая гемангиома. Мазок-отпечаток.
Сосочковые структуры. Азур-эозин. X 400. Кристаллы холестерина. Азур-эозин. X 200.
Рис. 3. Склерозирующая гемангиома. Гистологи-ческий препарат. Сосочковые структуры. Гематоксилин. X 200.
Рецидивы опухоли крайне редки. В литературе сообщается о единичных случаях рецидива опухоли после хирургического лечения [1,4]. Отдаленные и регионарные метастазы не характерны для склерозирующей ге-мангиомы, однако имеются сообщения о редких случаях метастазирования в регионарные лимфоузлы [1].
Лечение заключается в хирургическом удалении (клиновидная резекция), но при затруднении в постановке дооперационного или интраоперационного диагноза оправдана лобэктомия с лимфоаденэктомией [8].
Представляем случай бессимптомно протекавшей периферической солитарной четко отграниченной склерозирующей гемангиомы лёгкого у женщины, 41 года, бурятской национальности, некурящей. Рентгенография легких на профилактическом осмотре выявила наличие очагового образования в средней доле правого лёгкого. Проведена атипическая резекция со срочным цитологическим и гистологическим исследованием. Особенностью цитологической картины были фрагменты гиалинизированной стромы, скопления и папиллоподобные структуры из одноядерных опухолевых клеток, большое количество пенистых макрофагов, кровянистый фон мазков-отпечатков.
Рис. 4. Склерозирующая гемангиома. Гистологический препарат. Солидно-папиллярные структуры. Гематоксилин. X 200.
Также отмечалось присутствие отчетливых папиллярных и ацинарных структур в цитологических препаратах. В клетках эпителиального компонента отмечались: гиперхромия и умеренный плеоморфизм ядер, выступающие нуклеолы, единичные внутриядерные инклюзии. Митотическая активность фактически отсутствовала (рис. 1,2).
Гистологически опухоль характеризовалась наличием 2-х видов эпителиальных клеток: поверхностных и округлых, с формированием четырех структур гистоархитектоники: папиллярных, со-
лидных, склерозированных и геморрагических. Цитологическая атипия привела на этапе срочного интраоперационного исследования к ошибочной диагностике метастаза почечно-клеточного рака (рис. 3,4).
Таким образом, цитологические особенности, гистологическая картина и иммуногистохимическое исследование с сопоставлением клинической и рентгенологической картины позволяют избежать диагностических ошибок и являются основой для точного диагноза. Склерозирующая гемангиома исключительно редкая доброкачественная опухоль, которая может привести к большим диагностическим проблемам.
ЛИТЕРАТУРА
1. Chien N.C., Lin C.W., Tzeng J.E. Sclerosing haemangioma with lymph node metastasis. // Respirology. — 2009. — Vol. 14(4). — P. 614-6.
2. Devouassoux-Shisheboran M., Hayashi T., Linnoila R. I., et al. A Clinicopathologic Study of 100 Cases of Pulmonary Sclerosing
Hemangioma With Immunohistochemical Studies TTF-1 Is Expressed in Both Round and Surface Cells, Suggesting an Origin From Primitive Respiratory Epithelium. // Am J Surg Pathol. — 2000. — Vol. 24. — P. 906-916.
3. Gal A.A., Nassar V.H., Miller J.I. Cytopathologic diagnosis
of pulmonary sclerosing hemangioma. // Diagn Cytopathol. —
2002. — Vol. 26(3). — P. 163-166.
4. Gao B.L., Hu J.A., Wan H.Y., et al. Pulmonary sclerosing hemangioma: report of 15 cases and review of the literature.// Zhonghua Jie He He Hu Xi Za Zhi. — 2006 Mar. — Vol. 29(3). — P. 164-6.
5. Kaw Yao Tek, Nayak R.N. Fine needle aspiration diopsy cytology of sclerosing hemangioma of the lung: A case report // Acta Cytol. — 1993. — Vol. 37. — №6. — P. 933-937.
6. Khoury J.D., Shephard M.N., Moran C.A. Cystic sclerosing haemangioma of the lung. // Histopathology. — 2003. — Vol. 43(3). — P. 239-243.
7. Kim G.Y., Kim J., Choi Y.S., et al. Sixteen cases of sclerosing hemangioma of the lung including unusual presentations. // J Korean Med Sci. — 2004. — Vol. 19(3). — P. 352-8.
8. Oka S., Ono K., Kuwata T., et al. Surgical
treatment for patients with pulmonary sclerosing
hemangioma.// J UOEH. — 2011. — Vol. 33(1). — P. 41-45.
9. Satoh Y., Tsuchiya E., Weng S.Y., et al. Pulmonary sclerosing hemangioma of the lung. A type II pneumocytoma by immunohistochemical and immunoelectron microscopic studies. // Cancer. — 1989. — Vol. 64(6). — P.1310-1317.
10. Wang Y., Wang E., Wu G., et al. Immunohistochemical and ultrastructual study of so-called sclerosing hemangioma of the lung suggests different origins of cells. // Zhongguo Fei Ai Za Zhi. —
2003. — Vol. 6(2). — P.92-96.
11. Weeks D.A., Hammar S.P., Rader A.E., et al. Sclerosing hemangioma of the lung in a young woman with cutaneous melanoma: the role of electron microscopy in preventing an erroneous diagnosis of metastasis. // Ultrastruct Pathol. — 2002. — Vol. 26(4). — P. 261-265.
12.Yousem S.A., Wick M.R., Singh G., et al. So-called sclerosing hemangiomas of the lung // Amer. J.Surg.Pathol. —1988. — Vol.12, №8. — P. 582-590.
Информация об авторах: 664035, Иркутск, Фрунзе, 32, тел. (3952) 777-323, тел. 89148712799, e-mail: [email protected],
[email protected], [email protected],
Кислицына Лада Юрьевна — врач-цитолог;
Батороев Юрий Климентьевич — д.м.н., ассистент кафедры онкологии, врач-цитолог;
Тараненко Андрей Валентинович — врач-патологоанатом,
Улыбин Павел Сергеевич — врач-онколог.
