Метастатическое поражение матки, маточных труб и яичников при недифференцированной плеоморфной саркоме левой большеберцовой кости (клинический случай) Текст научной статьи по специальности «Клиническая медицина»

Южно-Российский онкологический журнал. 2024. Т. 5, № 1. С. 34-41 4.0

https://doi.org/10.37748/2686-9039-2024-5-1-4

https://elibrary.ru/cuvqal

Южно-Российский

онкологический журнал 3.1.6. Онкология, лучевая терапия

South Russian Journal

of Cancer

КЛИНИЧЕСКОЕ НАБЛЮДЕНИЕ

Метастатическое поражение матки, маточных труб и яичников при

Tом 5

№ 1, 2024

недифференцированной плеоморфной саркоме левой большеберцовой

кости (клинический случай)

О. И. Кит, Е. В. Вереникина, А. П. Меньшенина, Л. Ю. Владимирова, Е. А. Калабанова,

Т. О. Лаптева, А. А. Барашев, К. С. Еремин, А. Ю. Арджа

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации,

г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

 alenakalabanova@mail.ru

РЕЗЮМЕ

Недифференцированная плеоморфная саркома костей относится к группе редко встречающихся опухолей. Несмотря

на проводимое лечение, у 30–40 % пациентов с остеосаркомами заболевание прогрессирует. Основным путем мета-

стазирования сарком костной ткани является гематогенный, реже наблюдается лимфогенное метастазирование.

Как правило, вторичные метастатические изменения возникают в легких. Реже наблюдается вторичное поражение

костей скелета, головного мозга. Метастатическое поражение матки, маточных труб и яичников при злокачественной

недифференцированной плеоморфной саркоме является крайне редким. В связи с чем нам представилось интересным

описать клинический случай такого редкого метастатического поражения. У пациентки К. по поводу недифференци-

рованной плеоморфной саркомы левой большеберцовой кости в 2019 г. выполнена ампутация левой конечности на

уровне нижней трети бедра, проведено 4 курса адъювантной полихимиотерапии. Через 20 месяцев после завершения

комплексного лечения первичной опухоли появились жалобы на боли внизу живота, повышение температуры тела до

37,8 °C в вечернее время. По результатам дообследования в малом тазу выявлено объемное, многоузловое, солидное

образование сливного характера, общими размерами до 11 см, в заднем своде выявлено полостное образование до

5 см. Выполнена трепан-­биопсия образования в проекции правого яичника. Морфологическая картина в объеме трепан-­

биоптатов характерна для саркомы веретеноклеточного строения. Наиболее вероятен метастаз недифференцированной

плеоморфной саркомы кости (злокачественной фиброзной гистиоцитомы). В связи с метастатическим поражением

матки, маточных труб, яичников, большого сальника, брыжейки и серозной оболочки петель толстой кишки, брюшины

мочевого пузыря выполнено хирургическое вмешательство в объеме удаления дистального отдела сигмовидной кишки,

ректосигмоидного, верхне-­ампулярного отделов прямой кишки, матки с маточными трубами и яичниками, аппендиксом.

При проведении иммуногистохимического исследования послеоперационного материала выявлено, что иммунофенотип

опухолевых клеток подтверждает морфологическую картину, характерную для недифференцированной плеоморфной

саркомы кости. Далее пациентке назначена противоопухолевая лекарственная терапия. Данный клинический случай

демонстрирует редкое, нетипичное метастазирование недифференцированной плеоморфной саркомы кости, что

позволяет расширить знания о течении злокачественных заболеваний этой локализации.

Ключевые слова: недифференцированная плеоморфная саркома костей, метастазирование в матку, маточные

трубы и яичники, хирургическое лечение метастатического поражения, иммуногистохимический анализ

Для цитирования: Кит О. И., Вереникина Е. В., Меньшенина А. П., Владимирова Л. Ю., Калабанова Е. А., Лаптева Т. О., Барашев А. А.,

Еремин К. С., Арджа А. Ю. Метастатическое поражение матки, маточных труб и яичников при недифференцированной плеоморфной саркоме

левой большеберцовой кости (клинический случай). Южно-Российский онкологический журнал. 2024; 5(1): 34-41.

https://doi.org/10.37748/2686-9039-2024-5-1-4, https://elibrary.ru/cuvqal

Для корреспонденции: Калабанова Елена Александровна – к.м.н., старший научный сотрудник отдела лекарственного лечения опухолей,

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации,

г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

Адрес: 344037, Российская Федерация, г. Ростов-на-Дону, ул. 14-я линия, д. 63

E-mail: alenakalabanova@mail.ru

ORCID: https://orcid.org/0000-0003-0158-3757

SPIN: 9090-3007, AuthorID: 734992

ResearcherID: V-2943-2019

Scopus Author ID: 57046062200

Соблюдение этических стандартов: в работе соблюдались этические принципы, предъявляемые Хельсинкской декларацией Всемирной

медицинской ассоциации (World Medical Association Declaration of Helsinki, 1964, ред. 2013). Исследование одобрено этическим комитетом

ФГБУ «НМИЦ онкологии» Минздрава России (протокол № 26 от 11.09.2023 г.). Информированное согласие получено от участника исследования

Финансирование: финансирование данной работы не проводилось

Конфликт интересов: Кит О. И. является членом редакционной коллегии журнала «Южно-Российский онкологический журнал» с 2019 г., но не имеет

никакого отношения к решению опубликовать эту статью. Статья прошла принятую в журнале процедуру рецензирования. Об иных конфликтах

интересов авторы не заявляли

Статья поступила в редакцию 17.03.2023; одобрена после рецензирования 01.12.2023; принята к публикации 27.02.2024

© Кит О. И., Вереникина Е. В., Меньшенина А. П., Владимирова Л. Ю., Калабанова Е. А., Лаптева Т. О., Барашев А. А., Еремин К. С., Арджа А. Ю., 2024

34

South Russian Journal of Cancer. 2024. Vol. 5, No. 1. P. 34-41

https://doi.org/10.37748/2686-9039-2024-5-1-4

https://elibrary.ru/cuvqal

CLINICAL CASE REPORT

Metastatic lesions of the uterus, fallopian tubes and ovaries in undifferentiated pleomorphic

sarcoma of the left tibia (clinical case)

O. I. Kit, E. V. Verenikina, A. P. Menshenina, L. Yu. Vladimirova, E. A. Kalabanova, T. O. Lapteva, A. A. Barashev,

K. S. Eremin, A. Yu. Ardzha

National Medical Research Centre for Oncology, Rostov-on-Don, Russian Federation

 alenakalabanova@mail.ru

ABSTRACT

Undifferentiated pleomorphic osteosarcoma belongs to the group of rarely occurring tumors. Despite the treatment, the disease

progresses in 30–40 % of patients with osteosarcomas. The main route of metastasis of bone tissue sarcomas is hematog-

enous, while lymphogenic spread is observed less frequently. As a rule, secondary metastatic changes occur in the lungs.

Less often there is a secondary lesion of the bones of the skeleton and brain. Metastatic lesion of uterus, fallopian tubes and

ovaries in malignant undifferentiated pleomorphic sarcoma is extremely rare. Therefore, we found it interesting to describe

a clinical case of such a rare metastatic lesion. Patient K. underwent amputation of the left limb at the level of the lower third

of the femur for undifferentiated pleomorphic sarcoma of the left tibia in 2019, and 4 courses of adjuvant polychemotherapy

were performed. In 20 months after completion of complex treatment of the primary tumor, complaints of lower abdominal

pain, increased body temperature up to 37.8 °C in the evenings appeared. According to the results of follow-up examination,

a voluminous, multinodular, solid mass of merging character was detected in the pelvis, with total dimensions of up to 11 cm,

and a cavitary mass of up to 5 cm was detected in the posterior vault. A trepan-­biopsy of the mass in the projection of the

right ovary was performed. The morphological picture in the volume of trepan biopsy specimens is characteristic of spindle

cell sarcoma. Metastasis of undifferentiated pleomorphic bone sarcoma (malignant fibrous histiocytoma) is most likely. Due

to metastatic lesions of the uterus, fallopian tubes, ovaries, omentum, mesentery and serous membrane of the colon loops,

peritoneum of the bladder, surgical intervention in the volume of removal of the distal part of the sigmoid colon, rectosigmoid,

upper ampullary parts of the rectum, uterus with fallopian tubes and ovaries, appendix was performed. Immunohistochemical

study of the postoperative material revealed that the immunophenotype of tumor cells confirmed the morphological picture

typical for undifferentiated pleomorphic bone sarcoma. The patient was further prescribed antitumor drug therapy. This clinical

case demonstrates a rare, atypical metastasis of undifferentiated pleomorphic osteosarcoma, which allows to expand the

knowledge about the flow of malignant diseases of this localization.

Keywords: undifferentiated pleomorphic sarcoma of bone, metastasis to the uterus, fallopian tubes and ovaries, surgical

treatment of metastatic lesions, immunohistochemical analysis

For citation: Kit О. I., Verenikina E. V., Menshenina A. P., Vladimirova L. Yu., Kalabanova E. A., Lapteva T. O., Barashev A. A., Eremin K. S., Ardzha A. Yu.

Metastatic lesions of the uterus, fallopian tubes and ovaries in undifferentiated pleomorphic sarcoma of the left tibia (clinical case). South Russian Journal of

Cancer. 2024; 5(1): 34-41. (In Russ.). https://doi.org/10.37748/2686-9039-2024-5-1-4, https://elibrary.ru/cuvqal

For correspondence: Elena A. Kalabanova – Cand. Sci. (Med.), senior researcher at the Medical Therapy Department, National Medical Research Centre for

Oncology, Rostov-on-Don, Russian Federation

Address: 63 14 line str., Rostov-on-Don 344037, Russian Federation

E-mail: alenakalabanova@mail.ru

ORCID: https://orcid.org/0000-0003-0158-3757

SPIN: 9090-3007, AuthorID: 734992

ResearcherID: V-2943-2019

Scopus Author ID: 57046062200

Compliance with ethical standards: the ethical principles presented by the World Medical Association Declaration of Helsinki, 1964, ed. 2013 were observed

in the study. The study was approved by the ethics committee of the National Medical Research Centre for Oncology (extract from the protocol of the meeting

No. 26 dated 09/11/2023. Informed consent was received from all participants of the study

Funding: this work was not funded

Conflict of interest: Kit O. I. has been the member of the editorial board of the South Russian Journal of Cancer since 2019, however he has no relation to

the decision made upon publishing this article. The article has passed the review procedure accepted in the journal. The authors did not declare any other

conflicts of interest

The article was submitted 17.03.2023; approved after reviewing 01.12.2023; accepted for publication 27.02.2024

35

South Russian Journal of Cancer 2024. Vol. 5, No. 1. P. 34-41

Kit О. I., Verenikina E. V., Menshenina A. P., Vladimirova L. Yu., Kalabanova E. A., Lapteva T. O., Barashev A. A., Eremin K. S., Ardzha A. Yu. Metastatic lesions of the

uterus, fallopian tubes and ovaries in undifferentiated pleomorphic sarcoma of the left tibia (clinical case)

ВВЕДЕНИЕ ческих узлов, так и множественных [9]. Помимо

поражения регионарных лимфоузлов, возможно

В 1964 г. злокачественная фиброзная гистиоци- участие и отдаленных лимфоузлов. В литературе

тома была впервые описана как самостоятельная описаны метастазы остеосаркомы бедренной кости

нозологическая форма J.O`Brien и A. Stout [1]. Соглас- в лимфатических узлах корня легких [10]. Данных

но классификации опухолей мягкий тканей и костей о метастатическом поражении матки, маточных

Всемирной организации здравоохранения от 2020 г., труб и яичников при недифференцированной плео-

термин «злокачественная фиброзная гистиоцитома морфной саркоме кости нами не было найдено сре-

костей» изменен на «недифференцированная плео- ди проанализированных литературных источников.

морфная саркома костей» [2]. Недифференцирован- Нам представилось интересным описать редкий

ная плеоморфная саркома костей относится к группе случай метастазирования недифференцированной

редко встречающихся опухолей. Частота колеблется плеоморфной саркомы левой большеберцовой кости

в пределах 0,2–1 % от числа всех злокачественных в матку, маточные трубы и яичники, с поражением

новообразований. Как правило, костные саркомы большого сальника, брыжейки и серозной оболочки

диагностируются в возрасте до 35 лет [3]. По данным петель толстой кишки, брюшины мочевого пузыря.

Е. К. Ларюковой и соавт. (2018), более чем в 70 % Цель исследования: сообщения о подобных ред-

случаев поражаются длинные трубчатые кости ниж- ких случаях метастатического поражения позво-

них конечностей, преимущественно те их отделы, ляют расширить знания о течении злокачествен-

которые образуют коленный сустав [4]. ных новообразований, сформировать оптимальную

Даже несмотря на проводимое лечение, стратегию лечения пациента в нетипичных клини-

у 30 –40 % пациентов с остеосаркомами возникает ческих ситуациях.

прогрессирование заболевания, при этом более

чем у 80 % из них выявляют метастазы в легких [5]. В 2005 г. в возрасте 17 лет пациентка К. обратила

Обычно костные саркомы метастазируют гемато- внимание на увеличение в объеме левой голени,

генным путем (до 90 % случаев), реже наблюдается после проведенного обследования установлен

лимфогенное метастазирование. При гематоген- клинический диагноз фиброзная дисплазия костей

ном метастазировании, как правило, поражаются левой голени. В детском ортопедическом отделе-

легкие, реже – кости скелета, головной мозг [6]. нии в городе Краснодар выполнена сегментарная

У пациентов с саркомами костей изолированное резекция малоберцовой кости слева, получено

метастатическое поражение легких встречается гистологическое заключение – фиброзная дис-

приблизительно в 40 % случаев [7]. плазия. В 2006 г. оперирована в ФГБУ «НМИЦ дет-

Довольно редко наблюдается метастазирова- ской травматологии и ортопедии им. Г. И. Турнера»

ние остеосарком в лимфатические узлы, частота (г. Санкт-­Петербург), выполнена резекция очага

метастазов в лимфатические узлы составляет от фиброзной дисплазии левой большеберцовой ко-

4 до 11 % [8]. В клинической практике встречается сти в пределах здоровых тканей, морфологическое

поражение метастазами как единичных лимфати- заключение – фиброзная дисплазия.

Рис. 1. Трепан-биоптат – картина характерна для Рис. 2. ИГХ – исследование, 2019 г. (маркер

веретеноклеточной саркомы (ув. × 200) пролиферативной активности Ki67 позитивен в 30 % ядер

опухолевых клеток)

36

Южно-Российский онкологический журнал 2024. Т. 5, № 1. С. 34-41

Кит О. И., Вереникина Е. В., Меньшенина А. П., Владимирова Л. Ю., Калабанова Е. А., Лаптева Т. О., Барашев А. А., Еремин К. С., Арджа А. Ю. Метастатическое

поражение матки, маточных труб и яичников при недифференцированной плеоморфной саркоме левой большеберцовой кости (клинический случай)

При выяснении данных анамнеза установле- По данным иммуногистохимического анализа

но, что мать пациентки в период беременности получено заключение – морфологическая картина

в 1987 г. проживала на территории, находящейся и иммунофенотип опухолевых клеток более всего

в радиусе менее чем 400 километров от Чернобыль- характерна для недифференцированной плеоморф-

ской атомной электростанции. ной саркомы кости (Vimentin +, CD68 +, Ki‑67 30 %)

В 2018 г., когда пациентке было 30 лет, появи- (рис. 2).

лись жалобы на увеличение в объеме левой голени В сентябре 2019 г. в возрасте 31 года пациентке

и боли в данной области. Как известно, основными была выполнена ампутация левой нижней конечно-

симптомами первичной недифференцированной сти на уровне нижней трети бедра, гистологическое

плеоморфной саркомы кости являются боли и кли- заключение – недифференцированная плеоморф-

нически выявляемое опухолевое образование. По- ная саркома (злокачественная фиброзная гистио-

чти у половины больных эти симптомы появляются цитома кости). В адъювантном режиме проведено

одновременно [11]. В декабре 2018 г. в ЛПУ города 2 курса противоопухолевой лекарственной тера-

Краснодар проведено дообследование, выявившее пии по схеме HD AI (доксорубицин 25 мг/м2 / сутки

патологический очаг в левой большеберцовой ко- внутривенно в 1–3‑й дни (72‑часовая непрерывная

сти, выполнена биопсия, получено морфологическое инфузия) + ифосфамид 2500 мг/м2 (+ месна 100 %

заключение фиброзная дисплазия кости, специаль- от дозы ифосфамида) внутривенно в 1–4‑й дни +

ного лечения не проводилось. В августе 2019 г. паци- гранулоцитарный колониестимулирующий фак-

ентка самостоятельно обратилась в ФГБУ «НМИЦ тор 5 мкг/кг подкожно в 5–15‑й дни) и 2 курса

онкологии» Минздрава России г. Ростова-на-­Дону. противоопухолевой лекарственной терапии по

Выполнена трепан-­биопсия патологического очага схеме HD I (ифосфамид 2000 мг/м2 внутривенно

левой большеберцовой кости, получено гистологи- в 1–7‑й дни (+ месна) + гранулоцитарный колоние-

ческое заключение – морфологическая картина стимулирующий фактор 5 мкг/кг подкожно в 8–16‑й

веретеноклеточной саркомы, дифференцировать дни, каждые 3 недели).

с фибросаркомой, недифференцированной плео- Далее пациентка наблюдалась у онколога по

морфной саркомой кости (малигнизированной месту жительства, признаков прогрессирования не

фиброзной гистиоцитомой). С целью определения выявлялось. Так по данным компьютерной томо-

иммунофенотипа опухолевых клеток рекомендова- графии органов грудной клетки, брюшной поло-

но иммуногистохимическое исследование (рис. 1). сти и малого таза от 03.02.2021 г. патологических

изменений не выявлено. В августе 2021 г. паци-

ентка переболела новой коронавирусной инфек-

Левый яичник, левая

маточная труба

ций, после чего появились жалобы на боли внизу

живота, повышение температуры тела до 37,8 °C

в вечернее время. В сентябре 2021 г. пациентка

обратилась в ФГБУ «НМИЦ онкологии» Минздрава

Матка

России, осмотрена онкогинекологом. При гинеко-

логическом осмотре: наружные половые органы

Правый яичник,

правая маточная сформированы правильно, в зеркалах шейка матки

труба без патологических изменений, оттеснена к лону.

При вагинальном исследовании матка нормаль-

ных размеров, оттеснена кпереди, в заднем своде

и над телом матки пальпируется солидное объем-

ное образование, сомнительно подвижное, своды

Фрагмент

свободны. Выполнена компьютерная томография

сигмовидной

и прямой кишок органов грудной клетки, магнитно-­резонансная то-

с брыжейкой мография органов брюшной полости и малого таза,

ультразвуковое исследование органов малого таза.

По результатам обследования в малом тазу выяв-

лено центрально и больше справа, с переходом

Рис. 3. Вид макропрепарата в гипогастрий и проекцию яичников с двух сторон

37

South Russian Journal of Cancer 2024. Vol. 5, No. 1. P. 34-41

Kit О. I., Verenikina E. V., Menshenina A. P., Vladimirova L. Yu., Kalabanova E. A., Lapteva T. O., Barashev A. A., Eremin K. S., Ardzha A. Yu. Metastatic lesions of the

uterus, fallopian tubes and ovaries in undifferentiated pleomorphic sarcoma of the left tibia (clinical case)

объемное, многоузловое, солидное образование, 30.09.2021 г. в положении больной лежа на спи-

сливного характера, общими размерами до 11 см, не выполнена нижне-­срединная лапаротомия, при

с неровными контурами, в заднем своде и вплот- ревизии органов брюшной полости и малого таза

ную к основному субстрату прилежит полостное, незначительный асцит, эвакуировано около 500 мл

жидкостное образование до 5 см, с пристеночными, соломенно-­желтого выпота. В рану прилежит опухо-

гиперэхогенными, внутриполостными структурами, левый конгломерат, включающий метастатически

в виде «сосочков», в подвздошной области слева измененный большой сальник, матку с опухолевидно

мезентериально и вплотную к сальнику прилежат трансформированным правым яичником, петли тол-

гипоэхогенные узлы до 11–18 мм. Данных за вто- стой кишки с множественными метастатическими

ричные изменения в других органах не выявлено. узлами по серозной оболочке и брыжейке, брюшину

Выполнена компьютерная томография органов мочевого пузыря. Капсула печени гладкая, брюшина

грудной клетки, не выявившая каких‑либо патологи- поддиафрагмального пространства, париетальная

ческих изменений в легких, лимфатических узлах и висцеральная брюшина брюшной полости гладкие,

и костных структурах обследованной области. без метастатического поражения. Забрюшинные

При выполнении компьютерной томографии лимфоузлы не увеличены. Принято решение уда-

левой бедренной кости выявлена стабильная кар- лить опухолевый конгломерат единым блоком, для

тина состояния после ампутации нижней трети чего было необходимо выполнить переднюю резек-

левого бедра, признаков продолженного роста не цию прямой кишки с превентивной илеостомией,

выявлено. пангистерэктомию, аппендэктомию, экстирпацию

Определен уровень онкомаркеров, Са‑125 повы- большого сальника. Единым блоком мобилизованы

шен до 175,8 ед/мл, Не‑4 повышен до 74,08 пмоль/л, и удалены дистальный отдел сигмовидной кишки,

индекс ROMA = 19,3 %. ректосигмоидный, верхне-­а мпулярные отделы

Выполнена трепан-­биопсия образования в про- прямой кишки, матка с маточными трубами и яич-

екции правого яичника. Морфологическая кар- никами, аппендиксом. Выполнена перитонэктомия

тина в объеме трепан-­биоптатов характерна для переднего свода. В правой подвздошной области

саркомы веретеноклеточного строения. Наиболее сформирована петлевая илеостома, на расстоянии

вероятен метастаз недифференцированной плео- 30 см от купола слепой кишки. Описание макро-

морфной саркомы кости (злокачественной фиброз- препарата: единым блоком тело матки 5 × 5 × 4 см,

ной гистиоцитомы). шейка матки 4 × 4 × 3 см, фрагмент сигмовидной

Учитывая метастатическое поражение органов и прямой кишок с брыжейкой, большой сальник,

малого таза, отсутствие других отдаленных мета- брюшина мочевого пузыря, аппендикс, метастати-

стазов, консилиумом врачей ФГБУ «НМИЦ онко- ческие узлы. Матка с метастатическими узлами по

логии» Минздрава России было принято решение серозной оболочке по передней и задней поверх-

о хирургическом лечении в объеме удаления опу- ностям, по брыжейке и серозной оболочке кишки

холи малого таза. множественные плотные метастатические узлы от

Рис. 4. Послеоперационный материал – Рис. 5. Послеоперационный материал –

недифференцированная саркома (ув. × 200) недифференцированная саркома с воспалительной

инфильтрацией (ув. × 200)

38

Южно-Российский онкологический журнал 2024. Т. 5, № 1. С. 34-41

Кит О. И., Вереникина Е. В., Меньшенина А. П., Владимирова Л. Ю., Калабанова Е. А., Лаптева Т. О., Барашев А. А., Еремин К. С., Арджа А. Ю. Метастатическое

поражение матки, маточных труб и яичников при недифференцированной плеоморфной саркоме левой большеберцовой кости (клинический случай)

1 до 3 см в диаметре, левый яичник 4 × 3 см с мел- ОБСУЖДЕНИЕ

кими кистами, брюшина мочевого пузыря тотально

поражена метастатическим процессом от 0,5 до 1 см У пациентки первые признаки патологии костной

в диаметре, правый яичник тотально замещен опу- ткани были выявлены в возрасте 17 лет, когда был

холевой бугристой тканью около 15 см в диаметре установлен диагноз фиброзная дисплазия костей

с гроздьевидными опухолевыми разрастаниями по левой голени. Причины развития фиброзной дис-

наружной капсуле. Большой сальник с множествен- плазии в настоящее время недостаточно ясны.

ными плотными метастатическими узелками, на В основе заболевания лежит опухолеподобный

разрезе макроскопически саркоматозной природы процесс, связанный с неправильным развитием

(вид «рыбьего мяса») (рис. 3). остеогенной мезенхимы. Как правило, фиброзная

Послеоперационный гистологический анализ – дисплазия преобладает у лиц женского пола в воз-

в тканях в проекции придатков матки справа и сле- расте 15–19 лет [12].

ва, на серозной оболочке матки, в брыжейке толстой Интересны были анамнестические данные

кишки разрастание опухолевой ткани с фокусами о месте проживания матери пациентки во время

некроза, представленной переплетающимися пуч- беременности на территории, находящейся в ра-

ками из атипических фибробластоподобных и эпи- диусе менее 400 километров от Чернобыльской

телиоидных клеток, с умеренным ядерным полимор- атомной электростанции. Как известно, 26 апреля

физмом, фигурами митозов, с участками миксоидной 1986 г. в результате разрушения реактора чет-

стромы, с выраженной воспалительной (лимфо- вертого энергоблока в окружающую среду было

цитарной, гранулоцитарной эозинофильной и ней- выброшено значительное количество радиоактив-

трофильной) инфильтрацией, с лимфоваскулярной ных веществ. Не вызывает сомнений высокая

инвазией. Заключение – морфологическая картина радиочувствительность плода на всех стадиях

характерна для недифференцированной саркомы его развития. Нам достоверно не известно, име-

с ростом в придатки матки и серозную оболочку лось ли влияние радиационного фона на мать

матки, брыжейку толстой кишки, аппендикс и ткань пациентки. Однако доказано, что внутриутробное

сальника, лимфоваскулярной инвазией. В линиях воздействие ионизирующего излучения может

резекции влагалища, толстой кишки и аппендикса быть причиной тяжелых патологических послед-

опухолевого роста не обнаружено (рис. 4, 5). ствий для плода. Среди этих последствий могут

При проведении иммуногистохимического ис- быть как грубые нарушения соматического раз-

следования иммунофенотип опухолевых клеток вития, так и снижение интеллекта, умственная

подтверждает морфологическую картину, харак- отсталость [13].

терную для недифференцированной плеоморфной Случай интересен крайне редкой локализацией

саркомы кости (Vimentin+, SMA+/-, CD68+/-) (рис. 6). метастазирования недифференцированной плео-

Следующим этапом лечения проводили противо- морфной саркомы кости. Известно, что более чем

опухолевую лекарственную терапию. у 80 % пациентов с саркомами костей выявляют

метастазы в легких. Согласно клиническим реко-

мендациям Министерства здравоохранения Рос-

сийской Федерации при лечении метастатических

форм остеосарком рекомендовано при возмож-

ности выполнять оперативное лечение в сочета-

нии с химиотерапией [14]. По данным литературы,

при изолированном метастатическом поражении

легких полное хирургическое удаление этих мета-

стазов может обеспечить достижение 40 %-й 5‑лет-

ней выживаемости [3]. Метастазирование злокаче-

ственной недифференцированной плеоморфной

саркомы кости в матку, маточные трубы и яичники

в доступной литературе не описано.

Рис. 6. ИГХ – исследование, 2021 г. (маркер

пролиферативной активности Ki-67 в 60 % ядер

опухолевых клеток)

39

South Russian Journal of Cancer 2024. Vol. 5, No. 1. P. 34-41

Kit О. I., Verenikina E. V., Menshenina A. P., Vladimirova L. Yu., Kalabanova E. A., Lapteva T. O., Barashev A. A., Eremin K. S., Ardzha A. Yu. Metastatic lesions of the

uterus, fallopian tubes and ovaries in undifferentiated pleomorphic sarcoma of the left tibia (clinical case)

ЗАКЛЮЧЕНИЕ вышеуказанное, можно полагать, что выполненное

полное хирургическое удаление метастатических

В представленном клиническом случае после очагов в комплексе с проводимой противоопухо-

завершения комплексного лечения недифферен- левой лекарственной терапией позволит улучшить

цированной плеоморфной саркомы левой больше- прогноз течения заболевания. На данный момент

берцовой кости у пациентки было выявлено про- срок от момента первичного установления диагноза

грессирование заболевания с редкой локализацией недифференцированной плеоморфной саркомы ле-

метастатического поражения матки, маточных труб вой большеберцовой кости составляет 43 мес.

и яичников. Несмотря на распространение опухоли Сообщения о подобных редких случаях метаста-

в малом тазу, вторичных изменений в легких не выяв- тического поражения позволяют расширить зна-

лено. В связи с отсутствием других метастатических ния о течении злокачественных новообразований,

очагов стало возможным выполнение радикаль- сформировать оптимальную стратегию лечения

ного хирургического вмешательства. Анализируя пациента в нетипичных клинических ситуациях.

Список источников

1. O’Brien JE, Stout AP. Malignant fibrous xanthomas. Cancer. 1964 Nov;17:1445–1455.

https://doi.org/10.1002/1097-0142(196411)17:11<1445::aid-cncr2820171112>3.0.co;2-g

2. WHO Classification of Tumors Soft Tissue and Bone Tumours. 5th ed. Lyon (France). 2020:(3). Доступно по: https://pub-

lications.iarc.fr/Book-And-Report-Series/Who-Classification-Of-Tumours/Soft-Tissue-And-Bone-Tumours-2020,

Дата обращения: 08.11.2022

3. Валиев А. К., Курильчик А. А., Мачак Г. Н., Мусаев Э. Р., Рогожин Д. В., Сушенцов Е. А. и др. Практические ре-

комендации по лечению первичных злокачественных опухолей костей. Злокачественные опухоли.

2022;12(3s2-1):307–329. https://doi.org/10.18027/2224-5057-2022-12-3s2-307-329, EDN: PXBFDC

4. Ларюкова Е. К., Ларюков А. В., Бурба Д. В., Губайдуллина Ф. Ф., Галимьянов Д. А., Мазитова Ф. М. Злокачественная

фиброзная гистиоцитома. Подходы к дифференциальной рентгенодиагностике (случай из практики). Практи-

ческая медицина. 2018;16(9):164–168. https://doi.org/10.32000/2072-1757-2018-9-164-168, EDN: VOUJVL

5. Aljubran AH, Griffin A, Pintilie M, Blackstein M. Osteosarcoma in adolescents and adults: survival analysis with and without

lung metastases. Ann Oncol. 2009 Jun;20(6):1136–1141. https://doi.org/10.1093/annonc/mdn731

6. Fletcher CDM, Bridge JA, Hogendoorn PCW, Mertens FM. WHO Classification of tumours of soft tissue and bone. 4th

ed. Lyon (France): IARC. 2013;(5). Доступно по: https://publications.iarc.fr/Book-And-Report-Series/Who-Classifica-

tion-Of-Tumours/WHO-Classification-Of-Tumours-Of-Soft-Tissue-And-Bone-2013, Дата обращения: 10.11.2022

7. Garcia Franco CE, Torre W, Tamura A, Guillén-Grima F, San-Julian M, Martin-Algarra S, et al. Long-term results after resec-

tion for bone sarcoma pulmonary metastases. Eur J Cardiothorac Surg. 2010 May;37(5):1205–1208.

https://doi.org/10.1016/j.ejcts.2009.11.026

8. Васильев Н. В. Лимфогенное метастазирование сарком кости. Архив Патологии. 2016;78(4):58–63.

https://doi.org/10.17116/patol201678458-62

9. Layfield LJ, Emerson L, Crim JR, Randall L. Squamous differentiation and cytokeratin expression in an osteosarcoma: a

case report and review of the literature. Clin Med Pathol. 2008;1:55–59. https://doi.org/10.4137/cpath.s582

10. Hatori M, Ohtani H, Yamada N, Uzuki M, Kokubun S. Synchronous multifocal osteosarcoma with lymphatic spread in the

lung: an autopsy case report. Jpn J Clin Oncol. 2001 Nov;31(11):562–566. https://doi.org/10.1093/jjco/hye118

11. Ахметбаева А. К., Сулейманов А. Ф. Злокачественная фиброзная гистоцитома костей черепа в гематологиче-

ской практике (случай из практики). Фармация Казахстана. 2018;(1):10–16. EDN: VAUAOO

12. Кулыгин Б. Б., Чернышева А. И., Соколова А. В. Современные аспекты фиброзной дисплазии. Научный альманах.

2017;(10-2(36)):176–179. https://doi.org/10.17117/na.2017.10.02.176, EDN: ZVHFMT

13. Изместьева О. С., Жаворонков Л. П., Семин Ю. А., Посадская В. М., Глушакова В. С., Лузянина А. А. и др. Экспе-

риментальная оценка эмбриотоксического действия низкоинтенсивного ионизирующего излучения в разных

периодах внутриутробного развития. Радиационная биология. Радиоэкология. 2012;52(1):39–43. EDN: OPTJDJ

14. Саркомы костей. Клинические рекомендации. 2022. Доступно по: https://cr.minzdrav.gov.ru/schema/532, Дата об-

ращения: 03.12.2022

40

Южно-Российский онкологический журнал 2024. Т. 5, № 1. С. 34-41

Кит О. И., Вереникина Е. В., Меньшенина А. П., Владимирова Л. Ю., Калабанова Е. А., Лаптева Т. О., Барашев А. А., Еремин К. С., Арджа А. Ю. Метастатическое

поражение матки, маточных труб и яичников при недифференцированной плеоморфной саркоме левой большеберцовой кости (клинический случай)

Информация об авторах:

Кит Олег Иванович – академик РАН, д.м.н., профессор, генеральный директор, ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский

центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0003-3061-6108, SPIN: 1728-0329, AuthorID: 343182, ResearcherID: U-2241-2017, Scopus Author ID: 55994103100

Вереникина Екатерина Владимировна – д.м.н., заведующая отделением онкогинекологии, ФГБУ «Национальный медицинский исследо-

вательский центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0002-1084-5176, SPIN: 6610-7824, AuthorID: 734269, Scopus Author ID: 57194271506

Меньшенина Анна Петровна – д.м.н., ведущий научный сотрудник отдела опухолей репродуктивной системы, ФГБУ «Национальный ме-

дицинский исследовательский центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Российская

Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0002-7968-5078, SPIN: 6845-4794, AuthorID: 715810, Scopus Author ID: 57191983118

Владимирова Любовь Юрьевна – д.м.н., профессор, руководитель отдела лекарственного лечения опухолей, ФГБУ «Национальный меди-

цинский исследовательский центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Российская

Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0002-4822-5044, SPIN: 4857-6202, AuthorID: 289090, ResearcherID: U-8132-2019, Scopus Author ID: 7004401163

Калабанова Елена Александровна  – к.м.н., старший научный сотрудник отдела лекарственного лечения опухолей, ФГБУ «Националь-

ный медицинский исследовательский центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Рос-

сийская Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0003-0158-3757, SPIN: 9090-3007, AuthorID: 734992, ResearcherID: V-2943-2019, Scopus Author ID: 57046062200

Лаптева Татьяна Олеговна – заведующая патологоанатомическим отделением, ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский

центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0002-6544-6113, SPIN: 2771-3213, AuthorID: 849370

Барашев Артем Андреевич – к.м.н., травматолог-ортопед отделения опухолей кожи, костей, мягких тканей и молочной железы № 1,

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации,

г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0002-7242-6938, SPIN: 4590-5745, AuthorID: 697517

Еремин Константин Станиславович – врач патологоанатомического отделения, ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский

центр онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0001-9331-3353, SPIN: 9865-0123, AuthorID: 1150930

Арджа Анна Юрьевна – к.м.н., врач-онколог отделения онкогинекологии, ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр

онкологии» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Ростов-на-Дону, Российская Федерация

ORCID: https://orcid.org/0000-0001-6787-3007, SPIN: 2519-7898, AuthorID: 951656

Вклад авторов:

Кит О. И. – концепция и дизайн исследования, научное редактирование, непосредственное участие в реализации хирургического этапа

лечения;

Вереникина Е. В. – концепция и дизайн исследования, непосредственное участие в реализации хирургического этапа лечения;

Меньшенина А. П. – подготовка иллюстраций, непосредственное участие в реализации хирургического этапа лечения;

Владимирова Л. Ю. – концепция и дизайн исследования, научное редактирование;

Калабанова Е. А. – сбор, анализ и интерпретация данных, написание текста, обработка материала, оформление библиографии, подготов-

ка статьи;

Лаптева Т. О. – проведение морфологических и иммуногистохимических исследований, подготовка иллюстраций по морфологическим и

иммунногистохимическим исследованиям;

Барашев А. А. – непосредственное участие в реализации хирургического этапа лечения;

Еремин К. С. – проведение морфологических и иммуногистохимических исследований;

Арджа А. Ю. – техническое редактирование, оформление библиографии.

41