CC BY
28УДК 616.21-006-053.2 doi: 10.18692/1810-4800-2016-5-111-115
клиническое НАБЛЮДЕНИЕ ОПУХОЛИ АБРИКОСОВА У РЕБЕНКА
Шахова Е. Г.1, Пелих Е. В.1, Зайцев В. А.1, Козловская С. Е.1, Каплунов С. В.2
1 ГБОУ ВПО «Волгоградский государственный медицинский университет»
Минздрава России, 400066, Волгоград, Россия
(Ректор - академик РАН В. И. Петров)
2 ГУЗ «Волгоградский областной клинический онкологический диспансер № 1»,
400138, Волгоград, Россия
(Главный врач - В. А. Юшков)
CLINICAL OBsERVATION OF ABRIKOsOV's TuMOR IN A CHILD
Shakhova E. G.1, Pelikh E. V.1, Zaitsev V. A.1, Kozlovskaya S. E.1, Kaplunov S. V.2
1 State Budget Educational Institution of Higher Vocational Education Volgograd State Medical University of the
Ministry of Healthcare of Russia, Volgograd, Russia
2 State-Financed Health Institution Volgograd Regional Clinical Oncology Dispensary N1, Volgograd, Russia
Представлено клиническое наблюдение редкой зернистоклеточной опухоли Абрикосова у ребенка 15 лет. Новообразование локализовалось в левом парафарингеальном пространстве. Острое начало заболевания и клиническая картина потребовали проведения дифференциального диагноза с па-ратонзиллярным абсцессом слева. Результаты КТ и МРТ с внутривенным контрастированием глотки позволили поставить диагноз опухоль парафарингеального пространства слева. После проведенного хирургического лечения (удаления опухоли) наступило выздоровление.
Ключевые слова: опухоль Абрикосова, педиатрия, зернистоклеточная неврома парафарингеаль-ного пространства.
Библиография: 5 источников.
The article presents a clinical case of a rare granular cell Abricosov's tumor in a 15 year old child. The tumor was localized in the left parapharyngeal space. The acute disease onset and the clinical picture required differential diagnosis with left-sided paratonsillar abscess. The results of CT and MRI with intravenous contrast of the pharynx made it possible to diagnose the tumor of parapharyngeal space on the left. The surgical treatment (tumor removal) was followed by the recovery.
Key words: Abricosov's tumor, pediatrics, granular cell neuroma of parapharyngeal space.
Bibliography: 5 sources.
Зернистоклеточная опухоль (син.: зернистоклеточная миобластома, опухоль Абрикосова, зернистоклеточная неврома) - редкая доброкачественная опухоль, впервые выделенная в 1925 г. А. И. Абрикосовым. Зернистоклеточные опухоли (ЗКО) составляют группу новообразований различной этиологии с многообразными клиническими проявлениями в зависимости от их локализации [1, 2]. Они встречаются в основном в области головы и шеи (70%), у лиц 30-50 лет (у женщин в 3 раза чаще, чем у мужчин).
Описаны единичные случаи возникновения опухоли Абрикосова в детском возрасте.
Среди всех доброкачественных опухолей зернистоклеточная опухоль составляет 6-10% [3-5]. Зернистоклеточная опухоль встречается в коже и подкожной клетчатке, частой локализацией (23-35% случаев) является язык, реже поражаются другие отделы полости рта: губы, слизистая оболочка щек, небо, дно ротовой полости изредка опухоль развивается в гортани,
трахее, бронхах, пищеводе, желудке, желчевы-водящих путях, толстой кишке, прямой кишке, молочной железе, слюнных железах, мышцах передней брюшной стенки, мочевом пузыре [3, 4]. Зернистоклеточная опухоль - одиночная опухоль: лишь в 10% наблюдений отмечаются множественные узлы в коже и внутренних органах.
Клинически зернистоклеточная опухоль не имеет характерных особенностей. Обычно она солитарная, множественные опухоли отмечаются в 4-30% случаев. Представляет собой хорошо отграниченный, плотный дермальный или подкожный узел диаметром от 0,5 до 6,5 см с гладкой поверхностью. Изредка опухоль может быть на ножке, иметь гиперпигментированную, бородавчатую, гиперкератотическую или изъязвленную поверхность. Опухоль, как правило, бессимптомна и лишь иногда сопровождается зудом или парестезиями. Течение зернистоклеточной опухоли медленное. Малигнизация наблюдается крайне редко, однако описаны злокачествен-
Российская оториноларингология № 5 (84) 2016 -
ные зернисто клеточные опухоли с метастазами в лимфатические узлы и внутренние органы. Дифференциальный диагноз доброкачественной зернистоклеточной опухоли проводится со злокачественной зернистоклеточной опухолью, эпидермальной кистой с включениями, волосяной кистой, липомой, пиломатриксомой, гибер-номой, нейрофибромой, множественной сте-атокистомой и метастазами злокачественных новообразований внутренних органов в кожу. При наличии болезненности и чувствительности следует исключать лейомиому, эккринную спира-деному, неврому, дерматофиброму, ангиолипому, эндометриому и гломусную опухоль [5]. Лечение зернистоклеточной опухоли заключается в хирургическом удалении опухоли в широких пределах. Рецидивы встречаются с частотой от 9 до 15% и обусловлены сохранением в операционном крае опухолевых клеток, однако только 21% больных с наличием клеток опухоли в крае резекции имели рецидивы через 4 года. Внутриочаговые инъекции кортикостероидов приводят только к частичному регрессу множественных опухолей. Лучевая терапия ее неэффективна. Спонтанную регрессию доброкачественной зернистоклеточ-ной опухоли без рубцевания встречают редко. При крупных опухолях требуется длительное наблюдение, так как метастазы отмечаются даже при доброкачественных зернистоклеточных опухолях [2, 3, 5].
Мы представляем редкий клинический случай опухоли Абрикосова парафарингеального пространства у ребенка.
Больная К., 15 лет, поступила в клинику 25.11.2014 г. с жалобами на наличие опухолевидного образования в глотке слева, боли при глотании, затруднение при глотании твердой пищи, храп во сне. Из анамнеза выяснено, что у девочки в середине октября 2014 г. были явления ОРВИ с повышением температуры тела до 39 °С. Участковый врач поставил диагноз: ангина. Пациентка получала консервативное лечение в центральной районной больнице (антибиотики, ингалипт). Однако образование левой небной миндалины продолжало увеличиваться в размерах. На фоне купирования симптомов ОРВИ 24.11.2014 г. усилилась боль в области левой небной миндалины. Ребенок направлен в детское оториноларингологическое отделение ГБУЗ «Волгоградская областная клиническая больница № 1» с направительным диагнозом: паратон-зиллярный абсцесс слева.
При госпитализации состояние больной удовлетворительное. Температура тела 36,6 °С. Фарингоскопия: слизистая глотки розовая, левая миндалина увеличена (3-й степени), спускается в гортаноглотку, бугристая, спаяна с передней и задней небными дужками, глотание затруднено.
Р \
Рис. 1. КТ глотки больной К.
Голос гнусавый. Остальные ЛОРорганы без особенностей. Пальпация шейных лимфатических узлов безболезненная, шейные лимфатические узлы не увеличены.
Диагноз при поступлении: новообразование глотки слева.
Клинические и биохимические анализы крови и мочи в пределах возрастной нормы.
На КТ от 26.11.2014 г. обнаружено образование 50x35x40 мм в области левой миндалины, деформирующее глотку слева, распространяющееся в подчелюстную зону (рис. 1).
На МРТ глотки с внутривенным контрастированием от 28.12.2014 г. выявлено образование 50x35x40 мм левой половины глотки с четкими бугристыми контурами, которое интенсивно накапливает контраст, с развитой сосудистой сетью. Образование деформирует глотку. Шейные узлы не увеличены (рис. 2).
Выполнена пункционная биопсия левого парафарингеального пространства 28.11.2014 г. При цитологическом исследовании клеток, подозрительных на злокачественные, не обнаружено.
После консультации онколога 01.12.2014 г. больная переведена в детское онкологическое отделение Волгоградского областного клинического онкологического диспансера № 1 г. Волгограда с диагнозом: новообразование левого парафарингеального пространства.
Дополнительно проведено ультразвуковое исследование 01.12.2014 г.: в левой подчелюстной области имеется опухолевое образование с выраженным внутренним кровотоком (до 5 см в диаметре).
На рентгенограмме органов грудной клетки от 02.12. 2014 г.: легкие и средостение - без патологических теней.
Больной 05.12.2014 г. под эндотрахеальным наркозом произведена биопсия опухоли левой
Рис. 2. МРТ глотки с внутривенным контрастированием больной К.
Рис. 3. Ткань новообразования. Окраска гематоксилином и эозином. х400.
небной миндалины. Во время биопсии отмечалось выраженное кровотечение, остановленное тампонадой в течение 15 мин и трансфузией свежезамороженной плазмы. Результат гистологического исследования - миобластома зернистоклеточная (опухоль Абрикосова).
Ребенку 17.12.2014 г. выполнена плановая операция под эндотрахеальным наркозом - удаление новообразования глотки слева. Разрез кожи произведен параллельно горизонтальной ветви нижней челюсти слева длиной до 7 см, рассечена платизма. Выделены и перевязаны лицевые вена
и артерия, выделен и отведен подъязычный нерв. Проведена экстирпация поднижнечелюстной слюнной железы (3*3 см) слева, которая отдавливалась кнаружи парафарингеальной опухолью. Опухоль окутана развитой сетью венозных сосудов калибра от 1 до 4 мм, которые при выделении новообразования легко травмируются и активно кровоточат. Под контролем пальца, введенного в ротовую полость, опухоль смещена в операционную рану, мобилизована. Парафарингеальная опухоль размерами 5*4 см удалена вместе с небной миндалиной. Новообразование капсулы не имеет,
Российская оториноларингология № 5 (84) 2016
^^ =
определяются инфильтрация мышечных слоев глотки и плотное его прилежание к слизистой оболочке глотки. Дефекты слизистой оболочки глотки ушиты отдельными узловыми швами, прикрыты пластиной Тахокомба для улучшения герметизации. Установлен желудочный зонд. Во время операции произведена трансфузия свежезамороженной плазмы с гемостатической целью. Больная операцию перенесла удовлетворительно.
Пациентка получала антибиотики цефало-споринового ряда III поколения, гемостатики, обезболивающие препараты. Заживление послеоперационной раны произошло первичным натяжением, швы сняты на 10-е сутки.
Заключение гистологического исследования от 23.12.2014 г.: миобластома зернистоклеточ-ная (опухоль Абрикосова), слюнная железа - обычного строения.
При микроскопическом исследовании препаратов, окрашенных гематоксилином и эозином, ткань исследуемого новообразования была представлена крупными полиформными клетками с центрально расположенными ядра-
ми, зернистой оксифильной цитоплазмой с выраженными признаками дистрофических изменений. Определялись единичные многоядерные клетки с гиперхромными полиморфными ядрами. Скопления клеток разделялись волокнистой стромой с участками гиалиноза и небольшим количеством кровеносных сосудов. Среди опухолевых клеток отмечались очаговые кровоизлияния и незначительная очаговая лимфоцитарная инфильтрация. Поверхность опухолевой ткани была покрыта многослойным плоским неороговевающим эпителием (рис. 3).
Девочка в течение года находилась под наблюдением онколога. Рецидива опухоли нет.
Особенность приведенного клинического наблюдения состоит в том, что зернистоклеточ-ная миобластома (опухоль Абрикосова) диагностирована у девочки 15 лет в парафарин-геальном пространстве. Первые клинические симптомы новообразования необходимо было дифференцировать с паратонзиллярным абсцессом. Хирургическое лечение пациентки было эффективным.
ЛИТЕРАТУРА
1. Al-Ghamdi A. M., Flint J. D., Muller N. L., Stewart K. C. Hilar pulmonary granular cell tumor: a case report and review of the literature // Ann. Diagn. Pathol. 2000. N 4 (4). P. 245-251.
2. Hosaka T., Susuki S., Niikawa H. et al. A rare case of pulmonary granular cell tumor presenting as a coin lesion // Jurn. J. Thorac. Cardiovasc. Surg. 2003. N 51. P. 107-109.
3. Сероклинов В. Н., Кожевников В. А., Чурсин А. А., Былина Е. А., Логвинова Т. В., Драчев В. В., Стародубцев Е. Г. Мизерницкий Ю. Л. Опухоль Абрикосова: диссеминированное поражение легких у ребенка 4 лет // Педиатрия. Приложение к журналу Consilium Medicum. 2012. № 1. С. 77-80.
4. Виноградова Т. Ф. Атлас по стоматологическим заболеваниям у детей : учеб. пособие. 2-е изд. М. : МЕДпресс-информ, 2010. 168 с.
5. Смирнов А. В. Иммуногистохимия в морфологической диагностике опухолей мягких тканей: руководство по иммуногистохимической диагностике опухолей человека. Казань, 2004. 451 с.
Шахова Евгения Георгиевна - докт. мед. наук, профессор, зав. каф. оториноларингологии Волгоградского ГМУ Минздрава России. Россия, 400131, Волгоград, пл. Павших борцов, д. 1; тел. 8-903-375-18-65, e-mail: shahova-lor@yаndex.ru
Пелих Елена Владимировна - ассистент каф. оториноларингологии Волгоградского ГМУ Минздрава России. Россия, 400131, Волгоград, пл. Павших борцов, д. 1; тел. 8-961-068-58-59, e-mail: [email protected]
Зайцев Вадим Александрович - ассистент каф. оториноларингологии Волгоградского ГМУ Минздрава России. Россия, 400131, Волгоград, пл. Павших борцов, д. 1; тел. 8-905-063-74-86, e-mail: [email protected] Козловская Светлана Евгеньевна - канд. мед. наук, ассистент каф. оториноларингологии Волгоградского ГМУ Минздрава России. Россия, 400131, Волгоград, пл. Павших борцов, д. 1; тел. 8-904-417-79-50, e-mail: [email protected] Каплунов Сергей Владимирович - врач-онколог онкологического детского отделения Волгоградского областного клинического онкологического диспансера № 1. Россия, 400138, Волгоград, ул. Землячки, д. 78; тел. 8-904777-58-39, e-mail: [email protected]
REFERENCES
1. Al-Ghamdi A. M., Flint J. D., Muller N. L., Stewart K. C. Hilar pulmonary granular cell tumor: a case report and review of the literature. Ann. Diagn. Pathol. 2000; 4 (4): 245-251.
2. Hosaka T., Susuki S., Niikawa H. [et al.]. A rare case of pulmonary granular cell tumor presenting as a coin lesion. Jurn. J. Thorac. Cardiovasc. Surg.; 2003; 51: 107-109.
3. Seroklinov V. N., Kozhevnikov V. A., Chursin A. A., Bylina E. A., Logvinova T. V., Drachev V. V., Starodubtsev E. G., Mizernitskii Yu. L. Opukhol' Abrikosova: disseminirovannoe porazhenie legkikh u rebenka 4 let [AbrikosoVs tumor: disseminated lung disease in a 4-year-old child]. Pediatriya. Prilozhenie k zhurnalu Consilium Medicum; 2012; 1: 77-80 (In Russian).
4. Vinogradova T. F. Atlas po stomatologicheskim zabolevaniyam u detei. Atlas po stomatologicheskim zabolevaniyam u detei : uchebn. posobie. 2-e izd [Atlas on dental diseases in children. Atlas on dental diseases in children: Manual. 2nd edition]. M.: MEDpress-inform, 2010: 168 (In Russian).
5. Smirnov A. V. Immunogistokhimiya v morfologicheskoi diagnostike opukholei myagkikh tkanei: Rukovodstvo po immunogistokhimi-cheskoi diagnostike opukholei cheloveka [Immunohistochemistry in morphological diagnostics of soft tissue tumors: Guidelines for immune histochemical diagnostics of human tumor]. Kazan', 2004: 451 (In Russian).
Из практики
Evgeniya Georgievna Shakhova - MD, Professor, Head of the Chair of Otorhinolaryngology of Volgograd State Medical University of the Ministry of Healthcare of Russia, Russia, 400131, Volgograd, 1, Pavshikh Boitsov square, tel. 8-903-375-18-65, shahova-lor@yаndex.ru Elena Vladimirovna Pelikh - teaching assistant of the Chair of Otorhinolaryngology of Volgograd State Medical University of the Ministry of Healthcare of Russia, Russia, 400131, Volgograd, 1, Pavshikh Boitsov square, tel. 8-961-068-58-59, [email protected].
Vadim Aleksandrovich Zaitsev - teaching assistant of the Chair of Otorhinolaryngology of Volgograd State Medical University of the Ministry of Healthcare of Russia, Russia, 400131, Volgograd, 1, Pavshikh Boitsov square, tel. 8-905-063-74-86, [email protected]
Svetlana Evgen'evna Kozlovskaya - MD, teaching assistant of the Chair of Otorhinolaryngology of Volgograd State Medical University of the Ministry of Healthcare of Russia, Russia, 400131, Volgograd, 1, Pavshikh Boitsov square, tel. 8-904-417-79-50, [email protected]
Sergei Vladimirovich Kaplunov - oncologist of Children's Oncological Department of State-Financed Health Institution Volgograd Regional Clinical Oncology Dispensary N o1, Russia, 400138, Volgograd, 78, Zemlyachki str., tel. 8-904-777-58-39, [email protected]
Уважаемый Юрий Константинович!
Коллектив института и сотрудники редакции с радостью восприняли известие о присвоении Вам высокого статуса эксперта.
Это заслуженная оценка Вашей квалификации как ученого и дань целому ряду прекрасных человеческих качеств, среди которых педантичность, принципиальность, ответственность и верность своему делу.
Гордимся Вами и от всей души поздравляем с новой покоренной вершиной.
Искренне Ваши, сотрудники Санкт-Петербургского научно-исследовательского
института уха, горла, носа и речи Редакция журнала «Российская оториноларингология»
