CC BY
161
СЛУЧАЙ ИЗ КЛИНИЧЕСКОЙ ПРАКТИКИ
УДК 616.329-006
КИСТЫ ПИЩЕВОДА. КЛИНИЧЕСКИЕ НАБЛЮДЕНИЯ И ОБЗОР ЛИТЕРАТУРЫ
Б.С. Ходкевич1, А.Ю. Добродеев2, С.Г. Афанасьев2, А.А. Завьялов2,
С.А. Тузиков2, Т.В. Полищук2, Н.В. Васильев2
Сибирский государственный медицинский университет, г. Томск1 ГУ «НИИ онкологии Томского научного центра СО РАМН»2
В статье представлены два случая диагностики и успешного хирургического лечения кист пищевода, выявленных у пациентов в зрелом возрасте, а также проведен обзор литературы, отражающий вопросы клиники, диагностики и лечения кист средостения. Ключевые слова: киста пищевода, клиника, диагностика, лечение.
ESOPHAGEAL CYSTS CLINICAL OBSERVATIONS AND LITERATURE REVIEW B.S. Khodkevich1, A.Yu. Dobrodeev2, S.G. Afanasyev2, A.A. Zavyalov2,
S.A. Tuzikov2, T.V. Polischuk2, N.V. Vasiljev2 Siberian State Medical University, Tomsk1 Cancer Research Institute, Tomsk Scientific Center SB RAMS, Tomsk2
The paper presents 2 cases of diagnosis and successful surgical treatment of esophageal cysts detected in adult patients. Literature data on clinical symptoms, diagnosis and treatment of mediastinal cysts has been reviewed.
Key words: esophageal cysts, clinical symptoms, diagnosis, treatment.
Частота новообразований средостения в структуре онкологических заболеваний составляет около 1 %. Злокачественные и доброкачественные опухоли встречаются в соотношении 4:1 [3, 7], из них кисты составляют 5-10 % и, в связи с дисэмбриогенетической природой большинства из них, описываются, преимущественно в педиатрической практике [15, 27]. Частота дисэмбриональных кист по материалам аутопсий составляет 1:8200. У лиц мужского пола кистозные образования средостения встречаются в 2 раз чаще, чем у женского, при этом 23 % кист локализуются в зоне верхней трети пищевода, но основная масса выявляется ниже [3, 7, 8].
Из клинических проявлений преобладают дис-фагия (20 %), боль в эпигастральной области (20 %) и загрудинные боли (10 %) [4, 7, 9].
В настоящем сообщении представлены два случая диагностики и успешного хирургического лечения кист пищевода, выявленных в зрелом возрасте.
Больной Ш., 25 лет, находился на стационарном лечении в торако-абдоминальном отделении ГУ «НИИ онкологии ТНЦ СО РАМН» с 11.04.05 по 06.05.05. Заболевание протекало бессимптомно и было выявлено случайно при прохождении флюорографии в январе 2005 г. В стационар пациент обратился самостоятельно, предъявлял жалобы на субфебрильную температуру и снижение трудоспособности. На момент поступления состояние пациента было удовлетворительным. При объективном осмотре - без существенной патологии.
Рентгенография и компьютерная томография (КТ) органов грудной клетки: Средостение расширено вправо за счет объемного образования жидкостной структуры, которое располагается в задних отделах в среднем этаже 54х57х78 мм с неравномерной капсулой, от которой к костальной плевре отходят фиброзные тяжи. Образование оттесняет кпереди и деформирует верхнюю легочную вену справа,
оттесняет вправо и суживает просвет нижнедолевого бронха справа. На уровне нижнего полюса образование прилежит к задней стенке пищевода, суживая его просвет. Заключение: киста заднего средостения.
Фиброгастроскопия: Пищевод свободно проходим до 30-35 см от резцов, далее отмечается выбухание задней стенки пищевода, суживающее просвет на треть. Слизистая смещаемая. В биоптате из этого участка: пласты многослойного плоского эпителия с гиперплазией.
Фибробронхоскопия: Промежуточный бронх справа на уровне шпоры верхнедолевого бронха по медиальной и передней стенкам сдавлен извне. Рисунок колец промежуточного бронха сохранен, слизистая розовая, гладкая. В браш-биоптате: клетки эпителия бронха с признаками пролиферации.
20.04.05 больному произведена передне-боковая торакотомия справа. Ниже бифуркации трахеи позади корня легкого обнаружена опухоль эластической консистенции под мышечной оболочкой пищевода. После рассечения волокон последней произведено вылущивание опухоли. Сообщения опухоли с просветом пищевода или инвазии в слизистую не отмечено. Произведена эзофагомиопластика. Макропрепарат: удаленная киста овоидной формы, размером 8х6х6 см, содержит жидкий коричневый гной без запаха. Полость кисты выстлана эпителием, напоминающим слизистую желудка. Гистологическое заключение: Энтерогенная киста средостения с нагноением.
Послеоперационный период осложнился развитием нижнедолевой пневмонии справа, купированной консервативной терапией. За-живлениераны - первичным натяжением, швы сняты на 12-е сут. Год спустя пациент здоров, жалоб не предъявляет.
Больной А., 41 год, находился на стационарном лечении в торако-абдоминальном отделении «ГУ НИИ онкологии ТНЦ СО РАМН» с
10.08.04 по 07.10.04. Из анамнеза: в июне 2004 г. в порядке скорой помощи был госпитализирован в городскую больницу № 3 с двукратным эпизодом болей в грудной клетке, которые сопровождались повышением АД до 200/100 мм рт. ст. Кроме этого, отмечал дискомфорт в грудной клетке, связанный с приемом пищи. Поступил
в НИИ онкологии с диагнозом: Опухоль заднего средостения. Общее состояние пациента удовлетворительное. При объективном осмотре - без существенной патологии.
Рентгенография и спиральная КТ органов грудной клетки: Тень средостения не расширена, ниже бифуркации трахеи - массивное объемное образование, связанное с пищеводом, инфильтрирующее его стенки, суживающее просвет и деформирующее его контур. Отмечена инфильтрация парааортальной и па-раэзофагеальной клетчатки с неоднородной плотностью от 30 до 60 ед. Ниже опухолевого образования отмечено расширение пищевода с инфильтрацией его стенок вплоть до кардии. В этой зоне обнаружено увеличение параэзофа-геальных лимфоузлов. Заключение: подозрение на злокачественное новообразование пищевода с инфильтрацией клетчатки средостения и увеличением параэзофагеальных лимфоузлов.
Фиброгастроскопия: На 30 см от резцов до кардии просвет пищевода сужен за счет выбухания правой стенки. Отмечается передаточная пульсация в зоне сдавления. При пальпации щипцами стенка пищевода плотно-эластичная.
Фибробронхоскопия: Патологии бронхиального дерева не выявлено.
Чреспищеводная эхокардиография: За задней поверхностью левого предсердия определяется объемное образование, гипоэхогенное, с ровными контурами и тонкой капсулой - весьма вероятно, киста заднего средостения.
23.09.04 выполнена операция в объеме то-ракотомии слева, иссечения опухоли пищевода. Образование располагалось позади перикарда, в мышечном слое пищевода. Энуклеация опухоли выполнена без повреждения слизистой пищевода. Пластика образовавшегося дефекта местными тканями. Макропрепарат: толстостенная киста с эпителиальной выстилкой, напоминающей структуру слизистой оболочки, до 8 см в диаметре с желеобразным содержимым коричневого цвета. Гистологическое заключение: Киста пищевода с внутренней выстилкой, представленной реснитчатым эпителием. Таким образом, окончательный диагноз: Бронхогенная киста стенки пищевода.
Послеоперационный период протекал без особенностей. Пациент выписан в удовлетво-
Б.С. ХОДКЕВИЧ,
А.Ю. ДОБРОДЕЕВ, С.Г. АФАНАСЬЕВ И ДР.
рительном состоянии, при контроле через два года - здоров.
Дискуссия
Строго говоря, использование термина «киста пищевода», по современным представлениям, не вполне корректно. Правильнее говорить о кистах средостения, в большей или меньшей степени связанных с расположенными в нем органами. Однако это весьма существенно расширяет границы обсуждаемой темы, поскольку в средостении встречается до 100 различных форм новообразований. При этом к истинным доброкачественным и злокачественным опухолям средостения относятся новообразования, источником развития которых являются ткани, эмбриогенетически присущие средостению или абберантные, сместившиеся в медиастинальное пространство в процессе эмбриогенеза.
Большинство отечественных авторов выделяют перикардиальные, бронхогенные, энтерогенные кисты, однако в мировой литературе принято выделять еще и энтерогенные дупликационные кисты [3, 4, 7, 22, 25]. Все эти дисэмбриогенетические новообразования относятся к порокам развития. Кроме того, нельзя забывать и ретенционные кисты, которые являются истинно пищеводными образованиями, а также паразитарные кисты. Отличительными признаками кист при КТ [1, 2, 6] являются наличие тонкой гладкой капсулы и характерных денситометрических показателей, соответствующих жидкости, при этом плотность кист не меняется после в/в контрастирования. В стенке бронхогенных и энтерогенных кист иногда обнаруживаются линейные обызвествления.
Перикардиальные кисты имеют неправильную форму, тонкие стенки и содержат прозрачную бесцветную жидкость. Их образование связано с пороками развития перикарда в эмбриональном периоде. Эти кисты сообщаются с полостью перикарда или связаны с ним ножкой. Излюбленная локализация - правый, реже левый кардиодиафрагмальный угол [1, 2]. Малые кисты бессимптомны, при увеличении размеров могут появиться одышка, сердцебиение, кашель, тяжесть и боль в груди. На рентгенограммах обычно определяется четкая, ровная тень, которая при многоосевом исследовании не
отделяется от тени сердца [10]. Дыхательные пробы изменяют форму кисты, так как стенки ее тонкие.
Ретенционные кисты [7, 22] в пищеводе наблюдаются чрезвычайно редко и не достигают больших размеров. Они образуются в результате возникновения препятствий к выделению секрета желез. Причиной их возникновения могут быть закупорка протока пробкой сгустившегося секрета, развившиеся в результате воспаления или травмы рубцы. В ретенционной кисте сохраняется строение стенки исходной ткани, хотя при растяжении бывает атрофия тканей, в том числе и эпителия.
Эхинококк средостения встречается крайне редко, в большинстве случаев при диссеминированном эхинококкозе. Диагностика его несложна, учитывая наличие первичной кисты в печени или легком [3, 7].
Кисты первичной кишки подразделяются на 3 группы:
1) бронхогенные.
2) энтерогенные
3) пищеводные дупликационные кисты [11, 22].
Бронхогенные кисты [8, 9] чаще локализуются в зоне корня легкого, прилегая к главному или долевому бронху. Они тонкостенные, имеют округлую форму, изнутри блестящие, выстланы эпителием, нередко связаны с пищеводом. На рентгенограмме [10] киста имеет полуовальную или грушевидную форму, с четкими и гладкими контурами. Можно видеть толчкообразное смещение кисты при кашле. В случае прорыва кисты наблюдается горизонтальный уровень жидкости. Возможно обызвествление стенок кисты. Бронхогенные кисты образуются в связи с неправильным процессом дихотомического деления первичной трахеи. Эти образования наполнены жидким, тягучим светлым содержимым. Иногда в кисте обнаруживается кровь или гной (чаще при сообщении кисты с просветом бронха). Протекает часто бессимптомно и только при увеличении размеров, нагноении и сдавлении органов средостения появляются боли, дисфагия, кашель, цианоз и другие признаки [8].
Энтерогенные кисты представляют собой участки пищеварительного тракта, полностью
или частично отделенные от него вследствие нарушений эмбриогенеза. Чаще локализуются в заднем средостении вдоль пищевода, вблизи корня легкого, иногда интрамурально в стенке пищевода [1, 3]. Кисты обычно имеют мышечную стенку, внешне напоминают стенку кишки и могут быть выстланы эпителием любого отдела пищеварительного тракта или даже реснитчатым эпителием. Они заполнены жидкостью, интимно связаны с пищеводом, но сообщения с просветом не имеют. Иногда выявляется связь с пищеварительным трактом ниже уровня диафрагмы.
Пищеводная дупликационная киста [17, 24] интимно прилежит к стенке пищевода, часто располагается внутристеночно и покрыта двумя слоями мышц. Эти дупликатуры образуются вследствие аномальной реканализации желудочно-кишечного тракта и могут быть изолированными или сообщаться с ним. Относительно их происхождения существует две теории. Некоторые исследователи предполагают, что эти кисты образуются вследствие неполной реканализации просвета пищевода, тогда как другие связывают их образование с отпочкованием от первичной кишки в эмбриональном периоде. Эмбриональное развитие шейного отдела спинного мозга и верхнего отдела желудочно-кишечного тракта происходит одновременно и, при нарушении отделения хорды от первичной кишки, создаются условия как для развития кист или дивертикулов, так и патологических изменений в позвоночнике. Развитие аномалий в телах позвонков связывается с происходящим опущением желудка, причем сам желудок при этом оказывается сдавленным. Из остатков спайки между экто- и эндодермой вследствие расщепления хорды на 3-й нед беременности могут развиваться солитарные нейроэктодермальные кисты. К подобным аномалиям относятся интраспинальные кисты, сколиоз с компрессией корешков и другие пороки развития позвоночника, а также атрезия пищевода и пищеводные свищи. Нервные ткани в стенке кисты могут обнаруживаться, но не обязательно. Наличие аномалий в позвоночнике позволяет называть энтерогенные кисты нейроэнтероген-ными, несмотря на отсутствие нервной ткани при гистологическом исследовании. Диагностическим симптомом нейроэнтерогенной кисты
является хорошо выявляемое на рентгенограммах [10] округлой формы просветление тел позвонков. Нейроэнтерогенная киста может иметь соединяющую ножку между медиастинальным и интраспинальным компонентами [13, 21]. В связи с этим при иссечении медиастинальных кист необходима ревизия спинномозгового канала для предотвращения рецидива.
Потенциал роста слизистой оболочки желудочно-кишечного тракта так велик, что определение происхождения гистологической структуры выстилки кисты не представляется возможным. В исследованиях M. Stringer гетеро-топическая слизистая желудка была обнаружена в 29 % дупликационных кист [27]. По наблюдениям K. Rattan ни в одном случае в кисте не было обнаружено гетеротопической слизистой желудка [24].
Накопление секрета в кисте вызывает ее увеличение, приводя к росту опухоли, разрыву с развитием инфекционных осложнений [18] и желудочно-кишечному кровотечению. Однако последнее имело место лишь у больных с пептической язвой в сообщающейся дупликационной кисте. Описаны также случаи развития рака в стенке кисты [16]. В случае малигнизации результаты биопсии могут варьировать от рака in situ до инфильтрирующей карциномы. Самый распространенный гистотип рака - аденокарцинома, хотя есть сообщения о развитии плоскоклеточного рака [12, 20, 26].
При УЗИ дупликационные кисты представляются в виде гладких сферических, реже тубулярных структур с хорошо очерченными стенками [14]. В половине случаев можно видеть эхогенный внутренний слизистый слой и гипоэхогенный наружный слой стенки кисты. Нейроэнтерогенные кисты могут быть выявлены еще во внутриутробном периоде. Современная высокая разрешающая способность УЗИ позволяет выявить аномалию уже на 18-й нед беременности [23]. Дупликационные кисты при КТ имеют гладкую поверхность и не усиливаются контрастом. Магнито-резонансная томография весьма перспективна в диагностике этих образований [6], так как жидкость в кисте вызывает очень интенсивный сигнал и Т2-взвешенные томограммы позволяют точно локализовать поражение.
Б.С. ХОДКЕВИЧ, А.Ю. ДОБРОДЕЕВ, С.Г. АФАНАСЬЕВ И ДР.
Лечение пищеводных кист зависит от природы опухоли и вызываемых ею симптомов [3, 4, 7]. Спектр лечебных мероприятий включает динамическое наблюдение, повторные аспирации под эндоскопическим или рентгенологическим контролем, иньекция склерозирующих агентов или полное хирургическое удаление [5, 22]. Локализация кисты в абдоминальном отделе пищевода позволяет использовать лапароскопическую технику для хирургического удаления образования. Так, T. Noguchi et al. [19] произвели лапароскопическую резекцию дупликационной кисты у 26-летней женщины.
В случае обнаружения злокачественного роста предпочтительным является комбинированное лечение - сочетание хирургического удаления опухоли с лучевой и химиотерапией. В случаях невозможности хирургического вмешательства эффект может быть достигнут от применения химиолучевого лечения, однако средняя продолжительность жизни при этом составляет 24 нед [9, 22].
Отсутствие рентгенологически определяемых изменений в позвонках, а также результаты гистологического исследования позволяют исключить нейроэнтерогенную природу кист в обоих представленных клинических наблюдениях. Локализация процессов в грудном отделе пищевода, а также размеры образований исключали возможность эндоскопических манипуляций, однако проведенные оперативные вмешательства не представляли хирургических проблем.
ЛИТЕРАТУРА
1. Власов П.В. Комплексная лучевая диагностика объемных образований средостения. Ч. 2 // Мед. визуализация. 2005. № 4. С. 90-104.
2. Власов П.В., Кармазановский Г.Г. Лучевая диагностика заболеваний органов грудной полости. М.: Издательский дом Видар, 2006. 312 с.
3. Гостищев В.К. Общая хирургия. М.: Медицина, 1997. 672 с.
4. Донченко В.Л., Гарчар Й.Й., Наконечный О.В. и др. Диагностика и хирургическое лечение бронхогенных кист // Хирургия. 2004. № 7. С. 45-46.
5. КлименкоВ.Н., Барчук А.С., Лемехов В.Г. Видеоторакоскопия в онкологической практике. СПб.: ЭЛБИ, 2005. 144 с.
6. КондрашовИ.А. КТ и МРТ в диагностике опухолей и кист средостения // Мед. визуализация. 1999. № 3. C. 29-33.
7. Русаков В.И. Основы частной хирургии. М.: Медицина, 1997. 512 с.
8. Садовников А.А., Панченко К.И. Бронхогенные кисты легкого // Грудная и сердечно-сосудистая хирургия. 2000. № 4. С. 34-37.
9. Селюкова Н.В., Лазарева Я.В., Ратобыльский Г.В., Лаком-кин ММ. Бронхогенная киста средостения, сообщающаяся с бронхом // Радиология-практика. 2003. № 1. C. 36-38.
10. Adegboye VO., Brimmo A.I., Adebo O.A. et al. The place of clinical features and standard chest radiography in evaluation of mediastinal masses // West. Afr. J. Med. 2003. Vol. 13, № 3. Р 208-211.
11. Arbona J.L., Fazzi J.G.F., Mayoral J. Congenital esophageal cyst: Case report and review of literature // Am. J. Gastroenterol. 1984. № 79. Р 177-182.
12. Chuang M.T., Barba FA., KanekoM. et al. Adenocarcinoma arising in an intra-thoracic duplication cyst of foregut origin: a case report with review of literature // Cancer. 1981. № 47. Р. 1887-1890.
13. Ellis AM., Taylor T.K. Intravertebral spinal neurenteric cysts: a unique radiographic sign - «the hole in one vertebra» // J. Pediatr. Orthop. 1997. Vol. 17, № 6. Р 766-768.
14. Geller A., Wang K.K., Dimango E.P. Diagnosis of foregut duplication cysts by endoscopic ultrasonography // Gastroenterology. 1995. № 109. Р. 838-842.
15. Hajar W., El-Madany Y., Ashour M., Al-Kattan K. Life threatening complications caused by bronchogenic and oesophageal duplication cysts in a child // J. Cardiovasc. Surg. (Torino). 2003. Vol. 44, № 1. Р. 135-137.
16. Jacob R., Hawkes N.D., Dallimore N. et al. Squuamos carcinoma in an oesophageal foregut cyst // Br. J. Radiology. 2003. Vol. 76. P. 343-346.
17. Kitano Y., Iwanaka T., Tsuchida Y., Oka T. Esophageal duplication cyst associated with pulmonary cystic malformations // J. Ped. Surg. 1995. № 30. Р 1724-1727.
18. Kumar D., Samujh R., Rao K.L.N. Infected еsophageal duplication cyst simulating empyema // Indian Pediatrics. 2003. № 40. Р. 423-425.
19. Laparoscopic resection of intra-abdominal esophageal duplication cyst // Surg. Laparosc. Endosc. Percutan. Tech. 2003. Vol. 13, № 3. P. 208-211.
20. Lee M.Y., Jensen E., Kwak S. et al. Metastatic adenocarcinoma arising in a congenital foregut cyst of the oesophagus: a case report with review of the literature // Am. J. Clin. Oncol. 1998. № 21. Р 64-66.
21. Matsumoto K., Kohmura E., Tsuruzana K. et al. Thoracic solitary neurenteric cyst - case report // No to Shinkei. 1994. Vol. 46, № 1. Р 72-75.
22. Mironenko O.N., Mironenko T. V, Valooiski V.V. Tumours and Cystics of Mediastinum: Clinic, Diagnostics, Treatment // Arch. Clin. Exp. Med. 2002. Vol. 11, № 2. P. 166-168.
23. PereraG.B.,MilneM. Neurenteric cyst: antenatal diagnosis by ultrasound // Australas. Radiol. 1997. Vol. 41, № 3. Р. 300-302.
24. RattanK.N.,Magu S., Rohilla S. Mediastinal foregut duplication cysts // Indian J. Pediatr. 2004. № 71. Р. 103-105.
25. Singal A.K., Bhatnagar V., Mitra D.K. Oesophageal duplication cyst causing neonatal haemoptysis // Trop. Gastroenter. 2004. Vol. 25, № 2. P 88-100.
26. Smith S.M., Young C.S., Bishop A.F. Adenocarcinoma of a foregut cyst: detection with positron emission tomography // Roentgenology. 1996. № 167. Р 1153-1154.
27. StringerM.D., SpitzL.,Abel R. et al. Management of alimentary tract duplication in children // Br. J. Surg. 1995. № 83. Р 74-78.
Поступила 15.12.06
