CC BY
42
ГЕМАНГИОМЫ РЕКТОСИГМОИДНОГО ОТДЕЛА ТОЛСТОЙ КИШКИ У ДЕТЕЙ
УДК: 616.345-006.311.03-07-089-053.2 14.01.19 — детская хирургия Поступила 13.05.2020 г.
В.В. Паршиков1, И.Ю. Карпова1*, Н.Ю. Широкова1, А.В. Писклаков2
1ФГБОУ ВО «Приволжский исследовательский медицинский университет» Минздрава России, Нижний Новгород; 2ФГБОУ ВО «Омский государственный медицинский университет» Минздрава России, Омск
Гемангиомы кишечника — это сосудистые образования, которые составляют 0,3% от всех опухолей желудочно-кишечного тракта у детей. Чаще сосудистые мальформации локализуются в тонкой кишке, в толстой — наиболее уязвимым является ректосигмоидный отдел. 80% ректальных гемангиом относят к кавернозному типу. Основным клиническим признаком гемангиомы является кровотечение. Для постановки диагноза специалисты применяют фи-броколоноскопию, которую необходимо проводить в динамике, так как гемангиома способна к спонтанному регрессу. Ключевые слова: гемангиома; толстая кишка; дети; диагностика; оперативное лечение.
HEMANGIOMAS OF THE RECTOSIGMOID COLON IN CHILDREN
Parshikov V.V.1, Karpova I. Yu.1*, Shirokova N. Yu.1, Pisklakov A.V.2
"Privolzhsky Research Medical University, Nizhny Novgorod
2Omsk State Medical University, Omsk
Intestinal hemangiomas are vascular malformations that make up 0.3% of all tumors of the gastrointestinal tract in children. More often, vascular malformations are localized in the small and in the large intestine, the rectosigmoid section is the most vulnerable. 80% of rectal hemangiomas are of the cavernous type. The main clinical sign of hemangioma is bleeding. To make a diagnosis, specialists use fibrocolonoscopy, it must be carried out in dynamics, since hemangioma is capable of spontaneous regression. Key words: hemangioma, colon, children, diagnosis, surgical treatment
Острые и хронические кишечные кровотечения сопряжены со многими врожденными и приобретенными заболеваниями у детей. Одной из причин как явных, так и скрытых кровотечений становятся гемангиомы желудочно-кишечного тракта. Первое описание гемангиомы ЖКТ сделал Phillips в 1839 г. [1].
Данные сосудистые образования, как правило, доброкачественные, в практике детского врача наблюдаются редко, составляя 0,3% от всех опухолей пищеварительного тракта. Гемангиомы могут встречаться в любом отделе ЖКТ, как в виде локальных (ограниченных), так и диффузных форм, одиночных (солидных) и множественных дефектов. Наиболее часто локализуются в тонкой кишке: там гемангиомы и сосудистые мальформации составляют до 10% [2]. Толстая кишка поражается реже, при этом самой частой локализацией является ректосигмоидный отдел [3].
Помимо изолированного поражения кишечника, в литературе описаны сочетанные повреждения практически всех отделов в системе пищеварения [4].
Принципиальное отличие сосудистых мальформа-ций от гемангиом заключается в превалировании у последних стромального компонента над сосуди-
стым, при динамическом наблюдении рост гемангиомы определяется стромой; в случае венозной мальформации объем поражения увеличивается за счет расширения сосудов [5, 6]. Важным фактором является отсутствие выраженного кровотока в кавернах гемангиом, в то время как в венозных мальфор-мациях кровоток сохранен.
В классификации кишечных гемангиом выделяют следующие типы: капиллярный, кавернозный, который подразделяется на подтипы: локализованный (полипоидный или неполипоидный) и диффузно-инфильтративный (или экспансивный), а также смешанный тип и гемангиоматоз. Известно, что 80% ректальных гемангиом относят к кавернозному типу [2].
На базе Нижегородской областной детской клинической больницы г. Нижнего Новгорода с 2015 по 2019 г. пролечено 3 мальчика в возрасте 7, 8 и 13 лет с сосудистыми аномалиями толстой кишки.
У двух детей дебют заболевания в виде кровотечений из прямой кишки состоялся в возрасте 3 лет. В одном случае родителями отмечена связь с перенесенной вирусно-бактериальной инфекцией с последующими функциональными нарушениями ЖКТ, в другом — причиной явилась стрессовая ситуация
(потеря отца). У больного 13 лет заболевание развилось остро с клиники обильного кишечного кровотечения, что потребовало экстренной госпитализации.
Детям в плановом порядке выполнили фиброко-лоноскопии (ФКС), на которых были обнаружены сосудистые образования от 1,5 до 3,0 см в диаметре, располагающиеся в верхних отделах прямой и сигмовидной кишки.
В дальнейшем пациенты были отправлены на медицинскую паузу с назначением курса противовоспалительного, гемостатического лечения и рекомендациями по питанию.
При этапной госпитализации (через 6-12 мес) у детей 7 и 8 лет патологию на ФКС не подтвердили, что свидетельствовало о спонтанной регрессии процесса. Мальчиков выписали в удовлетворительном состоянии домой под наблюдение гастроэнтеролога.
Оперативное вмешательство потребовалось ребенку 13 лет, данный случай приводим в качестве
клинического наблюдения.
***
Мальчик Т., 13 лет, в экстренном порядке госпитализирован в клинику в связи с картиной обильного кишечного кровотечения. При осмотре состояние средней тяжести, самочувствие не нарушено. Ребенок вялый, проявляет негативное отношение к осмотру. Кожные покровы чистые, бледные. Гемодинамика стабильная, тоны сердца четкие, ритмичные, шумы не выслушиваются, ЧСС 75/мин, АД 108/72 мм рт.ст. Дыхание везикулярное, хрипов нет, ЧД 19/мин. Живот симметричный, при пальпации мягкий, умеренно болезненный в нижних отделах, больше слева. Наружные половые органы развиты по мужскому типу. Мочеиспускания свободные, безболезненные, без патологических примесей.
Дома при дефекации отмечались обильные выделения алой крови. Кожа промежности и периа-нальной области не изменена. Per rectum — тонус сфинктера сохранен, не определяется патологических образований на стенках анального канала
и прямой кишки, ампула пустая, болезненности стенок rectum не выявлено, из кишки наблюдается кровянистое отделяемое в незначительном количестве.
С учетом анамнеза и данных обследования поставлен диагноз «Подозрение на полип (гемангиому?) прямой кишки».
После предварительной подготовки, включающей гемостатическую терапию (sol. Etamsylati 12,5% 2 мл два раза в сутки, внутримышечно), очистительные клизмы два раза в день в течение 3 дней, ан-тибиотикотерапию (sol. Cefotaximi 1,3 г два раза в сутки, внутримышечно), под общим обезболиванием (sol. Sevorane) выполнена фиброколоноско-пия (видеоколоноскоп «PENTAX EC — 3830 FK»).
Аппарат свободно проведен до терминального отдела подвздошной кишки. Слизистая оболочка — физиологической окраски, ровная, блестящая, с «бархатистым» рельефом. Отмечаются отдельно расположенные скопления узелковых элементов (лимфоидных фолликулов), без признаков воспаления, диаметром 0,1-0,3 см (рис. 1). Сосудистый рисунок четкий, соответствует нормальному строению. Баугиниева заслонка губовидной формы, полностью смыкается. Устье аппендикса воронкообразное (рис. 2).
Слизистая оболочка толстой кишки розовая, складки ровные, гаустры хорошо выражены, сосудистый рисунок четкий (рис. 3). На выходе слизистая оболочка толстой кишки розовая, в верхней трети rectum имеется синюшного цвета протрузия уплощенной формы, размером 1,0х2,5 см, образование неподвижное, мягкое при пальпации (рис. 4).
Заключение: Ангиодисплазия (гемангиома?) верхней трети прямой кишки. Лимфофолликулярная гиперплазия слизистой терминального отдела подвздошной кишки 1-й степени.
Магнитно-резонансная томография: констатирована картина полиповидного образования верхней трети ампулы прямой кишки (ангиодисплазия?), в поле обзора в тазобедренных суставах небольшое количество жидкости. После введения контраста
Рис. 1. Отдельно расположенные скопления узелковых элементов (лимфоидных фолликулов), без признаков воспаления, диаметром 0,1-0,3см («PENTAX EC - 3830 FK»)
Рис. 2. Баугиниева заслонка губовидной формы, полностью смыкается («PENTAX EC - 3830 FK»)
92 МА № 2 (63) 2020
В.В. Паршиков, И.Ю. Карпова, НЮ. Широкова, А.В. Писклаков
значительное повышение сигнала от выявленного образования.
Ультразвуковое исследование органов брюшной полости: выявлен холестаз, увеличенные лимфоузлы в воротах печени, реактивные изменения поджелудочной железы. В правой почке лоцируется дополнительная долька. Отмечаются признаки дис-метаболической нефропатии.
Фиброгастродуоденоскопия: диагностирован хронический диффузный умеренно выраженный дуоденит.
Доплерография сосудов брюшной полости: осмотрена брюшная аорта до разделения на подвздошные ветви, стенки ее ровные. Диаметр на уровне отхождения чревного ствола 10 мм, регистрируется магистральный тип кровотока. Чревный ствол: диаметр 5 мм, индекс резистентности (ИР) 0,72, максимальная скорость 117 см/с, минимальная — 32 см/с. Верхняя брыжеечная артерия: диаметр 5,3 мм, ИР 0,8, максимальная скорость 133 см/с, минимальная — 26 см/с.
УЗИ толстой кишки: петли обычного диаметра, стенки кишки ровные, средней эхогенности, утолщены до 2,8 мм за счет мышечного слоя, слоистость сохранена, гаустрация прослеживается, перистальтика средняя. Лоцируются увеличенные до 10 мм множественные мезентериальные лимфоузлы, межпетлевой выпот.
Общий анализ крови: НЬ 127 г/л, Ег 3,17х1012/л, Тг 325х109/л, Le 13х109/л, п/я 4%, с/я 64%, эоз. 1%, лимф. 16%, мон. 15%, СОЭ 12 мм/ч.
Биохимический анализ крови: общий белок 70 г/л, креатинин 0,071 ммоль/л, мочевина 4,3 ммоль/л, электролиты крови в норме.
Общий анализ мочи — без особенностей.
С учетом стабильного состояния и проводимого лечения ребенку было выполнено оперативное вмешательство горизонтальным мини-доступом в левой подвздошной области. С помощью ФКС-навигации локализовали и клиновидно резецировали геман-гиому в верхней трети прямой кишки с последующим наложением двухрядного непрерывного и уз-
лового швов (образование направлено на гистологическое исследование).
Патологоморфологическое исследование: операционный материал фиксировали в 10% забуфе-ренном формалине (рН 7,2-7,4), подвергли стандартной гистологической обработке с получением парафиновых срезов толщиной 4-5 мкм, которые окрашивали гематоксилином и эозином. Для подтверждения диагноза гемангиомы проводили им-муногистохимическое изучение микроциркулятор-ного русла в слизистой кишечника с использованием моноклональных мышиных антител к CD31, clon JC70A (Lab Vision Corporation). Окрашивание проводили в автоматизированном модуле BONDMAX, используя систему детекции Bond polymer refine detection (протокол F) (Leyca Biosystems, UK). Просмотр и фотографирование гистологических препаратов осуществляли на микроскопе Nikon Eclipse E400 с помощью камеры Nikon DS-Fi2 и программного обеспечения NIS-Elements Basic Research.
Результаты: в гистологических препаратах фрагменты толстой кишки с сохраненной гистоархи-тектоникой. В подслизистом слое определяется образование с достаточно четкими границами, представленное множественными, кавернозно расширенными кровеносными сосудами с выстилкой одним слоем плоских эндотелиальных клеток без признаков атипии. В просвете сосудов отмечаются свежие красные тромбы. В подслизистом слое также определяются равномерно распределенные небольшие интактные сосуды, часть из которых полнокровные, часть — с эктазированными просветами. Слизистая оболочка над образованием не изменена. Мышечный слой обычного гистологического строения. В субсерозном слое имеются мелкие, равномерно распределенные полнокровные сосуды, небольшой отек (рис. 5).
Гистологическая картина соответствует кавернозной гемангиоме толстой кишки (ICD-O code 9120/0). D18.0.
Рис. 5. Образование, представленное множественными кавернозно расширенными кровеносными сосудами с выстилкой одним слоем плоских эндотелиальных клеток без признаков атипии. Окраска гематоксилином и эозином, х100
В послеоперационном периоде осложнений не отмечали. На контрольном осмотре состояние ребенка соответствовало удовлетворительному, кровотечений при дефекациях не было. Показатели гемоглобина, эритроцитов оставались в пределах возрастных норм.
***
Таким образом, больные с гемангиомами толстой кишки требуют клинического наблюдения и эндоскопического контроля, поскольку сосудистая нео-плазия способна к спонтанной регрессии.
Финансирование исследования. Работа не финансировалась никакими источниками.
Конфликта интересов не отмечено.
ЛИТЕРАТУРА/REFERENCES
1. Demirbas T., Guler N., Caliskan C., Gurcu B., Doganavsargil B., Korkut M. Mechanical bowel obstruction due to colonic hemangioma: report of a case. Turk J Gastroenterol 2006; 17(4): 305-307.
2. Yoo S. GI-associated hemangiomas and vascular malformations. Clin Colon Rectal Surg 2011; 24(3): 193-200, http://doi. org/10.1055/s-0031-1286003.
3. Levy A.D., Abbott R.M., Rohrmann C.A. Jr, Frazier A.A., Kende
A. Gastrointestinal hemangiomas: imaging findings with pathologic correlation in pediatric and adult patients. AJR Am J Roengenol 2001; 177(5): 1073-1081, http://doi.org/10.2214/ajr.1775.1771073.
4. Erkan G., Alagôzlu H., Memis L., Tuncer C. Rapidly growing giant solitary cavernous hemangioma in a patient with ulcerative colitis. Turk J Gastroenterol 2008; 19(4): 271-275.
5. Fenandez-Pineda I. Vascular tumors and malformations of the colon. World J Gastroenterol 2009; 15(41): 5242-5243, http://doi. org/10.3748/wjg.15.5242.
6. Frieden I., Enjolras O., Esterly N. Vascular birthmarks and other abnormalities of blood vessels and lymphatics. In: Shachcner L.A., Hansen R.C., editors. Pediatric dermatology. 3rd ed. Saint Louis. MO: Mosby; 2003. P. 833-862.
ИНФОРМАЦИЯ ОБ АВТОРАХ:
B.В. Паршиков, д.м. н., профессор, заведующий кафедрой детской хирургии ФГБОУ ВО «Приволжский исследовательский медицинский университет» Минздрава России;
И. Ю. Карпова, д. м. н., профессор кафедры детской хирургии ФГБОУ ВО «Приволжский исследовательский медицинский университет» Минздрава России
Н.Ю. Широкова, к.б. н., старший научный сотрудник группы патологической анатомии ФГБОУ ВО «Приволжский исследовательский медицинский университет» Минздрава России;
А.В. Писклаков, д.м.н., профессор, заведующий кафедрой детской хирургии ФГБОУ ВО «ОмГМУ» Минздрава России
Для контактов: Карпова Ирина Юрьевна,
e-mail: ikarpova73@mail.ru
94 Ма № 2 (63) 2020 В.В. Паршиков, И.Ю. Карпова, Н.Ю. Широкова, А.В. Писклаков
