Научная статья на тему 'Успешное лечение синдрома короткой кишки у ребенка с обширной инфантильной гемангиомой брюшной полости'

Успешное лечение синдрома короткой кишки у ребенка с обширной инфантильной гемангиомой брюшной полости Текст научной статьи по специальности «Клиническая медицина»

CC BY
235
68
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.
Журнал
Детская хирургия
ВАК
RSCI
Область наук
Ключевые слова
ОБШИРНАЯ ГЕМАНГИОМА БРЮШНОЙ ПОЛОСТИ / ЛЕЧЕНИЕ ГЕМАНГИОМ / РАПАМИЦИН / СИНДРОМ КОРОТКОЙ КИШКИ / EXTENSIVE INFANTILE ABDOMINAL HEMANGIOMA / TREATMENT OF HEMANGIOMAS / RAPAMYCIN / SHORT BOWEL SYNDROME

Аннотация научной статьи по клинической медицине, автор научной работы — Аверьянова Юлия Валентиновна, Степанов А.Э., Разумовский А.Ю., Поляев Ю.А., Макаров С.П.

При обширных гемангиомах сложной локализации проводится комплексное лечение хирургическое, эндоваскулярное и медикаментозное. Применение β-адреноблокаторов и mTOR-ингибиторов для лечения сосудистых опухолей получает все большее распространение ввиду их высокой эффективности. В статье приводится описание клинического наблюдения пациентки первого года жизни с обширной гемангиомой брюшной полости, приведшей к мезентериальному тромбозу с формированием синдрома короткой кишки. Успешное использование mTOR-ингибиторов привело к регрессии опухоли и дало возможность выполнить аутологичную интестинальную реконструкцию с полным восстановлением пищевой независимости.

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

Похожие темы научных работ по клинической медицине , автор научной работы — Аверьянова Юлия Валентиновна, Степанов А.Э., Разумовский А.Ю., Поляев Ю.А., Макаров С.П.

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

Successful treatment of short bowel syndrome in a child with extensive infantile abdominal hemangioma

Extensive hemangiomas of complicated localization require combined treatment including surgery, endovascular intervention, and pharmacotherapy. The use of beta-adrenoblockers and mTOR inhibitors for the treatment of vascular tumours becomes increasingly popular owing to their high efficiency. The authors report a patient in her first year of life presenting with extensive abdominal hemangioma that resulted in mesenteral thrombosis and short bowel syndrome. The use of mTOR inhibitors caused regression of the tumour and allowed autologic intestinal reconstruction to be performed with complete restoration of self-feeding ability.

Текст научной работы на тему «Успешное лечение синдрома короткой кишки у ребенка с обширной инфантильной гемангиомой брюшной полости»

S.Yu., Komar' V.I., Kutskaya S.V., Mazhid A.A. Acute diseases of the scrotum in children and adolescents: clinical features, surgical treatment, follow-up monitoring results. Pediatriya. 2008; 87 (1): 90-4. (in Russian)

21. Bychkov V.A., Kirpatovskiy I.D., Voronyuk G.M., Komar V.I., Bagdasaryan A.G., Bachu M. Rafik. Long-term results of surgical treatment of acute diseases of the testis in children. Trudnyy patsient. 2006; 6: 18-24. (in Russian)

22. Ringdahl E., Teague L. Testicular torsion. Am. Fam. Physician. 2006; 74 (10): 1739-43.

23. Yudin Ya.B., Ibatulin I.A., Sakhovskiy A.F. Causes of acute lesions of the hydatid of the testis and epididymis. Urologiya i nefrologiya. 1982; 4: 31-5. (in Russian)

24. Sholokhov V.N., Bukharkina D.B., Patyutko Yu.I. Intraoperative ultrasonography during surgery of liver tumors. Annaly khirurgicheskoy gepatologii. 2004; 9 (2): 1-6.

25. Tornuev Yu.V., Khachatryan R.G., Khachatryan A.P. et al. Electrical Impedance of Biological Tissues. [Elektricheskiy impedans biologicheskikh tkaney]. Moscow: VZPI; 1990. (in Russian)

26. Coffman F.D., Cohen S. Impedance measurements in the biomedical sciences. Anal. Cell Pathol. (Amst.). 2012; 8: 31.

27. Tarusov B.N. On the dielectric constant of the muscle. Doklady AN SSSR. 1934; 5 (3): 353-6. (in Russian)

28. Tarusov B.N. Electrical conductivity as a method to determine the viability of tissues. Arkhiv biologicheskikh nauk. 1938; 2 (52): 17881. (in Russian)

29. Tarusov B.N. The Method for Determining the Regenerative Capacity

of the Tissues of Animals. [Sposob opredeleniya regenerativnoy sposobnosti zhivotnykh tkaney]. A.s. SSSR ot 03.09.1939. (in Russian)

30. Mishra V. et al. A real-time electrical impedance sensing biopsy needle. IEEE Trans. Biomed. Eng. 2012; 8: 23.

31. Bokeriya L.A., Beledzhyants G.A., Movsesyan R.R., Muratov R.M., Korzhenevskiy A.V., Kornienko V.N., Cherepenini V.A. Bioelectric impedancometry of the myocardium during the surgery on the heart with extracorporeal circulation. Byulleten' eksperimental'noy biologii i meditsiny. 2007; 1: 38-41. (in Russian)

32. Panchenkov D.N., Leonov S.D. Bioimpedance Analysis in Experimental Medicine. [Bioimpedansnyy analizveksperimental'noy meditsine]. Smolensk: Madzhenta; 2012. (in Russian)

33. Shchedrov D.N. Optimization of Diagnosis and Treatment of Acute Epididymitis in Children. [Optimizatsiya diagnostiki i lecheniya ostrogo epididimita u detey]: Diss. Moscow; 2011. (in Russian)

34. Yusufov A.A. Ultrasound Criteria for Diagnosis and Evaluation of Surgical Treatment of Diseases of the Inguinal-scrotal Region in Children. [Ul'trazvukovye kriterii diagnostiki i otsenki lecheniya khirurgicheskikh zabolevaniy pakhovo-moshonochnoy oblasti u detey]: Diss. Moscow; 2011. (in Russian)

35. Kogan M.I., Shaldenko O.A., Orlov V.M., Sizonov V.V. Historical aspects of modern methods of surgical treatment of abdominal form of cryptorchidism. Detskaya khirurgiya. 2014; 18 (3): 48-53. (in Russian)

36. Gubov Yu.P., Blandinskiy V.F., Sokolov S.V., Lugovkin A.V. The development of the testes in boys with inguinal hernia. Detskaya khirurgiya. 2015; 19 (2): 14-8. (in Russian)

Поступила 27.05.15

НАБЛЮДЕНИЯ ИЗ ПРАКТИКИ

© КОЛЛЕКТИВ АВТОРОВ, 2015

УДК 616.381-006.311-06:616.34-007.21]-089

Аверьянова Ю.В.1, Степанов А.Э.1, Разумовский А.Ю.2, Поляев Ю.А.1, Макаров С.П.1, Васильев К.Г.2, Бологое А.А.1, Ашманов К.Ю.1, Мызин А.В.1, Исаева М.В.1, Бурмистров И.Ю. \ Кочкин В.С.1, Брюсов Г.П.1, Рогожин Д.В.1, Эктова А.П.1

УСПЕШНОЕ ЛЕЧЕНИЕ СИНДРОМА КОРОТКОЙ КИШКИ У РЕБЕНКА С ОБШИРНОЙ ИНФАНТИЛЬНОЙ ГЕМАНГИОМОЙ БРЮШНОЙ ПОЛОСТИ

'ФГБУ» Российская детская клиническая больница»Минздрава России, 119571, г. Москва, Россия; 2кафедра детской хирургии (зав. - проф. Разумовский А.Ю.) ГБОУ ВПО РНИМУ им. Н.И. Пирогова, 123001,г. Москва, Россия

Для корреспонденции: Аверьянова Юлия Валентиновна, a102176j@ya.ru

При обширных гемангиомах сложной локализации проводится комплексное лечение - хирургическое, эндоваскулярное и медикаментозное. Применение в-адреноблокаторов и mTOR-ингибиторов для лечения сосудистых опухолей получает все большее распространение ввиду их высокой эффективности. В статье приводится описание клинического наблюдения пациентки первого года жизни с обширной гемангиомой брюшной полости, приведшей к мезентериальному тромбозу с формированием синдрома короткой кишки. Успешное использование mTOR-ингибиторов привело к регрессии опухоли и дало возможность выполнить аутологичную интестинальную реконструкцию с полным восстановлением пищевой независимости.

Ключевые слова: обширная гемангиома брюшной полости; лечение гемангиом; рапамицин; синдром короткой кишки.

Для цитирования: Детская хирургия.2015; 19 (6): 51-53.

Aver'yanova Yu.V., Stepanov A.E., Razumovsky A.Yu., Polyaev Yu.A., Makarov S.P., Vasil'ev K.G., Bologov A.A., Ashmanov K.Yu, Myzin A.V., Isaeva M.V., Burmistrov I.Yu., Kochkin VS., Bryusov G.P., Rogozhin D.V., Ektova A.P.

SUCCESSFUL TREATMENT OF SHORT BOWEL SYNDROME IN A CHILD WITH EXTENSIVE INFANTILE ABDOMINAL HEMANGIOMA

Russian Children's Clinical Hospital, Russian Ministry of Health, Moscow, 117571; N.I.Pirogov Russian National Research Medical University, Russian Ministry of Health, Moscow, 123001

Extensive hemangiomas of complicated localization require combined treatment including surgery, endovascular intervention, and pharmacotherapy. The use of beta-adrenoblockers and mTOR inhibitors for the treatment of vascular tumours becomes increasingly popular owing to their high efficiency. The authors report a patient in her first year of life presenting with extensive abdominal hemangioma that resulted in mesenteral thrombosis and short bowel syndrome. The use of mTOR inhibitors caused regression of the tumour and allowed autologic intestinal reconstruction to be performed with complete restoration of self-feeding ability.

Key words: extensive infantile abdominal hemangioma, treatment of hemangiomas, rapamycin, short bowel syndrome.

For citation: Detskaya khirurgiya. 2015; 19 (6): 51-53. (In Russ.) For correspondence: Aver'yanova Yuliya, a102176j@ya.ru

Received 27.05.15

Введение

Несмотря на то что гемангиомы являются самым часто встречающимся видом доброкачественных опухолей у детей, обширные инфантильные гемангиомы брюшной полости - явление не частое, а осложнение опухоли в виде мезентериального тромбоза с исходом в синдром короткой кишки (СКК) - редчайшее наблюдение. В англоязычной периодике за последние 20 лет, просмотренной в PubMed, мы нашли около 5 статей [1-5] об обширных гемангиомах с поражением брыжейки тонкой кишки и/или непосредственно самого кишечника у взрослых и детей, но не обнаружили ни одной подобной публикации. Приводим клинический случай успешного лечения ребенка с обширной гемангиомой брюшной полости и последствиями мезентериального тромбоза в виде СКК.

Клинический случай

Больная А. через 2 нед после рождения была госпитализирована в стационар по месту жительства в связи с нарастающей вялостью, рвотой, вздутием живота. При поступлении выявлены признаки перитонита; больная подготовлена к экстренной операции. На операции выявлены мезентериальный тромбоз, субтотальный некроз тонкой кишки, множественные перфорации тонкой кишки, разлитой перитонит. Выполнена субтотальная резекция тонкой кишки, еюностомия, санация и дренирование брюшной полости. Девочка перенесла целый ряд экстренных операций по поводу рецидивирующих перфораций тонкой кишки и перитонита. В результате длина резидуальной кишки составила около 37 см при наличии сохранной толстой кишки.

В нашу клинику ребенок поступил в возрасте 5 мес с дефицитом массы и роста, с классическими проявлениями СКК и эпизодами кишечных кровотечений, источник которых не был установлен при эндоскопических исследованиях.

Девочке имплантирован венозный порт, подобрана схема парентерального питания, параллельно продолжено комплексное обследование.

При УЗИ брюшной полости в корне брыжейки впервые было обнаружено образование неоднородной узловой структуры, с повышенной эхогенностью и выраженной васкуляри-зацией по всей толще. Была выполнена ангиография, выявлена дополнительная васкуляризация некоторых участков стенок тонкой кишки, корня брыжейки, хвоста поджелудочной железы, селезенки (рис. 1 на вклейке). В протоколах ранее проведенных многочисленных операций указаний на гипер-васкулярное новообразование брюшной полости не было.

После тщательной подготовки ребенка, стабилизации состояния и некоторого улучшения антропометрических показателей была выполнена ревизия брюшной полости. Выявлено, что левую половину брюшной полости от хвоста поджелудочной железы до левого купола диафрагмы занимает мягкоэластичное новообразование, состоящее из кровеносных сосудов и макроскопически напоминающее гемангиоматоз (рис. 2 на вклейке).

Новообразование выраженно кровило, удалить его радикально не представлялось возможным. Также обнаружено, что брыжейка тонкой кишки нашпигована подобными образованиями разного диаметра и различной формы. Таким образом, диагностирован гемангиоматоз брюшной полости с поражением сосудов брыжейки, что и явилось причиной

имевшего место мезентериального тромбоза. Длина резидуальной тонкой кишки от связки Трейца до илеоцекального угла 40 см. С учетом поражения стенки резидуальной тонкой кишки и ее брыжейки проведение аутологичной интести-нальной реконструкции признано невозможным до регрессии опухоли. Операция закончена биопсией новообразования.

По данным гистологического и иммуногистохимическо-го исследований диагностирована инфантильная гемангиома брюшной полости (рис. 3, 4 на вклейке).

Ввиду отсутствия опыта лечения больных первого года жизни с сочетанием обширной гемангиомы брюшной полости и СКК вопрос о противоопухолевой терапии решался сложно. Особенно трудно было определить эффективную терапевтическую концентрацию препаратов в условиях выраженной мальабсорбции.

Изначально была начата терапия пропранололом в дозе 2 мг/кг в сутки. Клинический эффект оценивали по бради-кардии, возникавшей через час после приема препарата. Но вскоре по данным УЗИ и допплерографии отмечено распространение опухоли по брюшной полости. Было решено подключить гормонотерапию: метилпреднизолон в дозе 5 мг/кг в сутки. Комбинированная терапия в течение 4 нед клинического эффекта не дала, более того, по данным исследований отмечен прогрессивный рост опухоли.

При кардиологическом обследовании выявлены признаки миокардиодисторофии со снижением фракции выброса до 52%.

Появление признаков миокардиодистрофии и отсутствие видимого эффекта от проводимого лечения привели к смене терапии и назначению сиролимуса (препарат Рапамун, Pfizer, США) в инициальной дозе 0,1 мг/сут с последующим повышением дозы до 1 мг/сут под контролем концентрации препарата в крови. На фоне терапии рапамуном отмечено сокращение размеров образования в 2,5 раза.

Через 6 мес после начала терапии сиролимусом отмечена манифестация генерализованной грибковой инфекции с идентификацией в крови Candida albicans и Candida guillier-mondi, чувствительных in vitro к большинству препаратов. Но in vivo монотерапия последовательно флуконазолом, во-риконазолом, амфотерицином B эффекта не дала. По протоколу ведения больных с инвазивным кандидозом необходимо проводить замену центрального венозного катетера (ЦВК). Однако ввиду выраженных последствий неоднократных ка-тетеризаций вен и невозможности перестановки ЦВК было принято решение не удалять венозный порт, а начать комбинированную противогрибковую терапию вориконазолом и амфотерицином В. На фоне лечения отмечена положительная динамика. Но дважды после отмены препаратов возникал рецидив грибкового сепсиса.

Между эпизодами инвазивного кандидоза зафиксирован эпизод транслокации кишечной флоры с идентификацией полирезистентного штамма Acinetobacter baumanii. На фоне терапии колистиметатом натрия (препарат "Колистин", GRUNENTHAL, GmbH, Германия) в дозе 4,5 мг/сут бактериальная инфекция купирована, но возник рецидив кандемии, потребовавший возобновления комбинированной противогрибковой терапии.

В этот же период отмечено возникновение и нарастание явлений цитолиза и холестаза. По возможности была проведена редукция гепатотоксичной терапии, начат прием будесо-

нида (препарат Буденофальк, производитель Dr. Falk Pharma, Германия) в дозе 3 мг/сут, усилена гепатопротекторная и хо-леретическая терапия, начато использование жировых эмульсий нового поколения. На этом фоне отмечено уменьшение цитолиза и холестаза, но для полной клинико-лабораторной ремиссии потребовалось 1,5 года.

В течение года проводилась терапия сиролимусом и после ангиографического подтверждения значительного сокращения размеров опухоли было принято решение о выполнении аутологичной интестинальной реконструкции. Проведена операция: релапаротомия, разделение спаек, STEP (Serial Transverse Enteroplasty) с интубацией тонкой кишки через гастростому, эзофагогастрофундопликация по Ниссену. Биопсия опухоли. Биопсия печени. При ревизии выявлено, что сосудистая опухоль значительно регрессировала, ткать опухоли склерозирована, желто-серого цвета. Один из больших узлов локализован в брыжейке, в области хвоста поджелудочной железы и селезенки. При мобилизации желудка часть опухоли удалена, отправлена на гистологическое исследование. Протяженность тонкой кишки от связки Трейтца до илеоцекального угла 40 см. Тонкая кишка практически не ди-латирована, стенка истончена. В местах, где ранее были расположены опухолевые узлы, на стенке тонкой кишки участки склероза. Толстая кишка сохранена на всем протяжении, без особенностей. Выполнена STEP. Создано 15 кишечных анастомозов (ПДС 5/0). В результате операции длина тонкой кишки достигла 60 см.

По данным биопсии - регрессия опухоли с разрастанием зрелой жировой ткани (рис. 5 на вклейке).

Результаты и обсуждение

Ранний послеоперационный период осложнился кишечным кровотечением, которое удалось купировать консервативно.

В течение последующих двух лет в ходе процессов ин-тестинальной адаптации отмечено уменьшение признаков мальабсорбции, увеличение энтеральной толерантности, что позволило постепенно отменить парентеральное питание; наблюдалось восстановление соответствующих возрасту антропометрических данных.

В настоящее время девочке 3 года 6 мес, масса тела 13 кг, что соответствует 12-му перцентилю, рост 90 см - 0,9-му перцентилю, индекс массы тела - 16-му (рис. 6 на вклейке). Ребенок активен, социально адаптирован, посещает детские дошкольные учреждения.

До сих пор нет четкой общей концепции лечения обширных инфантильных гемангиом, в частности с локализацией в брюшной полости. Тактика балансирует между виртуозными операциями с элементами эндоваскулярных эмболизаций опухоли и медикаментозной терапией [6-8].

Из арсенала лекарственных препаратов для лечения сосудистых опухолей в настоящее время используют традиционный метилпреднизолон с вариациями в дозировках и длительности применения, а-интерферон, винкристин, неселективные ß-адреноблокаторы (пропранолол) и с 2010 г. - mTOR-ингибиторы (mammalian target of Rapamycin - мишень для Рапамицина у млекопитающих) - сиролимус.

Низкая экспрессия сосудистого эндотелиального фактора роста (VEGF) в тканях опухоли позволила сразу же отказаться от терапии а-интерфероном. Эффективные при лечении гемангиом любой локализации мегадозы метилпреднизоло-на также были отвергнуты ввиду высокого риска развития в первую очередь гнойно-септических осложнений. Поэтому в качестве инициального препарата был выбран пропранолол.

Механизмы действия В-адреноблокаторов на сосудистые опухоли до сих пор четко не определены. Некоторые из предполагаемых гипотез - вазоконстрикция, снижение производства ренина, ингибирование ангиогенеза и стимуляции апоптоза, но, вероятнее всего, имеет место смешанный механизм [9-11].

Известно, что только 25 % от принятого перорально про-пранолола попадает в системный кровоток [12]. У пациентов

с выраженной мальабсорбцией гипотетически этот процент значительно ниже, хотя у нашей больной мы отмечали бради-кардию через час после приема препарата в дозе 2 мг/кг в сутки, что свидетельствует о реализации ß-адреноблокирующего действия препарата. Сопутствующие кардиологические проблемы и более высокий риск развития осложнений у ребенка с СКК не позволили нам увеличить дозу пропранолола до 3-4 мг/кг в сутки, так же как и применить большие, более эффективные, дозы метилпреднизолона. Вероятно, именно невозможность использования нужных дозировок явилась причиной неэффективности данной схемы лечения. Согласно консенсусу 2011 г, в рамках которого был проведен анализ публикаций о применении ß-адреноблокаторов у детей с инфантильными гемангиомами различных локализаций (всего 1175 больных), в 86 % случаев отмечен положительный эффект лечения пропранололом [12].

Белок mTOR представляет собой серин-треониновую киназу, играющую ключевую роль в регуляции процессов трансляции и пролиферации клеток у млекопитающих. Ингибиторы mTOR подавляют пролиферацию и вызывают апоптоз опухолевых клеток, а также оказывают мощное антиангиогенное действие, связанное с ингибированием VEFG [13]. В 2010 г появились публикации об успешном применении mTOR-ингибиторов при лечении сосудистых опухолей у детей [13-15]. Наш опыт использования сироли-муса подтвердил его высокую эффективность. Возможность контролировать концентрацию препарата в крови позволила подобрать нужную дозу у больного с выраженной мальаб-сорбцией. Отрицательным моментом является иммуносу-прессивный эффект сиролимуса, который в данном конкретном случае способствовал развитию инвазивного кандидоза, потребовавшего применения длительной комбинированной противогрибковой терапии. Несомненно, что хроническая генерализованная грибковая инфекция, применение гепа-тотоксичных лекарственных препаратов, а также эпизоды транслокации кишечной флоры привели к развитию холеста-тического гепатита. При этом нельзя полностью исключать влияние жировых эмульсий старого поколения. В настоящее время доказано, что в развитии холестатического поражения печени значительную роль играют фитостеролы, содержащиеся в жировых эмульсиях на основе соевого масла [16]. Один из фитостеролов, стигмастерол, снижает печеночную экспрессию генов транспорта желчных кислот Abcb11, Abcc2 и Fxr, тем самым блокирует работу помпы, экспортирующей желчные кислоты BSEP (the bile salt export pump), в результате нарушается экскреция желчных кислот в канальцы, что приводит к внутрипеченочному холестазу. Стигмастерол также запускает провоспалительную активацию макрофагов печени, что, в свою очередь, приводит к изменению экспрессии генов транспорта желчных кислот (Abcb11/BSEP, Abcc2/ MRP2), вызывая развитие воспалительно-индуцированного холестаза [16, 17].

STEP, выполненная после регрессии опухоли, в данном случае являлась операцией выбора из-за отсутствия дилата-ции резидуальной кишки. Удлинение тонкой кишки до 66% привело к увеличению энтеральной толерантности и постепенному отказу от парентерального питания.

Заключение

Несмотря на все трудности, подстерегавшие нас при лечении данной пациентки, удалось избежать необратимых осложнений, добиться регрессии опухоли на фоне терапии ингибиторами mTOR, выполнить аутологичную интести-нальную реконструкцию и полную пищевую независимость.

ЛИТЕРАТУРА/REFERENCES

1. Guang-Zhi Yang, Jing Li, Hua Jin. Giant mesenteric hemangioma of cavernous and venous mixed type: a rare case report. BMC Surg. 2013; 13: 50.

2. Boyle L., Lack E.E. Solitary cavernous hemangioma of small intes-

tine. Case report and literature review. Arch. Pathol. Med. Lab. 1993; 117: 939-41.

3. Ruiz A.R. Jr, Ginsberg A.L. Giant mesenteric hemangioma with small intestinal involvement: an unusual cause of recurrent gastrointestinal bleed and review of gastrointestinal hemangiomas. Dig. Dis. Sci. 1999; 44: 2545-51.

4. Parker W.T., Harper J.G., Rivera D.E., Holsten S.B., Bowden T. Mesenteric cavernous hemangioma involving small bowel and appendix: a rare presentation of a vascular tumor. Am Surg. 2009; 75: 811-6.

5. Kazimi M., Ulas M., Ibis C., Unver M., Ozsan N., Yilmaz F. et al. A rare cause of recurrent gastrointestinal bleeding: mesenteric heman-gioma. World J. Emerg. Surg. 2009; 29: 5.

6. Zhou J.X., Huang J.W., Wu H., Zeng Y. Successful liver resection in a giant hemangioma with intestinal obstruction after embolization. World J. Gastroenterol. 2013; 19 (19): 2974-8.

7. Hussain A., Mahmood H., Almusawy H. Moderate size infantile haemangioma of the neck - conservative or surgical treatment? : a casereport. J. Med. Case Rep. 2008; 2: 52.

8. Gonjalves C., Lobo L., Anjos R., Salgueiro C., Lopes A.I. Giant infantile hepatic hemangioma: which therapeutic options? Acta Med. Port. 2013; 26 (6): 750-4.

9. Sans V., de la Roque E.D., Berge J. et al. Propranolol for severe infantile hemangiomas: follow-up report. Pediatrics. 2009; 124 (3): e423-31.

10. Schiestl C., Neuhaus K., Zoller S et al. Efficacy and safety of propranolol as first-line treatment for infantile hemangiomas. Eur. J. Pe-diatr. 2011; 170 (4): 493-501.

11. Chim H., Armijo B.S., Miller E., Gliniak C., Serret M.A., Gosain A.K. Propranolol induces regression of hemangioma cells through HIF-1a-mediated inhibition of VEGF-A. Ann. Surg. 2012; 256 (1): 146-56.

12. Drolet B.A., Frommelt P.C., Chamlin S.L., Haggstrom A., Bauman N.M., Chiu Y.E. et al. Initiation and use of propranolol for infantile hemangioma: report of a consensus conference. Pediatrics. 2013; 131 (1): 128-40.

13. Du W., Gerald D., Perruzzi C.A., Rodriguez-Waitkus P., Enayati L., Krishnan B. et al. Vascular tumors have increased p70 S6-kinase activation and are inhibited by topical rapamycin. Lab. Invest. 2013; 93 (10): 1115-27.

14. Qiu M., Qi X., Dai Y., Wang S., Quan Z., Liu Y., Ou J. Infantile haemangioma: a complicated disease. Front. Biosci. (Landmark Ed.). 2015; 20: 1004-16.

15. Ningning Zheng, Xudong Ding, Rabita Jahan. Low concentration of rapamycin inhibits hemangioma endothelial cell proliferation, migration, and vascular tumor formation in mice. Curr. Ther. Res. Clin. Exp. 2014; 76: 99-103.

16. Xu Z.W., Li YS. Pathogenesis and treatment of parenteral nutrition-associated liver disease. HepatobiliaryPancreat. Dis. Int. 2012; 11 (6): 586-93.

17. Raphael B.P., Duggan C. Prevention and treatment of intestinal failure-associated liver disease in children. Semin. Liver Dis. 2012; 32 (4): 341-7.

Поступила 27.05.15

© КОЛЛЕКТИВ АВТОРОВ, 2015 УДК 616.344-089.86-06:616.346.5-007.44 Федулов А.В., Щербина В.И., Друзюк Е.З., Филюшкин Ю.Н., Сигачев А.В., Машков А.Е.

СЛУЧАЙ ИЛЕОЦЕКАЛЬНОЙ ИНВАГИНАЦИИ У РЕБЕНКА С КОНЦЕВОЙ ИЛЕОСТОМОЙ

Отделение детской хирургии ГБУЗ МО «Московский областной научно-исследовательский клинический институт им. М.Ф. Владимирского», 129110, Москва

Для корреспонденции: Федулов Александр Владимирович, iksanderf@mail.ru

Кишечная инвагинация является частой патологией, особенно в возрасте от 4 до 12 мес. В отделении детской хирургии МОНИКИ находился на лечении ребенок 7 мес с концевой илеостомой, у которого на 6-е сутки после операции произошла илеоцекальная инвагинация. Наше сообщение представляет крайне редкий случай илеоцекальной инвагинации у ребенка с отключенной толстой кишкой и терминальной илеостомой, что представило значительные трудности в диагностике. Ключевые слова: илеоцекальная инвагинация; терминальная илеостома; отключенная толстая кишка; дети.

Для цитирования: Детская хирургия. 2015; 19 (6): 53-54.

FedulovA.V., Shcherbina V.I., DruzyukE.Z.,Filyushkin Yu.N., SigachevA.V., MashkovA.E. A CASE OF ILEOCECAL IN A CHILD WITH TERMINAL ILEOSTOMA M.F.Vladimirsky, Moscow Regional Research Clinical Institute, Moscow 129110

Intestinal invagination is a frequent pathology especially at the age between 4 and 12 months. A 7 month old child with terminal ileostoma was treated in the Pediatric Surgery Department, Moscow Regional Research Clinical Institute, in whom ilocecal invagination developed on day 6 after surgery. This is an extremely rare observation of the child with the shut off colon and terminal ileostoma that proved very difficult to diagnose.

Key words: ileocecal invagination, terminal ileostoma, shut off colon, childre.

For citation: Detskaya khirurgiya. 2015; 19 (6): 53-54. (In Russ.) For correspondence: Федулов Александр Владимирович, iksanderf@mail.ru

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.

Received 12.05.15

Кишечная инвагинация у детей является частой патологией, особенно в возрасте от 4 до 12 мес. Причины инвагинации у детей разнообразны, одна из важных причин - анатомическая особенность илео-цекального угла. Инвагинация в типичных случаях имеет яркую клиническую картину и не представляет трудностей при диагностике.

В данном сообщении представлен редкий случай инвагинации кишечника у ребенка с концевой илео-стомой. В литературе мы не встречали подобного наблюдения у детей.

Б о л ь н о й Ж., 7 мес, переведен по экстренным показаниям в ДХО МОНИКИ с диагнозом: заворот подвздошной кишки с некрозом, состояние после

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.