Научная статья на тему 'ДИССЕМИНИРОВАННАЯ САРКОМА КАПОШИ С ПОРАЖЕНИЕМ КОСТЕЙ У ВИЧ-ИНФИЦИРОВАННЫХ БОЛЬНЫХ. КЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙ'

ДИССЕМИНИРОВАННАЯ САРКОМА КАПОШИ С ПОРАЖЕНИЕМ КОСТЕЙ У ВИЧ-ИНФИЦИРОВАННЫХ БОЛЬНЫХ. КЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙ Текст научной статьи по специальности «Клиническая медицина»

CC BY
171
27
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.
Журнал
Современная онкология
Scopus
ВАК
Область наук
Ключевые слова
САРКОМА КАПОШИ / ВИЧ-ИНФИЦИРОВАННЫЕ / ВИРУС ГЕРПЕСА ЧЕЛОВЕКА 8-ГО ТИПА / ПОРАЖЕНИЕ КОСТЕЙ / ДИАГНОСТИКА / ПОЗИТРОННО-ЭМИССИОННАЯ ТОМОГРАФИЯ / СОВМЕЩЕННАЯ С КОМПЬЮТЕРНОЙ ТОМОГРАФИЕЙ

Аннотация научной статьи по клинической медицине, автор научной работы — Огнерубов Николай Алексеевич, Антипова Татьяна Сергеевна

Обоснование. Саркома Капоши представляет собой сосудистую опухоль низкой степени злокачественности, поражающую кровеносные и лимфатические сосуды, связанную с вирусом герпеса человека 8-го типа (HHV8). Как правило, в процесс вовлекаются кожа нижних конечностей, а затем другие органы и лимфатические узлы. Различают 4 варианта болезни с различной клинической картиной: классический, эндемический, эпидемический и иммуносупрессивный. Эпидемический вариант встречается чаще и протекает более агрессивно, причем специфические поражения носят множественный характер, включая кожу, слизистые оболочки, лимфатические узлы, желудочно-кишечный тракт, легкие и селезенку. Изменения в костях наблюдаются крайне редко. Цель. Представить случай поражения костной ткани при саркоме Капоши у пациента, инфицированного вирусом иммунодефицита человека (ВИЧ). Результаты. Мы наблюдали ВИЧ-инфицированного мужчину 43 лет с саркомой Капоши стадии 4Б на фоне нерегулярного проведения антиретровирусной терапии в фазе прогрессирования. Длительность анамнеза составила 32 мес. Клинический дебют опухолевого процесса отмечен с поражения кожи плеча. При гистологическом и иммуногистохимическом исследовании биоптата кожи морфологическая картина соответствует саркоме Капоши. Опухолевые клетки экспрессируют HHV8. При эндоскопическом обследовании выявлено морфологически подтвержденное поражение слизистой полости рта, желудка и проксимального отдела толстой кишки, а при спиральной компьютерной томографии органов грудной клетки - легких. По этому поводу проводилась химиотерапия с применением оксалиплатина и этопозида на протяжении 6 мес, на фоне которой наблюдалось прогрессирование процесса с вовлечением забрюшинных лимфоузлов, левого надпочечника и полового члена. По поводу поражения последнего выполнена циркумцизия. Лечение продолжено. Через 3 мес по данным позитронно-эмиссионной томографии, совмещенной с компьютерной томографией (ПЭТ/КТ) с 18-фтордезоксиглюкозой (18-ФДГ), выявлено литическое поражение подвздошной кости слева, забрюшинных, подвздошных лимфоузлов всех групп, а также паховых лимфоузлов слева, левого надпочечника и легких с повышенной фиксацией 18-ФДГ. Заключение. Саркома Капоши у ВИЧ-инфицированных больных протекает агрессивно с диссеминированным поражением кожи и внутренних органов, включая кости, о чем свидетельствует приведенный случай. При этом варианте чаще поражаются кости осевого скелета. ПЭТ/КТ является методом выбора медицинской визуализации при дифференциальной диагностике и установлении распространенности опухолевого процесса.

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

Похожие темы научных работ по клинической медицине , автор научной работы — Огнерубов Николай Алексеевич, Антипова Татьяна Сергеевна

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

DISSEMINATED KAPOSI SARCOMA WITH OSSEOUS METASTASES IN PATIENTS WITH HIV INFECTION. CASE REPORT

Background. Kaposi sarcoma is a low-grade vascular tumor affecting blood and lymphatic vessels associated with the human herpes virus type 8 (HHV-8). As a rule, the skin of the lower extremities is involved in the process first of all, and then other organs and lymph nodes are involved. There are 4 various types of the disease with different clinical picture: the classic, the endemic, the epidemic and immunosuppression subtype. The epidemic subtype is the most common and has the most aggressive course, with specific lesions of a multiple kind, including the skin, mucous membrane layers, the lymph nodes, the gastrointestinal tract, the lungs and the spleen. Osseous metastases are extremely rare. Aim. Show the case of Kaposi sarcoma with osseous metastases in patient with the human immunodeficiency virus (HIV) infection. Results. We observed a 43-year-old patient with HIV infection and stage 4b Kaposi sarcoma against the background of the irregular antiretroviral therapy in the progression stages. The duration of the anamnesis was 32 months. The clinical debut of the cancer process was noted with skin lesions on the shoulder. Histological and immunohistochemical analysis of skin biopsies showed the morphological picture of Kaposi sarcoma. HHV-8 was expressed in tumor cells. During the endoscopic examination the lesions of oral mucosa, stomach and proximal colon were confirmed morphologically, and spiral computed tomography of the chest revealed the lesions in the lungs. On this point, the patients received oxaliplatin-based chemotherapy and aetoposidum for 6 months and against the background of this treatment we observed the disease progression associated with the involvement of the retroperitoneal lymph nodes, the left adrenal gland and the penis. Circumcision was performed in the case associated with the involvement of the penis. The treatment was continued. The lytic left iliac bone lesion, the retroperitoneal lymph nodes, the iliac lymph node groups, as well as the left inguinal lymph nodes, the left adrenal gland and the lungs were characterized by a high F-18 FDG uptake after 3 months of the treatment, according to the results of Fluorine-18 fluorodeoxyglucose (F-18 FDG) positron emission tomography combined with computed tomography (PET/CT). Conclusion. Kaposi sarcoma in patients with HIV infection had an aggressively course with disseminated skin lesions and internal organ involvement, including bones as showed in this clinical case. In this case, the axial skeleton was more commonly involved. PET/CT is a diagnostic imaging method in the differential diagnosis and determination of the prevalence of the cancer process.

Текст научной работы на тему «ДИССЕМИНИРОВАННАЯ САРКОМА КАПОШИ С ПОРАЖЕНИЕМ КОСТЕЙ У ВИЧ-ИНФИЦИРОВАННЫХ БОЛЬНЫХ. КЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙ»

ОБЗОР

https://doi.org/10.26442/18151434.2021.4.201291

Рис. 5. Охват АРТ ВИЧ-инфицированных пациентов до момента установления ЗНО. Fig. 5. Antiretroviral therapy coverage for HIV-infected patients before MN is registered.

200-

O100-

He получают APT на момент ЗНО Получают APT более 3 мес

1994-2005

2006-2010 Годы

2011-2016

Рис. 6. Вирусная нагрузка - количество РНК ВИЧ у пациентов с ВИЧ и ЗНО.

Fig. 6. Viral load - the number of copies of HIV RNA in blood patients with HIV and MN.

200-1 Вирусная нагрузка: 1 менее 400 копий/мл более 401 копий/мл

го 150-

i 100-

Годы

Таблица 1. Нозологическая характеристика ЗНО у пациентов с ВИЧ-инфекцией (п=473) Table 1. The nosological characteristics of MN in patients with HIV infection (n=473)

ЗНО Абс. %

НХЛ 163 34,5

ЛХ 63 13,3

СК 56 11,8

Рак легкого 34 7,2

РШМ 26 5,5

Опухоли головы и шеи 19 4

Глиобластомы 17 3,6

Рак молочной железы 15 3,2

Рак толстой кишки 15 3,2

Рак желудка 10 2,1

Рак поджелудочной железы 7 1,5

Рак кожи, базальноклеточный 2 0,4

Острый лейкоз 6 1,3

Меланома 4 0,8

Рак яичников 6 1,3

Рак тела матки 1 0,2

Рак полового члена 1 0,2

Рак простаты 2 0,4

Герминогенная опухоль яичка (семинома) 2 0,4

Лейомиосаркома 2 0,4

Мезотелиома плевры 1 0,2

Первично-множественные ЗНО 5 1,1

ЗНО из невыявленного первичного очага 15 3,2

Всего 473 100

150-

0

0

человек. Среди причин, обусловивших раннюю онкологическую смертность, - отказ от проведения противоопухолевого лечения у 194 (71,7%) пациентов в условиях генерализованного опухолевого процесса и низкого соматического статуса; осложнения, связанные с ВИЧ-обусловленной им-муносупрессией на фоне отсутствия контроля за ВИЧ.

Кумулятивный риск развития злокачественного процесса у ВИЧ-инфицированных пациентов составляет 30-40%, экспонентно возрастает с каждым прожитым годом, даже в тех случаях, когда пациент получает эффективную АРТ и уровень его иммунных клеток соответствует нормальному [21].

Структура ЗНО при ВИЧ радикально отличается от таковой у онкологических пациентов в целом, что также связано с патогенезом развития опухоли при ВИЧ. H. Robbins и соавт. показали, что среди 7760 ВИЧ-инфицированных онкологических больных в США на 2010 г. (что соответствовало 15-летнему периоду применения АРТ) число случаев ЗНО увеличилось примерно на 50% по сравнению с неин-фицированными пациентами. ВАО составили 42% от всего количества, и распределение заболеваний было следующим: НХЛ - 26%, СК - 15%, РШМ - 1%. Среди ВНАО наиболее часто встречались рак легкого (13%), рак анального канала (12%), рак предстательной железы (9%), рак печени и коло-ректальный рак (по 6%), ЛХ (5%); другие опухоли встречались реже [21, 24]. Аналогичная тенденция была отмечена в Европе, Австралии и Азиатско-Тихоокеанском регионе [3, 5, 6, 15, 25]. Другие исследователи также отметили более высокий риск развития многих видов злокачественных опухолей у ВИЧ-инфицированных пациентов, чем в общей популяции. Авторы обратили внимание на частое коинфицирова-ние другими потенциально онкогенными вирусами, такими как вирус папилломы человека, вирус герпеса человека 8-го типа, вирус гепатита B, гепатита C и вирус Эпштейна-Барр [3-7]. Кроме того, в популяции пациентов с ВИЧ наблюдается более высокая распространенность традиционных факторов риска развития ЗНО: курение, чрезмерное употребление алкоголя, наркопотребление, низкий социаль-

ный статус, что также является причиной высокой частоты возникновения ЗНО [25-29]. Несмотря на снижение случаев ВАО, отраженное в приведенных работах, наше исследование показало, что в России сохраняется преобладание числа таких случаев. Оно обусловлено присутствием ВИЧ-инду-цированной иммуносупрессии у большинства пациентов на фоне отсутствия или неэффективности АРТ, высоких показателей вирусной нагрузки.

Возраст онкологических ВИЧ-инфицированных пациентов отличается от возраста онкологических больных в популяции: первые значительно моложе. Это прежде всего может быть связано с иными механизмами развития ЗНО при ВИЧ-инфекции. Инфицирование происходит обычно в молодом возрасте. За изученный период времени изменился основной путь передачи вируса - от преобладания и инъекционного в самом начале до доминирования полового в настоящее время. Одновременно с этим изменился и социальный портрет пациентов: если в 1994-2005 гг. среди них преобладали социально дезадаптированные, безработные в своем большинстве люди, употребляющие инъекционные наркотики, плохо приверженные получению медицинской помощи или не получающие ее, то уже к 2016 г. группу пациентов с ВИЧ и ЗНО стали составлять люди, мало отличающиеся от общей популяции.

ЗНО, развившиеся на фоне обусловленной ВИЧ-иммуно-супрессии, характеризовались в нашем исследовании агрессивным течением, генерализацией опухолевого процесса у 79% пациентов, присутствием осложнений, связанных с ЗНО и неконтролируемой ВИЧ-инфекцией, что явилось причинами высоких показателей онкологической смертности на 1-м году после установления диагноза ЗНО и послужило причиной отказа от проведения противоопухолевого лечения более чем у 1/2 этих пациентов.

https://doi.org/10.26442/18151434.2021.4.201291

REVIEW

Заключение

Таким образом, среди лиц, живущих с ВИЧ, возрастает число случаев ЗНО, которые становятся одной из основных причин смерти данной когорты пациентов. Проблема сочетания ВИЧ-ЗНО находится на стыке двух социально значимых вопросов, которым уделяется особое внимание в нашей стране. Становятся все более актуальными проблемы диагностики и лечения ЗНО, что обусловливает крайнюю важность дальнейшего изучения эпидемиологии ЗНО при ВИЧ

в РФ. Это позволит создавать эффективные алгоритмы организации диспансерного наблюдения для ВИЧ-инфицированных, будет способствовать ранней диагностике рака, своевременному началу лечения и, как следствие, достижению лучших онкологических результатов.

Раскрытие информации. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

Disclosure. The authors declare no conflict of interest.

ЛИТЕРАТУРА/REFERENCES

1. Справка «ВИЧ-инфекция в Российской Федерации на 30 июня 2021 г.». Режим доступа: http://www.hivrussia.info/wp-content/uploads/2021/08/ Spravka-VICH-v-Rossii-1-polugodie-2021-g..pdf. Ссылка активна на 20.08.2021 [Spravka "VICh-infektsiia v Rossiiskoi Federatsii na 30 iiunia 2021 g.". Available at: http://www.hivrussia.info/wp-content/uploads/2021/08/Spravka-VICH-v-Rossii-1-polugodie-2021-g..pdf. Accessed: 20.08.2021 (in Russian)].

2. ВИЧ.СПИД. ЗППП. Главное о профилактике заражения ВИЧ, способах заражения ВИЧ, симптомах СПИДа. Режим доступа: https://spid-vich-zppp.ru. Ссылка активна на 20.08.2021 [VICh. SPID. ZPPP. Glavnoe o profilaktike zarazheniia VICh, sposobakh zarazheniia VICh, simptomakh SPIDa. Available at: https://spid-vich-zppp.ru. Accessed: 20.08.2021 (in Russian)].

3. Angeletti PC, Zhang L, Wood C. The viral etiology ofAIDS-associated malignancies. AdvPharmacol. 2008;56:509-57. D0I:10.1016/S1054-3589(07)56016-3

4. Chaturvedi AK, Madeleine MM, Biggar RJ, Engels EA. Risk of human papillomavirus-associated cancers among persons with AIDS. J Natl Cancer Inst. 2009;101(16):1120-30. D0I:10.1093/jnci/dj p205

5. Grulich AE, van Leeuwen MT, Falster MO, Vajdic CM. Incidence of cancers in people with HIV/AIDS compared with immunosuppressed transplant recipients: a metaanalysis. Lancet. 2007;370(9581):59-67. D0I:10.1016/S0140-6736(07)61050-2

6. Hernández-Ramírez RU, Shiels MS, Dubrow R, Engels EA. Cancer risk in HIV-infected people in the USA from 1996 to 2012: a population-based, registry-linkage study. Lancet HIV. 2017;4(11):e495-e504. D0I:10.1016/S2352-3018(17)30125-X

7. Meijide H, Pértega S, Rodríguez-Osorio I, et al. Increased incidence of cancer observed in HIV/hepatitis C virus patients versus HIV-monoinfected. AIDS. 2017;31(8):1099-107. D0I:10.1097/QAD.0000000000001448

8. Coghill AE, Han X, Suneja G, et al. Advanced stage at diagnosis and elevated mortality among US patients with cancer infected with HIV in the National Cancer Data Base. Cancer. 2019;125(16):2868-76. D0I:10.1002/cncr.32158

9. Dryden-Peterson S, Bvochora-Nsingo M, Suneja G, et al. HIV infection and survival among women with cervical cancer. J Clin Oncol. 2016;34(31):3749-57. D0I:10.1200/JC0.2016.67.9613

10. Ferreira MP, Coghill AE, Chaves CB, et al. 0utcomes of cervical cancer among HIV-infected and HIV-uninfected women treated at the Brazilian National Institute of Cancer. AIDS. 2017;31(4):523-31. D0I:10.1097/QAD.0000000000001367

11. Antiretroviral Therapy Cohort Collaboration. Survival ofHIV-positive patients starting antiretroviral therapy between 1996 and 2013: a collaborative analysis of cohort studies. Lancet HIV. 2017;4(8):e349-e356. D0I:10.1016/S2352-3018(17)30066-8

12. Detels R, Munoz A, McFarlane G, et al. Effectiveness of potent antiretroviral therapy on time to AIDS and death in men with known HIV infection duration. Multicenter AIDS Cohort Study Investigators. JAMA. 1998;280(17):1497-503. D0I:10.1001/jama.280.17.1497

13. Frisch M, Biggar RJ, Engels EA, et al. Association of cancer with AIDS-related immunosuppression in adults. JAMA. 2001;285(13):1736-45. D0I:10.1001/jama.285.13.1736

14. Goedert JJ, Cote TR, Virgo P, et al. Spectrum of AIDS-associated malignant disorders. Lancet. 1998;351(9119):1833-9. D0I:10.1016/s0140-6736(97)09028-4

15. Brock MV, Hooker CM, Engels EA, et al. Delayed diagnosis and elevated mortality in an urban population with HIV and lung cancer: implications for patient care. J Acquir ImmuneDeficSyndr. 2006;43(1):47-55. D0I:10.1097/01.qai.0000232260.95288.93

Статья поступила в редакцию / The article received: 03.09.2021 Статья принята к печати / The article approved for publication: 10.12.2021

16. Cobucci RN, Lima PH, de Souza PC, et al. Assessing the impact of HAART on the incidence of defining and non-defining AIDS cancers among patients with HIV/ AIDS: a systematic review. J Infect Public Health. 2015;8(1):1-10. D0I:10.1016/j.jiph.2014.08.003

17. Engels EA, Biggar RJ, Hall HI, et al. Cancer risk in people infected with human immunodeficiency virus in the United States. Int J Cancer. 2008;123:187-94. D0I:10.1002/ijc.23487

18. Engels EA, Pfeiffer RM, Goedert JJ, et al. Trends in cancer risk among people with AIDS in the United States 1980-2002. AIDS. 2006;20(12):1645-54. D0I:10.1097/01.aids.0000238411.75324.59

19. Farahani M, Mulinder H, Farahani A, Marlink R. Prevalence and distribution of non-AIDS causes of death among HIV-infected individuals receiving antiretroviral therapy: a systematic review and meta-analysis. Int J STD AIDS. 2017;28(7):636-50. D0I:10.1177/0956462416632428

20. Patel P, Hanson DL, Sullivan PS, et al. Incidence of types of cancer among HIV-infected persons compared with the general population in the United States, 1992-2003. Ann Intern Med. 2008;148(10):728-36. D0I:10.7326/0003-4819-148-10-200805200-00005

21. Robbins HA, Pfeiffer RM, Shiels MS, et al. Excess cancers among HIV-infected people in the United States. J Natl Cancer Inst. 2015;107(4):dju503. D0I:10.1093/jnci/dju503

22. Shiels MS, Pfeiffer RM, Gail MH, et al. Cancer burden in the HIVinfected population in the United States. J Natl Cancer Inst. 2011;103(9):753-62. D0I:10.1093/j nci/dj r076

23. Каприн А.Д., Воронин Е.Е., Рассохин В.В., и др. Злокачественные новообразования, ассоциированные с ВИЧ-инфекцией. Проблемы и пути решения (проблемный очерк). Современная Онкология. 2021;23(3):502-7 [Kaprin AD, Voronin EE, Rassokhin VV, et al. Malignant neoplasms associated with HIV infection. Problems and solutions (problem outline). Journal of Modern Oncology. 2021;23(3):502-7 (in Russian)]. D0I:10.26442/18151434.2021.3.201041

24. Robbins HA, Shiels MS, Pfeiffer RM, Engels EA. Epidemiologic contributions to recent cancer trends among HIV-infected people in the United States. AIDS. 2014;28(6):881-90. D0I:10.1097/QAD.0000000000000163

25. Park LS, Hernández-Ramírez RU, Silverberg MJ, et al. Prevalence of non-HIV cancer risk factors in persons living with HIV/AIDS: a meta-analysis. AIDS. 2016;30(2):273-91. D0I:10.1097/QAD.0000000000000922

26. Helleberg M, Afzal S, Kronborg G, et al. Mortality attributable to smoking among HIV-1-infected individuals: a nationwide, population-based cohort study. Clin Infect Dis. 2013;56(5):727-34. D0I:10.1093/cid/cis933

27. McGinnis KA, Fultz SL, Skanderson M, et al. Hepatocellular carcinoma and non-Hodgkin's lymphoma: the roles of HIV, hepatitis C infection, and alcohol abuse. J Clin Oncol. 2006;24(31):5005-9. D0I:10.1200/JC0.2006.05.7984

28. Rentsch C, Tate JP, Akgun KM, et al. Alcohol-related diagnoses and all-cause hospitalization among HIV-infected and uninfected patients: a longitudinal analysis of United States veterans from 1997 to 2011. AIDS Behav. 2016;20(3):555-64. D0I:10.1007/s10461-015-1025-y

29. Tesoriero JM, Gieryic SM, Carrascal A, Lavigne HE. Smoking among HIV positive New Yorkers: prevalence, frequency, and opportunities for cessation. AIDS Behav. 2010;14(4):824-35. D0I:10.1007/s10461 -008-9449-2

OMNIDOCTOR.RU

https://doi.Org/10.26442/18151434.2021.4.201267

iah'm-ИЩ КЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙ

Диссеминированная саркома Капоши с поражением костей у ВИЧ-инфицированных больных. Клинический случай

Н.А. Огнерубов*1,2, Т.С. Антипова3

1ФГБОУ ВО «Тамбовский государственный университет им. Г.Р. Державина», Тамбов, Россия; 2ГБУЗ «Тамбовский областной онкологический клинический диспансер», Тамбов, Россия; 3ООО «ПЭТ-Технолоджи», Тамбов, Россия

Аннотация

Обоснование. Саркома Капоши представляет собой сосудистую опухоль низкой степени злокачественности, поражающую кровеносные и лимфатические сосуды, связанную с вирусом герпеса человека 8-го типа (HHV8). Как правило, в процесс вовлекаются кожа нижних конечностей, а затем другие органы и лимфатические узлы. Различают 4 варианта болезни с различной клинической картиной: классический, эндемический, эпидемический и иммуносупрессивный. Эпидемический вариант встречается чаще и протекает более агрессивно, причем специфические поражения носят множественный характер, включая кожу, слизистые оболочки, лимфатические узлы, желудочно-кишечный тракт, легкие и селезенку. Изменения в костях наблюдаются крайне редко.

Цель. Представить случай поражения костной ткани при саркоме Капоши у пациента, инфицированного вирусом иммунодефицита человека (ВИЧ).

Результаты. Мы наблюдали ВИЧ-инфицированного мужчину 43 лет с саркомой Капоши стадии 4Б на фоне нерегулярного проведения антиретровирусной терапии в фазе прогрессирования. Длительность анамнеза составила 32 мес. Клинический дебют опухолевого процесса отмечен с поражения кожи плеча. При гистологическом и иммуногистохимическом исследовании биоптата кожи морфологическая картина соответствует саркоме Капоши. Опухолевые клетки экспрессируют HHV8. При эндоскопическом обследовании выявлено морфологически подтвержденное поражение слизистой полости рта, желудка и проксимального отдела толстой кишки, а при спиральной компьютерной томографии органов грудной клетки - легких. По этому поводу проводилась химиотерапия с применением оксалиплатина и этопозида на протяжении 6 мес, на фоне которой наблюдалось прогрессирование процесса с вовлечением забрюшинных лимфоузлов, левого надпочечника и полового члена. По поводу поражения последнего выполнена циркумцизия. Лечение продолжено. Через

3 мес по данным позитронно-эмиссионной томографии, совмещенной с компьютерной томографией (ПЭТ/КТ) с 18-фтор-дезоксиглюкозой (18-ФДГ), выявлено литическое поражение подвздошной кости слева, забрюшинных, подвздошных лимфоузлов всех групп, а также паховых лимфоузлов слева, левого надпочечника и легких с повышенной фиксацией 18-ФДГ. Заключение. Саркома Капоши у ВИЧ-инфицированных больных протекает агрессивно с диссеминированным поражением кожи и внутренних органов, включая кости, о чем свидетельствует приведенный случай. При этом варианте чаще поражаются кости осевого скелета. ПЭТ/КТ является методом выбора медицинской визуализации при дифференциальной диагностике и установлении распространенности опухолевого процесса.

Ключевые слова: саркома Капоши, ВИЧ-инфицированные, вирус герпеса человека 8-го типа, поражение костей, диагностика, позитронно-эмиссионная томография, совмещенная с компьютерной томографией

Для цитирования: Огнерубов Н.А., Антипова Т.С. Диссеминированная саркома Капоши с поражением костей у ВИЧ-инфицированных больных. Клинический случай. Современная Онкология. 2021;23(4):598-602. DOI: 10.26442/18151434.2021.4.201267

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.

Введение

Саркома Капоши - это мультицентрическая опухоль сосудистого происхождения низкой степени злокачественности с преимущественным поражением кожи, а также внутренних органов и лимфатических узлов. На сегодняшний день принято считать, что причиной развития опухоли является у-вирус герпеса 8-го типа (HHV8) [1, 2].

В развитых странах среди пациентов, инфицированных вирусом иммунодефицита человека (ВИЧ), частота выявления HHV8 наиболее высока у гомо- и бисексуальных мужчин. Саркома Капоши у них является самой распространенной опухолью, ассоциированной с синдромом приобретенного иммунодефицита (СПИД), частота ее составляет 20% [2].

По данным Globacan, в 2020 г. в мире зарегистрировано 34 270 новых случаев саркомы Капоши. Среди них на долю мужчин приходилось 25 413 наблюдений, женщин - 10 857.

Информация об авторах / Information about the authors

*Огнерубов Николай Алексеевич - д-р мед. наук, проф., канд. юрид. наук, зав. каф. онкологии Медицинского института ФГБОУ ВО «ТГУ им. Г.Р. Державина», зам. глав. врача по КЭР ГБУЗ ТООКД, засл. работник высшей школы РФ, засл. врач РФ. E-mail: ognerubov_n.a@mail.ru; ORCID: 0000-0003-4045-1247; SPIN-код: 3576-3592; AuthorID: 632250

Антипова Татьяна Сергеевна - врач ООО «ПЭТ-Технолоджи», Центр ядерной медицины. E-mail: antipovats@gmail.com; ORCID: 0000-0003-4165-8397

Заболеваемость среди мужчин в 2,3 раза чаще. Максимальное число больных наблюдается в Африке, составляя 25 010 (73%), в Европе - 3019 (8,8%), в Латинской Америке и на Карибах - 2856 (8,3%), в Азии - 2181 (6,4%), а в Северной Америке - наименьшее число - 1136 (3,3%). Мировые стандартизованные показатели для обоих полов равны 0,39 на 100 тыс. населения, а для мужчин и женщин - 0,54 и 0,25 соответственно.

В 2020 г. в мире саркома Капоши стала причиной смерти 15 086 больных, из них мужчин - 9929, женщин - 5157. Соотношение числа мужчин с числом женщин составило 1,9:1, т.е. отмечается преобладание лиц мужского пола. Мировой стандартизованный показатель равен 0,18 на 100 тыс. населения. При этом максимальная величина его отмечена в Западной Африке - 2,6, Центральной Африке - 1,2 и Южной Африке -0,6 на 100 тыс. населения, составляя 54 088 человек [3].

*Nikolai A. Ognerubov - D. Sci. (Med.), Cand. Sci. (Law), Prof., Derzhavin Tambov State University, Tambov Regional Oncological Clinical Dispensary. E-mail: ognerubov_n.a@mail.ru; ORCID: 0000-0003-4045-1247; SPIN code: 3576-3592; Author ID: 632250

Tatyana S. Antipova - doctor, "PET-Technoligy" Ltd, Nuclear Medicine Center. E-mail: antipovats@gmail.com; ORCID: 0000-0003-4165-8397

https://doi.org/10.26442/18151434.2021.4.201267

CASE REPORT

Disseminated Kaposi sarcoma with osseous metastases in patients with HIV infection. Case report

Nikolai A. Ognerubov12, Tatyana S. Antipova3

1Derzhavin Tambov State University, Tambov, Russia; 2Tambov Regional Oncological Clinical Dispensary, Tambov, Russia; 3"PET-Technoligy" Ltd, Tambov, Russia

Abstract

Background. Kaposi sarcoma is a low-grade vascular tumor affecting blood and lymphatic vessels associated with the human herpes virus type 8 (HHV-8). As a rule, the skin of the lower extremities is involved in the process first of all, and then other organs and lymph nodes are involved. There are 4 various types of the disease with different clinical picture: the classic, the endemic, the epidemic and immunosuppression subtype. The epidemic subtype is the most common and has the most aggressive course, with specific lesions of a multiple kind, including the skin, mucous membrane layers, the lymph nodes, the gastrointestinal tract, the lungs and the spleen. Osseous metastases are extremely rare.

Aim. Show the case of Kaposi sarcoma with osseous metastases in patient with the human immunodeficiency virus (HIV) infection. Results. We observed a 43-year-old patient with HIV infection and stage 4b Kaposi sarcoma against the background of the irregular antiretroviral therapy in the progression stages. The duration of the anamnesis was 32 months. The clinical debut of the cancer process was noted with skin lesions on the shoulder. Histological and immunohistochemical analysis of skin biopsies showed the morphological picture of Kaposi sarcoma. HHV-8 was expressed in tumor cells. During the endoscopic examination the lesions of oral mucosa, stomach and proximal colon were confirmed morphologically, and spiral computed tomography of the chest revealed the lesions in the lungs. On this point, the patients received oxaliplatin-based chemotherapy and aetoposidum for

6 months and against the background of this treatment we observed the disease progression associated with the involvement of the retroperitoneal lymph nodes, the left adrenal gland and the penis. Circumcision was performed in the case associated with the involvement of the penis. The treatment was continued. The lytic left iliac bone lesion, the retroperitoneal lymph nodes, the iliac lymph node groups, as well as the left inguinal lymph nodes, the left adrenal gland and the lungs were characterized by a high F-18 FDG uptake after 3 months of the treatment, according to the results of Fluorine-18 fluorodeoxyglucose (F-18 FDG) positron emission tomography combined with computed tomography (PET/CT).

Conclusion. Kaposi sarcoma in patients with HIV infection had an aggressively course with disseminated skin lesions and internal organ involvement, including bones as showed in this clinical case. In this case, the axial skeleton was more commonly involved. PET/CT is a diagnostic imaging method in the differential diagnosis and determination of the prevalence of the cancer process.

Keywords: Kaposi sarcoma, patients with HIV infection, human herpesvirus 8 (HHV-8), bony spread, diagnostics, PET/CT For citation: Ognerubov NA, Antipova TS. Disseminated Kaposi sarcoma with osseous metastases in patients with HIV infection. Case report. Journal of Modern Oncology. 2021;23(4):598-602. DOI: 10.26442/18151434.2021.4.201267

В России в 2020 г. выявлено 268 случаев саркомы Капоши и зарегистрировано 75 летальных исходов. Заболеваемость и смертность при этом занимают 35-е ранговое место, составляя 0,05 и 0,02% соответственно [4].

В настоящее время выделяют четыре варианта заболевания: классический (идиопатический, спорадический, европейский), эндемический (африканский), эпидемический (ассоциированный со СПИДом), иммуносупрессивный (ятрогенный, возникающий при проведении иммуносупрес-сивной терапии) [2]. Каждый вариант имеет некие клинические и эпидемиологические особенности, причем первые два из них отличаются длительным, хроническим течением. Эпидемический вариант, связанный со СПИДом, является наиболее распространенным, имеет агрессивное течение с множественными висцеральными поражениями.

G. Niedt и соавт. при вскрытии 56 больных с саркомой Капоши, связанных со СПИДом, в 72% случаев выявили поражение лимфатических узлов, легких - в 51%, желудочно-кишечного тракта - в 48%, печени и селезенки -в 34 и 27% случаев соответственно [5].

G. Lemlich и соавт. показали, что на момент смерти только у 25% больных имелось поражение кожи, у 29% - висцеральных органов без вовлечения в процесс кожи [6]. Эпидемический вариант поражает желудочно-кишечный тракт практически на всем протяжении, начиная от ротоглотки до прямой кишки, наиболее частая локализация - двенадцатиперстная кишка [7].

Генерализованная лимфаденопатия брюшной полости и забрюшинного пространства наблюдается приблизительно в 80% случаев [8].

L. Pantanowitz и соавт. (2008 г.) выделяют обычные и необычные локализации саркомы Капоши. К необычным локализациям они относят кости и скелетные мышцы, головной и спинной мозг, гортань, надпочечники, щитовидную железу, сердце, паращитовидные железы [9].

G. Meyer-Rochow и соавт. (2007 г.) и I Е^аЫе и соавт. (1993 г.) дополнили этот список поражением червеобразного отростка и прямой кишки [10, 11].

Поражение костей при саркоме Капоши является редким событием. При классическом и эпидемическом вариантах вовлечение костей наблюдается редко, чаще такой процесс наблюдается у ВИЧ-инфицированных больных и принимающих иммуносупрессивную терапию [12-17].

Ниже мы приводим случай диссеминированного течения саркомы Капоши у ВИЧ-инфицированного больного с множественным поражением, включая подвздошную кость.

Клинический случай

Пациент С., 43 года, с 2018 г. страдает ВИЧ-инфекцией, стадия 4Б, фаза прогрессирования. По поводу этого нерегулярно получает антиретровирусную терапию. В июне 2018 г. на коже правого плеча обнаружил опухолевидное образование синюшного цвета. При гистологическом и иммуногисто-химическом исследовании биоптата кожи морфологическая картина соответствует саркоме Капоши. Опухолевые клетки экспрессируют НН^8. Выполнены фиброгастродуодено-скопия и фиброколоноскопия с биопсией. Эндоскопически и морфологически подтверждено поражение слизистой полости рта, желудка и проксимального отдела толстой кишки. При рентгеновской компьютерной томографии (РКТ) органов

КЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙ https://doi.org/10.26442/18151434.2021.4.201267

грудной клетки также обнаружено поражение легких. В связи с этим проводилась длительная химиотерапия с применением оксалиплатина и этопозида на протяжении 6 мес. На фоне лечения по данным УЗИ и РКТ органов брюшной полости наблюдалось прогрессирование процесса с вовлечением забрюшинных лимфоузлов и левого надпочечника. Химиотерапия продолжена. В процессе лечения в области крайней плоти полового члена обнаружена опухоль диаметром 25 мм бордового цвета, контактно кровоточит. Выполнено оперативное вмешательство в объеме циркумцизии. При гистологическом исследовании морфологическая картина соответствует саркоме Капоши с экспрессией HHV8.

Учитывая характер течения заболевания, с целью уточнения распространенности опухолевого процесса больному выполнена позитронно-эмиссионная томография, совмещенная с компьютерной томографией (ПЭТ/КТ) с 18-фтордезоксиглюкозой (18-ФДГ). При этом в крыле подвздошной кости слева выявлен очаг литической деструкции размером 12x8 мм, кортикальная пластинка истончена, прослеживается без нарушения целостности. Коэффициент максимального накопления радиофармпрепарата SUVmax равен 2,0 (рис. 1).

Кроме того, выявлены увеличенные общие, внутренние и наружные подвздошные, а также паховые лимфатические узлы слева, размером до 12 мм, SUVmax 3,91 (рис. 2).

В левом надпочечнике также обнаружено объемное образование кистозно-солидной структуры с гетерогенным контрастным усилением размером 25x35 мм с патологическим накоплением 18-ФДГ, SUVmax 3,44 (рис. 3).

В черпало-надгортанной складке справа, широко прилегая к гортанной поверхности надгортанника, определяется по-липовидное образование размером 11x14 мм, неоднородной структуры с гетерогенным контрастным усилением, коэффициент максимального накопления 18-ФДГ, SUVmax 1,15 (рис. 4).

В легких с обеих сторон полисегментарно выявлены многочисленные очаговые образования и участки снижения пневматизации по типу матового стекла различных форм и размеров, часть из которых с повышенной метаболической активностью ФДГ специфического характера. Контрольный очаг в доле S3 правого легкого, размером до 6 мм, SUVmax 2,73 (рис. 5).

Описанный случай представляет определенный клинический интерес. Больной страдает саркомой Капоши, эпидемический вариант, связанный с ВИЧ-инфекцией, стадия 4Б, на фоне нерегулярного приема антиретровирусной терапии. При таком варианте саркомы Капоши наблюдается диссеми-нированное поражение органов, однако кости поражаются весьма редко. У данного пациента наблюдалось литическое поражение подвздошной кости наряду с гортанью, легкими, желудочно-кишечным трактом, левым надпочечником, половым членом и генерализованной лимфаденопатией. Ранее в литературе нами были описаны два случая поражения саркомой Капоши полового члена [18].

Обсуждение

Саркома Капоши является самой распространенной опухолью у больных со СПИДом, при этом риск ее развития у них в 20 тыс. раз выше, чем в общей популяции [19].

Поражение костей при саркоме Капоши - редкое явление. В литературе представлено не более 100 таких случаев, как правило, это единичные наблюдения [9].

Так, S. Sharma и соавт. (2019 г.) описали случай поражения костей плюсны и большеберцовой кости у ВИЧ-инфицированного пациента с саркомой Капоши [13].

B. Bell и соавт. (2016 г.) представили 44-летнюю пациентку с диссеминированной саркомой Капоши, ВИЧ-инфицированную с поражением ThXI-LIV позвонков, а также костей свода черепа [12].

При классическом и эпидемическом вариантах саркомы Капоши, как правило, в процесс вовлекается периферический скелет. В то время как при эпидемическом варианте,

Рис. 1. Больной С., 43 года. На аксиальной КТ- и совмещенной ПЭТ/КТ-проекциях в крыле подвздошной кости слева определяется очаг литической деструкции размером 12x8 мм с диффузно повышенной фиксацией РФП, SUVmax 2,00 (стрелка). Fig. 1. A 43-year-old patient. The lytic osseous destruction in the left iliac wing, measuring 12x8 mm, with diffuse RFP uptake is detected on axial CT and combined PET/CT images, SUVmax 2.00 {arrow).

Рис. 2. Больной С., 43 года. На аксиальной КТ- и совмещенной ПЭТ/КТ-проекциях определяются увеличенные лимфатические узлы: общие, наружные и внутренние подвздошные, паховые слева, размером до 12 мм, с повышенной фиксацией радиофармпрепарата, SUVmax 3,91.

Fig. 2. A 43-year-old patient. Enlarged common, external and internal iliac, left inguinal lymph nodes, measuring about 12 mm with focal radiopharmaceutical uptake are detected on axial CT and combined PET/CT images, SUVmax 3.91.

Рис. 3. Больной С., 43 года. На аксиальной КТ- и совмещенной ПЭТ/КТ-проекциях в левом надпочечнике определяется образование размером 25x35 мм, с повышенной фиксацией радиофармпрепарата, SUVmax 3,44.

Fig. 3. A 43-year-old patient. The formation measuring 25x35 mm with focal RFP uptake in the left adrenal gland is detected on axial CT and combined PET/CT images, SUVmax 3.44.

связанном с ВИЧ-инфекцией, чаще всего вовлекаются кости осевого скелета - позвоночник, грудина, ребра, кости таза, а также челюстно-лицевые кости [12, 13, 20, 21].

Представленный случай саркомы Капоши наблюдался у ВИЧ-инфицированного пациента с диссеминированным поражением, включая подвздошную кость.

В 2007 г. G. СаропеШ и соавт. опубликовали результаты ретроспективного исследования случаев костно-мышечно-го поражения при саркоме Капоши с использованием базы данных PubМed за период с 1925 по 1966 г. [20]. При этом авторы выделили 66 больных с вовлечением опорно-двигательного аппарата. Среди них были 25 пациентов с эндемической саркомой Капоши, 12 больных с классической саркомой Капоши, 28 - ассоциированных со СПИДом и 1 пациент после трансплантации. Авторы отмечали возрастные разли-

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.