Научная статья на тему 'Случай редкой доброкачественной опухоли у ребенка'

Случай редкой доброкачественной опухоли у ребенка Текст научной статьи по специальности «Клиническая медицина»

CC BY
3177
200
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.
Ключевые слова
ПИЛОМАТРИКСОМА / НЕКРОТИЗИРУЮЩАЯСЯ ЭПИТЕЛИОМА МАЛЕРБА / ОБОЛОЧКА ВОЛОСЯНОГО ФОЛЛИКУЛА / MALERB'S NECROTIC EPITHELIOMA / PILOMATRIXOMA / HAIR FOLLICLE MEMBRANE

Аннотация научной статьи по клинической медицине, автор научной работы — Меньшикова Галина Владимировна, Ермилова Анна Игоревна, Абрамов Караман Сергеевич, Голубев Сергей Степанович

Представлены данные литературы о патогенезе и диагностике редкой доброкачественной опухоли пиломатриксомы. Собрана информация об этиологии новообразования, описано множество теорий, однако, было выяснено, что опухоль состоит из клеток внешней оболочки корня волосяного фолликула, имеющего тенденцию к кератинизации. Обращает на себя внимание то, что после удаления опухоли высока вероятность рецидивов. В таких случаях возможен инвазивный рост и злокачественная трансформация по базально-клеточному типу. Приведено собственное клиническое наблюдение случая пиломатриксомы у ребенка 9 лет. Новообразование было хирургически удалено с лечебной целью, диагноз был установлен на основании гистологического исследования. Обнаружены пласты некротизирующихся клеток, окруженных фиброзной капсулой. Между эпителиальными пластами клеточный инфильтрат из лимфоцитов, гистиоцитов, многоядерных клеток, очаговый фиброз.

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

Похожие темы научных работ по клинической медицине , автор научной работы — Меньшикова Галина Владимировна, Ермилова Анна Игоревна, Абрамов Караман Сергеевич, Голубев Сергей Степанович

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

A rare benign tumor in a child

Published data on the pathogenesis and diagnosis of a rare benign tumor pilomatrixoma are presented. The authors present information on the tumor etiology and the numerous theories on its pathogenesis; however, the data indicate that the tumor consists of cells of the external membrane of the hair follicle root, with a trend to keratinization. The tumor is liable to form relapses after removal. Invasive growth and malignant transformation by the basal cell type can develop in these cases. A clinical case is presented: a child aged 9 years with pilomatrixoma. The tumor was surgically removed, the diagnosis was made on the basis of histological findings. Layers of necrotic cells, enveloped in a fibrous capsule, were detected, with cellular infiltration from lymnphocytes, histiocytes, and multinuclear cells and with focalfibrosis between the layers.

Текст научной работы на тему «Случай редкой доброкачественной опухоли у ребенка»

therapy of basal cell skin cancer (Report 1). Rossiyskiy zhurnal kozhnykh i veneri-cheskikh bolezney. 2010; 2: 4-10. (in Russian)

51. Taranets T.A., Sukhova T.E., Romanko Yu.S. Photodynamic therapy basal cell skin cancer with local and intravenous use chlorine series "Photolon". Al'manakh klini-cheskoy meditsiny. 2007; 15: 283-8. (in Russian)

52. Kaplan M.A., Kapinus V.N., Popuchiev VV, Romanko Yu.S., Yaroslavtseva-Isaeva E.V., Spichenkova I.S., et al. Photodynamic therapy: results and prospects. Radi-atsiya i risk. (Byulleten' Natsional'nogo radiatsionno-epidemiologicheskogo registra). 2013; 3: 115-23]. (in Russian)

53. Molochkov V.A., Snarskaya E.S., Polyakov P.Yu., Afonin A.V., Sukhova T.E., Romanko Yu.S., et al. To the treatment of skin basaliomas. Rossiyskiy zhurnal kozhnykh i venericheskikh bolezney. 2005; 6: 4-9. (in Russian)

54. Romanko Yu.S., Korenev S.V., Popuchiev V.V., Vaysbeyn I.Z., Sukhova T.E. Basics photodynamic therapy. Kaliningrad; 2010. (in Russian)

55. Sukhova T.E., Molochkov V.A., Romanko Yu.S., Matveeva O.V., Reshetnikov A.V. The present day therapy of cutaneous basal cell carcinoma. Al'manakh klinicheskoy meditsiny. 2008; 18: 14-21. (in Russian)

56. Molochkov V.A., Molochkov A.V, Sukhova T.E., Khlebnikova A.N., Kuntsevich Zh.S., Romanko Yu.S., et al. Local photodynamic therapy for keratoacanthoma. Rossiyskiy zhurnal kozhnykh i venericheskikh bolezney. 2012; 4: 21-4. (in Russian)

57. Sukhova T.E., Molochkov V.A., Romanko Yu.S., Changlyan K.A., Tret'yakova E.I. Photodynamic therapy actinic keratosis from the application "Photoditazin". Rossiyskiy zhurnal kozhnykh i venericheskikh bolezney. 2010; 5: 4-8. (in Russian)

58. Prokof'ev A.A., Molochkov V.A., Molochkov A.V., Sukhova T.E., Kartashova M.G. Photodynamic therapy of Kaposhi's sarcoma. Rossiyskiy zhurnal kozhnykh i venericheskikh bolezney. 2011; 4: 4-6. (in Russian)

59. Molochkov V.A., Molochkov A.V., Romanko Yu.S., Belyy Yu.A., Akopova K.V., Tret'yakova E.I., et al. Laser-induced thermotherapy of basal-cell carcinoma. Rossiyskiy zhurnal kozhnykh i venericheskikh bolezney. 2012; 2: 6-10. (in Russian)

60. Molochkov A.V., Romanko Yu.S., Belyy Yu.A., Akopova K.V., Tret'yakova E.I., Sukhova T.E., et al. Laser-induced thermotherapy for basal-cell carcinoma. Klinicheskaya dermatologiya i venerologiya. 2012; 4: 43-7. (in Russian)

Received 10.12.14

© КОЛЛЕКТИВ АВТОРОВ, 2015 УДК 616.594.1-006.03-053.2-036.1

Случай редкой доброкачественной опухоли у ребенка

Меньщикова Г.В.1, Ермилова А.И.1, Абрамов К.С.1, Голубев С.С.2

'ФГБНУ Научный центр здоровья детей, 119991, г. Москва; ^Московская международная лаборатория патоморфологии «Laboratoires De Genie», 127287, г. Москва

Представлены данные литературы о патогенезе и диагностике редкой доброкачественной опухоли

- пиломатриксомы. Собрана информация об этиологии новообразования, описано множество теорий, однако, было выяснено, что опухоль состоит из клеток внешней оболочки корня волосяного фолликула, имеющего тенденцию к кератинизации. Обращает на себя внимание то, что после удаления опухоли высока вероятность рецидивов. В таких случаях возможен инвазивный рост и злокачественная трансформация по базально-клеточному типу. Приведено собственное клиническое наблюдение случая пиломатриксомы у ребенка 9 лет. Новообразование было хирургически удалено с лечебной целью, диагноз был установлен на основании гистологического исследования. Обнаружены пласты некротизирующихся клеток, окруженных фиброзной капсулой. Между эпителиальными пластами

- клеточный инфильтрат из лимфоцитов, гистиоцитов, многоядерных клеток, очаговый фиброз.

Ключевые слова: пиломатриксома; некротизирующаяся эпителиома Малерба; оболочка волосяного фолликула.

Для цитирования: Российский журнал кожных и венерических болезней. 2015; 18 (1): 15-17 A RARE BENIGN TUMOR IN A CHILD

Men'shchikova G.V.1, Ermilova A.I.1, Abramov K.S.1, Golubev S.S.2

1Center of Child's Health, 119991, Moscow, Russian Federation; 2Laboratoirs de Genie, Moscow International Laboratory of Pathomorphology, 127287, Moscow, Russian Federation

Published data on the pathogenesis and diagnosis of a rare benign tumor - pilomatrixoma - are presented. The authors present information on the tumor etiology and the numerous theories on its pathogenesis; however, the data indicate that the tumor consists of cells of the external membrane of the hair follicle root, with a trend to keratinization. The tumor is liable to form relapses after removal. Invasive growth and malignant transformation by the basal cell type can develop in these cases. A clinical case is presented: a child aged 9 years with pilomatrixoma. The tumor was surgically removed, the diagnosis was made on the basis of histological findings. Layers of necrotic cells, enveloped in a fibrous capsule, were detected, with cellular infiltration from lymnphocytes, histiocytes, and multinuclear cells and with focalfibrosis between the layers.

Key words: pilomatrixoma; Malerb's necrotic epithelioma; hair follicle membrane.

Citation: Rossiyskiy zhurnal kozhnykh i venericheskikh bolezney. 2015; 18 (1): 15-17

Сведения об авторах:

Меньщикова Галина Владимировна, кандидат мед. наук (galina-o@yandex.ru); Ермилова Анна Игоревна, кандидат мед. наук (aermilova1@rambler.ru); Абрамов Караман Сергеевич, кандидат мед. наук (karaman60@yandex.ru); Голубев Сергей Степанович, кандидат мед. наук, доцент (gs@ldg.su).

Corresponding author:

Menshchikova Galina, MD, PhD (galina-o@yandex.ru).

РОССИИСКИИ ЖУРНАЛ КОЖНЫХ И ВЕНЕРИЧЕСКИХ БОЛЕЗНЕЙ

Б о л ь н о й Б. Пиломатриксома височной области.

а - клиническая картина; б - гистологическая картина; пласты некротизирующихся клеток-«теней», окруженных фиброзной капсулой; между эпителиальными пластами клеточный инфильтрат из лимфоцитов, гистиоцитов, многоядерных клеток, очаговый фиброз; пласты некротизирующихся клеток-«теней», окруженных фиброзной капсулой. Между эпителиальными пластами клеточный инфильтрат из лимфоцитов, гистиоцитов, многоядерных клеток, очаговый фиброз. Окраска гематоксилином и эозином. Ув. 50. в - гистологическая картина; некротизирующиеся клетки-«тени»; многоядерные клетки, лимфоциты, гистиоциты по периферии эпителиального пласта. Окраска гематоксилином и эозином. Ув. 200.

Пиломатриксома (син.: эпителиома доброкаче-ственнаякальцифицирующаяся,эпителиоманекроти-зирующаяся, эпителиома обызвествленная Малерба-Шенантс, матриксома) - это доброкачественная опухоль матрикса волосяного фолликула [1, 2].

Изначально было предположение, что эта опухоль возникает из сальных желез, и она была названа кальцифицирующаяся эпителиома Malherbe по A. Malherbe и J. Chenantaisв 1880 г. [3]. В 1961 г. после гистохимического и электронно-микроскопического анализа 228 таких опухолей R.Forbis и E.Helwig обнаружили, что клетки, из которых происходит эта опухоль - внешняя оболочки корня клеток волосяного фолликула и предложили название пиломатриксомы. В 1973 г F. Moehlenbeck, проанализировав 140 000 опухолей кожи, отметил, что на долю пиломатриксомы приходится 0,12% случаев. Хотя пиломатриксома может развиваться у пациентов любого возраста, но чаще это происходит у детей и молодых взрослых [4].

Этиология и патогенез. Пиломатриксома обусловлена пролиферацией клеток незрелого волосяного матрикса, имеющих тенденцию к кератини-зации. Заболевание развивается преимущественно в детском возрасте, немного чаще у женщин. По данным некоторых авторов [5], около 40% опухолей обнаруживается в возрасте до 10 лет, более 60% - до 20-летнего возраста. Считается, что фактором, провоцирующим развитие некротизирующей эпители-омы, может являться травма. Обычно встречаются спорадические случаи, хотя могут быть и семейные матриксомы с аутосомно-доминантным наследованием [1]. Достоверной информации об этиологии этого новообразования нет, что объясняется его незначительной распространенностью.

Клиническая картина. Характерное место расположения - лицо, шея, область плечевого пояса, тыл кистей. Пиломатриксома является наиболее частой опухолью области щеки и околоушной области у детей и составляет около 20% от всех опухолей этой области [5]. Пиломатриксома возникает в детском и юношеском возрасте. Представляет со-

бой единичный узелок или узел диаметром от 0,5 до 3 см, полусферической формы, очень плотной (каменистой) консистенции, цвета нормальной кожи, синюшной или розовой окраски, с округлыми или овальными очертаниями и гладкой поверхностью. Растет медленно, иногда годами. Обнаружение у одного больного двух опухолей и более одновременно - редкость.

В начале заболевания новообразование залегает в глубоких слоях кожи и не вызывает никаких субъективных ощущений. Постепенно опухоль растет, начинает проявляться через кожный покров, кожа над ней становится истонченной, гиперемирован-ной, атрофичной, может шелушиться и покрываться корочкой. Больные предъявляют жалобы на зуд, жжение, покалывание и онемение, особенно, если новообразование локализовано на лице. Иногда при пальпации могут появиться болезненные ощущения.

Воспаляется и изъязвляется матриксома крайне редко. Обнаружение этих симптомов может свидетельствовать о малигнизации. Как правило, диагноз устанавливают на основании гистологического исследования, хотя частота ошибок достаточно велика [2].

После удаления опухоли высока вероятность рецидивов. В таких случаях возможен инвазивный рост и злокачественная трансформация по базально-клеточному типу [1, 2].

Дифференциальная диагностика. Некротизиру-ющуюся эпителиому следует дифференцировать от базалиомы, эпидермальной кисты, атеромы, ксанто-гранулемы, цилиндромы, фибромы [2].

Лечение оперативное - иссечение вместе с окружающими тканями. Выполняют традиционным методом либо посредством лазерного скальпеля. Некротизирующуюся эпителиому не следует вылущивать, так как это приведет к рецидиву [2, 5].

Приводим наблюдение клинического случая.

Больной Б., 9 лет, поступил в отделение восстановительного лечения детей с болезнями кожи 07.10.14. с жалобами на наличие новообразования на коже виска справа, болезненность при пальпации.

Из анамнеза. Болен с мая 2014 г., когда мама заметила появление узелка телесного цвета на височной области справа размером 0,2 см

в диаметре, затем элемент увеличивался, в конце мая обратились к дерматологу, со слов мамы, был поставлен клинический диагноз: закупорка сальной железы? Было назначено лечение: фукорцин и ба-неоцин. Новообразование увеличивалось и видоизменялось.

Аллергоанамнез отягощен - поллиноз на травы, крапивница на мед.

Локальный статус. Процесс пролиферативный, представлен со-литарной папулой сероватого цвета, размером до 0,5 см в диаметре, плотной консистенции, не спаянной с окружающими тканями, резко болезненной при пальпации (см. рисунок, а). Волосы, слизистые оболочки, ногтевые пластины интактны. Клинический диагноз: Ксантогранулема (?)

Из обследования. Общий анализ крови, общий анализ мочи, биохимический анализ крови без патологии. При микробиологическом исследовании отделяемого из носа и зева найдена нормальная микрофлора. При УЗИ органов брюшной полости обнаружены признаки деформации желчного пузыря.

УЗИ мягких тканей (новообразования): в зоне интереса, в дерме, визуализируется гипоэхогенное образование с четким ровным контуром. Прорастания в нижележащие ткани не отмечено. При цветовом допплеровском картировании и энергетической доппле-рографии кровоток не визуализировался. Заключение: УЗ-признаки кожного образования.

Была проведена (22.10.14) операция по иссечению ксантограну-лемы правой околоушной области: окаймляющим разрезом справа в околоушной области иссечено новообразование кожи размером 1 х 1,2 см. Отмечены мелкие кисты, наполненные белесоватым творожистым содержимым. Выполнены гемостаз, косметический шов на кожу, обработка бриллиантовым зеленым; асептическая наклейка. Биоматериал направлен на биопсию.

Заключение гистологического исследования: ткань образования представлена массивными пластами бледно-окрашенных клеток-тканей с небольшими очагами пылевидного обызвествления (см. рисунок, б, в). Перифокально и в толще образования - лимфо-гистиоцитарный инфильтрат с примесью гигантских клеток. Морфологическая картина полиматриксомы (некротизирующаяся эпите-лиома Малерба), удаленной в пределах здоровых тканей.

Рекомендовано дальнейшее наблюдение.

По данным исследования, проведенного в Германии [4] был сделан вывод, что не рекомендуется выполнять тонкоигольную аспирационную биопсию, так как ложные злокачественные цитологические результаты (базалоидные клетки) встречаются довольно часто.

ЛИТЕРАТУРА [REFERENCES]

1. Суколин Г.И. Клиника наследственных дерматозов: Атлас-справочник. М.: БИНОМ; 2013: 189-90.

[Sukolin G.I. Clinic hereditary dermatosis: Atlas catalog. Moscow: BINOM; 2013: 189-90]. (in Russian)

2. Пальцев М.А., Потекаев Н.Н., Казанцева И.А., Лысенко А.И., Лысенко Л.В., Червонная Л.В. Клинико-морфологиче-ская диагностика заболеваний кожи: Атлас. М.: Медицина; 2004: 293-4.

[Paltsev M.A., Potekaev N.N., Kazantseva I.A., Lysenko A.I., Lysenko L.V., Chervonnaya L.V. Clinical and morphological diagnosis of skin diseases: Atlas. Moscow: Medicine; 2004: 293-4.]. (in Russian)

3. Kwon D., Grekov K., Krishnan M., Dyleski R. Characteristics of pilomatrixoma in children: a review of 137 patients. Int. J. Pediatr. Otorhinolaryngol. 2014; 78(8): 1337-41. doi: 10.1016/j. ijporl.2014.05.023.

4. Sinhasan S.P., Jadhav C.R., Bhat R.V., Amaranathan A. Pilomatrixoma - presented as hypopigmented tender nodule: diagnosed by FNAC: A case report with review of literature. Indian J. Dermatol. 2013; 58(5): 405. doi: 10.4103/0019-5154.117312.

5. Graß S.K., Deichmüller C.M., Brandis A., Welkoborsky H.J. Pilomatrixoma - an important differential diagnosis of facial masses. Laryngorhinootologie. 2015; 94(1): 29-33. doi: 10.1055/ s-0034-1384551.

Поступила 11.12.14 Received 11.12.14

Уважаемые авторы!

Обращаем ваше внимание, что в связи с требованиями международных информационных систем изменились правила оформления списка литературы в нашем журнале.

1. Ссылки на литературу в тексте статьи должны быть в порядке упоминания их в тексте статьи.

2. В списке литература должна быть оформлена по стандарту «National Library of Medicine».

Для статей, опубликованных в журнале (русскоязычном или иностранном) это:

Автор A.A., Автор Б.Б., Автор В.В., Автор Г.Г., Автор Д.Д., Автор Е.Е. (т.е. 6 соавторов) и др. (или et al. в иностранном источнике литературы) Название статьи. Название журнала. 2005; 10(2): 49--53. (год, том, номер, страницы от и до).

Также указывается индекс doi: если он есть (как правило, у статей, опубликованных от 2011 г.)

Для статей или глав, опубликованных в книге (русскоязычной или иностранной) это:

Автор A.A., Автор Б.Б., Автор В.В., Автор Г.Г., Автор Д.Д., Автор Е.Е. (т.е. 6 соавторов, если они есть) и др. (или et al. в иностранном источнике литературы) Название статьи. Название книги. Редактор А.А. (или Автор А.А., Автор Б.Б.), ред. Город издания: Название издательства; 2005: 49--53. (год, страницы от и до).

3. Также необходимо отдельным файлом приложить список литературы (References), где дать повторно список литературы, в котором русскоязычные источники литературы даны в транслитерации (ее в автоматическом режиме можно сделать на сайте www.translit.ru, настройка BGN).

Выглядит это так.

Русский вариант: Масчан М.А., Мякова Н.В. Острый лимфобластный лейкоз у детей. Онкогематология. 2006; 1-2: 50-63.

Вариант в транслитерации: Maschan M.A., Myakova N.V. Acute lymphoblastic leukemia in children. Onkogematologiya. 2006; 1-2: 50-63. (in Russian)

Необходимо перевести на английский язык название статьи (книги, диссертации), остальное дать в транслитерации.

Эти изменения связаны с импакт-фактором каждого соавтора, который определяется автоматически при ссылке на публикацию и желанием журнала войти в международные информационные системы, которые отбирают только те журналы, которые соответствуют их требованиям.

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.