CC BY
34
Гений ортопедии. 2022. Т. 28, № 2. С. 256-260. Genij Ortopedii. 2022. Vol. 28, no. 2. P. 256-260.
Научная статья
УДК 616.727.2-018.36-002.28:616.72-018.598-089.87 https://doi.org/10.18019/1028-4427-2022-28-2-256-260
Пигментный ворсинчато-узловой синовит субарокмиального пространства (случай из клинической практики)
М.С. Рязанцев12Н, Н.Е. Магнитская1-2, Д.О. Ильин1, А.Н. Логвинов12, П.М. Каданцев1-2, А.В. Фролов12,
А.А. Ольчев3, А.В. Королев12
1 Европейский медицинский центр, Европейская клиника спортивной травматологии и ортопедии (ECSTO), Москва, Россия
2 Российский университет дружбы народов, Москва, Россия
3 Городская клиническая больница скорой медицинской помощи, Рязань, Россия
Автор, ответственный за переписку: Михаил Сергеевич Рязанцев, ryaz.doc@yandex.ru Аннотация
Пигментный ворсинчато-узловой синовит (ПВУС) является редким доброкачественным пролиферативным заболеванием, которое может встречаться в синовиальных оболочках, суставной сумке, сухожилиях, а также поражать кожу и костную ткань. Материалы и методы. В статье представлен редкий клинический случай лечения пациента с формированием ПВУС в субакромиальном пространстве. Пациент обратился с жалобами на боли в плечевом суставе в максимальных точках, наличие визуальной деформации по передней поверхности плечевого сустава, которая появилась за 7 месяцев до обращения. Наличие травм в анамнезе отрицает. После выполнения пункции и подтверждения диагноза инструментальными методами выполнена артроскопическая ревизия плечевого сустава для исключения внутрисуставного характера поражения. Следующим этапом через дельто-пекторальный доступ выполнено удаление новообразования. Материал отправлен на гистологическое исследование с последующим подтверждением диагноза. В послеоперационном периоде рекомендовали иммобилизацию верхней конечности в повязке по типу Гилкрист на 2 недели. Швы сняты через 2 недели после операции. Результаты. Пациент прошел курс реабилитации для восстановления функции верхней конечности. Оценка функционального состояния до и после операции проводилась по шкале ASES. На последнем контрольном осмотре через 2 года после операции у пациента отмечена полная функция плечевого сустава. Оценка по шкале ASES составила 100 баллов. На контрольной МРТ плечевого сустава данных за рецидив не выявлено. Внесуставная локализация ПВУС встречается очень редко и в литературе представлена единичными клиническими случаями. Основным методом лечения является открытое или артроскопическое удаление измененной синовиальной оболочки. Заключение. Удаление измененной синовиальной оболочки позволило получить хороший клинический результат. Ключевые слова: пигментный ворсинчато-узловой синовит, синовит, плечевой сустав
Для цитирования: Пигментный ворсинчато-узловой синовит субарокмиального пространства (случай из клинической практики) / М.С. Рязанцев, Н.Е. Магнитская, Д.О. Ильин, А.Н. Логвинов, П.М. Каданцев, А.В. Фролов, А.А. Ольчев, А.В. Королев // Гений ортопедии. 2022. Т. 28, № 2. С. 256-260. https://doi.org/10.18019/1028-4427-2022-28-2-256-260
Original article
Pigmented villonodular synovitis of the subarocmial space (case report)
M.S. Ryazantsev12H, N.E. Magnitskaya1-2, D.O. Il'in1, A.N. Logvinov1-2, P.M. Kadantsev1-2, A.V. Frolov1-2, A.A. Olchev3,
A.V. Korolev1-2
1 European Medical Center, European Clinic of Sports Traumatology and Orthopaedics (ECSTO), Moscow, Russian Federation
2 Peoples' Friendship University of Russia, Moscow, Russian Federation
3 City Clinical Hospital of Emergency Medical Care, Ryazan, Russian Federation
Corresponding author': Mikhail S. Ryazantsev, ryaz.doc@yandex.ru Abstract
Pigmented villonodular synovitis (PVNS) is a rare benign proliferative disorder affecting synovial membranes, bursae, tendons, skin and bone. Materials The article presents a rare clinical case treated for PVNS of the subacromial space. The patient complained of pain in the shoulder joint at the largest possible points, and a deformity developed 7 months prior to the visit could be visualized at the anterior aspect of the shoulder joint. The patient denied any history of trauma. Arthroscopy of the shoulder joint was performed to rule out the intra-articular nature of the lesion with an exploratory puncture performed to establish the diagnosis with instrumental methods. Delto-pectoral approach was used to remove the neoplasm that was histologically examined to confirm the diagnosis. The upper limb was postoperatively immobilized with a Gilchrist-bandage for 2 weeks. The sutures were removed 2 weeks after the operation. Result The patient underwent a course of rehabilitation to restore the function of the upper limb. The upper limb function was preoperatively and postoperatively evaluated with the ASES questionnaire. The patient showed the shoulder function completely regained at two years with ASES scored 100. MRI scan of the shoulder joint showed no signs of recurrence. Extra-articular location of PVNS is very rare and is described in few case reports. Open procedure or arthroscopic removal of the affected synovial membrane are used to treat the condition. Conclusion Removal of the affected synovial membrane allowed us to obtain a good clinical result. Keywords: pigmented villonodular synovitis, synovitis, shoulder joint
For citation: Ryazantsev M.S., Magnitskaya N.E., Il'in D.O., Logvinov A.N., Kadantsev P.M., Frolov A.V., Olchev A.A., Korolev A.V. Pigmented villonodular synovitis of the subarocmial space (case report). Genij Ortopedii, 2022, vol. 28, no 2, pp. 256-260. https://doi.org/10.18019/1028-4427-2022-28-2-256-260
ВВЕДЕНИЕ
Пигментный ворсинчато-узловой синовит (pigmented villonodular synovitis, PVNS, ПВУС) встречается редко. Доброкачественный пролиферативный процесс может затрагивать синовиальные оболочки, бурсу, сухожилия, костную ткань и кожу [1, 2]. ПВУС плечевого сустава встречается очень редко, так, по данным L. Van der Heijden, встречаемость для плечевого
сустава составила 1,4 % (4/272) [3]. Чаще преобладают внутрисуставные формы заболевания. Так, в работе L.P. Müller с соавторами в 17 из 18 случаев поражения были внутрисуставными [4], в исследовании X. Mahieu с соавторами - 16 из 18 случаев [5]. В исследовании Т.О. Serra описан ПВУС плечевого сустава и субакро-миального пространства с вовлечением костной ткани
© Рязанцев М.С., Магнитская Н.Е., Ильин Д.О., Логвинов А.Н., Каданцев П.М., Фролов А.В., Ольчев А.А., Королев А.В., 2022
суставных поверхностей и акромиально-ключичного сустава [6].
Основными симптомами при внутрисуставной форме заболевания являются отек и боль, при внесу-ставной - болезненность при пальпации, нарушение конфигурации [7-9].
Принятым методом лечения является удаление измененной синовиальной оболочки открытым или ар-троскопическим способом [3, 7, 10-13].
Нами представлен очень редкий клинический случай ПВУС плечевого сустава внесуставной локализации у мужчины 48 лет.
МАТЕРИАЛЫ И МЕТОДЫ
К нам обратился пациент И., 48 лет, с жалобами на боли и отечность в левом плечевом суставе. За 7 месяцев до обращения пациент стал отмечать визуальную деформацию по передней поверхности левого плечевого сустава.
При клиническом обследовании отмечается видимая деформация в переднем отделе левого плечевого сустава. При пальпации положительный симптом флюктуации. Пальпация передней поверхности левого плечевого сустава дискомфортна.
Движения в плечевом суставе в полном объеме, боль в максимальных точках. Сила мышц не снижена.
На МРТ левого плечевого сустава имеются утолщения синовиальной оболочки с наличием гипертрофированных ворсин и включений гемосидерина (рис. 1).
При первичном обращении пациенту выполнена пункция образования. Эвакуировано 20 мл жидкости бурого цвета без дополнительных примесей и осадка (рис. 2).
В предоперационном обследовании данных за изменения в показателях крови выявлено не было (лейкоциты -6,97 109/л; скорость оседания эритроцитов (СОЭ) - 11 мм/ч).
Пациенту рекомендовано выполнение оперативного лечения - открытого удаления измененной синовиальной оболочки из субакромиального пространства с артроскопической ревизией плечевого сустава для исключения внутрисуставного поражения.
В положении пациента полусидя из заднего артро-скопического доступа выполнен осмотр полости плечевого сустава (рис. 3).
Следующим этапом через дельго-пекторальный доступ выполнена визуализация образования. Субакро-миальная сумка представлена мешком, наполненным жидкостью бурого цвета (рис. 4). Стенки бурсы спаяны с передними отделами плечевой кости, медиально и в области акромиона.
Тупо выполнено выделение и удаление бурсально-го мешка. Ревизия раны. Раны послойно ушиты. Асептическая повязка.
Измененная синовиальная оболочка была отправлена на гистологическое исследование.
На 2-е сутки пациент выписан на амбулаторный этап лечения.
Оперированную верхнюю конечность иммобили-зировали в повязке по типу Гилкрист на 2 недели для лучшего заживления послеоперационных ран. Повязку разрешали снимать для занятий по разработке движений в плечевом суставе.
По результатам гистологического исследования диагноз подтвержден (рис. 5).
Контрольные осмотры проводились через 1,5 и 6 месяцев после операции. Последний контрольный осмотр проведен на сроке 2 года после операции.
Оценка состояния плечевого сустава до операции и на последнем контрольном осмотре проводилась по шкале ASES. До операции результат по шкале ASES составил 85 баллов.
Рис. 1. МРТ левого плечевого сустава пациента И. Срезы в корональной, аксиальной и сагиттальной плоскостях
Рис. 2. Процесс выполнения пункции подкожного образования
Рис. 3. Артрокопическая ревизия плечевого сустава: а - область сухожилия подлопаточной мышцы; б - сухожилие длинной головки двуглавой мышцы; в - нижние отделы сустава. Данных за наличие измененной синовиальной оболочки не выявлено
Рис. 4. Этапы операции: а - положение пациента на операционном столе, черной линией указана зона будущего разреза; б - операционный доступ к образованию; в - фрагмент удаленного образования
Рис. 5. Гистологический препарат удалённого образования. Элементы неравномерно фиброзированной синовиальной оболочки с папиллярной гиперплазией (1), очагами фибри-ноидного некроза (2) и элементами грануляционной ткани (3). Окраска гематоксилином и эозином; ув. *200
РЕЗУЛЬТАТЫ
На контрольном осмотре через 2 года после операции пациент отмечает, что полностью восстановился. Послеоперационный рубец без признаков воспаления, не спаян с подлежащими тканями. Объем движений полный, сила мышц не снижена (рис. 6).
На контрольной МРТ данных за рецидив нет (рис. 7).
Отдаленный результат через 2 года после операции по данным ортопедической шкалы ASES составил 100 баллов.
Рис. 6. Фото пациента И. через два года после операции: а - вид послеоперационного рубца; б, в - функциональный результат
Рис. 7. МРТ левого плечевого сустава пациента И. через два года после операции. Срезы в корональной, аксиальной и сагиттальной плоскостях
ОБСУЖДЕНИЕ
ПВУС является редким доброкачественным про-лиферативным заболеванием. В плечевом суставе развивается очень редко, в систематическом многоцентровом ретроспективном анализе G. Xie с соавторами встречаемость составила 0,8 % (2/237) [14].
Чаще всего заболевание развивается без предшествующей травмы, однако в обзоре L.P. Müller с соавторами в 4 из 18 работ, вошедших в обзор, было указание на наличие травмы в анамнезе [4].
В нашем клиническом случае заболевание началось без эпизода травмы в анамнезе.
Основным методом лечения ПВУС является хирургическое удаление измененной синовиальной оболочки [10]. В нашем случае локализация ПВУС была внесуставная, в связи с чем удаление было принято проводить открыто. Для исключения внутрисуставного поражения выполнена артроскопическая ревизия плечевого сустава.
Частота рецидивов ПВУС варьирует и в большей степени зависит от локализации и формы заболевания. При анализе литературных данных в исследовании X. Mahieu с соавторами рецидив заболевания для коленного сустава составил до 50 % [5]. В краудсорсинговом исследовании Lizz van der Heijden с соавторами частота рецидива после артроскопической синовэктомии составила 58 % (69/118), открытой - 36 % (35/97) и комбинированной - 50 % (5/10). С достоверно большей частотой (р < 0,05) при диффузной форме [3].
Оценка рецидива ПВУС в плечевом суставе проанализирована в исследовании X. Mahieu с соавторами.
В 18 источниках рецидив был описан в 17 % случаев (5/30) [5].
Основными симптомами ПВУС являются боль и отек, реже - тугоподвижность и ограничение движений [3, 11, 13, 14]. В нашем случае основной жалобой пациента была боли и присоединившаяся впоследствии визуальная деформация.
Дифференциальная диагностика заболевания проводится с хондроматозом [16], моноартритами [17] и другими пролиферативными заболеваниями.
В исследовании G. Xie с соавторами указано на изменение в анализах крови при предоперационном обследовании пациентов с ПВУС - повышение СОЭ в 45,8 %, уровня С-реактивного белка - в 38,4 % и количества лейкоцитов - в 38,4 % случаев [14]. В нашем клиническом случае показатели крови были в норме (лейкоциты - 6,97 1 09/л; скорость оседания эритроцитов (СОЭ) - 11 мм/ч).
Нам удалось найти только три опубликованных случая с внесуставной локализацией ПВУС в плечевом суставе: в 1997 году С.}. SawmШer с соавторами у 57-летней женщины. Также у пациентки был выявлен разрыв сухожилия вращательной манжеты [18]. В 2008 году СН С^ с соавторами у 21-летнего мужчины [19]. В 2013 году португальскими коллегами [20]. На 2013 год это был первый опубликованный случай внесуставного ПВУС в Португальской популяции и третий в мире.
В нашем клиническом примере не было выявлено дополнительных внутрисуставных повреждений.
ЗАКЛЮЧЕНИЕ
ПВУС является редким доброкачественным пролифе-ративным заболеванием. В плечевом суставе встречается редко. Внесуставная форма заболевания встречается крайне редко и представлена в современной литературе
несколькими описанными клиническими случаями. На данный момент основным методом лечения ПВУС является хирургический - открытое или артроскопическое удаление измененной синовиальной оболочки.
СПИСОК ИСТОЧНИКОВ
1. Gouin F., Noailles T. Localized and diffuse forms of tenosynovial giant cell tumor (formerly giant cell tumor of the tendon sheath and pigmented villonodular synovitis) // Orthop. Traumatol. Surg. Res. 2017. Vol. 103, No 1S. P. S91-S97. DOI: 10.1016/j.otsr.2016.11.002.
2. Pigmented Villo-Nodular Synovitis of Shoulder Joint Leading to Humeral Head Erosion / A.C. Agrawal, R.N. Dash, B.K. Kar, H.S. Sakale // I. Orthop. Traumatol. Rehabil. 2020. Vol. 12, No 2. P. 143-146.
3. Van der Heijden L., Piner S.R., van de Sande M.A. Pigmented villonodular synovitis: a crowdsourcing study of two hundred and seventy two patients // Int. Orthop. 2016. Vol. 40, No 12. P. 2459-2468. DOI: 10.1007/s00264-016-3208-1.
4. Pigmented villonodular synovitis of the shoulder: review and case report / L.P. Müller, M. Bitzer, J. Degreif, P.M. Rommens // Knee Surg. Sports
Traumatol. Arthrose. 1999. Vol. 7, No 4. P. 249-256. DOI: 10.1007/s001670050158.
5. Arthroscopic treatment of pigmented villonodular synovitis of the shoulder / X. Mahieu, G. Chaouat, J.L. Blin, A. Frank, P. Hardy // Arthroscopy. 2001. Vol. 17, No 1. P. 81-87. DOI: 10.1053/jars.2001.7803.
6. An unusual case of diffuse pigmented villonodular synovitis of the shoulder: A multidisciplinary approach with arthroscopic synovectomy and adjuvant radiotherapy / T.Q. Serra, J. Morais, Z. Gon^alves, F. Agostinho, G. Melo, M. Henriques // Eur. J. Rheumatol. 2017. Vol. 4, No 2. P. 142144. DOI: 10.5152/eurjrheum.2016.15084.
7. Identification of Patient Needs and Preferences in Pigmented Villonodular Synovitis (PVNS) Using a Qualitative Online Bulletin Board Study / N.S. Cook, K. Landskroner, B. Shah, S. Walda, O. Weiss, V. Pallapotu // Adv. Ther. 2020. Vol. 37, No 6. P. 2813-2828. DOI: 10.1007/s12325-020-01364-4.
8. Arthroscopic Technique for the Treatment of Localized Pigmented Villonodular Synovitis of the Knee / Y.M. Papamerkouriou, M.I. Posantzis, D. Kouremenos, C. Manousakis, S.I. Plessas // Cureus. 2020. Vol. 12, No 4. Р. e7832. DOI: 10.7759/cureus.7832.
9. Pigmented villonodular synovitis of the knee: a retrospective analysis of 214 cases at a UK tertiary referral centre / K.H. Patel, P.D. Gikas, R.C. Pollock, R.W. Carrington, S.R. Cannon, J.A. Skinner, T.W. Briggs, W.J.S. Aston // Knee. 2017. Vol. 24, No 4. P. 808-815. DOI: 10.1016/j. knee.2017.03.011.
10. Bernthal N.M., Ishmael C.R., Burke Z.D.C. Management of Pigmented Villonodular Synovitis (PVNS): an Orthopedic Surgeon's Perspective // Curr. Oncol. Rep. 2020. Vol. 22, No 6. P. 63. DOI: 10.1007/s11912-020-00926-7.
11. Pigmented villonodular synovitis: a comprehensive review and proposed treatment algorithm / S.R. Stephan, B. Shallop, R. Lackman, T.W.B. Kim, M.K. Mulcahey // JBJS Rev. 2016. Vol. 4, No 7. Р. e3. DOI: 10.2106/JBJS.RVW.15.00086.
12. Fecek C., Carter K.R. Pigmented Villonodular Synovitis // StatPearls. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing, 2021. URL: https://www.ncbi. nlm.nih.gov/books/NBK549850.
13. Lowering the recurrence rate in pigmented villonodular synovitis: A series of 120 resections / C.F. Capellen, R. Tiling, A. Klein, A. Baur-Melnyk, T. Knösel, C. Birkenmaier, F. Roeder, V. Jansson, H.R. Dürr // Rheumatology (Oxford). 2018. Vol. 57, No 8. P. 1448-1452. DOI: 10.1093/ rheumatology/key133.
14. Pigmented villonodular synovitis: a retrospective multicenter study of 237 cases / G. Xie, N. Jiang, C.X. Liang, J.C. Zeng, Z.Y. Chen, Q. Xu, R.Z. Qi, Y.R. Chen, B. Yu // PLoS One. 2015. Vol. 10, No 3. Р. e0121451. DOI: 10.1371/journal.pone.0121451.
15. Shoulder joint synovial chondromatosis presenting as multiple axillary masses: a case report / T.J. Chen, Y.F. Tsai, Y.H. Chou, L.K. Chen, H.J. Chiou, Y.C. Lai, Y.H. Lin, H.K. Wang, C.M. Tiu // J. Clin. Ultrasound. 2018. Vol. 46, No 5. P. 361-363. DOI: 10.1002/jcu.22555.
16. Первичный синовиальный хондроматоз плечевого сустава (случай из клинической практики) // Р.М. Тихилов, С.Ю. Доколин, С.Л. Воробьев, В.В. Дубовик, И.С. Базаров // Травматология и ортопедия России. 2012. № 1. С. 104-108.
17. Sankaye P., Ostlere S. Arthritis at the shoulder joint // Semin. Musculoskelet. Radiol. 2015. Vol. 19, No 3. P. 307-318. DOI: 10.1055/s-0035-1549324.
18. Extraarticular pigmented villonodular synovitis of the shoulder: a case report / C.J. Sawmiller, G.A. Turowski, A.P. Sterling, S.J. Dudrick // Clin. Orthop. Relat. Res. 1997. No 335. Р. 262-267.
19. Extra-articular pigmented villonodular synovitis of the subacromial space / C.H. Cho, S.W. Sohn, K.S. Song, C.H. Kang, B.W. Min, K.C. Bae, S.M. Lee // Orthopedics. 2008. Vol. 31, No 12. DOI: 10.3928/01477447-20081201-04.
20. Localized Pigmented Villonodular Synovitis of the shoulder: a rare presentation of an uncommon pathology / D.J. Madruga, M.M. Costa, A. Duarte, J.A. Pereira da Silva // Acta Med. Port. 2013. Vol. 26, No 4. Р. 459-462.
Статья поступила в редакцию 09.02.2021; одобрена после рецензирования 05.04.2021; принята к публикации 26.01.2022.
The article was submitted 09.02.2021; approved after reviewing 05.04.2021; accepted for publication 26.01.2022.
Информация об авторах:
1. Михаил Сергеевич Рязанцев - кандидат медицинских наук, ryaz.doc@yandex.ru;
2. Нина Евгеньевна Магнитская - кандидат медицинских наук;
3. Дмитрий Олегович Ильин - кандидат медицинских наук;
4. Алексей Николаевич Логвинов;
5. Павел Михайлович Каданцев;
6. Александр Владимирович Фролов - кандидат медицинских наук;
7. Александр Александрович Ольчев;
8. Андрей Вадимович Королев - доктор медицинских наук.
Information about the authors:
1. Mikhail S. Ryazantsev - Candidate of Medical Sciences, ryaz.doc@yandex.ru;
2. Nina E. Magnitskaya - Candidate of Medical Sciences;
3. Dmitrii O. Il'in - Candidate of Medical Sciences;
4. Aleksei N. Logvinov - M.D.;
5. Pavel M. Kadantsev - M.D.;
6. Aleksandr V. Frolov - Candidate of Medical Sciences;
7. Aleksander A. Olchev - M.D.;
8. Andrey V. Korolev - Doctor of Medical Sciences.
Конфликт интересов: не заявлен.
Источник финансирования: исследование проведено без спонсорской поддержки.
