CC BY
19https://doi.org/10.26442/26586630.2019.4.190692
Клинический случай
Наблюдение трихобезоара желудка и синдрома Рапунцель у 9-летней девочки
Ю.Ю. Соколов*1, С.В. Стоногин2, С.А. Коровин1, А.С. Кошурникова2, Д.В. Афонин2, С.Ю. Любанская2, Л.М. Раппопорт2
1ФГБОУ ДПО «Российская медицинская академия непрерывного профессионального образования» Минздрава России, Москва, Россия;
2ГБУЗ «Детская городская клиническая больница им. З.А. Башляевой» Департамента здравоохранения
г. Москвы, Москва, Россия
Аннотация
В статье представлено чрезвычайно редкое клиническое наблюдение трихобезоара желудка большого размера у девочки 9 лет. Длительное время заболевание протекало бессимптомно. Пальпируемое объемное образование в проекции желудка позволило заподозрить наличие безоара желудка. Вследствие большого размера трихобезоара он удален хирургическим способом с хорошим клиническим эффектом. Девочка выписана с выздоровлением. Данный случай демонстрирует выбор оптимальной тактики при диагностике и хирургическом лечении ребенка с трихобезоа-ром большого размера.
Ключевые слова: безоар, трихобезоар желудка, синдром Рапунцель, детская хирургия, дети.
Для цитирования: Соколов Ю.Ю., Стоногин С.В., Коровин С.А. и др. Наблюдение трихобезоара желудка и синдрома Рапунцель у 9-летней девочки. Педиатрия. Consilium Medicum. 2019; 4: 58-61. DOI: 10.26442/26586630.2019.4.190692
Clinical Case
Observation of trichobezoar of stomach and syndrome Rapunzel at 9-year-old girl
Yury Yu. Sokolov*1, Sergey V. Stonogin2, Sergey A. Korovin1, Anastasia S. Koshurnikova2, Dmitry V. Afonin2, Svetlana Yu. Lyubanskaya2, Lyubov M. Rappoport2
1Russian Medical Academy of Continuous Professional Education, Moscow, Russia; 2Bashlyaeva Children's City Clinical Hospital, Moscow, Russia *[email protected]
Abstract
Extremely rare case of a giant stomach trichobezoar in a 9-year-old girl. The disease was asymptomatic for a long time. Presence of a mass which could be palpated through the abdominal wall in stomach area suggested stomach bezoar formation. Owing to it's big size, the trichobezoar was removed surgically with a good clinical result. The girl was discharged fully recovered. This case demonstrates the choice of optimum diagnostic and surgical tactics in a child with a giant trichobezoar.
Key words: besoar, trichobesoar of the stomach, syndrome Rapunzel, pediatric surgery, children.
For citation: Sokolov Yu.Yu., Stonogin S.V., Korovin S.A. et al. Observation of trichobezoar of stomach and syndrome Rapunzel at 9-year-old girl. Pediatrics. Consilium Medicum. 2019; 4: 58-61. DOI: 10.26442/26586630.2019.4.190692
Трихобезоары достаточно редко встречаются в клинической практике [1]. Вначале заболевание зачастую протекает бессимптомно, что создает трудности для ранней диагностики и последующего лечения.
Клиническое наблюдение
Девочка 9 лет поступила с жалобами на боль в животе. Из анамнеза известно, что боль в животе беспокоит ее в течение 5 сут.
При осмотре ребенка обращает на себя внимание наличие пальпируемого в проекции желудка объемного образования брюшной полости плотной консистенции, повторяющего контур желудка, безболезненного при пальпации. Симптомов раздражения брюшины нет.
На обзорной рентгенограмме брюшной полости свободного газа и уровней жидкости не выявлено. В проекции пилорического отдела желудка и луковицы двенадцатиперстной кишки выявлена тень повышенной плотности неправильно линейной формы с четкими ровными контурами однородной структуры -обызвествление?
Заподозрен трихобезоар желудка, и ребенок госпитализирован в хирургическое отделение.
При ультразвуковом исследовании брюшной полости желудок увеличен, просвет полностью экранирован эхоплотным содержимым с эффектом акустиче-
ской тени. Двенадцатиперстная кишка расширена до 3 см, в просвете гиперэхогенные включения 12-16 мм с акустической тенью. В левой половине живота участки тонкой кишки протяженностью до 10 см с резко утолщенными (до 1,5 см) стенками и гиперэхоген-ными включениями в просвете. Эхографически диагностированы трихобезоар желудка, обтурационная кишечная непроходимость.
При эзофагогастродуоденоскопии (ЭГДС) пищевод свободно проходим, не деформирован, в просвете умеренное количество слизистого секрета. Видимая слизистая оболочка пищевода бледно-розовая на всем протяжении. В просвете желудка визуализируется больших размеров инородное тело с фрагментами волос и пищевых непереварившихся масс (трихобе-зоар), выполняющее полностью дно, тело и антраль-ный отдел желудка, аппарат проведен между трихобе-зоаром и задней стенкой желудка по просвету, при ин-суффляции просвет желудка плохо расправляется воздухом, в теле желудка по задней стенке ближе к большой кривизне на слизистой оболочке визуализируются единичные эрозии округлой формы до 0,4 см в диаметре с гиперемией вокруг и наложениями фибрина. Привратник визуализировать не представляется возможным, просвет желудка плохо расправляется воздухом, вероятнее всего, дистальный конец трихо-
Рис. 1. Обзорная рентгенограмма брюшной полости. Fig. 1. Overview radiograph of the abdominal cavity.
Рис. 2. Фото трихобезоара, полученный при ЭГДС. Fig. 2. Photo of trichobezoar, obtained during esophagogastroduodenoscopy.
Рис. 3. Интраоперационное фото: через гастротомическую рану виден трихобезоар большого размера. Fig. 3. Intraoperative photo: large trichobezoar is visible through the gastrotomy wound.
Рис. 4. Интраоперационное фото: из желудка извлечен трихобезоар большого размера с длинным «хвостом». Fig. 4. Intraoperative photo: a large trichobezoar with a long "tail" was extracted from the stomach.
Рис. 5. Фото извлеченного из желудка трихобезоара. Fig. 5. Photo of trichobezoar extracted from the stomach.
Рис. 6. Фото «хвоста» трихобезоара длиной 35 см. Fig. 6. Photo "tail" of trichobezoar length of 35 cm.
безоара стелется в просвет пилорического канала. Заключение: трихобезоар желудка, эрозии желудка.
Учитывая размеры трихобезоара, показано оперативное лечение. Выполнена верхняя срединная лапа-ротомия. При ревизии в просвете желудка определяется больших размеров плотное инородное тело. Передняя стенка желудка в области тела инфильтрирована и гиперемирована. На переднюю стенку желудка наложены швы-держалки. Поперечная гастротомия.
Из просвета желудка удален трихобезоар размером 20x5x4 см с длинным, до 35 см, «хвостом», который уходил в тонкую кишку (синдром Рапунцель).
Гастротомическая рана зашита 2-рядным швом. При ревизии начального отдела тощей кишки обнаружено несколько ретроградных инвагинаций, которые расправлены.
Длительность операции - 45 мин. Послеоперационный период гладкий. Выписана домой на 12-е сутки после операции в удовлетворительном состоянии.
Обсуждение
Безоар (от лат. bezoar; араб. badzar - предохраняющий против яда) - инородное тело, образующееся в желудке из проглоченных неперевариваемых веществ, частиц пищи и слизи.
Согласно классификации [1] безоары желудка и кишечника можно разделить на следующие группы:
1. Трихобезоары, или волосяные шары. Образуются в результате заглатывания волос. Встречаются чаще у женщин и девочек, имеющих привычку жевать волосы, особенно у лиц с неполноценной психикой. Возможен профессиональный характер заглатывания волос (парикмахеры, работники щеточного производства).
2. Фитобезоары, или безоары растительного происхождения. Формируются в желудке в результате употребления в пищу больших количеств хурмы, дикой груши, кедровых орехов. Основа их - растительная клетчатка.
3. Стибо(себо)безоары - безоары животного происхождения. Возникают в желудке под воздействием холодной воды после принятого в большом количестве говяжьего или бараньего жира.
4. Безоары органического происхождения. Образуются в желудке при заглатывании некоторых лекарственных веществ (салол), столярной политуры -лаков, смол, гудрона, при минерализации сгустка крови в просвете желудка.
5. Безоары эмбрионального происхождения. Формируются из дермоидной кисты желудка. К этой группе следует отнести и мекониевые камни.
6. Полибезоары - безоары смешанного происхождения [2].
В отечественной литературе впервые о трихобезоаре желудка сообщил В.В. Мыш (1912 г.). Он описал «волосяную опухоль» массой 2800 г [3]. В мировой литературе до 1991 г. описано около 400 случаев. Данная патология относительно редко встречается в детском возрасте, и в связи с этим практикующие врачи недостаточно знакомы с причинами формирования безоаров, клинической картиной и диагностикой этого заболевания. Среди них наибольшую частоту и значимость в педиатрической практике имеют фито- и трихобезоары.
Трихобезоар может быть образован волосами пациента, другого человека или животного, волокнами ковра, шерстью одежды или одеяла, волосами кукол и других игрушек. Впервые описан в 1779 г. [4]. Истинная частота встречаемости в педиатрической популяции безоаров неизвестна. Чаще они встречаются у женщин, подростков и всех детей с психическими или неврологическими расстройствами [5].
Трихофагия (постоянное влечение и компульсивное употребление непищевых веществ), трихотилломания, депрессия, обсессивно-компульсивное расстройство являются психическими расстройствами, приводящими к образованию трихобезоаров [6-9]. Факторами
риска формирования трихобезоаров являются также аномалии строения желудочно-кишечного тракта, способствующие замедлению пассажа пищевых масс. Еще более редким является трихобезоар, сформированный до такой степени, что он распространяется через привратник в тонкую кишку, вызывая симптомы синдрома Рапунцель [10], включая панкреатит. Синдром Рапунцель является особенно редким у мальчиков: приблизительно 40 случаев описано в литературе [11-13]. Синдром назван в честь героини сказки, написанной в 1812 г. братьями Гримм. Трихобезоары локализуются чаще в желудке и редко - в тонкой кишке.
Симптомы: необъяснимые боли в животе, анорексия, рвота, потеря массы тела, астенизация, неприятный запах изо рта в сочетании с алопецией, особенно у девочек (90%) и особенно с пальпируемым объемным образованием в эпигастральной области [14]. Отсутствие специфических симптомов приводит к поздней диагностике трихобезоаров у детей. К осложнениям безоара относятся развитие язв желудка, желудочные кровотечения и перфорации желудка, тонкой кишки с развитием перитонита, кишечная инвагинация, механическая желтуха, энтеропатия с потерей белка, стеаторея, панкреатит, инвагинация, желтуха и аппендицит [15].
При диагностике трихобезоаров используются рентгенография с контрастированием, ЭГДС, ультразвуковое исследование, компьютерная томография [16].
Методы лечения зависят от вида безоара и его локализации. Различают консервативные и хирургические виды терапии. Механическая фрагментация, химические вещества для растворения мелких трихобезоаров -возможные варианты помимо хирургических методик. Используется также эндоскопическое удаление небольших трихобезоаров [17]. Сообщалось также об эффективном использовании напитка Coca-Cola для растворения безоара желудка. Лапароскопическое удаление трихобезоара впервые описано V. Nirasawa (1998 г.) [18].
Удаление трихобезоаров проводится эндоскопически, когда это возможно, хотя этот подход редко бывает успешным из-за высокой плотности и большого размера трихобезоара. По этим же причинам оперативное удаление часто осуществляется открытым способом. Ряд авторов считают лапаротомный доступ более выгодным при удалении трихобезоаров большого размера и сложной конфигурации [19]. H. Dorn и соавт. описывают полностью лапароскопический вариант операции, при котором выпоняется 10 мм отверстие в стенке желудка для создания условий удаления безоара фрагментарно с помощью гастроскопа. Несмотря на то что такой подход сводит к минимуму риск инфицирования брюшной полости, он требует длительной операции (около 6 ч) [20]. К. Kanetaka и соавт. описывают аналогичный метод с использованием 2-каналь-ного подхода для фрагментации безоара с помощью лапароскопических ножниц с последующим извлечением безоара с помощью эндоскопа. Этот вариант также занимает много времени [21]. Способ, при котором сделана лапароскопическая гастростомия для перемещения безоара в лапароскопический пакет, извлекаемый затем на брюшную стенку, описан S. Shami и соавт. [22]. При этом варианте увеличивается риск инфицирования брюшной полости. Независимо от подхода ретроспективный обзор лапароскопического и открытого удаления безоаров [23] позволяет предположить, что лапароскопическое удаление может привести к меньшему количеству осложнений и уменьшению продолжительности госпитализации.
Наблюдение психиатра и прием психотропных препаратов необходимы для профилактики рецидивов заболевания [24].
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Conflict of interests. The authors declare that there is not conflict of interests.
Литература/References
1. Арабаджян ВА и др. Безоары в хирургической практике. Рос. мед. журн. 1996; 4: 51-3.
[Arabadzhian V.A. et al. Bezoary v khirurgicheskoi praktike. Ros. med. zhurn. 1996; 4: 51-3 (in Russian).]
2. Бебуришвили А.Г., Мандрико В.В., Акинчиц А.Н. Инородные тела желудочно-кишечного тракта. Учебно-методическое пособие для врачей-интернов, клинических ординаторов, хирургов и эндоскопистов. Волгоград: ВолГМУ, 2007. [Beburishvili A.G., Mandriko V.V., Akinchits A.N. Foreign bodies of the gastrointestinal tract. Teaching aid for interns, clinical residents, surgeons and endoscopists. Volgograd: VolGMU, 2007 (in Russian).]
3. Доржиев БД Трихобезоар в хирургической практике по материалам ДХО ГКБСМП им. В.В.Ангапова г. Улан-Удэ. Бюл. ВСНЦ СО РАМН. 2009; 2 (66): 239-40. [Dorzhiev B.D. Trikhobezoar v khirurgicheskoi praktike po materialam DKhO GKBSMP im. V.VAngapova g. Ulan-Ude. Biul. VSNTs SO RAMN. 2009; 2 (66): 239-40 (in Russian).]
4. Baudamant WW. Memoire sur des cheveux trouves dans i'estomac et dans les in-te-stines greles. J Med Chir Pharm 1779; 52: 507-14.
5. Azenedo S, Lopes J, Marques A et al. Successful endoscopic resciution of a Jorge gastric bezoar in о child. World J Gastroinest Endosc 20l1; 3: 129-32.
6. Соколов Ю.Ю., Давидов М.И. Редкие наблюдения безоаров у детей. Рос. педиатрический журн. 2006; 1: 54-6.
[Sokolov Iu.Iu., Davidov M.I. Redkie nabliudeniia bezoarov u detei. Ros. pediatric-heskii zhurn. 2006; 1: 54-6 (in Russian).]
7. Соколов Ю.Ю., Давидов М.И. Безоары желудочно-кишечного тракта у детей, Хирургические аспекты педиатрии. 2008; с. 60-5.
[Sokolov Iu.Iu., Davidov M.I. Bezoary zheludochno-kishechnogo trakta u detei, Khi-rurgicheskie aspekty pediatrii. 2008; p. 60-5 (in Russian).]
8. Armstrong JH, Holtnnuller КС, Barcia PJ. Gastric trichobezoar as a manifestation of child abuse. Curr Surg 2001; 58: 202-4.
9. Tiago Santos et al. Trichophagia and trichobezoar: case report. Clinical practice and epidemiology in mental health. Clin Pract Epidemiol Ment Health 2012; 8: 43-5.
10. Vaughan ED Jr, Sawyers JL, Scott HW Jr. The Rapunzel syndrome. An unusual complication of intestinal bezoar. Surgery 1968; 63: 339-43.
11. Emre AU, Tascilar O, Karadeniz G et al. Rapunzel syndrome of a cotton bezoar in a multimorbid patient. Clinics (Sao Paulo) 2008; 63: 285-8.
12. Hirugade ST, Talpallikar MC, Deshpande AV et al. Rapunzel syndrome with a long tail. Ind J Pediatr 2001; 68: 895-6.
13. Naik S, Gupta V, Rangole A et al. Rapunzel syndrome reviewed and redefined. Dig Surg 2007; 24: 157-61.
14. Gorter RR, Kneepkens CM, Mattens EC et al. Management of trichobezoar: case report and literature review. Pediatr Surg Int 2010; 26: 457-63.
15. Singla SL, Rattan KN, Kaushik N et al. Rapunzel syndrome: a case report. Am J Gastroenterol 1999; 94: 1970-1.
16. Shad wan A and Mohammad A. Small bowel obstruction due to trichobezoar: role of upper endoscopy in diagnosis. Gastrointestinal Endoscopy 2000: 7G4-7G6.
17. Thayumanavan, Rajkumar LK, Kantian M. Rapunzel syndrome-A rare form of trichobezoar. J Digest Endoscopy 2013; 4 (1): 19.
18. Nirasawa V, Mori T, Ito Y, Tanaka H et al. Laparoscopic removal of a large gastric trichobezoar. J Pediatr Surg 1998; 33: 663-5.
19. Marique L, Wirtz M, Henkens A et al. J Gastrointest Surg 2017; 21: 1093.
20. Dorn HF, Gillick JL, Stringel G. Laparoscopic intragastric removal of giant trichobezoar. JSLS 2010; 14: 259-62.
21. Kanetaka K, Azuma T, Ito S et al. Two-channel method for retrieval of gastric tric-hobezoar: report of a case. J Pediatr Surg 2003; 38: e7.
22. Shami SB, Jararaa AA, Hamade A et al. Laparoscopic removal of a huge gastric tric-hobezoar in a patient with trichotillomania. Surg Laparose Endosc Pereutan Tech 2007; 17: 197-200.
23. Yau KK, Siu WT, Law BK et al. Laparoscopic approach compared with conventional open approach for bezoar-induced small-bowel obstruction. Arch Surg 2005: 140: 972-5.
24. Frey AS, McKee M, King IA et al. Hair apparent: rapunzel syndrome. Am J Psy 2005; 162: 242-3.
the authors
Информация об авторах / Information about
Соколов Юрий Юрьевич - д-р мед. наук, проф., зав. каф. детской хирургии ФГБОУ ДПО РМАНПО. E-mail: [email protected]; ORCID: https://orcid.org/0000-0003-3831-768X
Стоногин Сергей Васильевич - канд. мед. наук, врач - детский хирург хирургического отд-ния ГБУЗ «ДГКБ им. З.А. Башляевой». E-mail: [email protected]
Коровин Сергей Афанасьевич - канд. мед. наук, зав. учебной частью каф. детской хирургии ФГБОУ ДПО РМАНПО. E-mail: [email protected]
Кошурникова Анастасия Сергеевна - зав. эндоскопическим отд-нием ГБУЗ «ДГКБ им. З.А. Башляевой. E-mail: [email protected]
Афонин Дмитрий Владимирович - врач-анестезиолог отд-ния анестезиологии ГБУЗ «ДГКБ им. З.А. Башляевой». E-mail: [email protected]
Любанская Светлана Юрьевна - врач - детский хирург хирургического отд-ния ГБУЗ «ДГКБ им. З.А. Башляевой». E-mail: [email protected]
Раппопорт Любовь Михайловна - врач - детский хирург хирургического отд-ния ГБУЗ «ДГКБ им. З.А. Башляевой». E-mail: [email protected]
Yury Yu. Sokolov - D. Sci. (Med.), Prof., Russian Medical Academy of Continuous Professional Education. E-mail: [email protected]; ORCID: https://orcid.org/0000-0003-3831-768X
Sergey V. Stonogin - Cand. Sci. (Med.), Bashlyaeva Children's City Clinical Hospital. E-mail: [email protected]
Sergey A. Korovin - Cand. Sci. (Med.), Russian Medical Academy of Continuous Professional Education. E-mail: [email protected]
Anastasia S. Koshurnikova - department head, Bashlyaeva Children's City Clinical Hospital. E-mail: [email protected]
Dmitry V. Afonin - doctor, Bashlyaeva Children's City Clinical Hospital. E-mail: [email protected]
Svetlana Yu. Lyubanskaya - doctor, Bashlyaeva Children's City Clinical Hospital. E-mail: [email protected]
Lyubov M. Rappoport - doctor, Bashlyaeva Children's City Clinical Hospital. E-mail: [email protected]
Статья поступила в редакцию / The article received: 06.09.2019 Статья принята к печати / The article approved for publication: 23.12.2019
