CC BY
24= ^^
Из практики
УДК: 616.22-007.24-053.3 doi: 10.18692/1810-4800-2016-1-117-120
ВРОЖДЕННАЯ КИСТА ГОРТАНИ У МЛАДЕНЦА
Захарова М. Л., Павлов П. В., Алексеева Л. Б.
ГБОУ ВПО «Санкт-Петербургский государственный педиатрический медицинский университет»
Минздрава России, Санкт-Петербург, Россия
(Ректор - проф. В. В. Леванович)
CONGENITAL LARYNGEAL CYST IN NEWBORN
Zakharova M. L., Pavlov P. V., Alekseeva L. B.
State Budgetary Institution of Higher Vocational Education Saint Petersburg State Pediatric Medical University
of Ministry of Healthcare of the Russian Federation, Saint Petersburg, Russia
Описан случай успешного лечения пациентки 11 месяцев в клинике оториноларингологии СПбГПМУ с диагнозом врожденная киста гортани. Рассмотрены алгоритм диагностики, оптимальный вариант оперативного лечения пациентов с врожденной патологией развития гортани.
Ключевые слова: врожденная киста гортани, кистозная дисплазия гортани, врожденный порок развития гортани.
Библиография: 13 источников.
The paper describes a case of congenital laryngeal cyst in 11 months old child, successfully treated in Otorhinolaryngology Clinic of Saint Petersburg State Pediatric Medical University. The authors consider the algorithm of diagnostics and optimal surgical tactics for patients with congenital pathology of larynx development.
Key words: congenital laryngeal cyst, cystic laryngeal dysplasia, congenital abnormalities of larynx.
Bibliography: 13 sources.
Кистозная дисплазия гортани у детей является редкой патологией с частотой встречаемости от 1,82 до 3,49 случаев на 100 000 живых новорожденных, по данным различных авторов [1-4]. Однако локализация кист в гортани нередко приводит к развитию неотложных и угрожающих жизни состояний, поэтому, на наш взгляд, знакомство с данной патологией полезно для широкого круга врачей, включая акушеров, неонато-логов, реаниматологов, педиатров и, конечно же, оториноларингологов.
В этой статье мы предлагаем вашему вниманию клиническое наблюдение успешного хирургического лечения врожденной кисты гортани у младенца.
Девочка В., 11 месяцев, в сентябре 2013 г. поступила в плановом порядке в оториноларинго-логическое отделение СПбГПМУ с жалобами на невозможность дыхания через естественные дыхательные пути, наличие трахеостомы.
Из анамнеза: ребенок от первой беременности, протекавшей с патологической прибавкой в массе тела. Роды в сроки 38-39 недель, плановое кесарево сечение. Масса тела при рождении 2800 г, рост 47 см. В связи с нарушением дыхания с первых минут жизни девочка переведена в реанимацию, где была интубирована. Интубация проводилась длительно с техническими трудностями. Девочка переведена в клиническую больницу, где находилась на продленной интубации. После безуспешных попыток экстубации была наложена
трахеостома на 21-е сутки жизни. Выписана из стационара в возрасте 1 месяц 14 дней. Диагноз: церебральная ишемия 2 ст., синдром угнетения, натальная травма шейного отдела позвоночника, посттравматический ларингит, стеноз гортани 3 ст., внутриутробная инфекция неуточ-ненной этиологии (пневмония, ДН 2 ст.), синдром острой почечной недостаточности, бронхоле-гочная дисплазия средней тяжести, нарушение ритма сердца _ суправентрикулярная экстраси-столия, открытое овальное окно, НК 0, анемия средней тяжести смешанного генеза, ЗВУР по ги-потрофическому типу 1 ст.
Наблюдалась педиатром, оториноларингологом, неврологом по месту жительства. Диагноз на момент поступления в СПбГПМУ: рубцовый стеноз гортани, врожденная аномалия хрящей гортани, парез правой голосовой складки, трахеостома.
При гибкой эндовидеоларингоскопии выявлено округлое образование правой черпалонадгортан-ной складки, практически полностью перекрывающее просвет гортани (рис. 1).
На серии МР-томограмм мягких тканей шеи от уровня С2 доуровня С5_6 в проекции правого грушевидного синуса определяется киста с четкими неровными контурами, имеющая неправильную округлую форму. Размеры кисты 11*16*28 мм. Киста значительно смещает правую черпалонад-гортанную складку влево. Нижний край ее прослеживается на уровне подскладкового пространства (рис. 2-4).
¿L117?
Российская оториноларингология № 1 (80) 2016
Рис. 1. Эндовидеоларингоскопия пациентки В., 11 месяцев. В области правой черпалонадгортанной складки визуализируется округлое образование, практически полностью закрывающее просвет гортани.
Рис. 2. МРТ пациентки В., 11 месяцев, сагиттальная проекция.
Рис. 3. МРТ пациентки В., 11 месяцев, коронарная проекция. Рис. 4. МРТ пациентки В., 11 месяцев, фронтальная проекция.
А ^
Рис. 5. Картина кисты во время проведения прямой Рис. 6. Прямая микровидеоларин- Рис. 7. Прямая микровидеоларин-микровидеоларингоскопии пациентки В., 11 меся- госкопия пациентки В., 11 месяцев. госкопия пациентки В., 11 месяцев. Разрез стенки кисты с использованием цев. Содержимое кисты.
контактного лазера.
Научные статьи
Рис. 8. Прямая микровидеоларин-госкопия пациентки В., 11 месяцев. После аспирации содержимого кисты виден голосовой отдел гортани.
Рис. 9. Гистотопограмма. Стенка кисты выстлана многорядным призматическим эпителием с дистрофическими изменениями и слущиванием в просвет кисты.
Рис. 10. Гистотопограмма. Стенка кисты. Рис. 11. Эндовидеоларингоскопия пациент-Многорядный эпителий со значительной диспла- ки В., 11 месяцев, через 2 месяца после опе-
зиеи и тенденцией к ороговению.
рации.
Была произведена прямая микровидеоларинго-скопия (рис. 5) с одномоментной эндоскопической марсупиализацией кисты. Под контролем операционного микроскопа диодным лазером «Аткус-15» в контактном режиме (мощность 5 Вт) произведен разрез стенки кисты параллельно черпалонадгортанной складке (рис. 6). Из кисты было аспири-ровано около 7 мл густого желеобразного секрета (рис. 6), после опорожнения стал обозрим голосовой отдел (рис. 7, 8). Произведено иссечение участка стенки кисты, медиальнее линии разреза.
На гистотопограмме удаленного образования видны многочисленные полости в соединительнотканной строме. При большем увеличении видно, что это эпителиальные кисты, выстланные многорядным призматическим эпителием с дистрофическими изменениями и слущиванием в просвет кисты. На другом поле виден многорядный эпителий со значительной дисплазией и тенденцией к ороговению. Гистологическое заключение кистозная дисплазия (рис. 9, 10).
При контрольной фиброларингоскопии через 2 месяца (рис. 11), рецидива образования нет. Через 4 месяца девочка была деканюлирована. Период наблюдения после деканюляции составил 12 месяцев.
Обсуждение. По классификации ДеСанто 1970 года, принятой в зарубежной литературе,
данную патологию можно отнести к саккулярным кистам гортани [5]. Механизм развития саккуляр-ной кисты - обтурация и расширение мешочка гортани. Sacculus laryngés (appendix of laryngeal ventricle), мешочек гортани - слепозаканчиваю-щееся образование, отходящее от желудочка гортани и поднимающееся вверх до структур, ограничивающих вход в гортань [6-8]. Патологию этой структуры по российской классификации следует отнести к врожденным порокам развития гортани (ВПР) - кистозным дисплазиям [9].
Диагностика кист данной локализации не представляет затруднений, если есть возможность проведения гибкой ларингоскопии, МРТ или МСКТ, что позволит оценить распространенность кисты и провести ее дифференциальную диагностику с другими новообразованиями гор-таноглотки [10-12].
Последним этапом диагностики является прямая микровидеоларингоскопия, которая может сочетаться с оперативным лечением. Методом выбора оперативного лечения подобных образований, по данным литературы, является эндоскопическая марсупиализация кисты при помощи контактного лазера или микроинструмента. Данный метод является наименее травматичным и не дает рецидивов [13].
Российская оториноларингология № 1 (80) 2016
Выводы
В нашем случае выполнение эндоскопической марсупиализации при помощи контактного лазера позволило успешно деканюлировать ребенка. Период послеоперационного наблюдения составил более 12 месяцев. Данных о рецидиве нет.
ЛИТЕРАТУРА
1. Birch D. A. Laryngeal Stridor in Infants and Children // Journ. of Laryngology & Otology. 1961. Vol. 75 (09). Р. 833840.
2. Pak M. W., Woo J. K. Congenital laryngeal cysts: current approach to management // Journ. of Laryngology & Otology. 1996. Vol. 110 (09). Р. 854-856.
3. Prowse S., Knight L. Congenital cysts of the infant larynx // International Journ. of Paediatric Otorhinolaryngology. 2012. Vol. 76. Р. 708-711.
4. Ramesar K., Albizzati C. J. Laryngeal cysts: clinical relevance of a modified working classification // Journ. of Laryngology & Otology. 1988. Vol. 102 (10). Р. 923-925.
5. DeSanto M. D. Cyst of the larynx - classification // Laryngoscope. 1968. N 3.
6. Луцай Е. Д. Анатомическая характеристика полости гортани человека в пренатальном онтогенезе // Современные проблемы науки и образования. 2011. № 3.
7. Фениш Х. Карманный атлас анатомии человека. Минск: Вышэйшая шк., 1996. С. 144-145.
8. Шилкин В. В., Филимонов В. И. Анатомия по Пирогову (Атлас анатомии человека). В 3 т. Т. 2. Голова и шея. М.: ГЭОТАР-Медиа, 2013. С. 696.
9. Цветков Э. А. Пороки гортани и трахеи у детей. М.: СПб, Сотис, 1999. 128 с.
10. Benjamin B. Endolaryngeal surgery - Martin Dunitz Ltd, England, 1998. 374 p.
11. Rodriguez H., Zanetta A. Congenital saccular cyst of the larynx: a rare cause of stridor in neonates and infants. Acta otorrinolaringol Esp. 2013. Vol. 64 (1). Р. 50-54.
12. Zawadzka-Glos L. Difficulties in diagnosis of laryngeal cysts in children // International Journ. of Paediatric. Otorhinolaryngology. 2009. Vol. 73. Р. 1729-1731.
13. Aubry K., Kapella M. A case of laryngeal ductal cyst: antenatal diagnosis and peripartum management // International Journ. of Paediatric Otorhinolaryngology. 2007. Vol. 71. P. 1639-1642.
Захарова Мария Леонидовна - канд. мед. наук, оториноларинголог клиники оториноларингологии Санкт-Петербургского государственного медицинского педиатрического университета. Россия, 194100, Санкт-Петербург, ул. Литовская, д. 2.
Павлов Павел Владимирович - докт. мед. наук, зав. каф. оториноларингологии Санкт-Петербургского государственного медицинского педиатрического университета. Россия, 194100, Санкт-Петербург, ул. Литовская, д. 2, тел. 8(812) 905-62-78.
Алексеева Людмила Борисовна - аспирант каф. оториноларигологии Санкт-Петербургского государственного медицинского педиатрического университета. Россия, 194100, Санкт-Петербург, ул. Литовская, д. 2.
REFERENCES
1. Birch D. A. Laryngeal Stridor in Infants and Children. The Journal of Laryngology & Otology, Vol. 75 (09), Sept., 1961: 833-840.
2. Pak M. W., Woo J. K. Congenital laryngeal cysts: current approach to management. The Journal of Laryngology & Otology; 110 (09); Oct.; 1996: 854-856.
3. Prowse S., Knight L. Congenital cysts of the infant larynx. International Journal of Paediatric Otorhinolaryngology; 76; 2012: 708711.
4. Ramesar K., Albizzati C.J. Laryngeal cysts: clinical relevance of a modified working classification. The Journal of Laryngology & Otology; 102 (10); Oct.; 1988: 923-925.
5. DeSanto M. D. Cyst of the larynx - classification. The Laryngoscope; Sept.; 3; 1968.
6. Lutcai E. D. Anatomicheskaya kharakteristika polosti gortani cheloveka v prenatal'nom ontogeneze [Anatomical characteristics of larynx cavity of prenatal ontogenesis of human]. Sovremennye problemy nauki i obrazovaniya [Actual problems of science and education]; 2011; 3 (in Russian).
7. Fenish Kh. Karmannyi atlas anatomii cheloveka [Pocket Atlas of Human Anatomy]. Vysheishaya shkola; 1996: 144-145 (in Russian).
8. Shilkin V. V., Filimonov V. I. Anatomiya po Pirogovu (Atlas anatomii cheloveka) [Anatomy by Pirogov (Atlas of Human Anatomy)]. Vol. 2: Golova i sheya [Head and neck]. М.: GEOTAR-Media; 2013: 696 (in Russian).
9. Tcvetkov E. A. Poroki gortani i trakhei u detei [Larynx and trachea diseases in children]. М.: SPb.; Sotis; 1999: 128 (in Russian).
10. Benjamin B. Endolaryngeal surgery. Martin Dunitz Ltd, England; 1998: 374.
11. Rodriguez H., Zanetta A. Congenital saccular cyst of the larynx: a rare cause of stridor in neonates and infants. Acta otorrinolaringol Esp.; 2013; 64 (1): 50-54.
12. Zawadzka-Glos L. Difficulties in diagnosis of laryngeal cysts in children. International Journal of Paediatric Otorhinolaryngology; 73; 2009: 1729-1731.
13. Aubry K., Kapella M. A case of laryngeal ductal cyst: antenatal diagnosis and peripartum management. International Journal of Paediatric Otorhinolaryngology; 71; 2007: 1639-1642.
Zakharova Mariya L. - MD Candidate, otolaryngologist of Otorhinolaryngology Clinic of Saint Petersburg State Pediatric Medical University. 2 Litovskaya str., 194100, Saint Petersburg, Russian Federation.
Pavlov Pavel V.- MD, Head of the Chair of Otorhinolaringology of Saint Petersburg State Pediatric Medical University. 2 Litovskaya str., 194100, Saint Petersburg, Russian Federation, tel.: 8(812) 905-62-78
Alekseeva Lyudmila B. - post-graduate student of the Chair of Otorhinolaryngology of Saint Petersburg State Pediatric Medical University. 2 Litovskaya str., 194100, Saint Petersburg, Russian Federation
