Научная статья на тему 'Т-ЛИМФОБЛАСТНАЯ ЛИМФОМА ЛИМФОУЗЛОВ СРЕДОСТЕНИЯ С ВТОРИЧНЫМ ПОРАЖЕНИЕМ ЩИТОВИДНОЙ ЖЕЛЕЗЫ У ПОДРОСТКА'

Т-ЛИМФОБЛАСТНАЯ ЛИМФОМА ЛИМФОУЗЛОВ СРЕДОСТЕНИЯ С ВТОРИЧНЫМ ПОРАЖЕНИЕМ ЩИТОВИДНОЙ ЖЕЛЕЗЫ У ПОДРОСТКА Текст научной статьи по специальности «Клиническая медицина»

CC BY
294
17
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.
Ключевые слова
Т-ЛИМФОБЛАСТНАЯ ЛИМФОМА / ЩИТОВИДНАЯ ЖЕЛЕЗА / БЕЗРЕЦИДИВНАЯ ВЫЖИВАЕМОСТЬ

Аннотация научной статьи по клинической медицине, автор научной работы — Пастернак И. А., Казачков Е. Л., Пастернак А. Е.

Введение. Среди опухолей лимфатической ткани Т-лимфобластная лимфома является редким заболеванием, причём чаще страдают дети и подростки. В опухолевый процесс вовлекаются тимус, лимфатические узлы, регистрируется разнообразная экстранодальная локализация, однако описаний вторичного вовлечения ЩЖ в опухолевый процесс у детей при первичной лимфоме иной локализации в доступной литературе мы не встретили.Цель исследования - описание редкого наблюдения вторичного поражения щитовидной железы при лимфоме лимфоузлов средостения с расшифровкой иммунофенотипа опухоли у подростка путём проведения ретроспективного иммуноморфологического анализа операционного материала.Материалы и методы. Проанализирована архивная медицинская документация, данные клинических, лабораторных, инструментальных и морфологических исследований в случае неходжкинской лимфомы лимфоузлов средостения с поражением ЩЖ. Спустя 22 года на архивных парафиновых блоках проведено гистологическое изучение материала в окраске гематоксилином и эозином с последующим иммуногистохимическим исследованием с помощью набора из 16 монои поликлональных антител.Результаты. При морфологическом исследовании биоптата ЩЖ и резектата её перешейка сформулировано патологоанатомическое заключение: Неходжкинская лимфома щитовидной железы, пролимфоцитарный вариант. Благодаря адекватно спланированной программе полихимиотерапии удалось достичь длительную ремиссию с 22-летней безрецидивной выживаемостью. В итоге проведения сопоставлений полученных ретроспективных данных клинических, инструментальных, лабораторных исследований и результатов иммуногистохимического изучения архивного тканевого материала с помощью панели из 16 монои поликлональных антител было сформулировано следующее заключение: С83.5 (ICD-O code 9837/3) Т-лимфобластная лимфома лимфоузлов верхнего средостения с вторичным поражением щитовидной железы. Полная ремиссия после полихимиотерапии с 22-летней безрецидивной выживаемостью.Обсуждение. Показано, что правильно спланированное лечение на основе грамотной идентификации гистои цитогенеза опухоли в ходе слаженной командной работы специалистов различного профиля (гематологов, патологоанатомов, химиотерапевтов и др.) обусловило благоприятный исход. Удалось достигнуть длительной ремиссии с отсутствием регистрации рецидивов болезни в течение 22 лет. С помощью иммуноморфологического анализа, основанного на рекомендациях новой классификации опухолей гемопоэтической и лимфоидной тканей, на современном этапе развития медицинской науки удалось расшифровать иммунофенотип опухоли, что конкретизировало, но не опровергло заключение патологоанатомов, сделанное 22 года назад.Заключение. Анализ представленного случая показал, что иммунофенотип опухоли соответствовал Т-лимфобластной лимфоме с вторичным поражением ЩЖ. Несмотря на то, что при этой опухоли возможна любая экстранодальная локализация, в доступной нам литературе сведений о вторичном вовлечении ЩЖ в опухолевый процесс не удалось обнаружить.

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

Похожие темы научных работ по клинической медицине , автор научной работы — Пастернак И. А., Казачков Е. Л., Пастернак А. Е.

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

T-LYMPHOBLASTIC LYMPHOMA OF MEDIASTINAL LYMPH NODES WITH SECONDARY THYROID INVOLVEMENT IN AN ADOLESCENT

Introduction Among tumors of lymphatic tissue, T-lymphoblastic lymphoma is a rare disease, with children and adolescents being affected more often. The thymus, lymph nodes and various extranodal localizations are involved in the tumor process, but no descriptions of secondary thyroid involvement in the tumor process in children with primary lymphoma of other localizations were found in the available literature.The aim of the study was to describe a rare observation of secondary thyroid involvement in mediastinal lymphoma with deciphering of tumor immunophenotype in an adolescent immunomorphological analysis of surgical material.Materials and methods. We analyzed the archived medical records, data of clinical, laboratory, instrumental and morphological studies of non-Hodgkin’s lymphoma of mediastinal lymph nodes with thyroid involvement. Histological examination of the material stained with hematoxylin and eosin followed by immunohistochemical examination with a set of 16 mono- and polyclonal antibodies was carried out 22 years later on the archive paraffin blocks.Results Morphological examination of the thyroid biopsy specimen and resectate of its isthmus made pathological and anatomical conclusion: non-Hodgkin’s lymphoma of the thyroid gland, prolymphocytic variant. Thanks to an adequately planned program of polychemotherapy, it was possible to achieve long-term remission with a 22-year recurrence-free survival rate. The retrospective data of clinical, instrumental, laboratory investigations and the results of immunohistochemical analysis of the archived tissue material with the help of a panel of 16 mono- and polyclonal antibodies were compared and the following conclusion was made: C83.5 (ICD-O code 9837/3) upper mediastinal lymphocytic T-lymphoma with secondary damage of the thyroid gland. Complete remission after polychemotherapy with a 22-year recurrence-free survival.Discussion It was shown that correctly planned treatment on the basis of competent identification of the histo- and cytogenesis of the tumor in the course of well-coordinated teamwork of specialists of different profile (hematologists, pathologists, chemotherapists, etc.) resulted in a favorable outcome. We managed to achieve a long-term remission with no recurrence of the disease for 22 years. By means of immunomorphological analysis, based on the recommendations of new classification of the haemopoietic and lymphoid tissue tumors, at the present stage of medical science development we managed to decode the tumor immunophenotype, which made more concrete, but not refuted the pathological anatomists’ conclusion, made 22 years ago.Conclusion Analysis of the presented case showed that the tumor immunophenotype corresponded to T-lymphoblastic lymphoma with secondary thyroid involvement. In spite of the fact that in this tumor any extranodal localization is possible, in the available literature we could not find any information about secondary involvement of thyroid in tumor process.

Текст научной работы на тему «Т-ЛИМФОБЛАСТНАЯ ЛИМФОМА ЛИМФОУЗЛОВ СРЕДОСТЕНИЯ С ВТОРИЧНЫМ ПОРАЖЕНИЕМ ЩИТОВИДНОЙ ЖЕЛЕЗЫ У ПОДРОСТКА»

Уральский медицинский журнал. 2023. Т. 22, №2. С. 135-141. Ural Medical Journal. 2023; Vol. 22, no 2. P. 135-141.

Клиническое наблюдение

УДК 616-006.441-053.6

doi:10.52420/2071-5943-2023-22-2-135-141

Т-ЛИМФОБЛАСТНАЯ ЛИМФОМА ЛИМФОУЗЛОВ СРЕДОСТЕНИЯ С ВТОРИЧНЫМ ПОРАЖЕНИЕМ ЩИТОВИДНОЙ ЖЕЛЕЗЫ У ПОДРОСТКА

Илона Анатольевна Пастернак1, Евгений Леонидович Казачков2, Алексей Евгеньевич Пастернак3

1-3 Южно-Уральский государственный медицинский университет, Челябинск, Россия 3 Челябинское областное бюро судебно-медицинской экспертизы, Челябинск, Россия

1 pasternak.ilona@mail.ru, https://orcid.org/0000-0003-3230-5194

2 doctorkel@yandex.ru, http://orcid.org/0000-0002-4512-3421 3pasternak74@mail.ru, http://orcid.org/0000-0001-8199-1126

Аннотация

Введение. Среди опухолей лимфатической ткани Т-лимфобластная лимфома является редким заболеванием, причём чаще страдают дети и подростки. В опухолевый процесс вовлекаются тимус, лимфатические узлы, регистрируется разнообразная экстранодальная локализация, однако описаний вторичного вовлечения ЩЖ в опухолевый процесс у детей при первичной лимфоме иной локализации в доступной литературе мы не встретили. Цель исследования - описание редкого наблюдения вторичного поражения щитовидной железы при лимфоме лимфоузлов средостения с расшифровкой иммунофенотипа опухоли у подростка путём проведения ретроспективного иммуноморфологического анализа операционного материала. Материалы и методы. Проанализирована архивная медицинская документация, данные клинических, лабораторных, инструментальных и морфологических исследований в случае неходжкинской лимфомы лимфоузлов средостения с поражением ЩЖ. Спустя 22 года на архивных парафиновых блоках проведено гистологическое изучение материала в окраске гематоксилином и эозином с последующим иммуногистохимическим исследованием с помощью набора из 16 моно- и поликлональных антител. Результаты. При морфологическом исследовании биоптата ЩЖ и резектата её перешейка сформулировано патологоанатомическое заключение: Неходжкинская лимфома щитовидной железы, пролимфоцитарный вариант. Благодаря адекватно спланированной программе полихимиотерапии удалось достичь длительную ремиссию с 22-летней безрецидивной выживаемостью. В итоге проведения сопоставлений полученных ретроспективных данных клинических, инструментальных, лабораторных исследований и результатов иммуногистохимического изучения архивного тканевого материала с помощью панели из 16 моно- и поликлональных антител было сформулировано следующее заключение: С83.5 (ICD-O code 9837/3) Т-лимфобластная лимфома лимфоузлов верхнего средостения с вторичным поражением щитовидной железы. Полная ремиссия после полихимиотерапии с 22-летней безрецидивной выживаемостью. Обсуждение. Показано, что правильно спланированное лечение на основе грамотной идентификации гисто- и цитогенеза опухоли в ходе слаженной командной работы специалистов различного профиля (гематологов, патологоанатомов, химиотерапевтов и др.) обусловило благоприятный исход. Удалось достигнуть длительной ремиссии с отсутствием регистрации рецидивов болезни в течение 22 лет. С помощью иммуноморфологического анализа, основанного на рекомендациях новой классификации опухолей гемопоэтической и лимфоидной тканей, на современном этапе развития медицинской науки удалось расшифровать иммунофенотип опухоли, что конкретизировало, но не опровергло заключение патологоанатомов, сделанное 22 года назад. Заключение. Анализ представленного случая показал, что иммуно-фенотип опухоли соответствовал Т-лимфобластной лимфоме с вторичным поражением ЩЖ. Несмотря на то, что при этой опухоли возможна любая экстранодальная локализация, в доступной нам литературе сведений о вторичном вовлечении ЩЖ в опухолевый процесс не удалось обнаружить.

Ключевые слова: Т-лимфобластная лимфома, щитовидная железа, безрецидивная выживаемость.

Для цитирования: Пастернак И.А., Казачков Е.Л., Пастернак А.Е. Т-лимфобластная лимфома лимфоузлов средостения с вторичным поражением щитовидной железы у подростка. Уральский медицинский журнал 2023;22(2):135-141. о^/10.52420/2071-5943-2023-22-2-135-141.

© Пастернак И.А., Казачков Е.Л., Пастернак А.Е., 2023 © Pasternak I.A., Kazachkov E.L., Pasternak A.E., 2023

Clinical case

T-LYMPHOBLASTIC LYMPHOMA OF MEDIASTINAL LYMPH NODES WITH SECONDARY THYROID INVOLVEMENT IN AN ADOLESCENT

Ilona A. Pasternak1, Evgeny L. Kazachkov2, Alexey E. Pasternak3

1 South Ural State Medical University, Chelyabinsk, Russia

2 Chelyabinsk regional office of forensic medical examination, Chelyabinsk, Russia

1 pasternak.ilona@mail.ru, https://orcid.org/0000-0003-3230-5194

2 doctorkel@yandex.ru, http://orcid.org/0000-0002-4512-3421 3pasternak74@mail.ru, http://orcid.org/0000-0001-8199-1126

Abstract

Introduction Among tumors of lymphatic tissue, T-lymphoblastic lymphoma is a rare disease, with children and adolescents being affected more often. The thymus, lymph nodes and various extranodal localizations are involved in the tumor process, but no descriptions of secondary thyroid involvement in the tumor process in children with primary lymphoma of other localizations were found in the available literature. The aim of the study was to describe a rare observation of secondary thyroid involvement in mediastinal lymphoma with deciphering of tumor immunophenotype in an adolescent immunomorphological analysis of surgical material. Materials and methods. We analyzed the archived medical records, data of clinical, laboratory, instrumental and morphological studies of non-Hodgkin's lymphoma of mediastinal lymph nodes with thyroid involvement. Histological examination of the material stained with hematoxylin and eosin followed by immunohistochemical examination with a set of 16 mono- and polyclonal antibodies was carried out 22 years later on the archive paraffin blocks. Results Morphological examination of the thyroid biopsy specimen and resectate of its isthmus made pathological and anatomical conclusion: non-Hodgkin's lymphoma of the thyroid gland, prolymphocytic variant. Thanks to an adequately planned program of polychemotherapy, it was possible to achieve long-term remission with a 22-year recurrence-free survival rate. The retrospective data of clinical, instrumental, laboratory investigations and the results of immunohistochemical analysis of the archived tissue material with the help of a panel of 16 mono-and polyclonal antibodies were compared and the following conclusion was made: C83.5 (ICD-O code 9837/3) upper mediastinal lymphocytic T-lymphoma with secondary damage of the thyroid gland. Complete remission after polychemotherapy with a 22-year recurrence-free survival. Discussion It was shown that correctly planned treatment on the basis of competent identification of the histo- and cytogenesis of the tumor in the course of well-coordinated teamwork of specialists of different profile (hematologists, pathologists, chemotherapists, etc.) resulted in a favorable outcome. We managed to achieve a long-term remission with no recurrence of the disease for 22 years. By means of immunomorphological analysis, based on the recommendations of new classification of the haemopoietic and lymphoid tissue tumors, at the present stage of medical science development we managed to decode the tumor immunophenotype, which made more concrete, but not refuted the pathological anatomists' conclusion, made 22 years ago. Conclusion Analysis of the presented case showed that the tumor immunophenotype corresponded to T-lymphoblastic lymphoma with secondary thyroid involvement. In spite of the fact that in this tumor any extranodal localization is possible, in the available literature we could not find any information about secondary involvement of thyroid in tumor process. Key words: T-lymphoblastic lymphoma, thyroid gland, recurrence-free survival rate.

For citation: Pasternak IA, Kazachkov EL, Pasternak AE. T-lymphoblastic lymphoma of mediastinal

lymph nodes with secondary thyroid involvement in an adolescent. Ural medical journal 2023;22(2):135-141. (In Russ.). http://doi.org/10.52420/2071-5943-2023-22-2-135-141

ВВЕДЕНИЕ

Среди опухолей лимфатической ткани Т-лим-фобластная лимфома является редким заболеванием, причём чаще страдают дети и подростки [1, 2]. Уровень заболеваемости выше в Азии по сравнению с Европой и США и ниже - в экваториальной Африке. В опухолевый процесс, как правило, вовлекаются тимус, лимфатические узлы, у 50% паци-

ентов отмечается вторичное поражение кожи, желудочно-кишечного тракта, центральной нервной системы, регистрируется и другая экстранодаль-ная локализация; течение болезни зачастую агрессивное, с рецидивами [3-5]. Опубликованные наблюдения первичного развития Т-лимфобластной лимфомы в щитовидной железе (ЩЖ) являются раритетом [6, 7]. Описаний экстранодального (вто-

ричного) вовлечения ЩЖ в опухолевый процесс у детей при первичной лимфоме иной локализации в доступной литературе мы не встретили. В этой связи представляет интерес наблюдение диагностики неходжкинской лимфомы с первичным поражением лимфоузлов средостения и вторичным вовлечением в процесс ЩЖ у подростка.

Цель работы - описание редкого наблюдения вторичного поражения щитовидной железы при лимфоме лимфоузлов средостения с расшифровкой иммунофенотипа опухоли у подростка путём проведения ретроспективного иммуноморфологи-ческого анализа операционного материала.

МАТЕРИАЛЫ И МЕТОДЫ

Проведение исследования было одобрено этическим комитетом ФГБОУ ВО ЮУГМУ Минздрава России. В соответствии с положениями Хельсин-ской декларации Всемирной медицинской ассоциации «Этические принципы научных и медицинских исследований с участием человека» (2008), пациент был ознакомлен с целью работы и дал информированное согласие на участие в исследовании и публикацию его результатов в открытой печати.

Проанализирована архивная медицинская документация, данные клинических, лабораторных, инструментальных и морфологических исследований в случае неходжкинской лимфомы. Спустя 22 года после первичной госпитализации, проведенной полихимиотерапии и ежегодного наблюдения за пациентом констатировано безрецидивное течение процесса. Для расшифровки иммунофеноти-па опухоли предпринято повторное структурное исследование архивного материала ЩЖ (парафиновые блоки) с применением иммуногистохими-ческого метода [8, 9]. Гистологическое изучение материала в окраске гематоксилином и эозином на подготовленных с архивных парафиновых блоках срезах толщиной 5 мкм, предшествовавшее имму-ногистохимическому исследованию, осуществлялось по общепринятым методикам [10]. Иммуно-гистохимическая панель была представлена моно и поликлональными антителами против Ki67 клон SP6, разведение 1:100 (Cell Marque, USA), CD20 клон L26, разведение 1:100 (Cell Marque, USA), CD79a клон JCB117, разведение 1:50 (Dako, USA), CD5 клон 4C7, разведение 1:50 (Dako, USA), CD3 клон F7.2.28, разведение 1:100 (Dako, USA), CD7 клон CBC37, разведение 1:300 (Dako, USA), CD99 клон 12E7, разведение 1:100 (Dako, USA), CD45 RO клон UCH, RTU (Dako, USA), терминальной дезок-синуклеотидилтрансферазы (Tdt) poly, разведение 1:100 (Cell Marque, USA), клон QBEnd/10, разведение 1:150 (Cell Marque, USA), миелопероксидазы (MPO) poly, разведение 1:100 ( (Cell Marque, USA), панцитокератина (PCK) клон АЕ1/АЕ3, разведение 1:100 (Cell Marque, USA), CD19 клон ЕЗ169, разведение 1:100 (Cell Marque, USA), CD1a, клон 010, разве-

дение 1:100 (Dako, USA), цитокератина 19 (CK19) , клон А53-В, разведение 1:100 (Cell Marque, USA), CD21 клон Ер3093, разведение 1:100 (Cell Marque, USA). Исследование проводили на автоматическом иммуногистостейнере BenchMark XT Ventana с готовыми тест-системами согласно протоколу фирмы-производителя и с последующей докраской ядер гематоксилином Майера.

РЕЗУЛЬТЛТЫ

Мальчик Д., 13 лет, житель Челябинской области, поступил в июне 2000 г. в областной центр хирургической эндокринологии с жалобами на быстро нарастающее в течение месяца увеличение ЩЖ, затруднение дыхания, осиплость голоса, по-пёрхивание при употреблении твердой пищи, повышение температуры до 37,5-38,0С0.

При осмотре: пациент занимает вынужденное положение сидя и опираясь руками на край кровати, обращает на себя внимание отчётливый цианоз носогубного треугольника. При исследовании верхних дыхательных путей зарегистрирован левосторонний парез гортани. При пальпации ЩЖ безболезненная, консистенция органа тестоватая, узловые образования не обнаружены. При рентгенографии органов грудной клетки зафиксировано расширение сердечной тени в обе стороны. При ультразвуковом исследовании (УЗИ) общий объём ЩЖ увеличен до 15 см3, превышая возрастной норматив для мальчиков [11] на 25%, при этом не исключено объемное образование левой доли ЩЖ. При компьютерной томографии органов средостения и шеи была описана картина лимфомы, исходящей из лимфоузлов верхнего средостения с вовлечением ЩЖ.

Произведена открытая биопсия левой доли и резекция перешейка ЩЖ в связи с нарастающей дыхательной недостаточностью, по поводу чего была наложена трахеостома. При патологоанато-мическом исследовании биоптата и резектата ЩЖ установлено, что ткань органа диффузно инфильтрирована опухолевыми клетками, напоминающими по строению зрелые лимфоциты, с гиперхро-мией округлых ядер с грубым хроматином, слабо выраженным ядерным полиморфизмом и узкими ободками базофильной цитоплазмы. Среди относительно мономорфных лимфоцитоподобных клеток опухоли регистрировались лежащие одиночно и группами клеточные элементы, напоминающие лимфобласты, с округлыми гиперхромными ядрами и хорошо представленной бледно-базофильной цитоплазмой.

Сформулировано патологоанатомическое заключение: Неходжкинская лимфома щитовидной железы, пролимфоцитарный вариант.

Пациенту проведены курсы фотодинамической, лазерной терапии, полихимиотерапия по протоколу NHL-BFM-90, а также дистанционная гамма-терапия головного мозга для профилакти-

ки фоне провее^е^!^ой терапии

отмечена положительная клиническая динамика: ррлманизовалорь дыхание,купирован левой голосовой связки, исчезла осиплость голоса и по-пк^^£^йпве вовремя еды. Ири У^ИЦрК в

объём органа соответствовали возрастной норме. Пав й ркмпьырeинийтoмoгвифии нр-

ганов грудной клетки, средостения и шеи - норма. иапрекв г. Была достлг-

нута полная ремиссия, подтверждённая последу-ищвм дмопaкcзpнымпкOлмдeннeм зи

пациентом с констатацией отсутствия рецидива.

Втии дни с ушётом 1^еркк^вмна^.^юде^1^я вторичного поражения ЩЖ при лимфоме лимфоуз-;^^вверт!^его срекосткнипи с цеиаюпнзшрфрквкп иммунофенотипа опухоли нами проведено ретро-cпeвтиопоe п^^оин{^с^(^логан^с^врн^ссл^д^1^^тла архивного биопсийного материала ЩЖ пациента Д. Дляэтогп извааафиношшх ^;^онавп^^^ннв;^енг^1 срезы ткани органа, которые были депарафини-ронкны, окрошеиы гcмaтотcррлкoм и зовином, а в последующем подвергнуты иммуноморфологиче-сннму лсслегыганмю ги о бщеплсрятонмекодиае [8].

Нлн акл^/^с^^г^ирл прн-

сунок): в ткани ЩЖ определяется опухолевый мнфннптратиз м оркмпрфных плеакк,достигаю-щих размера среднего лимфоцита (9 мкм) [12], с т^рханиным. адлам н, мелкорнкамрсйым вро-матином, узким ободком цитоплазмы и высоким ямаpнo-митчпназмктиакcрий Стис.1 аМ

Инфильтрат носит диффузный характер, распро-

сииакяемся ра нвружающиемы1шцы1 и живвную клетчатку, приводя к фрагментации миоцитов Иры в MM.Mитмзып егастл^^а^^т^си частн,раркер пролиферативной активности Ki-67 экспрессиру-ется в ядвым С^Ср рпргаленыв е вп. В

инфильтрате определяются единичные В-лимфо-цвты (;С020а, ИDOКмГ),oонoкнaа рззcaялeтoчкыx элементов опухоли позитивно реагирует с маркё--ам зрекии а-внмфокл^с^^ (К1^5И (рлт. -г}. Более половины опухолевых клеток реагируют с меткой СБ3+ - есмовным л^^^ол-

стрируя положительное мембранозное окрашивание вак 1 тМ аи^р^мс рниролае надёымрю нарре-ром Т-лимфоцитарной лимфобластной лейкемии а 1,^]. Мембврннаа элcпpelcия С 09Т+

(рисунок, ж) и CD45+ RO обнаруживается в 50% опкхоиевыхнлеаок (рис, ^зЩчттсвидетенрмт^^}^фм об активности в новообразовании «Т-лимфоцитов вммяти» чеиовеаа lккpaктeанырнар ич^^м мзо-формы, несущей CD45 RO-эпитоп. CD99+представ-веот cкMoйнpaнcызмбpaнншУ бмлок с аысоко! стев пенью О-гликозилирования, который кодируется ренон! СЕ)н9 л людей, а его усиленная эврирессия указывает на повышение адгезии Т-лимфоцитов [1а]. Яызpмaв экскреиснч тс^л lбнмpyммкоeаyя у 30% клеток инфильтрата (рисунок, и). Фермент ни - тнутл икв^т^^^^ MЫЫ-пoтныepaзе банее характерен для клеток лимфоидного ряда и является

нззяилocтмлпрЧoцитов. СО 34+ ска отмечается в единичных клетках (рис. 1 к). Ре-акнла ми М РСл Р^ЬР (рис. 1л], СНти н м], С01а, CD19, CD21 в опухолевых клетках отрицательная.

Рис.1. Морфологическаяи иммуногистохимическаяхарактеристикаТ-лимфобластнойлимфомылимфоузлов средостения с вторичным поражением щитовидной железы. Окраска: а, б - гематоксилин и эозин; в-м - иммуноги-стохимическиеметодысиспользованиеммоно-иполиклональныхантител к:в-Кi67;г-CD5; д-CD3;е - CD7; ж - CD99; з - CD45 RO; и - Tdt; к - CD34, л - РСК; м - CD19. Увеличение: а - х400; б, в - х100; г-м - х200.

В итоге проведения сопоставлений полученных ретроспективныхданныхклинических, инструментальных, лабораторных исследований и

КОНуЛЬТаТОВ НЭСТОЯЩРГО ИММуНОГНСТОМИМИЧенКОГо

изучения архивного тканевого материала с помощью панелиио Т6 монм иполикнннаннныханти-тел было сформулировано следующее заключение:

Заккюорние: СОЗ.Н (1С0-0схс-е 98РОТК] н-лем-фобластная лимфома лимфоузлов верхнего средо-стеннхтеториеным смранением щитовиднтй железы. Полная ремиссия после полихимиотерапии с ОС-летнес бетртцилсркор выживеемнхтьж.

ОБСУЖДЕНИЕ

Неходжкинские лимфомы представляют собой группу биологически и гис ологически неоднородных злокачественных новообразований лимфоид-ной системы с неясной этиологией [14, 15]. Данная патология достаточно хорошо охарактеризована у взрослых пациентов [16], тогда как описание случаев первичных экстранодальных НХЛ у детей представлено в литературе в виде единичных наблюдений [17, 18]. И если публикации о первичном развитии Т-лимфобластной лимфомы в щитовидной железе (ЩЖ) также единичны [7], то описаний вторичного вовлечения ЩЖ в опухол вый процесс у детей при первичной нодальной лимфоме иной локализации в доступной литературе не обнаружено.

В настоящей статье приводится наблюдение Т-лимфобластной лимфомы лимфоузлов средосте-

ния с вторичным поражением щитовидной железы у СК-тлтнжто птдслстка. Кделенн втммантнэлаиам и методам диагностики этой нозологической формы, междимциплин ар оому подход; к ди агноеттче-скому процессу, в котором ключевой фигурой при формуйированиидиагнтза явился патологоанатом. Отмечено, что благодаря разработанным про-г-мммнм лилтхсмиотсрапнт кдалосх днтгигнуть длительной ремиссии с отсутствием регистрации -сциоивов рхлезнж влечение 2 2 ннм Уотвилк-но спланированное лечение на основе грамотной лдeнттрхкaклж гисот-л к-тогетезо спутнли в ходе слаженной командной работы специалистов различного профиля (гематологов, патологоанатомов, химиотерапевтов и др.) обусловила благоприятный исход. С помощью иммуноморфологи-ческого анализа, основанного на рекомендациях новой класси фикации опухолей гемопоэтической и лимфоидной тканей [15], на современном этапе развития медицинской науки удалось расшифровать иммунофенотип опухоли, распространившейся из лимфоузлок верхнего средостения на ЩЖ, что конкретизировало, но не опровергло заключение патологоанатомов, сделанное 22 года назад.

Несмотря на то, что, по данным разных источников, при этой опухоли возможна любая экстра-нодальная локализация [3-5], в доступной нам литературе сведений о вторичном вовлечении ЩЖ в опухолевый процесс не удалось обнаружить. Следует отметить, что за последние 15 лет отмечается

улучшение показателей безрецидивной выживаемости детей и подростков при данной агрессивной опухоли, что обусловлено развитием современных технологий (в т.ч. трансплантологии) и появлением менее токсичных химиопрепаратов.

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

Анализ представленного случая показал, что иммунофенотип опухоли соответствовал Т-лим-фобластной лимфоме с вторичным поражением ЩЖ.

СПИСОК ИСТОЧНИКОВ / REFERENCES

1. Shukla N, Trippett T. Non-Hodgkin's lymphoma in children and adolescents. Curr Oncol Rep 2006;8(5):387-394. https:// doi.org/10.1007/s11912-006-0062-0.

2. Teachey DT, Pui CH. Comparative features and outcomes between paediatric T-cell and B-cell acute lymphoblastic leukaemia. Lancet Oncol 2019;20(3):e142-e154. https://doi.org/10.1016/S1470-2045f19330031-2.

3. Burkhardt B, Mueller S, Khanam T, Perkins SL. Current status and future directions of T-lymphoblastic lymphoma in children and adolescents. Brit J Hematology 2016;173(3):545-559. https://doi.org/10.1111/bjh.14017.

4. Swerdlow SH, Campoo E, Harris NL et al. (eds) WHO Classification of tumours of hematopoietic and lymphoid tissues. Lyon : IARC; 2017. pp. 209-212.

5. Teachey D, O'Connor D. How I treat newly diagnosed T-cell acute lymphoblastic leukemia and T-cell lymphoblastic lymphoma in children. Blood 2020;135(3):159-166. https://doi.org/10.1182/blood.2019001557.

6. Chen C, Yang Y, Jin L et al. Primary thyroid T-lymphoblastic lymphoma: a case report and review of the literature. Int J Clin Exp Pathol 2013;7(1):443-450.

7. Yoshihara S, Nakaya M, Ichikawa T. T-cell lymphoblastic lymphoma in a child presenting as rapid thyroid enlargement. Сase Rep Otolaryngol 2014;2014(4):368590. https://doi.org/10.1155/2014/368590.

8. Петров С.В., Райхлин Н.Т. (ред.) Руководство по иммуногистохимической диагностике опухолей человека. Казань. 2012. С. 283-338.

Petrov SV, Raichlin NT (eds.) Guidelines on immunohistochemical diagnosis of human tumors. Kazan. 2012. pp. 283-338. (In Russ.).

9. Семенов В.М., Пашинская Е.С., Побяржин В.В. с соавт. Иммуногистохимические и молекулярно-генетические методы диагностики онкологических заболеваний (обзор литературы). Вестник ВГМУ 2017;16(2):15-25. https:// doi.org/10.22263/2312-4156.2017.2.15.

Semenov VM, Pashinskaya ES, Pobyarzhin VV et al. Immunohistochemical and molecular genetic methods of diagnosis of cancer (literature review). VSMUBulletin = Vestnik VGMU 2017;16(2):15-25. (In Russ.). https://doi.org/10.22263/2312-4156.2017.2.15.

10. Меркулов Г.А. Курс патологоанатомической техники. Ленинград, 1961; С. 114-131. Merkulov GA. Course of pathoanatomic technique. Leningrad, 1961; pp. 114-131. (In Russ.).

11. Фисенко Е.П., Гуревич А.И. (сост.) Методика проведения УЗИ щитовидной и паращитовидных желёз у взрослых и детей: методические рекомендации № 77. Москва. 2019; С. 7-11.

Fisenko E.P., Gurevich A.I. (compilers) Technique of Ultrasound of Thyroid and Parathyroid Glands in Adults and Children: Methodical Recommendations N77. Department of Health. Moscow. 2019; pp. 7-11. (In Russ.). URL: https://niioz.ru/upload/iblock/63f/63f6c4db6c2f7cf0a9b461f4cff6f58b.pdf.

12. Kato A, Hulse KE, Tan BK, Schleimer RP. B-lymphocyte lineage cells and the respiratory system. J Allergy Clin Immunol 2013;131(4):933-957. https://doi.org/10.1016Zj.jaci.2013.02.023.

13. Bernard G, Raimondi V, Alberti I et al. CD99 (E2) up-regulates alpha4beta1-dependent T cell adhesion to inflamed vascular endothelium under flow conditions. Eur J Immunol 2000;30(10):3061-3065. https://doi.org/10.1002/1521-4141(200010)30:10<3061::AID-IMMU3061>3.0.C0;2-M.

14. Хансон К.П., Имянитов Е.Н. Эпидемиология и биология неходжкинских лимфом. Практическая онкология 2004;5(3):163-168.

Hanson KP, Imyanitov EN. Epidemiology and biology of non-Hodgkin's lymphomas. Practical oncology 2004;5(3):163-168. (In Russ.).

15. Swerdlow SH, Campo E, Harris NL et al. (editors). WHO Classification of Tumours of Haematopoietic and Lymphoid Tissues. IARC: Lyon, France; 2017; pp. 325-422.

16. Swerdlow SH, Campo E, Pileri SA et al. The 2016 revision of the World Health Organization classification of lymphoid neoplasms. Blood 2016;127(20):2375-2390. https://doi.org/10.1182/blood-2016-01-643569.

17. Валиев ТТ., Морозова О.В., Серебрякова И.Н. с соавт. Первичные экстранодальные неходжкинские лимфомы у детей. Клиническая онкогематология. Фундаментальные исследования и клиническая практика 2009;4(4):334-339. Valiev TT, Morozova OV, Serebryakova IN et al. Primary extranodal non-Hodgkin's lymphomas in children. Clinical oncohematology. Basic research and clinical practice = Klinicheskaja onkogematologija. Fundamental'nye issledovanija i klinicheskaja praktika 2009;4(4):334-339. (In Russ.).

18. Hochberg J, Waxman IM, Kelly KM et al. Adolescent non-Hodgkin lymphoma and Hodgkin lymphoma: state of the science. Br J Haematol 2009;144(1):24-40. https://doi.org/10.1111/j.1365-2141.2008.07393.x.

Сведения об авторах:

И.А. Пастернак - кандидат медицинских наук; Е.Л. Казачков - доктор медицинских наук, профессор;

А.Е. Пастернак - кандидат медицинских наук

Information about the authors:

I.A. Pasternak - Ph.D. in medicine;

E.L. Kazachkov - Doctor of Science (Medicine),

Professor;

A.E. Pasternak - Ph.D. in medicine.

Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов. Conflicts of interests The authors declare no conflicts of interests.

Источник финансирования. Авторы заявляют об отсутствии внешнего финансирования при проведении исследования.

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.

Funding source The authors state that there is no external funding for the study.

Этическая экспертиза не требуется. Ethics approval is not required.

Информированное согласие было подписано пациентом. Informed consent has been signed by the patient.

Статья поступила в редакцию 17.02.2023; одобрена после рецензирования 02.03.2023; принята к публикации 01.04.2023.

The article was submitted 17.02.2023; approved after reviewing 02.03.2023; accepted for publication 01.04.2023

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.