CC BY
52
УДК: 616.681-006.6 МРНТИ 76.29.49
СЛУЧАЙ СПОНТАННОЙ РЕГРЕССИИ ПЕРВИЧНОЙ ОПУХОЛИ
ПРИ СЕМИНОМЕ ЯИЧКА
А.Б. ЖАРЫЛГАПОВ*, А.К. КОЙШЫБАЕВ, О.Н. УРАЗАЕВ, А.А. АМАНКОСОВ, А.Б. ТУЛЯЕВА
Западно-Казахстанский государственный медицинский университет имени Марата Оспанова,
Актобе, Казахстан
Случай спонтанной регрессии первичной опухоли при семиноме яичка
А.Б. Жарылгапов*, А.К. Койшыбаев, О.Н. Уразаев, А.А. Аманкосов, А.Б. Туляева
Западно-Казахстанский государственный медицинский университет имени Марата Оспанова, Актобе, Казахстан
В данной статье авторы описывают редкий клинический случай спонтанной регрессии семиномы яичка без какого-либо клинического проявления первичной опухоли. Спонтанная регрессия опухоли - это временное или постоянное частичное уменьшение или полное исчезновение опухоли при отсутствии какой-либо специфической терапии.
В мире с данной патологией описано всего лишь 16 случаев. Случаи спотанной регрессии семиномы яичка интересны тем, что возможно полное исчезновение опухоли при отсутствии какого-либо специального лечения. В разбираемом случае патологию выявили случайно, во время обследования и лечения по поводу опухоли забрюшинного пространства. Пациенту выполнена правосторонняя орхофуникулэктомия. При гистологическом исследовании были обнаружены признаки спонтанной регресии герминогенной опухоли яичка.
Ключевые слова: спонтанная регрессия герминогенной опухоли, семинома яичка, метастазы в забрюшинные лимфатические узлы, орхофуникулэктомия, самоизлечение онкобольного.
Атабез семиномасыньщ спонтанды регрессиясыныц сирек клиникальщ жаFдайы
А.Б. Жарылгапов*, А.К. Койшыбаев, О.Н. Уразаев, А.А. Аманкосов, А.Б. Туляева
Марат Оспанов атындагы Батыс ^азак;стан мемлекеттж медицина университета, Ак;тебе, ^азак;стан
Мак;алада авторлар сирек кездесетш irni ошак;тыц клиникалык; кершсшаз болган атабез семиномасыньщ спонтанды регрессия окцгасын баяндайды. 1сштщ спонтанды регрессиясы - б^л гактщ ешкандай арнамалы емиз уак;ытша немесе теракты TYPДе жарым-жартылай к^река немесе толы; жогалуы.
Элемде б^л патологияныц 16-сы гана баяндалган. Атабез семиномасыныц спонтанды регрессиясы жагдайлары iсiктiц ешк;андай арнамалы емиз-а; толы; жойылу MYмкiншлiгiмен ;ызык;тырады. Тал;ылап жатк;ан жагдайда патологияны шпердеарты кецiстiгiнiц iсiгiн зерттеу жэне емдеу барысында кездейсо; анык;тадык;. Нау;аск;а оц жак;ты орхофуникулэктомия жасалды. Гистологиялы; зерттеу кезшде атабездщ герминогендi iсiгiнiц спонтанды регресиясыныц белгiлерi анык;талды.
Hezi3zi свздер: герминогендi iсiктердiц спонтанды регрессиясы, атабез семиномасы, iшпердеарты лимфалыц тYйiндерiне метастаздар, орхофуникулэктомия, онкологиялъщ науцастыц вздiгiнен жазылуы.
Spontaneous regression of primary tumor of seminoma
A.B. Zharylgapov*, A.K. Koishybayev, O.N. Urazayev, A.A. Amankosov, A.B. Tulyayeva West Kazakhstan Marat Ospanov State Medical University, Aktobe, Kazakhstan
In this article, the authors describe a rare clinical case of spontaneous regression of semenoma without any clinical manifestation of the primary tumor. Spontaneous tumor regression is a temporary or permanent partial reduction or complete disappearance of the tumor in the absence of any specific therapy.
In the world, only 16 cases with this pathology are described. The cases of spontaneous regression of seminoma are important because complete disappearance of the tumor is possible in the absence of any special treatment. In the case under investigation, pathology was detected accidentally during examination and treatment for a tumor of retroperitoneal space. The patient had right-sided orhofuniculectomy. Histological examination revealed signs of spontaneous regression of a germigenic testicular tumor.
Keywords: spontaneous regression of germinal tumor, seminoma, metastasis to retroperitoneal lymph nodes, surgical treatment of germ cell tumors, orhоfuniculectomy, self-healing of cancer.
*Жарылгапов А.Б. - магистрант, e-mail: aza_89med@mail.ru;
Койшыбаев А.К. - к.м.н., руководитель кафедры онкологии и визуальной диагностики, e-mail: arip_koish@mail.ru;
Уразаев О.Н. - и.о. доцента, ассистент кафедры онкологии и визуальной диагностики, PhD, e- mail: u_olzhas@mail.ru;
Аманкосов А.А. - ассистент кафедры онкологии и визуальной диагностики, e- mail: amankosov_80@mail.ru;
Туляева А.Б. - ассистент кафедры онкологии и визуальной диагностики, докторант, e-mail: dekart_85@mail.ru.
Спонтанная регрессия опухоли — это временное или постоянное частичное уменьшение или полное исчезновение опухоли при отсутствии какой-либо специфической терапии [1].
Первое упоминание о спонтанной регрессии опухоли относится к концу XIII-го века, когда Святой Перегрин (Saint Peregrine Laziosi), молодой священник, обнаружил у себя большую костную опухоль, которая требовала ампутации [2]. Хирургия тех времен не могла ему помочь, и Святой Перегрин начал усиленно молиться, что, по его мнению, должно было ему помочь. Он умер в 1345 году, в возрасте 80-ти лет без признаков рецидивов. В связи с этим проявлению спонтанной регрессии рака без проведения какого-либо противоопухолевого лечения было дано название синдрома Перегрина [1,2]. Регрессия может быть полной - самоизлечение онкобольного как и от первичного очага болезни, так и от возможных метастазов, то есть наступление полной ремиссии. Также наблюдаются случаи частичной регрессии рака - частичное или полное «рассасывание» первичной опухоли или же метастазов. Данный феномен в зарубежных источниках именуется как «выгоревшая семинома».
Истинная частота спонтанных регрессий остается неизвестной, но не превышает 1 на 60000-100000 случаев [3]. Описаны случаи спонтанной регресии опухолей почек, карциномы молочной железы, лимфомы, злокачественной меланомы и единичные случаи семиномы [2,3].
В таблице №1 приведено распределение случаев регрессии рака мочеполовой системы, зарегистрированных в 1960-87 годах [2].
Табл.1. Частота регрессии рака в зависимости от локализации первичной опухоли_
Вид и локализации карциномы английское название кол-во излечившихся
Лимфома Lymphoma 68
Молочная железа Breast 22
Яичко Testis 16
Мочевой пузырь Bladder 4
Уретра Urethra 2
Матка Uterus 2
Эндометрий Endometrium 1
Яичник Ovary 1
Семинома является наиболее частым раком яичка в четвертом десятилетии жизни и составляет от 60% до 65% герминогенных неоплазий. Обнаружены несколько патогистологических характеристик опухоли семиномы и описаны три вида чистой семиномы: классическая, анапластическая, сперматоцитарная [4].
Выделяют три клинических стадии для определения распространенности опухоли. I стадия -опухоль ограничена яичком или без инвазии в придаток яичка или в семенной канатик. Во 11-ой стадии имеются метастазы опухоли в забрюшинных лимфатических
узлах. Наконец, в Ш-ей стадии имеются отдаленные метастазы [4,5].
Герминогенная опухоль часто дает метастазы в лимфоузлы, за исключением хорионкарциномы, для которой в агрессивной форме характерно раннее гематогенное распространение [6,7].
Мы хотим привести пример случая спонтанной регрессии семиномы, который наблюдали в Медицинском Центре (МЦ) Западно-Казахстанского государственного медицинского университета (ЗКГМУ) имени Марата Оспанова.
Презентация клинического случая. Пациент М. 1972 г.р.,поступил в апреле 2016г. в плановом порядке в онкохирургическое отделение МЦ ЗКГМУ имени Марата Оспанова с жалобами на боли в поясничной области.
Из анамнеза заболевания: боли в поясничной области начали беспокоить с февраля 2016 года. Получал амбулаторное лечение по месту жительства. В связи с неэффективностью полученной терапии был дообследован. На КТ брюшной полости (от 16.03.2016) обнаружено образование (возможно сапсег?) забрюшинного пространства (рис. 1-2). УЗИ (16.03.2016) - объемное образование в проекции поджелудочной железы. На ирригоскопии (18.03.2016) органических изменений не выявлено. ФГДС (18.03.2016) - хронический гастрит.
Больной был направлен на консультацию к онкологу. Расссмотрены результаты обследования, обсуждены комиссионно мультидисциплинарной группой в составе онкохирурга, радиолога, химиотерапевта (24.03.2016). Выставлен первичный диагноз: опухоль забрюшинного пространства. Было рекомендовано оперативное лечение в условиях онкохирургического отделения МЦ ЗКГМУ
25.04.2016г. больному была проведена операция. При ревизии: опухоль плотной консистенции, по типу
Рис.1 КТ снимок забрюшинного образования
Series: 4' Img: ДО
ЩЯШЭ
SP:-xjÎi:34 5mm . . jfe DZfSji
Wt Oram BrightSpeectS.
W: 400 C: 40 [F]— ' " —""Aktobe MC EURASIA/ctC1
Рис.2 КТ снимок забрюшинного образования
Рис.3. Удаленный макропрепарат
Рис.4. УЗИ мошонки: в правом прослеживается дорожка тени от образования
яичке
«песочных часов», размером 8,0x9,5 см, занимала правую половину забрюшинного пространства. Опухоль располагалась между нижней полой веной (НПВ) и брюшной аортой, интимно прилежала к ним без признаков прорастания. Острым путем было вскрыто забрюшинное пространство справа, клетчатка ободочной кишки. Опухоль была мобилизована от мочеточника правой яичковой артерии и вены, НПВ и брюшной аорты и удалена en- bloc. На макропрепарате: опухоль на разрезе серо-желтого цвета, плотной консистенции (рис. 3). Материал был отправлен на экспресс-гистологическое исследование, результат: в материале рост злокачественной опухоли. На этом этапе операция была завершена. Объем операции -радикальная эксцизия образования забрюшинного пространства. Материал направлен на стационарное гистологическое исследование.
Результат окончательного гистологического исследования .№ 13617-37 (11.05.2016г.) - гистокартина более характерна для метастаза типичной семиномы с очагами некрозов, с гигантскими многоядерными клетками, напоминающими синцитий стромальной. В сосудах выявлены опухолевые эмболы.
Учитывая результат гистологического заключения, пациенту было проведено УЗИ мошонки, КТ органов грудной клетки, взяты анализы для определения в сыворотке уровня а-фетопротеина, Р-хорионического гонадотропина и лактатдегидрогеназа. Яички визуально не были изменены.
У пациента в сыворотке крови уровни а-фетопротеина, Р-хорионического гонадотропина и лактатдегидрогеназа были в норме. УЗИ мошонки показало образование правого яичка (рис. 4-5).
Принимая во внимание наличие морфологической верификации метастаза семиномы и подозрительного участка в правом яичке, 19.05.2016 г. в плановом порядке выполнена правосторонняя орхифуникулэктомия. Макроскопически в области нижнего полюса имелся патологический очаг размером 2,0х1,5 см желто-белесоватого цвета (рис. 6).
Рис.5. УЗИ мошонки: в правом прослеживается дорожка тени от образования
яичке
Рис. 6. Правое яичко на разрезе - в области нижнего полюса патологический очаг размером 2,0х1,5 см желто-белесоватого цвета
Послеоперационный период протекал без осложнений. Больной был выписан на 8-ые сутки после орхофуникулэктомии.
Гистологическое исследование яичка №1547215488/17 от 02.06.16 г. - в ткани яичка опухоль (2,5 см) гиалинозом и склерозом вокруг сосудов, строма фиброзирована и гиализирована, в сохранившихся извитых канальцах атрофия и склероз. Атрофия и склероз яичка.
Рубцовые и атрофические изменения яичка являются диагностическими признаками регрессии герминогенной опухоли или так называемой выгоревшей семиномы [8]. Таким образом, больному выставлен заключительный клинический диагноз: Семинома правого яичка ST IIIa pT2N0M1S0. Состояние после оперативного лечения: больной осмотрен мультидисциплинарной группой, согласно протоколу диагностики и лечения назначены три курса полихимиотерапии и один курс лучевой терапии. На данный момент пациент все лечение по плану получил и находится на динамическом наблюдении в состоянии ремиссии.
Явление спонтанной регрессии рака еще не до конца изучено, оно может быть установлено, когда имеется частичное или полное исчезновение опухоли без какого-либо лечения. В зарубежной литературе спонтанную регрессию семиномы чаще именуют «выгоревшей семиномой» («burned out seminoma») [9].
«Выгоревшая семинома» - это спонтанная регрессия герминогенной опухоли либо с метастазами, либо без метастазов [9,10]. В нашем случае первичная опухоль яичка с гистологическими характеристиками семиномы регрессировала после развития метастазов в забрюшинном пространстве. Чтобы объяснить феномен спонтанной регрессии, были предложены несколько иммунологических и ишемических механизмов, но именно иммунологический механизм представляется наиболее вероятным механизмом развития [11]. Одна из гипотез предполагает, что общие антигены опухолей могут быть
Список литературы:
1. http://limbt.com/page/107/
2. https://ru.wikipedia.org/wiki/Синдром_Перегрина
3. https://medicalxpress.com/news/2016-06-cancers-suddenly-treatment.html
4. Balzer B.L. & Ulbright, T.M. Spontaneous regression of testicular germ cell tumors: an analysis of 42 cases. Am. J. Surg. Pathol. 2006;30:858-865.
5. John E. Musser, Christopher G., Przybycin & Paul Russo. Regression of metastatic seminoma in a patient referred for carcinoma of unknown primary origin. Nature Reviews Urology volume 7, pages 2010;466-470. doi:10.1038/nrurol.2010.99
6. Hoshii T., Hasegawa G., Ikeda Y., Nishiyama T. Testicular seminoma with pseudocyst and coagulation necrosis like burned-out tumor: A case report. Urol Case Rep. 2016;7:7-9. doi: 10.1016/j.
распознаны и после многократного воздействия цитотоксических Т-лимфоцитов, впоследствии опухолевая ткань замещается фиброзом. Эта гипотеза иммунологического механизма регрессии первичной опухоли яичек после метастазирования, а также его терапевтическое влияние не доказаны, но должны быть изучены [11]. Гистологическими признаками, которые необходимы в установлении диагноза регрессии герминогенной опухоли яичка, являются: отдельно отграниченное рубцовое явление, внутриканальцевая кальцификация, лимфоплазмоцитарные инфильтраты, гемосидерин-содержащие макрофаги и атрофия яичка [12]. У пациентов с внегонадной герминогенной опухолью с гистологической картиной семиномы в средостении или забрюшинном пространстве прогноз благоприятный, по сравнению с пациентами с несеминомными внегонадными герминогенными опухолями. К сожалению, у большинства пациентов с внегонадными герминогенными опухолями (80%) гистокартина выражена несеминомными опухолями. Таким образом, они имеют плохой прогноз [12].
Заключение.
1. Диагностика спонтанной регрессии семиномы в практической деятельности является трудной задачей. Но она характеризуется отличительными клиническими признаками, которые обычно позволяют ее подозревать в конкретном случае и далее диагностировать. Это - объемные образования или метастазы в забрюшинном пространстве.
2. При объемных образованиях в забрюшинном пространстве и метастатическом поражении забрюшинных лимфоузлов у мужчин нужно всегда помнить о герминогенном характере первичной опухоли и в обязательном порядке исследовать уровни а-фетопротеина, ß-хорионического гонадотропина и лактатдегидрогеназа.
Поступила: 25.03.2018. Принята к публикации: 10.05.2018.
Spisok literatury:
1. l.http://limbtcom/page/107/
2. 2.https://ru.wikipedia.org/wiki/Sindrom_Peregrina
3. 3.https://medicalxpress.com/news/2016-06-cancers-suddenly-treatment.html
4. 4.Balzer B.L. & Ulbright, T.M. Spontaneous regression of testicular germ cell tumors: an analysis of 42 cases. Am. J. Surg. Pathol. 2006;30:858-865.
5. 5.John E. Musser, Christopher G., Przybycin & Paul Russo. Regression of metastatic seminoma in a patient referred for carcinoma of unknown primary origin. Nature Reviews Urology volume 7, pages 2010;466-470. doi:10.1038/nrurol.2010.99
6. 6.Hoshii T., Hasegawa G., Ikeda Y., Nishiyama T. Testicular seminoma with pseudocyst and coagulation necrosis like burned-out tumor: A case report. Urol Case Rep. 2016;7:7-9. doi: 10.1016/j.
eucr.2016.03.010. eCollection 2016 Jul.
7. Kontos S., Doumanis G., Karagianni M., Politis V., Simaioforidis V., Kachrilas S., Koritsiadis S. Burned-out testicular tumor with retroperitoneal lymph node metastasis: a case report. J Med Case Rep. 2009;3:8705. doi: 10.4076/1752-1947-3-8705.
8. Angulo, J.C. et al. Clinicopathological study of regressed testicular tumors (apparent extragonadal germ cell neoplasms). J. Urol. 2009;182:2303-2310.
9. Greco, F.A. & Hainsworth, J.D. Introduction: unknown primary cancer. Semin. Oncol. 2009;36:6-7.
10. Hoshii T., Hasegawa G., Ikeda Y., Nishiyama T. Testicular seminoma with pseudocyst and coagulation necrosis like burned-out tumor: A case report. Urol Case Rep. 2016;7:7-9. doi: 10.1016/j. eucr.2016.03.010. eCollection 2016 Jul.
11. Sante Basso Ricci, Ugo Cerchiari: Spontaneous regression of malignant tumors: Importance of the immune system and other factors (Review). Oncology letters 2010;941-946. View Article : Google Scholar: spandidos-publications.com
12. Perimenis P., Athanasopoulos A., Geraghty J., Macdonagh R. Retroperitoneal seminoma with 'burned out' phenomenon in the testis. Int J Urol. 2005;12:115-116.
13. В.Н. Клименко: Внегонадные герминогенные опухоли. Практическая онкология 2006;25:63-68.
eucr.2016.03.010. eCollection 2016 Jul.
7. Kontos S., Doumanis G., Karagianni M., Politis V., Simaioforidis V., Kachrilas S., Koritsiadis S. Burned-out testicular tumor with retroperitoneal lymph node metastasis: a case report. J Med Case Rep. 2009;3:8705. doi: 10.4076/1752-1947-3-8705.
8. 8.Angulo, J.C. et al. Clinicopathological study of regressed testicular tumors (apparent extragonadal germ cell neoplasms). J. Urol. 2009;182:2303-2310.
9. 9.Greco, F.A. & Hainsworth, J.D. Introduction: unknown primary cancer. Semin. Oncol. 2009;36:6-7.
10. 10.Hoshii T., Hasegawa G., Ikeda Y., Nishiyama T. Testicular seminoma with pseudocyst and coagulation necrosis like burned-out tumor: A case report. Urol Case Rep. 2016;7:7-9. doi: 10.1016/j.eucr.2016.03.010. eCollection 2016 Jul.
11. 11.Sante Basso Ricci, Ugo Cerchiari: Spontaneous regression of malignant tumors: Importance of the immune system and other factors (Review). Oncology letters 2010;941-946. View Article : Google Scholar: spandidos-publications.com
12. 12.Perimenis P., Athanasopoulos A., Geraghty J., Macdonagh R. Retroperitoneal seminoma with 'burned out' phenomenon in the testis. Int J Urol. 2005;12:115-116.
13. 13. V.N. Klimenko: Vnegonadnyye germinogennyye opukholi. Prakticheskaya onkologiya 2006; 25: 63-68.
