CC BY
119
NEVRoLoGICHEsKIY ZHuRNAL, № 2, 2016 DOI 10.18821/1560-9545-2016-21-2-105-109
A CASE REPORT
КЛИНИЧЕСКИЙ РАЗБОР
© КОЛЛЕКТИВ АВТОРОВ, 2016 УДК 616.831=005=06:616.853
Исайкин А.И.,1 Шмидт Т.Е.,1 Шор Ю.М.,2 Милованова О.В.,2 Черненко О. А.,2 Яхно Н.Н.1
случай изолированного поражения подъязычного нерва
НА ФОНЕ АНЕВРИЗМЫ эКСТРАКРАНИАЛЬНЫХ ОТДЕЛОВ
внутренней сонной артерии
'Кафедра нервных болезней и нейрохирургии Первого МГМУ им. И.М. Сеченова; 2клиника нервных болезней Первого МГМУ им. И.М. Сеченова, Москва, Россия
Изолированное периферическое поражение подъязычного нерва является редкой неврологической патологией, которая требует проведения тщательного дифференциально-диагностического поиска. Приведено наблюдение изолированного поражения подъязычного нерва, обусловленного его компрессией аневризмой экстракраниальных отделов внутренней сонной артерии. У пациентки на фоне интенсивной односторонней головной боли развилась невропатия подъязычного нерва, проявившаяся гипотрофией половины языка и легкой дизартрией. При магнитно-резонансной томографии головы, в том числе в ангио- и флебо-режимах, патологии не выявлено. При дуплексном сканировании артерий шеи и головы не определялось признаков диссекции артерий. Проведение КТ-ангиографии с контрастированием выявило мешотчатую аневризму в шейном отделе внутренней сонной артерии размером 3,6 х 4,3 мм, которая соответствовала месту пересечения артерии подъязычным нервом и могла явиться причиной компрессии, а также объяснять развитие клинической симптоматики. Особенностью наблюдения является наличие в анамнезе легочного кровотечения на фоне разрыва мальформации легочной артерии, что говорит о возможной генетически обусловленной мезенхимально-сосудистой дисплазии с наклонностью к образованию множественных сосудистых аномалий.
Ключевые слова: изолированное периферическое поражение подъязычного нерва; аневризма экстракраниальных отделов внутренней сонной артерии.
Для цитирования: Исайкин А.И., Шмидт Т.Е., Шор Ю.М., Милованова О.В., Черненко О.А., Яхно Н.Н. Случай изолированного поражения подъязычного нерва на фоне аневризмы экстракраниальных отделов внутренней сонной артерии. Неврологический журнал. 2016; 21 (2): 105-109. DOI 10.18821/1560-9545-2016-21-2-105-109. Для корреспонденции: Шмидт Татьяна Евгеньевна - канд.мед.наук, доц. каф. нервных болезней и нейрохирургии Первого МГМУ им. И.М. Сеченова, e-mail: tschmidt@complat.ru
1IsaykinA.I., 'Shmidt T.E., 2Shor Yu. M., 2Milovanova O.V., 2Chernenko O.A., 'Yakhno N.N.
THE CASE OF ISOLATED HYPOGLOSSAL NERVE PALSY DUE TO INTERNAL CAROTID ARTERY ANEURISM
'Neurological and neurosurgical department of I.M. Sechenov First Moscow State medical university; 2The clinic of nervous diseases of I.M. Sechenov First Moscow Medical State University of Ministry of health of Russia, Moscow, Russian Federation
Isolated peripheral hypoglossal nerve palsy is a rare nervous pathology which demands thorough examination and differential diagnosis. The article presents a case report of isolated hypoglossal nerve palsy due to its compression by the internal carotid artery. In the onset of the disease there was severe unilateral headache followed by the hypoglossal neuropathy which manifested as unilateral hypotrophy of the tongue and slight dysarhtria. MRI and MR-angiography and venograthy did not reveal any pathology. Duplex ultrasound of the cervical and cranial vessels did not reveal artery dissection. CT-angiography with gadolinium enhancement revealed saccular aneurism of the cervical part of internal carotid artery of 3,6*4,3 mm in diameter in the locus of transversion of the artery and hypoglossal nerve. In anamnesis there was lung bleeding due to the rupture of lung artery malformation. We propose that there was genetic mesenchymal vascular dysplasia that could lead to appearance of multiple vascular anomalies.
Key words: isolated peripheral hypoglossal nerve palsy, internal carotid artery aneurism
For citation: Isaykin A.I., Shmidt T.E., Shor Yu.M., Milovanova O.V., Chernenko O.A., Yakhno N.N. The case of isolated hypoglossal nerve palsy due to internal carotid artery aneurism. Nevrologicheskiy Zhurnal (Neurological Journal) 2016; 21 (2): 105-109 (Russian). DOI 10.18821/1560-9545-2016-21-2-105-109.
For correspondence: Tatyana E. Shmidt, MD, PhD, Neurological and neurosurgical department of I.M. Sechenov First Moscow State medical university 119991, Moscow, Russian Federation, e-mail: tschmidt@complat.ru Conflict of interest. The authors declare no conflict of interest. Funding. The study had no sponsorship.
Acknowledgment: the authors thank Dr. Shashkova E.V. for help in brain imaging
Received 04.03.16 Accepted 13.04.16
НЕВРОЛОГИЧЕСКИЙ ЖУРНАЛ, № 2, 2016
DO! 10.18821/1560-9545-2016-21-2-105-109
КЛИНИЧЕСКИЙ РАЗБОР
Периферический парез мышц языка чаще развивается в рамках бульбарного синдрома в сочетании с поражением других черепных нервов при ишемиче-ских инсультах в вертебрально-базилярном бассейне, опухолях ствола мозга, сирингомиелии, миастении, боковом амиотрофическом склерозе, синдроме Гарсена, аномалии Киари и др. Изолированное периферическое поражение подъязычного нерва является редким неврологическим симптомом, который требует проведения тщательного дифференциально-диагностического поиска.
Подъязычный нерв иннервирует мышцы (шило-язычную, подъязычно-язычную, подбородочно-языч-ную), которые отвечают за движение языка. Ядра его расположены в нижнем отделе продолговатого мозга и получают центральную иннервацию из противоположных отделов прецентральной извилины. Нерв выходит из продолговатого мозга между пирамидой и нижней оливой и покидает полость черепа в канале подъязычного нерва. Далее следует между блуждающим нервом и нижней яремной веной, огибает снаружи внутреннюю сонную артерию, проходя между ней и внутренней яремной веной. Затем подъязычный нерв пересекает наружную сонную артерию в виде выпуклой вниз дуги, подходит под заднее брюшко двубрюшной мышцы в область поднижне-челюстного треугольника и, вступив в язык, отдает ветви к его мышцам [1]. Нерв может быть поврежден на любом участке этого пути.
Приводим случай изолированного поражения подъязычного нерва. Пациентка К., 45 лет, поступила в клинику нервных болезней имени А.Я. Кожевникова с жалобами на нарушение речи по типу дизартрии, трудности формирования пищевого комка, похудение левой половины языка. По ее словам, заболела остро, когда на фоне эмоционального стресса возникла интенсивная (до 9 баллов по визуальной аналоговой шкале - ВАШ) головная боль в темен-но-височной области слева, постоянного, монотонного, ноющего характера, которая не купировалась приемом нестероидных противовоспалительных средств и комбинированных анальгетиков. Прежде подобные головные боли пациентку никогда не беспокоили. Через 4 дня головная боль регрессировала, однако у пациентки появилось нарушение артикуляции, похудение левой половины языка, трудности при формировании пищевого комка.
Из анамнеза жизни известно, что 25 лет назад было спонтанное легочное кровотечение, обусловленное разрывом мальформации легочной артерии, в связи с чем произведена операция удаления двух долей правого легкого. Проведенное 17 лет назад кесарево сечение было осложнено отслойкой плаценты и сопровождалось большой кровопотерей.
Наследственный анамнез не отягощен. Профессиональных вредностей не имеет.
Соматически здорова.
Неврологический статус: сознание ясное, менин-геальных знаков нет. Черепные нервы интактны, за исключением XII пары: отмечалась грубая дизартрия, девиация языка влево, выраженная атрофия
Рис. 1. Компьютерная томограмма головного мозга с контрастным усилением (стрелкой указана аневризма). Fig. 1. CT scan of brain with contrast enhancement (arrow points on aneurism)
левой половины языка (рис.1). Парезов нет, сухожильные рефлексы средней живости D=S, патологических знаков нет. Нарушений чувствительности, координации, тазовых, автономных расстройств не выявлено.
Таким образом, имеющийся симптомокомплекс, в отсутствии поражения каких-либо проводящих путей и заинтересованности других черепных нервов, свидетельствовал об изолированном поражении левого подъязычного нерва после выхода из ствола мозга.
Для выяснения причины подобного повреждения подъязычного нерва пациентка была тщательно обследована: общий и биохимический анализы крови, электрофорез белков, коагулограмма, общий анализ мочи, антиядерные антитела, антитела к двухспи-ральной ДНК, антитела к нейтрофильным цитоплаз-матическим антигенам - без отклонений от нормы.
Общий анализ цереброспинальной жидкости (ЦСЖ): бесцветная, прозрачность полная, белок -0,19%о, глюкоза - 63 мг%, цитоз } (6/3) 2 клетки в 1 мм3.
ЭКГ: ритм синусовый, ЧСС 62 уд./мин. Отклонение ЭОС влево, вариант нормы.
Консультация офтальмолога: V OD = 1,0 V OS = 1,0. Моторно-зрачковых нарушений нет. Глазное дно без патологии.
Консультация оториноларинголога: патологии не выявлено.
Консультация челюстно-лицевого хирурга: патологии не выявлено.
Компьютерная томография (КТ) органов грудной клетки: состояние после нижней лобэктомии правого легкого, фиброзные изменения в корне правого легкого.
Игольчатая электромиография: исследованы m. mentalis sin., m. interosseus dorsalis 1 sin. В исследованных мышцах параметры потенциала двигатель-
NEVROLOGICHESKIY ZHURNAL, № 2, 2016 DO! 10.18821/1560-9545-2016-21-2-105-109
ных единиц (ПДЕ) (амплитуда и длительность) в пределах нормы, спонтанной активности не выявлено, количество полифазных и псевдополифазных ПДЕ соответствует норме.
Ультразвуковое исследование магистральных сосудов головы: нестенозирующий атеросклероз экстракраниальных отделов магистральных артерий головы. S-образный изгиб дистального отдела правой внутренней сонной артерии (ВСА) под углом нижней челюсти. Изгиб дистального отдела левой ВСА под углом нижней челюсти с локальными изменениями гемодинамики. Вариант входа левой позвоночной артерии на уровне С5 позвонка С5.
КТ головного мозга - патологические изменения, объемные образования не выявлены.
Магнитно-резонансная (МР)-ангиография интра-краниальных артерий, МР-ангиография вен головного мозга, МР-томография (МРТ) головы с контрастным усилением изменений не выявили.
Так как все перечисленные методы нейровизуали-зации не позволили установить причину поражения подъязычного нерва, была проведена КТ головного мозга с контрастным усилением и КТ головного мозга с контрастным усилением в SD-реконструкции, выявившие стеноз левой внутренней сонной артерии до 40% и мешотчатую аневризму (3,6 х 4,3 мм) с шейкой диаметром 2 мм в шейном отделе левой внутренней сонной артерии (рис. 2,3).
Таким образом, учитывая острое начало заболевания с появлением впервые возникшей, интенсивной, односторонней головной боли и последующим развитием изолированного периферического пареза мышц левой половины языка, наличие аневризмы экстракраниальных отделов внутренней сонной артерии в проекции прохождения нерва, клинический диагноз был сформулирован следующим образом: компрессионная невропатия подъязычного нерва на фоне аневризмы экстракраниальных отделов внутренней сонной артерии.
За время нахождения пациентки в стационаре наблюдалась положительная динамика: снизилась степень дизартрии, увеличился объем движений в языке. Больной была рекомендована консультация сосудистого хирурга для решения вопроса об оперативном вмешательстве для устранения аневризмы.
Спустя 3 мес после выписки из стационара пациентка была осмотрена амбулаторно: дизартрии нет, объем движений языка полный, гипотрофии левой половины языка не отмечается.
Обсуждение
По данным J.R. Keane, при анализе 100 наблюдений изолированного поражения подъязычного нерва причиной его в 49 случаях являлись опухолевые процессы, в 12 - травма, в 6 - инсульт, в 6 - истерия, в 6 - рассеянный склероз, в 4 - хирургические вмешательства, в 4 - инфекционные процессы, в 4 - синдром Гийена-Барре. Полное восстановление отмечено только в 15% случаев [2]. Имеются несистематизированные описания подобной патологии при различных опухолях основания черепа (в том числе
A CASE REPORT
Рис. 2. Компьютерная томограмма головного мозга с контрастным усилением (стрелкой указана аневризма). Fig.2. CT scan of brain with contrast enhancement (arrow points on aneurism)
Рис. 3. Компьютерная томограмма головного мозга с контрастным усилением в 3D-реконструкции (стрелкой указана аневризма).
Fig 3. CT scan of brain with contrast enhancement in 3D-reconstruction (arrow points on aneurism)
метастатических) - шванномах, невриномах, хордо-мах, параганглиомах и т.п. [3-5]. В качестве причин развития изолированного повреждения подъязычного нерва описываются также сосудистые факторы (диссекция сонной артерии или позвоночной артерии, нейроваскулярные конфликты, дуральные
НЕВРОЛОГИЧЕСКИЙ ЖУРНАЛ, № 2, 2016
DOI 10.18821/1560-9545-2016-21-2-105-109
КЛИНИЧЕСКИЙ РАЗБОР
артериовенозные фистулы, тромбоз яремных вен) [6-8]; врожденные аномалии (патология краниовер-тебрального перехода, синовиальные кисты атлан-то-окципитального сочленения, гипоплазии атланта и оссификация задней продольной связки С1-С5, аномалии канала подъязычного нерва и т.д.); травматическое повреждение во время проведения ИВЛ, одонтогенная инфекция, последствия лечения или экстракции зубов, осложнение операций на шейном отделе позвоночника, сонной артерии, тонзиллэкто-мии, последствие минимальных травм затылочного или шилососцевидного отростка, абсцессы окологлоточного пространства, отиты [9-17]. Отмечены единичные случаи невропатии подъязычного нерва при инфекционном мононуклеозе, гемобластозах, васкулитах и даже при лихорадке Денге [18-22]. Описаны случаи идиопатического рецидивирующего поражения подъязычного нерва, когда тщательно проведенное обследование не позволило установить причины [23]. Точная частота развития изолированного одностороннего поражения подъязычного нерва неизвестна.
В приведенном наблюдении КТ и МРТ с контрастным усилением не выявили каких-либо патологических процессов в веществе мозга или костях черепа. При проведении этих исследований также не было получено данных, подтверждающих наличие аномалии краниовертебрального перехода. Учитывая возможность возникновения изолированного периферического пареза подъязычного нерва при поражении мозговых оболочек инфильтратив-ного (гемобластозы) или инфекционного характера, было проведено исследование ЦСЖ, которое также не выявило патологии. для исключения отогенно-го или одонтогенного характера поражения пациентка была проконсультирована стоматологом и оториноларингологом, которые не обнаружили соответствующих заболеваний. Отсутствие системных клинических проявлений, повышения титра специфических антител, нормальные показатели анализов крови с последующей консультацией ревматолога позволили отвергнуть диагноз васкулита. дебют заболевания с интенсивной односторонней головной боли, на фоне которой возник периферический парез подъязычного нерва, позволял предположить сосудистую природу данного заболевания. Наиболее часто в клинической практике подобные головные боли обусловлены диссекций сонных или позвоночных артерий, несколько реже они встречаются при тромбозе яремных вен и артериовенозных мальформациях [24, 25]. Однако проведенная МРТ в ангио- и флебо-режимах не выявила патологии. При дуплексном сканировании артерий шеи и головы не определялось признаков диссекции артерий, в то же время обращало на себя внимание нарушение гемодинамики в левой ВСА под углом нижней челюсти. В связи с этим пациентке была выполнена КТ-ангиография с контрастированием (см. рис. 1-3), при которой была выявлена мешотчатая аневризма в шейном отделе ВСА размером 3,6 х 4,3 мм, которая соответствовала месту пересечения арте-
рии подъязычным нервом и могла явиться причиной компрессии и объяснять развитие клинической симптоматики.
В литературе имеется описание лишь нескольких клинических случаев поражения подъязычного нерва вследствие компрессии аневризмой экстракраниальных отделов внутренней артерии. В части случаев больные были прооперированы, в других находились под динамическим наблюдением, при этом увеличения аневризмы не наблюдалось. В половине случаев, как и в приведенном нами, наблюдался спонтанный регресс неврологической симптоматики [26-28].
Аневризмы экстракраниального отдела ВСА являются редкой патологией - они составляют менее 1% всех артериальных аневризм и около 4% всех аневризм периферических артерий [29]. Эти аневризмы могут протекать бессимптомно и являться случайной находкой при нейровизуализации, а могут проявляться в виде объемных образований шеи, приводящих к компрессии дыхательных путей, глотки, пищевода, невропатий языкоглоточного, блуждающего, подъязычного нервов, синдрома Горнера и являться причиной транзиторных ишемических атак, инсультов.
Возникновение нетипичной для пациентки головной боли можно связать с надрывом стенки аневризмы, а последующее развитие невропатии подъязычного нерва - с временным увеличением ее объема вследствие кровоизлияния между слоями стенки аневризмы. Особенностью случая является наличие у пациентки в анамнезе легочного кровотечения на фоне разрыва мальформации легочной артерии, что говорит о возможной генетически обусловленной мезенхимально-сосудистой дисплазии с наклонностью к образованию множественных сосудистых аномалий.
Благодарность. Авторы выражают благодарность канд. мед. наук Е.В. Шашковой за помощь в проведении нейровизуализационных исследований.
Финансирование. Исследование не имело спонсорской поддержки.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
ЛИТЕРАТУРА (п.п. 2-27 см. References)
1. Яхно Н.Н., Штульман Д.Р., ред. Болезни нервной системы. Руководство для врачей. М.: Медицина; 2001: 231-302. 28. Нажимов В.П., Дроздов А.В. Аневризмы внутренней сонной артерии. Детская хирургия. 2010; (2): 52-3.
REFERENCES
1. Yakhno N.N., Shtul'man D.R., eds. Nervous Diseases. Guidelines [Bolezni nervnoy sistemy. Rukovodstvo dlya vrachey]. Moscow: Meditsina; 2001: 231-302. (in Russian)
2. Keane J.R. Twelfth-nerve palsy. Analysis of 100 cases. Arch. Neurol. 1996; 53(6): 561-6.
3. Fink D.S., Benoit M.M., Lamuraglia G.M., Deschler D.G. Paraganglioma of the hypoglossal nerve. Laryngoscope. 2010; 120(Suppl.4): S147.
NEVROLOGICHESKIY ZHURNAL, № 2, 2016 DO! 10.18821/1560-9545-2016-21-2-105-109
4. Schulkes K., Bossink A.W. Unilateral tongue atrophy and pulmonary malignancy. Neth. J. Med. 2013; 71(1): 32-5.
5. Manfredi M., Merigo E., Pavesi G., Macaluso G.M., Vescovi P. Tongue lesions and isolated hypoglossal nerve palsy: a case report. Oral Surg. Oral Med. Oral Pathol. Oral Radiol. Endod. 2007; 104(2): e18-20.
6. Baumgartner R.W., Bogousslavsky J. Clinical manifestations of carotid dissection. Front. Neurol. Neurosci. 2005; 20: 70-6.
7. Blessing K., Toepfner N., Kinzer S. Lemierre syndrome associated with 12th cranial nerve palsy a case report and review. Int. J. Pediatr. Otorhinolaryngol. 2013; 77(9): 1585-8.
8. Manabe S., Satoh K., Matsubara S., Satomi J., Hanaoka M., Nagahiro S. Characteristics, diagnosis and treatment of hypoglossal canal dural arteriovenous fistula: report of nine cases. Characteristics, diagnosis and treatment of hypoglossal canal dural arteriovenous fistula: report of nine cases. Neuroradiology. 2008; 50(8): 715-21.
9. Mahadevappa K., Chacko T., Nair A.K. Isolated unilateral hypoglossal nerve palsy due to vertebral artery dissection. Clin. Med. Res. 2012; 10(3): 127-30.
10. Shah A.C., Barnes C., Spiekerman C.F., Bollag L.A. Hypoglos-sal nerve palsy after airway management for General Anesthesia: An analysis of 69 patients. Anesth. Analg. 2015; 120(1): 105-20.
11. Khan M., Ohri N. Unilateral hypoglossal nerve palsy due to infected molar: a rare entity. J. Investing. Clin. Dent. 2011; 2(4): 293-5.
12. Durrani F., Singh R. Isolated Hypoglossal Nerve Palsy due to Infected Impacted Tooth. Case Rep. Med. 2009; 2009: 231947.
13. Stankiewicz J.A., Pazevic J.P. Hypoglossal nerve palsy after tooth extraction. J. OralMaxillofac. Surg. 1988; 46(2): 148-9.
14. Smejkal K., Lochman P., Holecek T. Post-traumatic hypoglossal nerve paresis due to occipital condyle fracture. Acta Chir. Orthop. Traumatol. Cech. 2009; 76(4): 335-7.
15. Yoon J.W., Lim O.K., Park K.D., Lee J.K. Occipital condyle fracture with isolated unilateral hypoglossal nerve palsy. Ann. Rehabil. Med. 2014; 38(5): 689-93.
16. Exarchos S.T., Lachanas V.A., Tsiouvaka S., Kapsalaki E., Biza-
A CASE REPORT
kis J.G. Hypoglossal paresis as the only complication of malignant otitis externa. B-ENT. 2015; 11(3): 235-8.
17. Carra-Dalliere C., Mernes R., Juntas-Morales R. Isolated palsy of the hypoglossal nerve complicating infectious mononucleosis. Rev. Neurol. (Paris). 2011; 167(8-9): 635-7.
18. Kamii Y., Hashimoto M., Suzuki M., Sakimoto Y., Kawasaki K., Yoshioka M. A case of isolated hypoglossal nerve palsy with acute lymphoblastic leukemia. Rinsho Shinkeigaku. 2013; 53(3): 243-6.
19. Kristensen T.T. Hypoglossal nerve palsy after vasculitis of the internal carotid artery. Ugeskr. Laeger. 2010; 172(16): 1216-7.
20. Finley J.C.Jr., Bloom D.C., Thiringer J.K. Wegener granulomatosis presenting as an infiltrative retropharyngeal mass with syncope and hypoglossal paresis. Arch. Otolaryngol. Head Neck Surg. 2004; 130(3): 361-2.
21. Jaganathan S., Raman R. Hypoglossal nerve palsy: a rare consequence of dengue fever. Neurol. India. 2014; 62(5): 567-8.
22. Ibarra V., Jaureguiberry A., Moretta G., Lazzarini G., Ceruzzi R., Reich E. Idiopathic and unilateral hypoglossal nerve palsy. Medicina (B Aires). 2015; 75(3): 173-4.
23. Schmutzhard J., Widmann G., Abraham I., Furtner M., Riechelmann H. Headache and hypoglossal nerve palsy. HNO. 2009; 57(7): 690-2.
24. Dorsey S., Mace S. Clinical pearls: headache and hypoglossal nerve palsy. Acad. Emerg. Med. 2004; 11(6): 668-9.
25. Farrell F.W.Jr., Ellenberger C.Jr. Selective compression of the twelfth nerve and jugular bulb by a saccular carotid aneurysm. Neurology. 1972; 22(10): 1061-4.
26. Hoare T.J., Manjalay G., Proops D.W. Isolated hypoglossal nerve palsy caused by carotid artery aneurysm. J. Laryngol. Otol. 2004; 118(2): 150-2.
27. Hommel M., Pollak P., Gaio J.M., Pellat J., Perret J., Chateau R. paralysis of the hypoglossal nerve caused by 2 aneurysms and a dissecting aneurysm of the internal carotid artery. J. R. Soc. Med. 1993; 86(9): 548-9.
28. Nazhimov V.P., Drozdov A.V. Internal carotid artery aneuris-mus. Detskaya khirurgiya. 2010; (2): 52-3. (in Russian)
