CC BY
21
^ЛГ/ребёнка
КёУчна пед1атр1я / Clinical Pediatrics
УДК 616.151.5 DOI: 10.22141/2224-0551.13.3.2018.132909
Маркн А.1.
Льввський нацональний медичний ун/верситет м. Данила Галицького, м. Львв, Укра/на
Результати досмдження чутливост укра1нсько1 Bepcii
опитувальника Haemo-QoL
For cite: Zdorov'e rebenka. 2018;13(3):338-344. doi: 10.22141/2224-0551.13.3.2018.132909
Резюме. Мета: визначити чутливсть до змт укратсько! верси опитувальника для оцнки якост1 життя, пов'язано'1 зг здоров'ям, дтей 1з гемофшею Haemo-QoL. Матерiали таметоди. Оцнка якост1 життя визначалась кореспондентським методом дв1ч1 (первинне та повторне анкетування) шляхом об-стеження 48 респондент1в — учасни^в досл1дження (24 дитини, хвор1 на гемофшт А, та 24 х батька) 1з використанням пыотноХукратськог повног верси опитувальника Haemo-QoL. Тривалсть досл1дження становила 4 мсяцй Модель обстеження: тдив1дуальне й електронне анкетування. Пац1ент1в розподг-лено на двг групи: група I — пог1ршення, група II — покращання загального стану. Дат ттерв'ювання проанал1зоват i, в1дпов1дно, визначено кореляцШний зв'язок за шкалами опитувальника та загальним показником якостi життя, амплтуду рiзницi та ефект розмiру r Кохена мiж отриманими показника-ми оцнки якостi життя, пов'язано'1 зi здоров'ям, при первинному та повторному анкетувант. Результати. Установлено, що загальний показник вiрогiдно збльшився в грут I при повторному обстеженш порiвняно з первинним, тодi як у груш II вiрогiдно зменшився, що характеризуе, вiдповiдно, погiршення якостi життя, пов'язано'1 зi здоров'ям, у грут I та покращання в грут II. Угруп I виявлено вiрогiдну змну показнитв якостi життя за уама шкалами опитувальника, за винятком шкал «Лтування» та «Ом'я». У груп II виявлено вiрогiдну рiзницю в балах за уама шкалами опитувальника. Урезультатi ефект розмiру Кохена становив для версш опитувальника вгд 0,33 до 0,54, загальний ефект розмiру Кохена — 0,50, що е достаттм для характеристики опитувальника як чутливого до змн нструмента. Висновки. Доведено, щоукратська верая опитувальника Haemo-QoL е чутливим до змн нструментом для оцнки, пов'язано'1 зiздоров'ям, якостi життя в дтей iз гемофiлiею А та X батьтв. Ключовi слова: гемофiлiя; психометричнхарактеристики; ятсть життя; чутливсть опитувальника
Вступ
Опитувальник Hаemo-QoL становить собою широко використовуваний шструмент для оцшки якост життя, пов'язано1 зi здоров'ям (ЯЖПзЗ), у да-тей iз гемофшею в усьому свт з доведеними задо-втьними психометричними характеристиками [11, 16—18, 20, 30]. Використання даного опитувальника в Укра'1ш на даний юторичний момент е неможли-вим через вщсутнють валщовано! укра1нсько1 верси [3]. Щоб визнати укра1нську версш опитувальника Haemo-QoL валщованою, необхвдним е проведення психометричного аналiзу з визначенням ступеня 11 валщносп, надшносп та чутливость Чутливють опитувальника — це одна з трьох ключових психо-метричних характеристик, що визначаеться пщ час
психометричного аналiзу та характеризуе здатнють опитувальника вщображати статистично в1рогщну змшу балiв оцшки якост життя (ОЯЖ) вщповщно до змш стану здоров'я дитини, яю теоретично та практично повинт впливати на ЯЖПзЗ ще! дитини [1, 2]. Одночасно чутливють хворобоспецифiчних шструменпв для ОЯЖ е одним i3 найважливших показниюв придатносп шструмента до використання, оскшьки одним з основних показань до визна-чення ЯЖПзЗ у пащенпв iз хротчними захворю-ваннями е якраз динамiчна характеристика якост життя з визначенням тригерних чинниюв, що на не! впливають (змша режиму л^вання, клшчних характеристик захворювання тощо). У лiтературi як синошм термша «чутливють» опитувальника часто
© «Здоров'я дитини» / «Здоровье ребенка» / «Child's Health» (<idorov'e rebenka»), 2018 © Видавець Заславський О.Ю. / Издатель Заславский А.Ю. / Publisher Zaslavsky O.Yu., 2018
Для кореспонденци: Марш Андрм 1горович, Льв1вський нацюнальний медичний ушверситет ¡меш Данила Галицького, вул. Пекарська, 69, м. Льв1в, 79010, УкраТна; e-mail: markinandrij@gmail.com, конт. тел.: +38 (099) 245-06-95
For correspondence: Andriy Markin, Danylo Halytskyi Lviv National Medical University, Pekarska st., 69, Lviv, 79010, Ukraine; e-mail: markinandrij@gmail.com, phone: +38 (099) 245-06-95.
застосовують термш «респонсившсть» (в англомовнш лiтературi — responsiveness) [8, 26, 35, 38]. На жаль, часто дослщники пщ час адаптацГi шструмен-пв ОЯЖ до умов нового етнолшгвютичного серед-овища нехтують дослщженням чутливостi до змш. Так, за твердженням Maite Solans et al., «...особливе занепокоення викликае часто вщсутшсть показни-кiв чутливостi до змш опитувальниюв... Дослщни-ки повиннi прагнути ощнити цей показник пщ час тестування опитувальниюв...» [19]. За даними цього ж автора, лише в 10 % iз 94 проан^зованих ними опитувальниюв вiдмiчаються данi про дослщження чутливостi до змiн. Визначення чутливосп до змiн опитувальника зазвичай проводиться методом пар-них порiвнянь даних, отриманих при первинному та повторному анкетуванш одного й того ж дослщжу-ваного (чи групи дослiджуваних) при змiнi клiнiчних характеристик захворювання. Важливим моментом у дослщженш чутливостi до змiн опитувальниюв е також розумiння того, що наявнiсть лише вiрогiдно значущоi рiзницi мiж даними первинного та повторного анкетування не може бути единою мiрою визначення його чутливосп, оскiльки в такому разi за-лишаеться невщомим «розм1р» ще! рiзницi. Так, на думку B. Middel та E. van Sonderen, основна дилема при дослiдженнях мiри впливу певних чинникiв на дослщжуваш показники в часi е те, що при великих обсягах вибiрки тривiальна рiзниця м1ж дослiджува-ними групами може ставати статистично значущою [23]. Саме тому сучасна психометр^ розглядае не-достатнiм дослiдження чутливостi опитувальника в час (або «ефекту втручання» у клшометри) лише на пiдставi визначення статистично значущих вщ-мшностей м1ж експериментальною та контрольною групами дослщження методом парних порiвнянь. Wilkinson та Task Force рекомендували включати в подiбнi дослщження iнформацiю щодо ефекту роз-мiру (ЕР) (в англомовнш лiтературi — effect size) чутливосп опитувальника, оскшьки, на ЗСх думку, це дасть змогу розрiзнити статистичну та практичну значимiсть отриманих результапв [4]. Однак сьо-годш значення ЕР доволi рщко використовуеться дослщниками пiд час валщаци опитувальниюв. Серед найпоширенiших у бюмедичних дослiдженнях е ЕР r Кохена (в англомовнш лiтературi — Cohen's d effect size), значення якого вважаеться задовшь-ним для характеристики шструмента як чутливого при значенш > 0,2 [6, 13, 22, 23, 36, 37]. Важливо за-уважити, що в сучасних рекомендацшх щодо про-ведення психометричного аналiзу пiд час адаптаци опитувальникiв до умов нового етнолшгвютичного середовища нами не знайдено чггко встановленоi методологи визначення чутливосп, однак 1з про-аналiзованих даних ми можемо зробити висновок, що основною гшотетичною конструкщею для дослщження чутливост1 опитувальника, на шдстав! яко! робиться висновок про м1ру чутливост1 опитувальника, е така: змша кл1н1чних характеристик за-хворювання, здатних в1рог1дно впливати на показники ЯЖПзЗ та загального суб'ективного в1дчуття
респондентом змши власного самопочуття за перiод м1ж обстеженнями, вiдображаeться у вiрогiдно зна-чущiй змiнi показникiв ЯЖПзЗ у динамвд цих змiн [5, 10, 12, 14, 24, 33, 34]. З наведеного вище випли-вае, що iндикаторами для визначення чутливосп е два основнi критери: суб'ективна складова у вигля-дi думки пащента про динамiку власного здоров'я, мiру впливу на нього клтчних характеристик за-хворювання та об'ективна складова у виглядi змш-носп клiнiчних характеристик захворювання в ди-намiцi.
Мета роботи: дослiдити та проаналiзувати чутли-вiсть украшсько! верси опитувальника для оцiнки ЯЖПзЗ дггей iз гемофiлiею Haemo-QoL; визначити придатшсть до застосування дано! верси опитувальника за крш^ем чутливостi в новому етнолшгвю-тичному середовищi.
Матерiали та методи
Етнолiнгвiстично адаптована укра!нська верс1я опитувальника Hаemo-QoL. Три верси опитувальника з урахуванням вжових груп респондентiв: вер-сiя 1д — для дiтей вiком 4—7 роюв, 11д — 8—12 роюв, 111д — 13—16 рокiв. Аналопчш верси опитувальника для батькiв дггей вiдповiдних вiкових груп (1б, 11б, Шб); 48 бланкiв вщповщей респонденпв — учасни-кiв первинного анкетування (збiр даних проведений в окремому дослщженш), 48 бланк1в вщповщей респондентiв — учасникiв повторного анкетування, клшчна карта стацiонарного хворого, даш ультразвукового обстеження таргетних суглобiв.
Пiлотне дослщження чутливостi украшсько! верси опитувальника Haemo-QoL проводилося на базi КЗ ЛОР «Захщноукрашський спецiалiзований ди-тячий медичний центр». У дослщженш брали участь 24 дитини з встановленим дiагнозом «гемофгл1я А, тяжка та середньотяжка форми захворювання» та 24 батька (один iз батьюв) вiдповiдних дiтей. Чут-ливють опитувальника визначалась методом парних порiвнянь м1ж даними ОЯЖ первинного та повторного анкетування. Ус респонденти-дгти повторного дослщження повиннi були вщповюти на запитання «Як змiнилося твое самопочуття протягом остан-нього мюяця?» iз варiантами вiдповiдей: «не змь нилося», «покращилося», «погiршилося». Критери включення в дослщження:
1. Дiти вжом вiд 4 до 16 роюв iз встановленим дь агнозом «гемофiлiя А» та рiвнем у плазмi кровi FVШ згортання кровi < 5 МО/дл.
2. Пацiенти, яю вiдповiли «покращилося» або «погiршилося» на вищенаведене запитання.
3. Змiна клшчних характеристик захворювання пацiентiв, обстежених у первинному анкетуванш Як шдикатор змши клтчних характеристик обрано кiлькiсть суглобових крововиливiв.
За даними критерiями пащенпв розподiлено на двi клiнiчнi групи: до I групи (попршення) включено пащенпв, яю не мали суглобових крововиливiв при первинному анкетуванш та мали > 1 кровови-ливу в суглоб протягом одного мюяця напередод-
Hi повторного анкетування, а також дали вщповщ «попршилося» на вищенаведене запитання. До II групи (покращання) включено пащенпв, якi мали суглобовi крововиливи при первинному анкетуванш та не мали крововиливiв протягом одного мюяця напередодш повторного анкетування i якi дали вiдповiдi «покращилося» на вищенаведене запитання. Такий розподш був зроблений на тд-ставi припущення, що суглобовi крововиливи по-пршують ЯЖПзЗ у пацiентiв i3 гемофшею, що продемонстровано в рядi проведених рашше до-слiджень [25, 27—29, 31, 32], а також гшотетичного припущення, що вщчуття дитиною покращання/ попршення загального самопочуття повинно вщо-бражатися змiною показникiв ЯЖ. Тривалють спо-стереження становила вiд 1 мюяця (мiнiмальний iнтервал змiни клшчних характеристик захворювання) до 4 мгсящв (максимальний iнтервал змiни клшчних характеристик захворювання). Статево-вiкова та клшжо-нозолопчна структура респон-дентiв подана в табл. 1. Анкетування проводилося кореспондентським методом. Реестрацiя кровови-ливiв у суглоби проводилася за допомогою загаль-ноклiнiчного методу, методу ретроспективного аналiзу клiнiчних карт пацiентiв, УЗД-методу ура-жених суглобiв. Усi учасники дослiдження вiльно володiли украшською мовою, були детально прош-формованi про мету та хвд дослiдження. Показники ЯЖ, отримаш при анкетуваннi з використанням укра!нсько! пiлотноï версИ опитувальника Haemo-QoL, вiдображенi в трасформованому виглядi (де TSS 1 — бали ОЯЖ при первинному анкетуванш, TSS 2 — бали ОЯЖ при повторному анкетуванш) iз використанням вiдомоï формули [15], при чому бiльшi показники TSS свщчать про пршу яюсть життя з штервалом допустимих значень вiд 0 до 100 балiв (де 0 — максимально добра ЯЖ, а 100 — максимально погана ЯЖ).
Для проведення статистичного дослщження по-передньо був здшснений аналiз груп на нормаль-нiсть розподiлу з проведенням аналiзу ексцесу й асиметрИ, тестiв Колгоморова — Смiрнова та Шаш-ро — Ушка, а також аналiзу гiстограм та нормограм розподiлу. З огляду на те, що бшьшють показникiв за характеристикою розподшу вiдрiзнялася вiд нормального, результати дослщження були подаш у виглядi Ме (25 %; 75 %), де Ме — медiана, 25 % — перший квартиль (25-й процентиль), 75 % — третш квартиль (75-й процентиль). Для ощнки вiрогiд-носп рiзницi кожного показника ЯЖ мiж шкалами опитувальника при первинному та повторному об-стеженш (значення TSS 1 та TSS 2 кожного показника опитувальника) у групах I та II було викорис-тано непараметричний W-критерш Вшкоксона для пов'язаних груп. Для цього результати ОЯЖ за кож-ним показником розподшяли на пщгрупи за кри-терiем «покращання» та «попршення» i проводили порiвняння значення показника в кожнш пiдгрупi при первинному та повторному анкетуванш (TSS 1 та TSS 2).
Для ощнки чутливосп опитувальника в рiзних групах ощнювалась рiзниця показниюв загальноï ЯЖ (середне за шкалами опитувальника для кожного респондента) первинного та повторно анкету-вання (ЯЖ TSS 1 та ЯЖ TSS 2). Оскшьки завданням було ощнити амплiтуду рiзницi (А), а не ïï абсолют-не значення, отримаш значення аналiзувались у подальшому за модулем за формулою: А = |ЯЖ TSS 1 — ЯЖ TSS 2. При цьому показник А визначався при розподш респонденпв на групи вщповщно до вжових версш опитувальника. Для виявлення ста-TOCT^^'f вiрогiдностi рiзницi м1ж показниками рiзницi А рiзних груп використовувався U-критерiй Мана — Угтш Для оцiнки ЕР показника А при по-рiвняннi мгж двома групами використовувався r Ко-хена для непараметричних даних, що вираховуеться за формулою r = z/VN (1), де N — кшьюсть члешв обох вибiрок, z — точне значення z, отримане при визначенш U-критерiя Мана — Уттш У подальшому отримане значення r ощнювалось за шкалою вщ 0,1 до 0,3 як мала рiзниця, вiд 0,3 до 0,5 — як серед-ня рiзниця, вщ 0,5 i вище — як велика рiзниця [7, 9, 13]. Для статистичного аналiзу отриманих даних було використане програмне забезпечення SofaStat v.1.4.6 [21].
Результати та обговорення
При порiвняннi показниюв первинного та повторного анкетування пащенпв iз гемофiлiею А та батькiв виявлено, що вс показники шкал опитувальника (Me балiв ЯЖ) у групi I при повторному обстеженш були бшьшими вiд показникiв первинного обстеження. Це стосуеться i показника ощнки загально! якостi життя (ЯЖ TSS 1, 2) для вщповщних респонденпв. У вах показникiв рiзниця м1ж повтор-ним та первинним обстеженням була статистич-но вiрогiдною (табл. 2). Таким чином, попршення ЯЖПзЗ спостерпалося за уама шкалами опитувальника при попршенш загального стану. Таю дина-мiчнi змiни показникiв ЯЖ характеризують насам-перед здатнiсть опитувальника та вщповщних його шкал реагувати на змши клтчного перебiгу захворювання (крововиливiв у суглоби) та змшу загального самопочуття, пов'язаного iз захворюванням i вираженого в суб'ективнш його оцiнцi пацiентом. Щодо аналiзу динамiки показникiв ЯЖ у респонденпв II групи виявлено, що вс показники TSS для шкал опитувальника та загальш показники ЯЖ при повторному анкетуванш були меншими за показники первинного анкетування, що свщчить про покращання якосп життя за вщповщними шкалами опитувальника та ЯЖ загалом. Однак така рiзниця м1ж первинним та повторним анкетуванням не була статистично вiрогiдною для шкал «Ом'я» (р = 0,091, W = 14,0) та «Лжування» (р = 0,176, W = 6,0). Вщсутшсть статистично вiрогiдноï рiзницi для даних шкал можна обГрунтувати насамперед '][х змiстовним навантаженням. Так, у шкалi «Сiм'я», структурне навантаження я^ формують 4 (для версш I д/б), 5 (для версш II д/б) та 8 (для версш III д/б) запитань,
ОЯЖ Грунтуеться на оцiнцi фiзичних та психолопч-них стосунюв батьюв та дгтей (наприклад, запитан-ня «moï батьки критикували мене, коли я поранив-ся...» чи «моя мама занадто сильно тклувалась про мене...»). Очевидно, що в данш грут респонден-тiв покращання загального самопочуття протягом останнього мiсяця та вщсутнють крововиливiв не призводять до рiзкоï змiни стосункiв та ступеня тур-боти батькiв про дитину через «ефект пам'ятЬ попе-реднiх крововиливiв та розумiння ïx ризику та потен-цiйних ускладнень. Безумовно, таке обГрунтування не може мати сьогодш доказовоï основи в мiру вщ-сутностi подiбних дослщжень у свгтовш практицi, якi б описували взаемозв'язок динамки такого «ефекту пам'ятi» та показниюв вiдповiдноï шкали в пащен-тiв iз гемофiлiею. Вщтак, вщсутнють покращання ЯЖПзЗ у данiй шкалi можна вважати допустимим у пащенпв даноï групи. Щодо шкали «Лкування», структурне навантаження я^ формують 2 (для вер-сiй I д/б), 7 (для версш II д/б), 8 (для версш III д/б) запитань, ОЯЖ Грунтуеться на ощнщ вщношень дитини та батьюв до вiдповiдних установ, де надаеться медична допомога, медичного персоналу та медич-них втручань (наприклад, запитання «менi не подо-балося вщвщувати лiкарню, де лiкують гемофшю...» чи «мене дратували уколи.»). Варто зазначити, що в частини дгтей у данш груш вщсутнють крововиливiв обумовлена змшою режиму лiкування, у тому чи^ збшьшенням частоти iн'екцiй, що, безумовно, могло мати вплив на вщношення дитини та ïï батькiв до
лiкування загалом. Однак ОЯЖ залежно вiд методу та режиму л^вання нами не проводилося в даному дослщженш.
Амплiтуда рiзницi (А) для рiзних вiкових версш опитувальника, що визначена при первинному та повторному анкетуванш, мае максимальне зна-чення у версИ для дгтей вiком 4—7 рокiв (!д), однак статистично вiрогiдною ця рiзниця е лише при по-рiвняннi з групами Нб та Пд (р = 0,038 при U = 17 в обох випадках), порiвняння з групами Шб та Шд не е статистично вiрогiдним (р = 0,077 при U = 12 в обох випадках), так само не е статистично вiрогiд-ною рiзниця при порiвняннi з групою I6 (р = 0,145 при U = 24). Слщ пщкреслити, що вiдсутнiсть ста-тистичноï вiрогiдностi обумовлена, очевидно, ма-лим обсягом вибiрки для проведення повноцiнного аналiзу в даних групах. Значення ЕР рiзницi показ-ника А для версш вжових версш опитувальника становило вiд 0,33 до 0,54, що загалом трактуеться як середня та велика рiзниця мгж показниками пер-винного та повторного дослщження (ЕР рiзницi при порiвняннi м1ж цими групами вказуеться попри вщсутнють статистично вiрогiдноï рiзницi м1ж ними для ознайомлення з огляду на вищевказану причину вiдсутностi та^ вiрогiдностi). З урахуванням того, що вер^ опитувальника «¡д» мае максимальне значення рiзницi А показникiв якост життя TSS 1 та TSS 2 (первинне та повторне анкетування) серед уах версш опитувальника, це може вказувати на най-бшьшу чутливють даноï версïï опитувальника саме
Таблиця 1. Статево-вкова та кл1н1ко-нозолопчна структура респонденлв
Назва Абсолютна шльшсть респонденлв %
Загальна шльшсть респондент 48 100
Респонденти^ти 24 50
Тяжка форма гемофти А* 16 67
Середня форма гемофти А** 8 33
Хлоп^ 24 100
Дiвчата 0 0
Респонденти-батьки 24 50
Мати 18 75
Батько 6 25
BiKOBi групи респонденлв вдповдно до верай опитувальника
1 — дiти втом 4-7 рошв 9 19
1 — батьки 9 19
II — дiти втом 8-12 рошв 9 19
II — батьки 9 19
III — дiти втом 13-16 рошв 6 12
III — батьки 6 12
Групи респонденпв за Kp^epieM розподлу
1 — покращання 14 29
II — попршення 34 71
Примтки: * — р1вень FVIII плазми кров! < 1 МО/дл; ** — р1вень FVIII плазми кров! 1-5 МО/дл.
для ще! групи пацieнтiв. Слiд наголосити, що об-межена кiлькiсть респондента кожно! вжово! групи не дозволяе штерпретувати отриманi данi показни-юв А як остаточнi в контекст порiвняння чутливос-тi даних версш. Одночасно отриманi показники ЕР дозволяють стверджувати, що усi версп опитуваль-ника мають достатню чутливiсть до змш. Значення
ЕР рiзницi при порiвняннi загального значення ЯЖ TSS 1 та ЯЖ TSS 2 становило 0,50 ^зниця статис-тично вiрогiдна (р = 0,0006, W = 249), що дозволяе трактувати цю рiзницю як велику та загалом харак-теризувати опитувальник як чутливий до змш.
Таким чином, наявна статистично вiрогiдна рiз-ниця м^ показниками загально! ЯЖ та показника-
Таблиця 2. Показники ОЯЖ (Ме) респондент групи I (попршення) та II (покращання) при первинному та повторному анкетуваннi
Шкала опитувальника Група N TSS 1 (n = 48) TSS 2 (n = 48) P1, 2 W
Фiзичне здоров'я 1 48 34,82 (17,86; 43,75) 60,71 (46,43 71,43) 0,0001 0
II 73,22 (64,29; 78,57) 53,57 (43,75 57,14) 0,0017 0
Самопочуття I 48 17,86 (8,33; 33,33) 39,29 (25,00 50,00) 0,0001 9
II 43,76 (37,50 50,00) 32,29 (18,75 40,63) 0,0009 0
Самооцшка I 48 23,75 (12,50 27,50) 36,11 (25,00 50,00) 0,0001 0
II 47,36 (35,00 61,11) 33,05 (25,00 45,00) 0,028 6
□ м'я I 48 50,00 (37,50 65,00) 57,81 (50,00 75,00) 0,0001 8,5
II 68,75 (62,50 75,00) 62,50 (50,00 65,63) 0,091 14
Друзi I 48 31,25 (18,75 50,00) 50,00 (50,00 62,50) 0,0001 0
II 56,25 (50,00 75,00) 43,75 (25,00 50,00) 0,012 0
Пщтримка оточуючих I 36 35,41 (25,00 56,25) 37,50 (31,25 75,00) 0,0005 5,5
II 46,88 (34,38 62,50) 28,13 (25,00 62,50) 0,027 0
lншi люди I 48 16,67 (12,50 25,00) 33,33 (25,00 ; 50,00) 0,0001 0
II 35,41 (29,17 41,67) 25,00 (16,67 33,33) 0,0034 0
Спорт та школа* I 48 36,11 (33,33 46,88) 58,86 (50,00 66,67) 0,0001 0
II 72,22 (65,63 80,56) 50,00 (41,67 58,33) 0,0014 0
Життя з гемофЫею I 36 30,36 (17,86 42,86) 39,29 (35,71 ; 60,71) 0,0001 0
II 57,14 (41,07 75,00) 46,43 (30,36 ; 53,57) 0,018 0
Лтування I 48 28,13 (15,63 ; 50,00) 43,30 (28,57 54,14) 0,0001 1
II 65,63 (37,50 ; 75,00) 53,57 (37,50 ; 75,00) 0,176 6
Майбутне I 6 28,13 (15,63 ; 50,00) 43,30 (28,57 54,14) 0,027 0
II 34,41 (18,75 ; 50,00) 12,50 (6,25; 18,75) 0,027 0
Вщносини I 6 25,00 (12,50 37,50) 68,75 (62,50; 75,00) 0,028 0
II 43,75 (25,00 ; 75,00) 25,00 (25,00; 37,50) 0,043 0
Загальна ЯЖ I 48 32,35 (22,19 ; 36,55) 49,64 (44,71; 56,25) 0,0001 0
II 57,60 (52,08 ; 62,73) 43,88 (39,46; 49,42) 0,0009 0
Примтки: * — для версп опитувальника 1д/1б аналог шкали «Дитячий садок/дошкльний заклад/школа», N — кльксть респондент'¡в, у яких обстежена ЯЖ за вщповщною шкалою, TSS 1 — Ме бал'в ОЯЖ при первинному анкетуваннi, TSS 2 — Ме бал'в ОЯЖ при повторному анкетуваннi, Р1 2 — пор1вняння показниюв TSS 1 та TSS 2, W — непараметричний W-критерiй Влкоксона для пов'язанихгруп.
Таблиця 3. Значення А в рiзних вкових групах
BiKOBa група Ме N 25% 75%%
I6 21,04 9 14,32 25,58
!Д 26,04 9 16,41 35,42
II6 15,23 9 10,86 18,3
Ид 16,41 9 9,49 18,48
III6 13,82 6 11,98 17,85
Шд 15,13 6 12,58 19,24
Примтки: Ме — медiана, N — обсяг вибiрки, 25% — перший квартиль, 75% — тре^й квартиль.
ми ОЯЖ за бшьшютю шкал опитувальника в обох групах пацieнтiв м1ж обстеженнями, значення ЕР Кохена > 0,33 для ycix вiкових версш опитувальника та значення загального для версш опитувальника ЕР Кохена 0,50 дозволяють нам стверджувати, що украшська пшотна версiя опитувальника Haemo-QoL е чутливим iнстрyментом для ощнки ЯЖПзЗ у пацiентiв iз гемофiлiею як при покращаннi, так i при погiршеннi загального стану за крш^ем кшь-костi крововиливiв та суб'ективною ii оцiнкою самим респондентом.
Висновки
1. Виявлено, що украшська верс1я опитувальника Haemo-QoL мае достатню чутливють для кшькю-ного вщображення змiни показниюв якостi життя, пов'язано^ зi здоров'ям, пащенпв iз гемофiлiею А у вщповщь на змiнy клiнiчниx характеристик захво-рювання (крововиливи в суглоби) та суб'ективно! змiни загального самопочуття.
2. Достатня чyтливiсть опитувальника е лише одшею з трьох основних психометричних характеристик даного опитувальника. З урахуванням достатньо^ валiдностi даного опитувальника, що пщтверджена в проведеному рашше дослiдженнi, необxiдним е подальше дослщження надiйностi даного опитувальника для визнання украшсько^ верси опитувальника Haemo-QoL валщованою та лептим-ного його застосування в практичнiй та теоретичнш медицинi.
Конфлiкт штересш. Автор заявляе про вщсутнють конфлжту штересш при пiдготовцi дано^ статтi.
References
1. Novik AA, Ionova TI. Issledovanie kachestva zhizni vpediatrii [Study of the Quality of Life in Pediatrics]. 2nd ed. Moscow: RAEN; 2013. 136p. (in Russian).
2. Tanzharykov ES, Khozhaev AA, Manambaeva ZA. Language, cultural adaptation and validation questionnaire module FACT-B. VestnikKazNMU. 2016;(1):725-728. (in Russian).
3. Markin AI, Dubey LYa, Komendant KhM, Dubey NV. Health-related quality of life in children with hemophilia А: international experience and national realities. Perinatologiya i Pediatriya. 2017;(72):125-133. (in Ukrainian).
4. Bodner TE. Standardized Effect Sizes for Moderated Conditional Fixed Effects with Continuous Moderator Variables. Front Psychol. 2017 Apr21;8:562. doi: 10.3389/fpsyg.2017.00562.
5. Bullinger M, Quitmann J. Quality of life as patient-reported outcomes: principles of assessment. Dialogues Clin Neurosci. 2014 Jun;16(2):137-45.
6. Cohen J. A power primer. Psychol Bull. 1992 Jul;112(1):155-9.
7. Cohen J. Statistical power analysis for the behavioral sciences. 2nd ed. Hillsdale, NJ: Lawrence Erlbaum Associates; 1988. 567 p.
8. Kean J, Monahan PO, Kroenke K, et al. Comparative responsiveness of the PROMIS Pain Interference short forms, Brief Pain Inventory, PEG, and SF-36 Bodily Pain subscale. Med Care. 2016 Apr;54(4):414-21. doi: 10.1097/MLR.0000000000000497.
9. Coolican H. Research methods and statistics in psychology. 6th Revised ed. London, United Kingdom: Taylor & Francis Ltd; 2014. 788p.
10. von Mackensen S, Campos IG, Acquadro C, Strandberg-Larsen M. Cross-cultural adaptation and Linguistic Validation of age-group specific haemophilia patient-reported outcome (PRO) instruments for patients and parents. Haemophilia. 2013 Mar;19(2):e73-83. doi: 10.1111/hae.12054.
11. Deshbhratar DP. Comparison of Quality of Life in Adults and Children with Haemophilia. Imperial Journal of Interdisciplinary Research. 2016;2(7):733-735.
12. Epstein J, Santo RM, Guillemin F. A review of guidelines for cross-cultural adaptation of questionnaires could not bring out a consensus. J Clin Epidemiol. 2015 Apr;68(4):435-41. doi: 10.1016/j. jclinepi.2014.11.021.
13. Fritz, CO, Morris PE, Richler JJ. Effect size estimates: current use, calculations, and interpretation. J Exp Psychol Gen. 2012 Feb;141(1):2-18. doi: 10.1037/a0024338.
14. Beaton DE, Bombardier C, Guillemin F, Ferraz MB. Guidelines for the Process of Cross-Cultural Adaptation of Self-Report Measures. Spine (Phila Pa 1976). 2000 Dec 15;25(24):3186-91.
15. Haemo-QoL Study Group. Manual (revised 2018). Available from: http://haemoqol.de/scoring/manual/
16. Gringeri A, Mackensen von S, Auerswald G, et al. Health status and health-related quality of life of children with haemophilia from six West European countries. Haemophilia. 2004 Mar;10 Suppl 1:26-33.
17. Oladapo AO, Epstein JD, Williams E, Ito D, Gringeri A, Valentino LA. Health-related quality of life assessment in haemophilia patients on prophylaxis therapy: a systematic review of results from prospective clinical trials. Haemophilia. 2015 Sep;21(5):e344-58. doi: 10.1111/hae.12759.
18. Tantawy AA, Mackensen von S, El-Laboudy MA, et al. Health-related quality of life in Egyptian children and adolescents with hemophilia A. Pediatr Hematol Oncol. 2011 Apr;28(3):222-9. doi: 10.3109/08880018.2010.535116.
19. Solans M, Pane S, Estrada MD, et al. Health-related quality of life measurement in children and adolescents: a systematic review of generic and disease-specific instruments. Value Health. 2008 Jul-Aug;11(4):742-64. doi: 10.1111/j.1524-4733.2007.00293.x.
20. Mercan A, Sarper N, Inanir M, et al. Hemophilia-Specific Quality of Life Index (Haemo-QoL and Haem-A-QoL questionnaires) of children and adults: result of a single center from Turkey. Pediatr Hematol Oncol. 2010 Sep;27(6):449-61. doi: 10.3109/08880018.2010.489933.
21. Johnson LR, Karunakaran UD. How to Choose the Appropriate Statistical Test Using the Free Program "Statistics Open For All"(SOFA). Annals ofCommunity Health. 2014;2(2):54-62.
22. Lee DK. Alternatives to P value: confidence interval and effect size. Korean J Anesthesiol. 2016 Dec;69(6):555-562. doi: 10.4097/ kjae.2016.69.6.555.
23. Middel B, Sonderen van E. Statistical significant change versus relevant or important change in (quasi) experimental design: some conceptual and methodological problems in estimating magnitude of intervention-related change in health services research. Int J Integr Care. 2002;2:e15.
24. Novik A, Salek S, Ionova T. Guidelines patient — reported outcomes in hematology. Genoa: Litoprint; 2012. 210 p.
25. Poon JL, Doctor JN, Nichol MB. Longitudinal changes in health-related quality of life for chronic diseases: an example in hemophilia A. J Gen Intern Med. 2014 Aug;29 Suppl 3:S760-6. doi: 10.1007/s11606-014-2893-y.
26. Schroter S, Miles R, Green S, Jackson M. Psychometric validation of the Coronary Revascularisation Outcome Questionnaire (CROQv2) in the context of the NHS Coronary Revascularisation PROMs Pilot. BMJ Open. 2017Feb 28;7(2):e015915. doi: 10.1136/ bmjopen-2017-015915.
27. Runkel B, Mackensen von S, Hilberg T. RCT - subjective physical performance and quality of life after a 6-month programmed sports therapy (PST) in patients with haemophilia. Haemophilia. 2017 Jan;23(1):144-151. doi: 10.1111/hae.13079.
28. Simpson ML, Valentino LA. Management of joint bleeding in hemophilia. Expert Rev Hematol. 2012 Aug;5(4):459-68. doi: 10.1586/ehm.12.27.
29. Taha MY, Hassan MK. Health-related quality of life in children and adolescents with hemophilia in Basra, Southern Iraq. J Pediatr Hematol Oncol. 2014 Apr;36(3):179-84. doi: 10.1097/ MPH.0000000000000117.
30. Lee C, Berntorp E, Hoots K, editors. Textbook of Haemophilia. 3rd ed. Oxford: Wiley-Blackwell; 2014. 560p.
31. Bagheri S, Beheshtipoor N, Rambod M, Karimi M, Zare N, Hashemi F. The Quality of Life of children with Hemophilia in Shiraz, Iran. IJCBNM. 2013;1(2):110-120.
32. Klamroth R, Pollmann H, Hermans C, et al. The relative burden of haemophilia A and the impact of target joint development on health-related quality of life: results from the ADVATE Post-Authorization Safety Surveillance (PASS) study. Haemophilia. 2011 May;17(3):412-21. doi: 10.1111/j.1365-2516.2010.02435.x.
33. The Survey Research Center. Guidelines for Best Practice in Cross-Cultural Surveys. 4th ed. 2016. Available from: http://ccsg.isr. umich.edu/
34. The World Health Organization quality of life assessment (WHOQOL): position paper from the World Health Organization. Soc Sci Med. 1995Nov;41(10):1403-9.
35. Rejano-Campo M, Ferrer-Peña R, Urraca-Gesto MA, et al. Transcultural adaptation and psychometric validation of a Spanish-
language version of the "Pelvic Girdle Questionnaire". Qual Quant. 2017Feb 1;15(1):30. doi: 10.1186/s12955-017-0605-0.
36. Minami T, Serlin RC, Wampold BE, et al. Using clinical trials to benchmark effects produced in clinical. Quality & Quantity: International Journal of Methodology. 2008;42(4):513-525. doi: 10.1007/ s11135-006-9057-z..
37. Pouchot J, Despujol C, Malamut G, Ecosse E, Coste J, Cellier C. Validation of a French Version of the Quality of Life "Celiac Disease Questionnaire". PLoS One. 2014 May 2;9(5):e96346. doi: 10.1371/journal.pone.0096346.
38. De Boer AS, Meuffels DE, Van der Vlies CH, et al. Validation of the American Orthopaedic Foot and Ankle Society Ankle-Hindfoot Scale Dutch language version in patients with hindfoot fractures. BMJ Open. 2017 Nov 14;7(11):e018314. doi: 10.1136/ bmjopen-2017-018314.
OTpuMaHO 04.04.2018 ■
Маркин А.И.
Львовский национальный медицинский университет им. Данила Галицкого, г. Львов, Украина
Результаты исследования чувствительности
Резюме. Цель: определить чувствительность к изменениям украинской версии опросника для оценки качества жизни, связанного со здоровьем, детей с гемофилией Hаemo-QoL. Материалы и методы. Оценка качества жизни определялась корреспондентским методом дважды (первичное и повторное анкетирование) путем обследования 48 респондентов — участников исследования (24 ребенка, больные гемофилией А, и 24 их родителя) с использованием пилотной украинской полной версии опросника Haemo-QoL. Продолжительность исследования составила 4 месяца. Модель обследования: индивидуальное и электронное анкетирование. Пациенты разделены на две группы: группа I — ухудшение, группа II — улучшение общего состояния. Данные интервьюирования проанализированы и, соответственно, определены корреляционная связь по шкалам опросника и общему показателю качества жизни, амплитуда разницы и эффект размера г Кохена между полученными показателями оценки качества жизни, связанного со здоровьем, при первичном и повторном анкетировании. Результаты. Установлено,
украинской версии опросника Hаemo-QoL
что общий показатель достоверно увеличился в группе I при повторном обследовании по сравнению с первичным, тогда как в группе II достоверно уменьшился, что характеризует, соответственно, ухудшение качества жизни, связанной со здоровьем, в группе I и улучшение в группе II. В группе I обнаружено достоверное изменение показателей качества жизни по всем шкалам опросника, за исключением шкалы «Лечение» и «Семья». В группе II выявлена достоверная разница в баллах по всем шкалам опросника. В результате эффект размера Кохена составлял для версий опросника от 0,33 до 0,54, общий эффект размера Кохена — 0,50, что является достаточным для характеристики опросника как чувствительного к изменениям инструмента. Выводы. Доказано, что украинская версия опросника Hаemo-QoL является чувствительным к изменениям инструментом для оценки, связанной со здоровьем, качества жизни у детей с гемофилией А и их родителей.
Ключевые слова: гемофилия; психометрические характеристики; качество жизни; чувствительность опросника
A.I. Markin
Danylo Halytskyi Lviv National Medical University, Lviv, Ukraine
Results of studying the sensitivity of Ukrainian version of Haemo-QoL Questionnaire
Abstract. Background. To determine the sensitivity to changes of the Ukrainian version of questionnaire for assessing the health-related quality of life in children with hemophilia (Hae-mo-QoL) was the purpose or our work. Materials and methods. The quality of life was evaluated with correspondent method twice (primary and repeated questioning) by examining 48 respondents (24 children with hemophilia A and 24 their parents) using the pilot Ukrainian full version of the Haemo-QoL questionnaire. Duration of the study was 4 months. Survey model: individual and electronic questioning. Patients were divided into two groups: group I — deterioration, group II — improvement of general condition. The interviewing data were analyzed, and correlation was identified according to the questionnaire scales and the general quality of life, the difference amplitude and the Cohen's r effect size between the obtained indicators of the health-related quality of life in the primary and repeated questioning were determined. Results. It was found that the
overall indicator significantly increased in group I during the re-examination compared to the primary one, while in group II it decreased significantly that characterizes the deterioration in the health-related quality of life in group I and the improvement in group II. In group I, a significant change in the quality of life indicators was found for all scales of the questionnaire, except for the "Treatment" and "Family" scales. In group II, a significant difference was found in the scores for all the questionnaire scales. As a result, Cohen's r for the versions of the questionnaire varied from 0.33 to 0.54, and the overall Cohen's r was 0.50, which is sufficient to characterize the questionnaire as a tool sensitive to changes. Conclusions. The author proved that the Ukrainian version of the Haemo-QoL questionnaire is a change-sensitive tool for assessing the health-related quality of life in children with hemophilia A and their parents. Keywords: hemophilia; psychometric characteristics; quality of life; sensitivity of the questionnaire
