CC BY
42
ХИРУРГИЯ позвоночника I 2/2011 (с. 48-52) © АЮ. МУШКИН И др., 2011
v
редкое сочетание осложнений хирургического лечения рецидива гигантоклеточной опухоли позвоночника у ребенка
А.Ю. Мушкин1, А.А. Першин1, В.В. Шломин2, В.П. Снищук3, М.И. Комиссаров4, В.М. Брагилевский1
1Санкт-Петербургский НИИ фтизиопульмонологии 2Городская многопрофильная больница № 2 3Детская клиническая больница, Санкт-Петербург 4Санкт-Петербургская государственная педиатрическая медицинская академия
Описан случай хирургического лечения рецидива гигантоклеточной опухоли позвонка L3 у ребенка 12 лет. Рецидив осложнен в послеоперационном периоде ранней динамической кишечной непроходимостью, двукратным отсроченным артериальным кровотечением и длительной ликвореей.
Ключевые слова: гигантоклеточная опухоль, позвоночник, дети, хирургическое лечение, осложнения, кровотечение, ликворея, динамическая кишечная непроходимость.
rare combination of complications after surgery for recurrent giant cell tumor of the spine in a child
A.Yu. Mushkin, A.A. Pershin, V.V. Shlomin, V.P. Snishchuk, M.I. Komissarov, V.M. Bragilevsky
A case of surgical treatment of the recurrent giant cell tumor of L3 vertebra in a child of 12 years old is presented. Postoperative period was complicated by early dynamic ileus, two-time delayed arterial bleeding, and prolonged liquorrhea.
Key Words: giant cell tumor, spine, children, surgical treatment, complications, arterial bleeding, liquorrhea, dynamic ileus.
Hir. Pozvonoc. 2011;(2):48—52.
Гигантоклеточные опухоли (ГКО) позвоночника редко встречаются у детей. ГКО являются морфологически доброкачественными новообразованиями, характеризуются агрессивным течением и высокой частотой послеоперационных рецидивов. Радикальное хирургическое удаление считается основным методом лечения ГКО, лучевую терапию проводят только при невозможности операции, а факт применения лучевой терапии, как и рецидив опухоли, резко увеличивает возможность поздних малигнизаций [1].
Необходимость повторных операций при рецидиве ГКО сопровождается более высоким риском послеопера-
ционных осложнений. Наше наблюдение касается нескольких из них.
Пациент А., 12 лет, связывает начало заболевания с болями в спине, появившимися после падения на ягодицы. При лучевом обследовании, проведенном через месяц после травмы, выявлена деструкция тела и половины дуги позвонка Lз с паравертебраль-ным и эпидуральным компонентами и сдавлением дурального мешка. Сцинтиграфия скелета не выявила очагов гиперфиксации радиофармпрепарата, а костно-мозговая пункция — признаков системной патологии. Госпитализирован в СПбНИ-ИФ с жалобами на выраженные боли
в спине и правом бедре. В материале, полученном при трепанобиопсии позвонка, по данным цитологического исследования, обнаружены немногочисленные многоядерные остеокласты, клетки макрофагального ряда с включениями липидов и гемоси-дерина, пролиферирующие фибро-бласты без признаков фагоцитарной активности и активных митозов. Данных о злокачественном процессе нет.
Из заднего доступа 25.11.2009 г. удалены правая половина дуги Lз с отростками, опухоль из позвоночного канала, тело позвонка и смежные диски; проведены передний спондило-
А. Ю. Мушкин, д-р мед. наук, проф., рук. отдела внелегочного туберкулеза и отделения детской фтизиоостеологии и ортопедии; А.А. Першин, канд. мед. наук, науч. сотрудник того же отделения; В.В. Шломин, канд. мед. наук, зав. отделением сосудистой хирургии; В.П. Снищук, гл. детский нейрохирург; М.И. Комиссаров, канд. мед. наук, хирург; В.М. Брагилевский, анестезиолог-реаниматолог.
48
дез титановой блок-решеткой с гранулами гидроксиаппатита и транспе-дикулярная фиксация позвоночника. Послеоперационный период протекал гладко. Пациент вертикализован в корсете и выписан без субъективных жалоб, при лучевом контроле в момент выписки признаков рецидива опухоли не отмечено.
При гистологическом исследовании операционного материала выявлены примитивные сосуды синусоидного типа, кровоизлияния с формированием кровяных кист, группы гигантских многоядерных и мелких атипичных клеток, участки остеопластики на разных стадиях костеобразования, диагностирована ГКО Lз позвонка.
Через 2 мес. после операции появились жалобы на нарушение мочеиспускания, слабость в ногах. С клиникой вялого нижнего парапареза пациент госпитализирован в стационар по месту жительства, где ему диагностировали рецидив опухоли и выполнили две операции (по данным выписок): гемиламинэктомию L3 с удалением опухоли из позвоночного канала (03.02.2010) и лапаротомию с удалением опухоли забрюшинного пространства (12.02.2010). В радиологическом отделении онкодиспансера провели лучевую терапию (суммар-
ная доза 43,2 Гр), которую прекратили из-за нарастания пастозности нижних конечностей.
Госпитализирован в СПбНИИФ повторно 28.03.2010 г. в тяжелом состоянии с клиникой нижнего парапареза (до плеши, тип С/В по Frankel), с нарушением мочеиспускания и дефекации (наполнение мочевого пузыря ощущает, осуществляет мануальное выдавливание мочи, отсутствует самостоятельный стул), с интенсивными болями в животе и бедрах. Патологические образования пальпаторно не определяются, послеоперационные рубцы чистые. В анализах крови — анемия (Hb — 95 г/л, анизоцитоз, пойкилоци-тоз, Ht — 31,5 %), относительная лейкопения (Leu — 3,1 х 109/л); в анализах мочи — однократно протеинурия (до 0,3 г/л).
На МРТ и КТ с внутривенным контрастированием видно, что опухолевые массы занимают все пространство между телами L2 и L4 позвонков, окружают титановую блок-решетку, распространяются паравертебраль-но и практически полностью сдавливают просвет позвоночного канала (рис. 1).
В одну хирургическую сессию (07.04.2010 г.) из двух доступов, заднего срединного и правостороннего
внебрюшинного, выполнены удаление опухоли и реконструкция позвонков L1—Ь5 с транспендикулярной фиксацией Т^^^ При осуществлении заднего этапа попеременно демонтированы конструкции, резецированы дуги L2 и L4 позвонков и опухолевые массы из позвоночного канала, при этом выявлено прорастание опухолью одного из корешков, потребовавшее его резекции с ушиванием культи. Из переднебокового доступа удалены тела L2—L4 позвонков и смежные диски, опухоль из паравертебральных тканей и эпидурального пространства. Выполнен менинголиз на всем протяжении зоны резекции. В связи с прорастанием опухолью передней продольной связки проведена ее резекция на уровне L2—Lз на протяжении 2 см. При выделении связки отмечено кратковременное массивное кровотечение, купированное прижатием и использованием местных гемостатических материалов. Осуществлены передний спондилодез L1—Ь5 титановой блок-решеткой с гранулами гидроксиаппа-тита, задняя транспедикулярная фиксация ТЦ^!. После операции проводили гемотрансфузию одногруппной эритроцитарной массы и свежезамороженной плазмы.
Рис. 1
Рентгенограммы и МРТ пациента А., 12 лет, при рецидиве гигантоклеточной опухоли:
а - выраженный остеопороз позвонков при сохранении правильного положения блок-решетки в зоне L2-L4 и системы транс-педикулярной фиксации; патологические массы в мягких тканях не визуализируются;
б - горизонтальный срез на уровне блок-решетки, центральный сагиттальный срез, горизонтальный срез на уровне транспеди-кулярных винтов; опухолевые массы заполняют пространство вокруг блок-решетки, распространяются паравертебрально вправо; просвет позвоночного канала полностью перекрыт, дуральный мешок оттеснен кзади патологическими тканями на протяжении от L2 до L4 позвонков, структура которых также изменена
Послеоперационный период на 3-и сут осложнился динамической кишечной непроходимостью и ликво-реей из заднего шва, который дополнительно ушит и герметизирован кожным клеем. На фоне комплексного лечения (паранефральных блокад, прозерина п/к, зондирования желудка, инфузионной терапии, пункции пара-вертебральных пространств (в посеве пунктата — рост Staph. Aureus) и антибактериальной терапии по чувствительности на 9-е сут достигнуты восстановление перистальтики и сокращение объема потерь ликвора.
Резкое ухудшение состояния на 10-е сут (17.04.2010): в 14:30 при повороте на живот у пациента возникла острая боль в животе и боку, кровотечение из задней послеоперационной раны (более 500 мл), нитевидный пульс, гипотония (60/40), бледность и влажность кожных покровов. Начата трансфузия коллоидных растворов, свежезамороженной плазмы, эритроцитарной массы; введен дицинон, выполнена ингаляция увлажненного кислорода. Выделение крови из раны прекратилось достаточно быстро, состояние стабилизировано при АД 100/60, ЧСС до 145 уд./мин, насыщение крови кислородом — до 99 %. При рентгенографии признаков смещения металлоконструкции нет.
Учитывая стабилизацию состояния ребенка, его перевели в СПбГПМА, где через 7 ч после острого кровотечения проведена ангиография аорты и нижней полой вены. Вмешательство выполняли в положении пациента на спине, длилось оно около 3 ч, не сопровождалось гемодинамичес-кими нарушениями. Обнаружены затеки контраста, предположительно связанные с правыми поясничными сосудами, проведена их эмболизация. Еще через 3 ч при повороте пациента отмечен рецидив наружного кровотечения. Предпринята открытая ревизия из заднего доступа: при демонтаже конструкции слева обнаружено массивное артериальное кровотечение из-под передней продольной связки на уровне Lj позвонка, прекращающе-
еся при ее подтягивании в направлении спереди назад и возобновляющееся при попытке обнаружить источник. В связи с критическим состоянием больного, обусловленным массивной острой кровопотерей и ограниченной возможностью ее полноценного восполнения (суммарный объем кро-вопотери — более 100 % ОЦК, объем инфузий — более 6 л, в том числе 1200 эритроцитарной массы, 1350 свежезамороженной плазмы, 1900 коллоидных и 2250 кристаллоидных растворов), осуществлен временный гемостаз путем подшивания остатков передней продольной связки к мышцам спины и перемонтированной конструкции. Продолжены реанимационные мероприятия, параметры гемодинамики восстановлены: АД — 90/60, ЧСС — 140 уд./мин; в анализах крови НЬ — 81 г/л, Эр — 2,3 х 1012/л, Н — 22,8 %.
Вечером того же дня (через 24 ч после первого эпизода) при отсутствии наружного кровотечения отмечено снижение числа эритроцитов до 2,03 х 1012/л, НЬ — до 60 г/л. Ситуация расценена как продолжающееся кровотечение, в связи с чем принято решение об открытой ревизии магистральных сосудов. Левосторонним внебрюшинным доступом (по Робу) выделена брюшная аорта. При ее ревизии на уровне L1 обнаружено периодическое кровотечение из поясничной артерии, проходившей через переднюю продольную связку. Кровотечение прекращалось, когда аорта прижималась к позвоночнику. На стенку аорты и переднюю продольную связку в зоне кровотечения наложен Z-образный шов. Кровотечение остановлено. Операция закончена двусторонним дренированием забрюшинного пространства. Состояние оставалось стабильным на протяжении следующих пяти дней, при этом объем проведенных в СПбГПМА инфузий составил 4750 эритроцитарной массы, 4200 плазмозамещающих растворов; проводили гемостатическую и антибактериальную терапию (тиенам, амика-цин). Ребенок переведен в СПбНИИФ 23.04.10 г. при следующих показате-
лях: Hb — 86 г/л, Эр — 2,84 х 1012/л, Тр — 240 х 106/л.
Через 3 дня (26.04.2010) вновь при повороте у больного появились жалобы на головную боль, озноб, боли в спине, снижение АД до 50/0, нитевидный пульс. По дренажу из забрю-шинного пространства одномоментно выделилось более 400 мл свежей крови. На фоне инфузионной и гемостатичес-кой терапии давление стабилизировано, выделение крови прекратилось. После консилиума принято решение о повторной ревизии забрюшинно-го пространства, предполагая временное прикрытие места кровотечения. Из доступа по Робу проведена ревизия аорты. Обнаружено ослабление лигатуры из-за прорезывания измененной передней продольной связки, приведшее к возобновлению кровотечения из поясничной артерии. Стенка аорты очищена от остатков связки и повторно прошита. После удаления всех сгустков и дополнительной ревизии парааортального пространства обнаружен продольный дефект нижней полой вены (около 5 мм), возможно образовавшийся после иссечения остатков связки, который также ушит. Аорта в зоне ушивания и над блок-решеткой дополнительно укутана мышечными лоскутами, выкроенными из m. psoas sin.
В ходе операции из паравертеб-рального пространства слева от позвоночника удалены фрагменты измененных тканей (при последующем гистологическом заключении в них обнаружена ткань ГКО).
В послеоперационном периоде продолжены инфузионная терапия, введение антибиотиков (тиенама в/в, линкомицина в/м) и веностабилизирующих препаратов. По дренажам из забрюшинного пространства на протяжении 14 сут выделялось до 900 мл осветленной жидкости, расцененной как ликворея: низкий уровень триглицеридов в отделяемом позволил отказаться от предполагаемой лимфореи, данные внутривенной урографии — исключить поражение почек и мочеточников. С целью профилактики формирова-
50
ния ликворного свища забрюшин-ный дренаж переведен на периодическое пережатие, а затем удален (20.05.2010). Отмечавшиеся дважды подъемы температуры купированы пункционной эвакуацией жидкости под УЗИ-навигацией (в посевах экссудата — рост Е. соИ в средах накопления). Клинических и лабораторных проявлений сепсиса нет. При КТ головы и позвоночника выявлены признаки компенсированной гидроцефалии без гипертензии. МРТ позвоночника (17.06.201 0) рецидива опухоли не выявила; визуализируется ликворная подушка размером 15 х 6 х 10 см. На фоне лечения в стационаре появились произвольные движения в ногах, стала возможной тетрапедальная, затем — бипедальная ходьба в парашютной подвеске, тредмил-терапия. Отсутствовавшее с момента госпитализации самостоятельное мочеиспускание (находился на постоянной, затем — на периодической катетеризации мочевого пузыря) преобразовано в порционное, сначала непроизвольное, затем
произвольное. Лечение продолжено амбулаторно.
Заочно консультирован в октябре 2010 г. (через 7 мес. после удаления рецидивной опухоли): выраженность моторных расстройств снизилась до типа D по Frankel, ходит до 15 мин с внешней опорой на костыли, восстановились функции тазовых органов. Признаков опухоли по МРТ нет (рис. 2).
Наблюдение иллюстрирует благоприятный результат лечения послеоперационных осложнений рецидива ГКО позвоночника у ребенка, на возникновение которых могли оказать влияние разные причины, в том числе попытка удалить опухоль по месту жительства из гемиламинэктомичес-кого доступа без демонтажа металлоконструкций (ограниченный обзор не позволял полноценно ревизовать позвоночный канал) и лучевая терапия, способствовавшая рубцеванию тканей. Что касается патогенеза осложнений, он нам представляется следующим:
1) ликворея в забрюшинное пространство, не отграниченное от позвоночника из-за иссечения проросшей опухолью передней продольной связки, усугубила его послеоперационный отек и привела к динамической кишечной непроходимости;
2) причиной кровотечения явился отрыв короткой поясничной артерии, идущей от задней поверхности аорты через переднюю продольную связку к телу L1 позвонка; к этому могли привести не вполне типичное положение сосуда, проходящего через переднюю продольную связку, и отсутствие ее фиксации, отек и резкое смещение кпереди; в пользу такого предположения говорят следующие факты: оба случая острого кровотечения связаны с поворотом ребенка; временная остановка кровотечения при первой ревизионной операции удалась только при подтягивании связки к позвоночнику, в то время как попытки установить между ней и телом L1 тампоны или гемостатические материалы приводили к усилению кровотечения; состояние ребенка удавалось стабилизировать не только на фоне интенсивной терапии, но и при вынужденном положении на спине, в этом случае отечная связка механически прижималась к телу L1•, это объясняет и тот факт, почему источник кровотечения не был визуализирован при эндо-васкулярном исследовании, проводившемся в положении на спине;
3) уровень поврежденной артерии (тело L1) не совпал с местом кратковременного кровотечения при основной операции, соответствовавшим зоне иссечения передней продольной связки ^2^3); вместе с тем ему может соответствовать обнаруженный при последней операции уровень повреждения нижней полой вены: по всей видимости, агрессивная среда не позволила сформироваться в этой зоне полноценному рубцу;
4) отсутствие видимой ликвореи при экстренных операциях мож-
Рис. 2
Рентгенограммы и МРТ пациента А., 12 лет, к моменту завершения наблюдения (7 мес. после операции по поводу рецидива гигантоклеточной опухоли): меж-теловой диастаз Ь1—Ь5 восполнен блок-решеткой, транспедикулярная фиксация ТЬ11-81, выраженный остеопороз; в междужковом пространстве визуализируется изолированное жидкостное образование (ликворная подушка)
51
но объяснить выраженной артериальной и ликворной гипотонией в эти моменты; возможно, активный поиск и ушивание дефекта твердой мозговой оболочки в зоне резецированного спинно-мозгового корешка могли бы предотвратить часть осложнений, однако выполнить такое плановое вмешательство не позволяли имевшиеся в раннем послеоперационном периоде динами-
ческая кишечная непроходимость, а в дальнейшем — общее тяжелое состояние ребенка;
5) с общих хирургических позиций интересен тот факт, что подтвержденное выделением из пун-ктатов золотистого стафилококка и кишечной палочки инфицирование содержимого забрюшинной полости не сопровождалось генерализацией инфекции, чему способствовали адекватное для данной
ситуации дренирование и антибактериальная терапия по чувствительности бактерий.
В заключение следует отметить, что независимо от возможного отдаленного исхода достигнутый положительный эффект следует рассматривать как результат координированной кооперации специалистов разного профиля — вертеброло-гов, ангиохирургов, нейрохирургов и реаниматологов.
Литература
1. Усиков В.Д., Пташников Д.А. Реконструктивные операции в комплексной терапии больных с гигантоклеточной опухолью позвоночника // Травма-тол. и ортопед. России. 2005. № 1 (34). С. 12-15. Usikov ТО., Ptashnikov D.A. Rekonstruktivnye орег-а1$п V kompleksnoy terapii bol,nyh s gigantokletoch-поу ориЫГуи pozvonochnika // Travmatol. i ortoped. Rossii. 2005. № 1 (34). ^ 12-15.
Адрес для переписки:
Мушкин Александр Юрьевич 194223, Санкт-Петербург,
2-й Муринский пр-т, 12, корп. 3, aymushkin@mail.ru
Статья поступила в редакцию 21.12.2010
