CC BY
50^^^^^^^^^^^^^^^^^^^ В ПОМОЩЬ ПРАКТИЧЕСКОМУ ВРАЧУ ф
НЕХОДЖКИНСКАЯ ЛИМФОМА СЛЮННОЙ ЖЕЛЕЗЫ -ЦИТОЛОГИЧЕСКАЯ ДИАГНОСТИКА РЕДКОГО СЛУЧАЯ
ДУРВА ПРАБХУГАОНКАР, Р.Г. ВАЙСМАН ПИНТО
Медицинский колледж Гоа, Гоа, Индия.
Первичная злокачественная лимфома слюнной железы встречается редко, при этом большинство случаев возникает в околоушной слюнной железе. Клинические проявления обычно не характерны и заболевание часто пропускают, следовательно, существует задержка в диагностике и лечении. В статье представлен редкий случай неходжкинской лимфомы околоушной железы (НХЛ).
Ключевые слова: неходжкинская лимфома, околоушная слюнная железа.
Информация об авторах:
Дурва Прабхугаонкар - доктор, аспирант, медицинского колледжа Гоа, e-mail: prabhudurva88@gmail.com; Р.Г. Вайсман Пинто, профессор HOD, Медицинский колледж Гоа, e-mail: wisemanpinto@gmail.com
Автор, ответственный за переписку:
Р.Г. Вайсман Пинто - e-mail: wisemanpinto@gmail.com
Как цитировать:
Дурва Прабхугаонкар, Р.Г. Вайсман Пинто Неходжкинская лимфома слюнной железы - цитологическая диагностика редкого случая. Новости клинической цитологии России. 2019; 23(1): 13-15.
Введение
Область головы и шеи является наиболее характерным местом для возникновения злокачественных лимфом. Однако, лимфома слюнной железы встречается редко. Первичная неходжкинская лимфома (НХЛ) слюнной железы включает 5% всех первичных экстранодальных НХЛ и 2% всех новообразований слюнных желез. [1, 2]. Из них 75% случаев возникают в пределах околоушной железы [2, 3]. Она может развиться либо из внутрипаротидного лимфатического узла, либо из самой железы. Клинически большинство случаев опухоли имеет одностороннее расположение. Подавляющее большинство лимфом слюнных желез имеют B-клеточное происхождение, из них наиболее распространенными являются B-клеточная лимфома экстранодальной маргинальной зоны типа MALT, фолликулярная B-клеточная лимфома и диффузная крупная B-клеточная лимфома. [4, 5]
История болезни
33-летняя женщина обратилась в неврологическое отделение с жалобами на аносмию и снижение слуха
в левом ухе. Год назад у больной были диагностированы множественные краниальные нейропатии. При клиническом осмотре в правой предаурикулярной области отмечено твёрдое узловое уплотнение размером 3x2 см.
При УЗИ опухолевого образования в проекции правой слюнной железы был установлен предположительный диагноз: опухоль - лимфома? саркоидоз? слюнной железы.
При ТАПБ (тонкоигольной аспирационной биопсии) был получен пунктат с гетерогенной популяцией крупных атипических лимфоидных клеток с округлыми и неправильной формы ядрами, с выраженными ядрышками; мелкозернистым хроматином и обильной цитоплазмой [вклейка 2, рис. 1 и 2]. На основании этого был поставлен диагноз неходжкинской лимфомы.
Обсуждение
Первичные лимфомы слюнных желез очень редки, в литературе представлено лишь небольшое число случаев. Большинство НХЛ возникают в лимфатических узлах (71,9%), в то время как 29,1% являются первичными экстранодальными. Большие слюнные железы поражаются только в 5% всех первичных экс-транодальных злокачественных лимфом. Околоушная железа поражается наиболее часто, хотя первичные околоушные лимфомы составляют только 0,87% всех случаев НХЛ. Это причина, по которой наличие этой опухоли редко предполагают до биопсии или хирургического удаления. [6]
Клинически НХЛ околоушной железы обычно представляет собой безболезненную, медленно растущую опухоль в околоушной области. Морфологически - при первичных лимфомах слюнных желез имеется поражение паренхимы; внутрипаротидные лимфатические узлы не определяются. [7]
Большинство неходжкинских лимфом околоушной железы являются мальтомами. Согласно теории своего происхождения, мальтома, в основном, вызвана хроническим воспалительным процессом: синдром Шегрена или любым хроническим воспалением. Розенталь с соавт. отмечают, что наличие синдрома Шегрена в 44 раза увеличивает риск развития лим-фомы, и 80% этих лимфом являются мальтомами. Klussmann и соавт. предполагают, что мальтома ассоциирована с вирусом Эпштейна-Барра (EBV); подтипом 6 и 8 вируса герпеса человека (HHV); вирусом гепатита C (HCV) и вирусом иммунодефицита человека (ВИЧ).
Злокачественные лимфомы слюнных желез чаще наблюдают у пациентов старше 50 лет и в 2 раза чаще встречают у женщин. [7]
Клинически дифференциальный диагноз неходж-кинской лимфомы следует проводить с различными другими видами опухолей слюнных желез: опухолью Уортина, плеоморфной аденомой, аденокистозным и мукоэпидермоидным раком, аденокарциномой. Кроме того, может быть ошибочно заподозрена, такая доброкачественная форма опухоли околоушной железы, как базальноклеточная аденома. [7]
Рентгенологическое исследование при подозрении на НХЛ слюнной железы может быть проведено, однако, оно не даёт требуемой диагностической информации.
Морфологическое исследование является «золотым стандартом» для диагностики НХЛ околоушной железы. Используются ТАПБ или при необходимости инцизионная или эксцизионная биопсии. ТАПБ - надежный метод диагностики опухолей слюнных желез, однако Ando и соавт. считают, что только тонкоигольная биопсия не является полностью достаточной для установления диагноза НХЛ. [7]
Дифференциальный морфологический диагноз разрозненно расположенных незрелых округлых клеток со скудной темно-синей цитоплазмой проводили с аналогичными клетками при альвеолярной рабдомиосаркоме, остром моноцитарном лейкозе, мелкоклеточном раке, периферической нейроэкто-дермальной опухоли (PNET), лимфоэпителиальном сиалоадените (LESA) и опухоли Уортина. [8, 9] Однако, отдельные клетки со скудной цитоплазмой и лим-фогландулярными тельцами в цитоплазме указали морфологу на их вероятное лимфоидное происхождение.
Альвеолярная рабдомиосаркома была исключена из-за отсутствия в препаратах крупных полиморфных клеток опухоли в форме головастика с эозинофильной цитоплазмой, положительных при иммуноморфоло-гическом исследовании с виментином и десмином.
Отсутствие характерных ядер, заметных ядрышек и клеточных псевдорезеток исключило PNET, которая дает положительную реакцию с нейронспецифи-ческой энолазой (NSE).
Острый лейкоз трудно дифференцировать от НХЛ только по морфологии, но исследование периферической крови и костного мозга, а также цитохимия могут помочь в диагностике.
При мелкоклеточном раке видны разрозненные лимфоцитоподобные клетки в виде «голых» ядер, часть которых имеют форму слезинки, часть - в виде скоплений с краш-феноменом («смазанные» или «раздавленные»). Ядра клеток тесно прилежат друг к другу с образованием «фасеток», с грубым хроматином и наличием ядрышек. [9]
Цитограмма лимфоэпителиального сиалоаденита представлена сочетанием ацинарных, эпителиальных и миоэпителиальных клеток, смешанных с популяцией полиморфных лимфоидных клеток. Могут встречаться онкоциты.
Выявление клональной лимфоидной популяции при помощи иммумоцитохимического исследования или проточной цитометрии позволяет отличить ее от MALT-лимфомы.
Опухоль Уортина считается доброкачественным первичным новообразованием околоушной железы, которое состоит из онкоцитарных, базальных клеток и стромы, содержащей многочисленные лимфоциты. Лимфомы не содержат онкоцитарные клетки. Напротив, диагностика лимфом не-MALT типа высокой степени злокачественности обычно проста, т.к. они имеют выраженные цитологические признаки атипии. [8]
Участие авторов:
Концепция и дизайн исследования - Р.Г.В.П., Д.П. Сбор и обработка материала - Р.Г.В.П., Д.П. Написание текста - Р.Г.В.П., Д.П Редактирование - Р.Г.В.П., Д.П
Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Литература/References
1. Freeman C., Berg F.R., Cutler S.J. Occurrence and prognosis of extranodal lymphomas. Cancer. 1972; 29: 252-260.
2. Gleeson M.J., Bennett M.H., Cawson R.A. Lymphomas of the salivary glands. Cancer. 1986; 58: 699-704.
3. Hyman G.A., Wolff M. Malignant lymphomas of the salivary glands. Review of literatureand report of 33 new cases, including 4 cases with the lymphoepithelial lesion. Am J Clin Pathol. 1976; 65: 421-438.
4. Harnsberger H.R. et al. Non-Hodgkin's lymphoma of the head and neck : CT evaluation of the nodal and extranodal sites. AJR Am J Roentgenol .1987; 149: 785-791.
5. Aiken AH et al. Imaging Hodgkin and Non-hodgkin lymphoma in the head and neck . Radiol Clin North Am. 2008; 46: 363-378.
6. Rajeev Sen DSMAHYSBAJ. Primary salivary gland lymphomas:A case series. Clinical Cancer Investigation Journal. 2016; 5(1).
7. Sedat Aydin MGDNOB. Extranodal Marginal Zone Lymphoma of the Parotid Gland. J Maxillofac Oral Surg. 2016. March; 15(2).
8. Biswajit Dey VGJNBNMaSJ. A rare cytological diagnosis of primary non-Hodgkin lymphoma of the parotid gland. J Cytol. 2016 April-June; 33(2).
9. Panduranga C., Murthy S. Fine-needle aspiration diagnosis of extranodal non-Hodgkin's lymphoma of the tongue. J Cytol. 2011 April-June; 28(2).
NON-HODGKINS LYMPHOMA OF THE PAROTID GLAND -CYTOLOGICAL DIAGNOSIS OF RARE CASE
DR. DURVA PRABHUGAONKAR, DR. RGW PINTO
Medical College Goa, Goa, India
Abstract: Primary Malignant Lymphoma of the salivary gland is rare, with most cases arising in parotid .Clinical presentation is usually not characteristic and the disease is often overlooked, hence there is delay in diagnosis and treatment. Here, we present a rare case of Non-hodgkin lymphoma arising in parotid.
Keywords: Non-hodgkins lymphoma, Parotid.
Information about the authors:
Dr.Durva Prabhugaonkar - Post-graduate student, Goa Medical College, e-mail: prabhudurva88@gmail.com Dr.RGW Pinto - Professor and HOD, Goa Medical College, e-mail: wisemanpinto@gmail.com
Corresponding author:
RGW Pinto - e-mail: wisemanpinto@gmail.com
To Cite This Aarticle: Durva Prabhugaonkar RGW Pinto Non-hodgkin's lymphoma of the parotid gland - cytological diagnosis of rare case. Russian News of Clinical Cytology. 2019; 23(1): 13-15. (In Russ.)
Introduction:
The head and neck region is the most common site where malignant lymphomas can occur; but lymphoma of the salivary gland is uncommon. Primary non-hodgkin lymphoma of salivary gland comprises of 5% of all primary extranodal NHL and 2% of all salivary gland neoplasm. [1, 2] Among these, 75% of the cases arise within the parotid gland [2, 3] . It can either arise from an intrapa-rotid lymph node, or in the gland itself. Clinically most of the cases present as unilateral masses. The large majority of salivary gland lymphomas are of B-cell derivation , of which most common are extranodal marginal zone B-cell lymphoma of the mucosa-associ-ated lymphoid tissue(MALT) type, follicular B cell lymphoma and diffuse large B-cell lymphoma. [4, 5]
Case Report:
A 33 year old female presented to the neurology department with complaints of anosmia and decreased hearing in the left ear. Patient was a known case of multiple cranial neuropathies, diagnosed 1 year back. On examination, they noticed a swelling in the right preauricular region. It was 3x2 cms, firm nodular swelling.
USG done of the swelling suggested a nodal mass in the right parotid region, with diagnosis of ? sarcoidosis ? lymphoma.
FNAC done of the swelling revealed a cellular smear with heterogenous population of large atypical lymphoid cells with round to irregular nuclear borders, prominent nucleoli with finely granular chromatin and abundant cytoplasm. [Figure 1 and 2]
Based on these, a diagnosis of Non-Hodgkin's lymphoma was made.
Discussion
Primary lymphomas of the salivary glands are very uncommon, only a small number of cases have been described in the literature. Most of the NHLs arise primarily in the lymph nodes (71.9%) while only 29.1% are primarily extra-nodal. The major salivary glands are affected in only 5% of all primary extranodal malignant lymphomas. The parotid is the most common salivary gland involved although primary parotid lymphomas account for only 0.87% of all NHL cases. This is the reason it is rarely suspected before biopsy or surgical removal. [6]
Parotid gland NHL generally presents as painless, slow growing mass on the parotid region clinically. Primary salivary gland lymphomas show parenchymal involvement of the parotid gland without lymph node differentiation. [7]
Most of the lymphomas on the parotid region are MALTOMA of the NHL. According to medical history, MALTOMA is mostly related to chronic inflammatory processes such as Sjogren's Syndrome or any chronic inflammation. Rosenthal et al. emphasized that Sjogren's syndrome provoked 44 times increased risk of lymphoma and 80 % of these lymphomas are MALTOMA. Klussmann et al. suggested that MALTOMA was associated with Ebstein-Barr virus (EBV), Human herpetovirus (HHV) subtype 6 and 8, Hepatitis C virus (HCV), and human immunodeficiency virus (HIV) infections. Additionally, malignant salivary gland lymphomas are mostly seen in patients over 50 years and are 2 times more common in females. [7]
Differential diagnosis of the NHL includes many other types of the parotid gland tumors. Warthin's tumor, pleomorphic adenoma, adenoid cystic carcinoma, mucoepidermoid carcinoma and aden-ocarcinoma may all contain cystic parts. Also benign form of parotid gland tumors such as basal cell adenoma can lead to misdi-agnosis. [7]
Diagnostical radiological investigation can be done for parotid NHL but most of them reveal nondiagnostic findings. Pathologic investigation is the gold standard method for parotid gland NHL. This investigation needs pathological sampling such as FNAB, exci-sional or incisional biopsy. FNAB is a reliable method for diagnoses of the salivary gland masses. But this method, like other lymphomas, is sometimes not sufficient for the diagnosis. Ando et al. reported that FNAB is not completely sufficient for NHL. [7]
The differential diagnosis of discrete immature round cells with scanty deep blue cytoplasm at this site are alveolar rhabdomy-osarcoma, acute monocytic leukemic deposits, peripheral neur-oectodermal tumors (PNET) small cell carcinoma of the tongue, lymphoepithelial sialadenitis (LESA) and Warthin's tumor. [8, 9] However discrete cells with scanty cytoplasm and lymphoglandu-lar bodies in the background indicated a possibility of lymphoid origin of these cells.
Alveolar rhabdomyosarcoma was excluded by absence of large pleomorphic tadpole shaped tumor cells with eosinophilic cytoplasm and these cells are positive for the vimentin and desmin. Absence of nuclear molding, prominent nucleoli and pseudorosette excludes PNET, which is positive for neuron-specific enolase.
An acute leukemic deposit in the tongue is difficult to diagnose by morphology alone, but peripheral blood and bone marrow along with the cytochemistry may be helpful in the diagnosis.
Small cell carcinoma shows dispersed cells with bare nuclei, teardrop and smeared cells in the background. The cells show nuclear molding, coarse nuclear chromatin and nucleoli. [9]
The cytology of LESA reveals a mixture of acinar cells, epithelial, and myoepithelial cells admixed with polymorphous lymphoid cell population. Oncocytes can be encountered.
Demonstration of clonal lymphoid population by IHC or flow-cytometry differentiates it from MALT lymphoma.
Warthin's tumor is considered a benign primary parotid gland neoplasm that is composed of a mixture of oncocytic cells, basal cells, and stroma that contains numerous lymphocytes usually arranged in papillary and cystic structures. Lymphomas lack the oncocytic cells. By contrast, the diagnosis of non-MALT high grade lymphomas is usually straightforward, as they have overt cytologi-cal atypia. [8]
The authors declare no conflict of interest.
