CC BY
4
УДК 616.441-089
DOI 10.52575/2687-0940-2023 -46-1 -92-99 Клинический случай
Минимально-инвазивный подход к лечению нестандартного гигантского манифестного первичного гиперпаратиреоза
Аннотация. Первичный гиперпаратиреоз - это эндокринное заболевание, характеризующееся избыточной секрецией паратиреоидного гормона при верхне-нормальном или повышенном уровне кальция крови вследствие первичной патологии околощитовидных желез. Основным методом лечения первичного гиперпаратиреоза является хирургический. Из-за сложной и часто вариантной анатомии шеи выполнение паратиреоидэктомии требует прецизионного вскрытия многих структур, чтобы достичь парааденому. При этом окружающие нервы и сосудистые структуры зачастую подвержены травмам. Возвратно-гортанный нерв служит ориентиром для выявления патологических околощитовидных желез, поскольку верхние паращитовидные железы лежат за путем прохождения возвратно-гортанного нерва, в то время как нижние околощитовидные железы расположены перед прохождением возвратно-гортанного нерва.
Ключевые слова: гиперпаратиреоз, нейромониторинг, возвратный гортанный нерв, повреждение наружной ветви верхнего гортанного нерва, изменение голоса после паратиреоидэктомии
Для цитирования: Юдин М.Ю., Климашевич А.В. 2023. Минимально-инвазивный подход к лечению нестандартного гигантского манифестного первичного гиперпаратиреоза. Актуальные
проблемы медицины. 46 (1): 92-99. DOI: 10.52575/2687-0940-2023-46-1-92-99
A Minimally Invasive Approach to Non-Standard Giant Initial
Hyperparathyroidism
Abstract. Primary hyperparathyroidism is an endocrine disease characterized by excessive secretion of parathyroid hormone against the background of normal or elevated levels of calcium in the blood of extensive parathyroid glands. The main treatment for hyperparathyroidism is surgery. Because of the aspiration and often variant anatomy of the development of parathyroidectomy, a precise opening of the structure of many is required to reach the paraadenoma. In this case, the surrounding nervous and vascular diseases are often injuries. The recurrent laryngeal nerve serves as a landmark for identifying pathological parathyroid glands, since the superior parathyroid glands lie behind the pathway of the recurrent laryngeal nerve, while the inferior parathyroid glands lie in front of the passage of the recurrent laryngeal nerve.
Юдин М.Ю.1 , Климашевич A.B. 2
1)1 СМ-Клиника, Россия, 109548, г. Москва, Волгоградский проспект, 42/12; 2) Московский клинический научный центр имени А.С. Логинова, Россия, 111123, г. Москва, ш. Энтузиастов, 86 E-mail: doctor.judin@gmail.com; a.klimashevich@mknc.ru
Maksim Yu. Yudin
i©
, Alexander V. Klimashevich 2
^SM-Clinic,
42/12 Volgogradskiy Ave., Moscow 109548, Russia; 2) Clinical Research Center of Moscow, 86 Enthusiast highway, Moscow 111123, Russia E-mail: doctor.judin@gmail.com; a.klimashevich@mknc.ru
Keywords: primary hyperparathyroidism, neuromonitoring, recurrent laryngeal nerve, injury of the external branch of the superior laryngeal nerve, altered voice after parathyroidectomy.
For citation: Yudin M.Yu., Klimashevich A.V. 2023. A Mnimally Invasive Approach to Non-Standard Giant Initial Hyperparathyroidism. Challenges in Modern Medicine. 46 (1): 92-99 (in Russian). DOI: 10.52575/2687-0940-2023-46-1-92-99
Введение
Первичный гиперпаратиреоз - это эндокринное заболевание, характеризующееся избыточной секрецией паратиреоидного гормона при верхне-нормальном или повышенном уровне кальция крови вследствие первичной патологии околощитовидных желез. Первичный гиперпаратиреоз проявляется полиорганными нарушениями различной степени выраженности и, как следствие, может приводить к существенному снижению качества жизни, инвалидизации пациентов, повышенному риску преждевременной смерти [Мокрыше-ва и др., 2021]. Сегодня это заболевание имеет мало общего с тяжелым состоянием, описанным Фуллером Олбрайтом и соавторами в 1930-х гг. как «болезнь камней, костей и стонов» [Walker et al., 2021].
У большей части пациентов в Российской Федерации гиперкальциемия диагностируется отсроченно, поскольку определение содержания кальция не входит в общетерапевтический биохимический анализ крови. Это создает предпосылки для позднего выявления гиперпаратиреоза. В Российской Федерации широкомасштабных эпидемиологических исследований не проводилось. По результатам анализа Российского регистра пациентов с первичным гиперпаратиреозом в 2017 г., заболеваемость составила 13 случаев на 100 тыс. взрослого населения [Мокрышева и др., 2021].
Симптомный (манифестный) первичный гиперпаратиреоз характеризуется наличием «классических» проявлений заболевания, к которым относят костные (остеопороз, низкотравматичные переломы и фиброзно-кистозный остеит) и висцеральные нарушения, такие как нефролитиаз, язвенная болезнь верхних отделов слизистой желудочно-кишечного тракта [Мокрышева и др., 2021].
Основная причина спорадического первичного гиперпаратиреоза в большинстве случаев неизвестна. Внешнее облучение шеи и литиевая терапия являются факторами риска развития первичного гиперпаратиреоза [Walker et al., 2018].
Большинство пациентов не сообщают об этих воздействиях. Хронически низкое потребление кальция и морбидное ожирение также недавно были описаны как факторы риска [Vaidya et al., 2017; Sbai et al., 2022]. Генетический патогенез первичного гиперпаратиреоза остается неясен у большинства пациентов [Walker et al., 2021].
Основным методом лечения первичного гиперпаратиреоза является хирургический [Dandurand et al., 2021; Lu et al., 2021; Neves et al., 2022]. Из-за сложной и часто вариантной анатомии шеи выполнение паратиреоидэктомии требует прецизионного вскрытия многих структур, чтобы достичь парааденомы. При этом окружающие нервы и сосудистые структуры зачастую подвержены травмам [Baj et al., 2020]. Возвратно-гортанный нерв служит ориентиром для выявления патологических околощитовидных желез, поскольку верхние паращитовидные железы лежат за путем прохождения возвратно-гортанного нерва, в то время как нижние околощитовидные железы расположены перед прохождением возвратно-гортанного нерва [Wang et al., 2022]. Это анатомическое положение желез по отношению к возвратно-гортанному нерву имеет клиническое значение для хирурга при выявлении аномальных паращитовидных желез. Травмы возвратно-гортанного нерва обычно связаны с тракцией, перевязкой, сжатием, попадаем в лигатуру и термическим воздействием во время операции [Ghani et al., 2016].
Описание клинического случая
В феврале 2021 г. пациентка К., 27 лет, обратилась амбулаторно к урологу с жалобами на боли в левой поясничной области. Пациентке выполнено амбулаторно ультразвуковое исследование (УЗИ) почек и мочевого пузыря. По данным УЗИ, в правой почке - во всех группах чаш - визуализируются множественные гиперэхогенные включения овальной формы, дающие акустическую тень, с максимальными размерами до 3,5 мм. В левой почке - во всех группах чаш - множественные гиперэхогенные включения овальной формы, дающие акустическую тень с максимальными размерами до 4 мм. Данных за наличие конкрементов в мочеточниках не получено.
Пациентке проведено амбулаторное дообследование. Выявлено повышение уровня общего и ионизированного кальция в крови. По данным УЗИ щитовидной железы и околощитовидных желез, общий объем щитовидной железы 15,6 см3. Эхоструктура неоднородная за счет единичных мелких до 3 ,5 мм анэхогенных, аваскулярных образований с гиперэхогенным содержимым внутри. TIRADS-1: в проекции левой доли щитовидной железы лоцируется образование 25*21*47 мм (9 см ) гипоэхогенное с усиленным интрано-дулярным кровотоком (увеличенная паращитовидная железа?).
Установлен предварительный диагноз: манифестный первичный гиперпаратиреоз, висцеральная (почечная) форма (см. табл.).
Динамика лабораторных показателей до и после хирургического лечения Dynamics of laboratory parameters before and after surgical treatment
Лабораторные показатели До хирургического лечения После хирургического лечения
Мочевина, ммоль/л 6 6
Креатинин, мкмоль/л 86,46 81
Кальций общий, ммоль/л 3,16 2,29
Кальций ионизированный, ммоль/л 1,4 1,13
Паратгормон, пг/мл 149 31,1
Пациентка направлена на консультацию к хирургу. В плановом порядке выполнена малоинвазивная паратиреоидэктомия левой нижней околощитовидной железы с применением переменного нейромониторинга ШОМЕБ С2.
Интраоперационная картина. На передней поверхности шеи выполнен разрез кожи длиной 35 мм. Выделена левая и правая доли щитовидной железы. При ревизии установлено, что в проекции нижнего полюса левой доли имеется крупное узловое образование плотной консистенции размером 4*5 см, которое прилежит латеральным краем к сонной артерии, медиальным краем - к стенке пищевода. Нижний полюс этого образования располагается загрудинно. В правой доле пальпаторно и визуально узловые образования не определяются. При дальнейшей ревизии VI группы лимфатических узлов лимфаденопа-тии не выявлено.
Интраоперационный диагноз: гигантская парааденома левой нижней околощитовидной железы (рис. 1).
С техническими трудностями, обусловленными большим размером образования, интимным прилежанием к важным анатомическим структурам, выполнена паратиреоидэк-томия с применением переменного нейромониторинга ШОМЕБ С2. Выполнена ревизия околощитовидных желез контрлатеральной стороны. Гиперплазии околощитовидных желез не отмечено. Выполнен интраоперационный контроль паратгормона. Отмечено интра-операционное снижение паратгормона. Выполнено ушивание раны. На кожу нанесен клей Dermabond (рис. 2).
Рис. 1. Макропрепарат - удаленная левая нижняя околощитовидная железа Fig. 1. Gross specimen of the removed left lower parathyroid gland
Hi
Рис. 2. Завершение операции и нанесение кожного клея Dermabond Fig. 2. Completion of the operation and application of Dermabond skin glue
Пациентка выписана из стационара на амбулаторный этап лечения на следующий день. При контрольном осмотре у эндокринолога отмечена нормализация фосфорно-кальциевого обмена (см. табл.).
Макроописание при гистологическом исследовании № 121536 Ц№М: образование размером 63*31*7 мм в тонкостенной капсуле, на разрезе белесовато-серого цвета, край маркирован черным.
Микроскопическое описание: узловая опухоль с фиброзной капсулой, без стромаль-ных адипоцитов, представлена главными клетками (крупные эозинофильные клетки с округлыми ядрами разного размера с зернистой цитоплазмой). Опухоль солидно-гнездная. Фокально фолликулярный паттерн. Митозы не выявлены. Признаков инвазии не выявлено. Некрозы не выявлены. Строма отечная (рис. 3).
Заключение: аденома паращитовидной железы.
Рис. 3. Микроскопическая картина: 1 - крупные эозинофильные клетки с округлыми ядрами разного размера с зернистой цитоплазмой, фокально фолликулярный паттерн Fig. 3. Microscopic picture: 1 - large eosinophilic cells with round nuclei of various sizes with granular cytoplasm, focal follicular pattern
Обсуждение
Мокрышевой Н.Г. c соавторами в 2G21 году отмечено, что симптомный (манифестный) первичный гиперпаратиреоз характеризуется наличием «классических» проявлений заболевания, к которым относят костные (остеопороз, низкотравматичные переломы и фиброзно-кистозный остеит) и висцеральные нарушения, такие как нефролитиаз, язвенная болезнь верхних отделов слизистой желудочно-кишечного тракта.
Сложность диагностики данного клинического случая заключалась в фоновом проявлении почечной колики. В таких случаях лечение основного заболевания может быть отложено в связи с необходимостью лечения патологии почек и мочевыводящих путей [Голоунина и соавт., 2019; Wang et al., 2020].
Топическая диагностика с целью определения локализации и размера параденомы крайне важна в малоинвазивной хирургии, так как понимание размеров и локализации образования позволяет применять минимально инвазивный подход в лечении, что сказывается на послеоперационном состоянии пациента.
В связи со сложной и зачастую вариантной анатомией выполнение паратиреоидэк-томии сопряжено с прецизионным выделением и вскрытием различных пространств на шее. Наиболее часто парааденомы имеют небольшой размер и локализуются в типичных областях, что подтверждается при топической диагностике с помощью УЗИ и сцинтигра-фии. Однако в этом клиническом случае парааденома имела нетипичное параэзофагеаль-ное расположение и в силу большого размера дистальная часть была расположена загру-динно, что затрудняло техническое выполнение паратиреоидэктомии. В данном клиническом случае применение интраоперационного нейромониторинга позволило безопасно выполнить паратиреоидэктомию и ревизию околощитовидных желез противоположной стороны [Akgun et al., 2022; Eligal et al., 2022].
Заключение
Паратиреоидэктомия остается единственным способом лечения первичного гипер-паратиреоза, а наличие у пациента гигантской парааденомы увеличивает риск хирургической травмы важных анатомических структур, таких как возвратно-гортанный нерв, пищевод, магистральные сосуды.
Применение минимально-инвазивной хирургии в случае гигантской парааденомы должно быть оправдано радикальностью и безопасностью оперативного лечения.
Применение интраоперационного нейромониторинга при нестандартной парати-реоидэктомии позволяет безопасно использовать минимально-инвазивную хирургию, что повышает косметический эффект после операции, снижает послеоперационный дискомфорт и время восстановления.
Ревизия всех околощитовидных желез позволяет выявить интраоперационно гиперплазию околощитовидных желез и снизить вероятность рецидива заболевания.
Список литературы
Голоунина О.О., Рунова Г.Е., Фадеев В.В., Погорелова А.С., Болдырева Г.В. 2019. Первичный гиперпаратиреоз с уровнем ПТГ в пределах референсных значений: случай поздней диагностики у пациентки с рецидивирующим течением мочекаменной болезни. Ожирение и метаболизм. 16 (3): 104-109. doi: 10.14341/omet10174 Мокрышева Н.Г., Еремкина А.К., Мирная С.С., Крупинова Ю.А., Воронкова И.А., Ким И.В., Бельцевич Д.Г., Кузнецов Н.С., Пигарова Е.А., Рожинская Л.Я., Дегтярев М.В., Егшатян Л.В., Румянцев П.О., Андреева Е.Н., Анциферов М.Б., Маркина Н.В., Крюкова И.В., Каронова Т.Л., Лукьянов С.В., Слепцов И.В., Чагай Н.Б., Мельниченко Г.А., Дедов И.И.
2021. Клинические рекомендации по первичному гиперпаратиреозу. Краткая версия. Проблемы эндокринологии. 4: 94-124.
Akgun I.E., Unlu M.T., Aygun N., Kostek M., Uludag M. 2022. Contribution of intraoperative parathyroid hormone monitoring to the surgical success in minimal invasive parathyroidectomy. Front Surg. 9: 1024350. doi: 10.3389/fsurg.2022.1024350 Baj J., Sitarz R., Lokaj M., Forma A., Czeczelewski M, Maani A., Garruti G. 2020. Preoperative and Intraoperative Methods of Parathyroid Gland Localization and the Diagnosis of Parathyroid Adenomas. Molecules. 25 (7): 1724. doi: 10.3390/molecules25071724 Dandurand K., Ali D.S., Khan A.A. 2021. Primary Hyperparathyroidism: A Narrative Review of Diagnosis and Medical Management. Journal of Clinical Medicine. 10 (8): 1604. doi: 10.3390/jcm10081604
Eligal S., Mekel M., Weinberger J.M., Neymark M., Hirshoren N., Mizrahi I., Eliashar R., Mazeh H.
2022. Minimally Invasive Parathyroidectomy: Can Intraoperative Parathyroid Hormone Monitoring be Omitted? World J. Surg. 46 (8): 1908-1914. doi: 10.1007/s00268-022-06537-6
Ghani U., Assad S., Assad S. 2016. Role of Intraoperative Nerve Monitoring During Parathyroidectomy to Prevent Recurrent Laryngeal Nerve Injury. Cureus. 8 (11): e880. doi: 10.7759/cureus.880
Lu S., Gong M., Zha Y., Cui A., Tian W., Jiang X. 2021. Symptomatic primary hyperparathyroidism in a young woman presenting with multiple skeletal destructions: a case report and review of literature. BMC Endocr Disord. 21 (5). doi: 10.1186/s12902-020-00669-3 Neves M.C., Santos R.O., Ohe M.N. 2022. Surgery for primary hyperparathyroidism. Arch Endocrinol
Metab. 66 (5): 678-688. doi: 10.20945/2359-3997000000557 Sbai A.A., Tsen A.A., Elayoubi F. 2022. Diagnostic and therapeutic determinants in parathyroid surgery: A
retrospective cohort study. Ann. Med. Surg. (Lond). 82: 104751. doi: 10.1016/j.amsu.2022.104751 Vaidya A., Curhan G.C., Paik J.M., Wang M., Taylor E.N. 2017. Body Size and the Risk of Primary Hyperparathyroidism in Women: A Cohort Study. J. Bone. Miner. Res. 32 (9): 1900-1906. doi:10.1002/jbmr.3168
Walker M.D., Bilezikian J.P., Feingold K.R., Anawalt B., Boyce A., Chrousos G., de Herder W.W., Dhatariya K., Dungan K., Hershman J.M., Hofland J., Kalra S., Kaltsas G., Koch C., Kopp P., Korbonits M., Kovacs C.S., Kuohung W., Laferrere B., Levy M., McGee E.A., McLachlan R., Morley J.E., New M., Purnell J., Sahay R., Singer F., Sperling M.A., Stratakis C.A., Trence D.L., Wilson D.P. 2021. Primary Hyperparathyroidism. Endotext [Internet]. South Dartmouth (MA): MDText.com, Inc.
Walker M.D., Silverberg S.J. 2018. Primary hyperparathyroidism. Nat Rev Endocrinol. 14 (2): 115-125.
doi: 10.1038/nrendo.2017.104 Wang Y., Liu J. 2020. Severe bone disease caused by primary hyperparathyroidism: a case report and review of the literature. J. Int. Med. Res. 48 (10): 300060520966484. doi: 10.1177/0300060520966484 Wang Y., Ladie D.E. 2022. Parathyroidectomy. In: StatPearls [Internet]. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing.
References
Golounina O.O., Runova G.E., Fadeev V.V., Pogorelova A.S., Boldy'reva G.V. 2019. Pervichny'j giperparatireoz s urovnem PTG v predelax referensny'x znachenij: sluchaj pozdnej diagnostiki u pacientki s recidiviruyushhim techeniem mochekamennoj bolezni [Primary hyperparathyroidism with pth values within the reference range: clinical case of a patient with recurrent nephrolithiasis]. Ozhirenie i metabolizm. 16 (3): 104-109. doi: 10.14341/omet10174 Mokry'sheva N.G., Eremkina A.K., Mirnaya S.S., Krupinova Yu.A., Voronkova I.A., Kim I.V., Bel'cevich D.G., Kuzneczov N.S., Pigarova E.A., Rozhinskaya L.Ya., Degtyarev M.V., Egshatyan L.V., Rumyancev P.O., Andreeva E.N., Anciferov M.B., Markina N.V., Kryukova I.V., Karonova T.L., Luk'yanov S.V., Slepczov I.V., Chagaj N.B., Mel'nichenko G.A., Dedov I.I. 2021. Klinicheskie rekomendacii po pervichnomu giperparatireozu, kratkaya versiya [The clinical practice guidelines for primary hyperparathyroidism, short version]. Problemy' e'ndokrinologii. 4: 94-124.
Akgun I.E., Unlu M.T., Aygun N., Kostek M., Uludag M. 2022. Contribution of intraoperative parathyroid hormone monitoring to the surgical success in minimal invasive parathyroidectomy. Front Surg. 9: 1024350. doi: 10.3389/fsurg.2022.1024350 Baj J., Sitarz R., Lokaj M., Forma A., Czeczelewski M, Maani A., Garruti G. 2020. Preoperative and Intraoperative Methods of Parathyroid Gland Localization and the Diagnosis of Parathyroid Adenomas. Molecules. 25 (7): 1724. doi: 10.3390/molecules25071724 Dandurand K., Ali D.S., Khan A.A. 2021. Primary Hyperparathyroidism: A Narrative Review of Diagnosis and Medical Management. Journal of Clinical Medicine. 10 (8): 1604. doi: 10.3390/jcm10081604
Eligal S., Mekel M., Weinberger J.M., Neymark M., Hirshoren N., Mizrahi I., Eliashar R., Mazeh H. 2022. Minimally Invasive Parathyroidectomy: Can Intraoperative Parathyroid Hormone Monitoring be Omitted? World J. Surg. 46 (8): 1908-1914. doi: 10.1007/s00268-022-06537-6 Ghani U., Assad S., Assad S. 2016. Role of Intraoperative Nerve Monitoring During Parathyroidectomy
to Prevent Recurrent Laryngeal Nerve Injury. Cureus. 8 (11): e880. doi:10.7759/cureus.880 Lu S., Gong M., Zha Y., Cui A., Tian W., Jiang X. 2021. Symptomatic primary hyperparathyroidism in a young woman presenting with multiple skeletal destructions: a case report and review of literature. BMC Endocr Disord. 21 (5). doi: 10.1186/s12902-020-00669-3
Neves M.C., Santos R.O., Ohe M.N. 2022. Surgery for primary hyperparathyroidism. Arch Endocrinol
Metab. 66 (5): 678-688. doi: 10.20945/2359-3997000000557 Sbai A.A., Tsen A.A., Elayoubi F. 2022. Diagnostic and therapeutic determinants in parathyroid surgery: A
retrospective cohort study. Ann. Med. Surg. (Lond). 82: 104751. doi: 10.1016/j.amsu.2022.104751 Vaidya A., Curhan G.C., Paik J.M., Wang M., Taylor E.N. 2017. Body Size and the Risk of Primary Hyperparathyroidism in Women: A Cohort Study. J. Bone. Miner. Res. 32 (9): 1900-1906. doi:10.1002/jbmr.3168
Walker M.D., Bilezikian J.P., Feingold K.R., Anawalt B., Boyce A., Chrousos G., de Herder W.W., Dhatariya K., Dungan K., Hershman J.M., Hofland J., Kalra S., Kaltsas G., Koch C., Kopp P., Korbonits M., Kovacs C.S., Kuohung W., Laferrere B., Levy M., McGee E.A., McLachlan R., Morley J.E., New M., Purnell J., Sahay R., Singer F., Sperling M.A., Stratakis C.A., Trence D.L., Wilson D.P. 2021. Primary Hyperparathyroidism. Endotext [Internet]. South Dartmouth (MA): MDText.com, Inc.
Walker M.D., Silverberg S.J. 2018. Primary hyperparathyroidism. Nat Rev Endocrinol. 14 (2): 115-125.
doi: 10.1038/nrendo.2017.104 Wang Y., Liu J. 2020. Severe bone disease caused by primary hyperparathyroidism: a case report and review of the literature. J. Int. Med. Res. 48 (10): 300060520966484. doi: 10.1177/0300060520966484 Wang Y., Ladie D.E. 2022. Parathyroidectomy. In: StatPearls [Internet]. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing.
Конфликт интересов: о потенциальном конфликте интересов не сообщалось. Conflict of interest: no potential conflict of interest related to this article was reported.
Поступила в редакцию 28.01.2023 Received 28.01.2023
Поступила после рецензирования 03.02.2023 Revised 03.02.2023 Принята к публикации 03.02.2023 Accepted 03.02.2023
ИНФОРМАЦИЯ ОБ АВТОРАХ
Юдин Максим Юрьевич, врач-хирург, ООО СМ-Клиника, г. Москва, Россия ORCID: 0000-0002-6600-7825
Климашевич Александр Владимирович, доктор медицинских наук, заместитель главного врача по хирургической помощи, Московский клинический научный центр имени А.С. Логинова, г. Москва, Россия
ORCID: 0000-0002-2925-0260
INFORMATION ABOUT THE AUTHORS
Maksim Yu. Yudin, General surgeon of the SM-Clinic, Moscow, Russia
Alexander V. Klimashevich, MD in Medicine, Chief of surgery department, Clinical Research Center of Moscow, Moscow, Russia
