CC BY
8
DOI: 10.17650/2070-9781-2023-24-1-157-161 (cc)
Изолированное варикоцеле справа у пациента с situs inversus totalis: клинический случай
BY 4.0
А.С. Комаров1, Н.П. Наумов2, П.А. Щеплев3, Я.А. Столетов2, А.В. Конышев2, Д.С. Базунов2, С.А. Бунак2, К.В. Гагай4 , М.В.Фаниев5, С.И. Сулейманов5
1ООО «Медина»; Россия, 144009 Электросталь, ул. Комсомольская, 3;
2ГБУЗ МО «Орехово-Зуевская областная больница»; Россия, 142611 Орехово-Зуево, ул. Барышникова, 13; 3Профессиональная ассоциация андрологов России; Россия, 119435Москва, ул. Малая Пироговская, 1а; 4ФГБОУ ВО «Ивановская государственная медицинская академия» Минздрава России; Россия, 153012 Иваново, Шереметевский пр-кт, 8;
5кафедра эндоскопической урологии и ультразвуковой диагностики факультета непрерывного медицинского образования медицинского института Российского университета дружбы народов (РУДН); Россия, 117198 Москва, ул. Миклухо-Маклая, 6
Контакты: Александр Сергеевич Комаров spardo2012@mail.ru
Изолированное варикоцеле справа - достаточно редкое заболевание, которое может быть ассоциировано с неопластическими процессами, затрагивающими систему семенной вены. По современным данным, нет четкой связи между варикоцеле справа и новообразованиями. Таким образом, этиология обоснованно связана с другими состояниями. Зеркальная транспозиция внутренних органов - одно из них. Situs inversus totalis (SIT) - редкая аутосом-но-рецессивная врожденная аномалия с частотой выявляемости 1 случай на 10 тыс. новорожденных. Этиологию варикоцеле справа при SIT, учитывая строение правой семенной вены, впадающей в почечную, при исключении других причин можно считать аналогичной этиологии варикоцеле слева у обычных мужчин, включая недостаточность венозных клапанов и разницу венозного давления. Показания к операции и выбор оперативной техники также не отличаются. Факт редкости опубликованных материалов по лечению варикоцеле справа на фоне SIT побудил нас поделиться данным клиническим случаем.
Ключевые слова: situs inversus totalis, транспозиция внутренних органов, варикоцеле справа, хирургическое лечение варикоцеле, урология, андрология, микрохирургия
Для цитирования: Комаров А.С., Наумов Н.П., Щеплев П.А. и др. Изолированное варикоцеле справа у пациента с situs inversus totalis: клинический случай. Андрология и генитальная хирургия 2023;24(1):157-б1. DOI: 10.17650/2070-9781-2023-24-1-157-161
Right-sided scrotal varicocele in a patient with situs inversus totalis: case report S
(Q u
A.S. Komarov1, N.P. Naumov2, P.A. Shcheplev3, Ya.A. Stoletov2, A.V. Konyshev2, D.S. Bazunov2, S.A. Bunak2, K.V. Gagai4, "¡5
M.V. Faniev5, S.I. Suleymanov5 ¿j
1"Medina"LLC; 3 Komsomolskaya St., Elektrostal 144009, Russia; Uj
2Orekhovo-Zuevo Central City Hospital; 13 Baryshnikova St., Moscow region, Orekhovo-Zuevo 142611, Russia; ^
3ProfessionalAssociation of Andrologists of Russia; 1a Malaya Pirogovskaya St., Moscow 119435, Russia; 4Ivanovo State Medical Academy, Ministry of Health of Russia; 8 Sheremetevsky Ave., Ivanovo 153012, Russia;
5Department of Endoscopic Urology and Ultrasound Diagnostic, Faculty of Continuing Medical Education, Medical Institute of the Peoples'
Friendship University of Russia (RUDN University); 6Miklukho-Maclaya St., Moscow 117198, Russia >s
s n
Contacts: Aleksandr Sergeevich Komarov spardo2012@mail.ru Jj
Isolated varicocele on the right is a fairly rare disease, often associated with neoplastic processes affecting the spermatic * vein system. According to new data, there is no clear relationship between varicocele on the right and neoplasms. Thus, s the etiology is justifiably related to other conditions. Mirror transposition of internal organs is one of them. Situs inversus 5 totalis (SIT) is a rare autosomal recessive congenital anomaly with an incidence of 1 in 10,000 newborns. The etiology of right varicocele in SIT, given the structure of the right spermatic vein that flows into the renal, with the exclusion of other causes, can be considered similar to left varicocele in normal men, including venous valve insufficiency and venous
pressure difference. Indications for surgery and the choice of surgical technique also do not differ. The fact of the rarity of published materials on the treatment of varicocele on the right side against the background of SIT prompted us to share this clinical case.
Key words: situs inversus totalis, transposition of internal organs, right varicocele, varicocele surgery, urology, andrology, microsurgery
For citation: Komarov A.S., Naumov N.P., Shcheplev P.A. et al. Right-sided scrotal varicocele in a patient with situs inversus totalis: case report. Andrologiya i genital'naya khirurgiya = Andrology and Genital Surgery 2023;24(1):157-61. (In Russ.). DOI: 10.17650/2070-9781-2023-24-1-157-161
Введение
Изолированное варикоцеле справа — достаточно редкое заболевание, зачастую ассоциированное с неопластическими процессами, затрагивающими систему семенной вены. Клинически компрессию семенной вены можно заподозрить, если в положении лежа вены семенного канатика не спадаются [1]. По последним данным, нет четкой связи между варикоцеле справа и новообразованиями. Согласно выводам авторов одного из исследований, когорта новообразований, вызывающих варикоцеле справа, не превышает 3,6 % [2]. В другом исследовании было ретроспективно изучено 210 пациентов с изолированным варикоцеле справа, всем было проведено полное сонографическое исследование и 118 из 210 пациентов — компьютерная или магнитно-резонансная томография брюшной полости и малого таза. Ни у одного из пациентов не было выявлено злокачественного новообразования, которое могло бы вызвать варикоцеле справа [3]. Таким образом, этиология заболевания обоснованно связана с другими состояниями. Зеркальная транспозиция внутренних органов — одно из них. Situs inversus totalis (SIT) — редкая аутосомно-рецессивная врожденная аномалия с частотой выявляемости 1 случай на 10 тыс. новорожденных [4]. Значительная часть детей с SIT имеют сопутствующие заболевания, затрагивающие несколько систем, особенно сердечно-сосудистую и респираторную [5]. Этиологию варикоцеле справа при SIT, учитывая строение правой семенной вены, впадающей в почечную под прямым углом, при исключении других причин можно считать аналогичной этиологии варикоцеле слева у обычных мужчин, включая недостаточность венозных клапанов [6] и разницу венозного давления.
Варикоцеле нередко является случайной находкой при пальпации мошонки во время осмотров у подростков и взрослых мужчин. Физикальное обследование остается базисным началом диагностики варикоцеле [7]. Часто варикоцеле впервые выявляется у субфертильных мужчин, обратившихся на первичный андрологический прием по поводу отсутствия беременности в браке и/или с патологическими изменениями в спермограмме при бессимптомном течении, но также может обнаруживаться и у здоровых мужчин с нормальной спермограммой.
Согласно полученным данным, микрохирургическая варикоцелэктомия увеличивает эффективность лечения мужчин с бесплодием [8].
Ультразвуковое исследование при диагностике патологии пахового канала и мошонки, в том числе варикоцеле, имеет точность до 75 %. Данный метод позволяет выявить наличие расширенных вен, разницу в их диаметре в клино- и ортостазе и при проведении пробы Вальсальвы [9], наличие венозного сброса с его типами и характеристиками, тестикулярную атрофию и другие параметры [10—12].
Компьютерная томография с контрастным усилением имеет высокую специфичность и чувствительность при диагностике варикоцеле [13], позволяет исключить компрессию семенной вены новообразованиями [3], сосудистые аномалии и, как в нашем случае, подтвердить анатомическое строение правой семенной вены, впадающей в почечную аналогично левой семенной вене у мужчин без SIT.
При поиске литературы в базе PubMed по запросу "situs inversus and varicocele" найдено всего 6 опубликованных случаев изолированного варикоцеле справа на фоне зеркальной транспозиции органов.
Клинический случай
Пациент, 31 года, согласно имеющейся документации, впервые обратился за помощью в стороннюю медицинскую организацию через неделю от начала заболевания с жалобами на боли в правой половине мошонки и посинение кожи правой половины мошонки. Со слов пациента, вышеописанные симптомы появились после активного полового акта, что, скорее всего, говорит о факте травматизации. Пациент также сообщил о наличии аномалии в виде SIT. В сторонней организации урологом был выставлен диагноз: варикоцеле справа; посттравматический тромбофлебит лозовидного сплетения правого яичка. К сожалению, не было выполнено никаких подтверждающих наличие тромбоза исследований, например цветной допплерографии или компьютерной томографии, что позволило бы дифференцировать его от кожной гематомы. Если бы факт тромбоза варикоцеле справа был подтвержден, как, например, в исследовании коллег [14], то это был бы 3-й задокументированный случай тромбоза изолированного варикоцеле справа.
Рис. 1. Компьютерная томография органов брюшной полости с контрастированием: а — фронтальная проекция; б — горизонтальная проекция, нативное исследование; в — горизонтальная проекция, контрастное исследование. Стрелками отмечено отхождение правой семенной вены от почечной
Fig. 1. Contrast-enhanced computed tomography of the abdominal organs: a —frontal projection; 6 -projection, contrast-enhanced. Arrows show branching of the right testicular vein from the renal vein
horizontal projection, native imaging; g — horizontal
Пациенту было назначено консервативное лечение: антибактериальная терапия (антибиотики) и ангио-протекторы местно. Терапия антикоагулянтами не назначалась.
Через 6 нед от начала заболевания пациент обратился на прием в нашу клинику с жалобами на сохраняющиеся боли в правой половине мошонки.
При осмотре: кожные покровы мошонки без видимых изменений. При пальпации правой половины мошонки по ходу семенного канатика и несколько ниже верхнего полюса яичка было отмечено наличие конгломерата расширенных вен в ортостазе, спадающихся в клиностазе. Проба Вальсальвы была положительной в обоих положениях тела.
При выполнении ультразвукового исследования органов мошонки в правой половине было обнаружено расширение вен семенного канатика в положении стоя при натуживании до
3,5 мм, наличие обратного сброса крови продолжительностью до 3 с. Объем правого яичка — 13,4 см3, левого — 15,6 см3. Признаков тромбоза лозовидного сплетения на момент осмотра сонографически не выявлено.
С целью подтверждения транспозиции органов, изучения строения правой семенной вены и исключения возможного новообразования пациенту была выполнена компьютерная томография органов брюшной полости и малого таза с контрастным усилением, по результатам которой подтверждена транспозиция внутренних органов; установлено, что правая семенная вена отходит от правой почечной, внутренние органы без структурных изменений; данных, указывающих на наличие новообразования, не выявлено (рис. 1).
Выполненная операция. Учитывая, что строение правой семенной вены у нашего пациента аналогично варикоцеле слева в общей популяции, а также в связи
Рис. 2. Микрохирургическая субингвинальная варикоцелэктомия: а — выделенный правый семенной канатик; б — перевязанные и пересеченные вены правого семенного канатика
Fig. 2. Microsurgical subinguinal varicocelectomy: а — isolated tight spermatic cord; б — ligated and transected veins of the right spermatic cord
u
с наличием в оснащении клиники операционного микроскопа ZEISS, было избрано оперативное пособие в виде микрохирургической субингвинальной варикоцелэктомии. По данным литературы, этот метод остается экономически более выгодным и отличается меньшим числом послеоперационных осложнений и рецидивов. С разрешения пациента проводилась фото- и видеосъемка операции.
Под спинальной анестезией через подпаховый доступ выделен правый семенной канатик и вскрыты его оболочки. При осмотре визуализированы варикозно-измененные вены, семявыносящий проток и семенная артерия. Экс-тернальных вен не обнаружено. Расширенные вены изолированно выделены, пересечены и перевязаны (рис. 2).
Вены семявыносящего протока были без патологических изменений. Семенную артерию удалось сохранить. В завершение операции было выполнено восстановление оболочек семенного канатика и послойное ушивание раны наглухо.
По результатам гистологического исследования препараты представлены венозными сосудами.
Пациент взят нами под контроль, планируется наблюдение и осмотр 1 раз в 3 мес в течение первого года для оценки протекания послеоперационного периода и выявления возможного рецидива.
Заключение
Можно сделать определенные выводы относительно пациентов с изолированным варикоцеле справа на фоне SIT. Во-первых, данное заболевание действительно встречается чрезвычайно редко, и на сегодняшний день информативных и полезных с клинической точки зрения исследований немного, что влечет за собой отсутствие понимания такого нозологического проявления, и соответственно, стандартизированных подходов в клинической практике. Во-вторых, при отсутствии исходных анамнестических данных о наличии транспозиции органов варикоцеле справа может быть ошибочно ассоциировано с неопластическими процессами или другими заболеваниями, что может стать причиной гипердиагностики. Напротив, SIT следует всегда рассматривать как причину при выявлении изолированного варикоцеле справа или двустороннего варикоцеле, более выраженного на правой стороне. В-третьих, выбор метода хирургического лечения данного вида варико-целе не отличается от общепринятых подходов. На наш взгляд, микрохирургическая операция субингвиналь-ным доступом является оптимальной. Для лучшего понимания этих вопросов необходимо дальнейшее накопление мирового опыта по данной тематике.
ЛИТЕРАТУРА/REFERENCES
1. Masson P., Brannigan R.E. The Varicocele. Urol Clin North Am 2014;41(1):129-44. DOI: 10.1016/j.ucl.2013.08.001
2. Gleason A., Bishop K., Xi Y., Fetzer D.T. Isolated right-sided varicocele: Is further workup necessary? Am J Roentgenol 2019;212(40):802-7. DOI: 10.2214/AJR.18.20077
3. Itani M., Kipper B., Corwin M.T. et al. Right-sided scrotal varicocele and its association with malignancy: a multi-institutional study. Abdom Radiol 2021;46(5):2140-5.
DOI: 10.1007/s00261-020-02840-9
4. Funari M.P., Ribeiro I.B., Hirsch B.S. et al. ERCP maneuvers for situs inversus totalis. Arq Gastroenterol 2021;58(2):264-5. DOI: 10.1590/S0004-2803.202100000-45
5. Chen W, Guo Z., Qian L., Wang L. Comorbidities in situs inversus totalis: A hospital-based study. Birth Defects Res 2020;112(5):418-26. DOI: 10.1002/bdr2.1652
6. Yasim A., Resim S., Sahinkanat T. et al. Clinical and subclinical varicocele incidence in patients with primary varicose veins requiring surgery. Ann Vasc Surg 2013;27(6):758-61.
DOI: 10.1016/j.avsg.2012.07.031
7. Esteves S.C., Miyaoka R., Roque M., Agarwal A. Outcome of varicocele repair in men with nonobstructive azoospermia: systematic review and meta-analysis. Asian J Androl 2016;18(2):246-53. DOI: 10.4103/1008-682X.169562
8. Попова А.Ю., Гамидов С.И., Овчинников Р.И. и др. Варикоцеле и необструктивная азооспермия - с чего начать?
Андрология и генитальная хирургия 2017;18(4):77—80. DOI: 10.17650/2070-9781-2017-18-4-77-80 Popova A.Y., Gamidov S.I., Ovchinnikov R.I. et al. Varicocele and non-obstructive azoospermia — where to start? Andrologiya i genital'naya khirurgiya = Andrology and Genital Surgery 2017;18(4):77-80. (In Russ.) DOI: 10.17650/2070-9781-2017-18-4-77-80 9. Khera M., Lipshultz L.I. Evolving approach to the varicocele. Urol Clin North Am 2008;35(2):183-9. DOI: 10.1016/j.ucl.2008.02.001
10. Chen S.-S., Chen L.-K. Risk factors for progressive deterioration of semen quality in patients with varicocele. Urology 2012;79(1): 128-32. DOI: 10.1016/j.urology.2011.08.063
11. Donkol R.H., Salem T. Paternity after varicocelectomy: preoperative sonographic parameters of success. J Ultrasound Med 2007;26(5): 593-9. DOI: 10.7863/jum.2007.26.5.593
12. Hussein A.F. The role of color Doppler ultrasound in prediction of the outcome of microsurgical subinguinal varicocelectomy.
J Urol 2006:176(5):2141-5. DOI: 10.1016/j.juro.2006.07.009
13. Lund L., Hahn-Pedersen J., Hljhus J., Bojsen-Mlller F. Varicocele testis evaluated by CT-Scanning. Scand J Urol Nephrol 1997;31(2):179-82. DOI: 10.3109/00365599709070326
14. Hamdouni W., Bchir S., Abidi M. et al. Right-sided varicocele thrombosis complicating an acute epididymo-orchitis: A case report and review of the literature. Urol Case Rep 2021;39:101710
DOI: 10.1016/j.eucr.2021.101710
Вклад авторов
А.С. Комаров: консультирование и хирургическое лечение пациента, обзор публикаций по теме статьи, написание текста статьи, разработка дизайна статьи;
Н.П. Наумов: консультирование и хирургическое лечение пациента, написание текста статьи, разработка дизайна статьи;
П.А. Щеплев: консультирование пациента, разработка дизайна статьи;
Я.А. Столетов, А.В. Конышев, Д.С. Базунов: консультирование и наблюдение пациента;
С.А. Бунак: разработка дизайна статьи;
К.В. Гагай: научное редактирование текста статьи;
М.В.Фаниев, С.И. Сулейманов: научное консультирование.
Authors' contributions
A.S. Komarov: consulting and surgical treatment of the patient, review of publications on the topic of the article, article design development, article writing;
N.P. Naumov: consulting and surgical treatment of the patient, article design development, article writing;
P.A. Shcheplev: patient consultation, article design development;
Ya.A. Stoletov, A.V. Konyshev, D.S. Bazunov: patient consultation and observation;
S.A. Bunak: article design development;
K.V. Gagai: scientific editing;
M.V. Faniev, S.I. Suleymanov: scientific consulting.
ORCID авторов / ORCID of authors
Н.П. Наумов /N. P. Naumov: https://orcid.org/0000-0003-1854-368X П.А. Щеплев / P.A. Scheplev: https://orcid.org/0000-0002-6082-1703 А.В. Конышев / A.V. Konyshev: https://orcid.org/0000-0002-7866-3168 К.В. Гагай / K.V. Gagai: https://orcid.org/0000-0002-7685-5844 М.В. Фаниев/M.V. Faniev: https://orcid.org/0000-0002-7323-3126 С.И. Сулейманов / S.I. Suleymanov: https://orcid.org/0000-0002-0461-9885
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов. Conflict of interest. The authors declare no conflict of interest.
Финансирование. Исследование проведено без спонсорской поддержки. Funding. The study was performed without external funding.
Соблюдение прав пациентов. Пациент подписал информированное согласие на публикацию своих данных. Compliance with patient rights. The patient gave written informed consent to the publication of his data.
1ТОМ 24 / VOL. 24 2 0 2 3
IB u
Статья поступила: 10.10.2022. Принята к публикации: 27.12.2022. Article submitted: 10.10.2022. Accepted for publication: 27.12.2022.
