Научная статья на тему 'Глубокий кистозный колит: обзор литературы и клинический случай'

Глубокий кистозный колит: обзор литературы и клинический случай Текст научной статьи по специальности «Клиническая медицина»

CC BY
351
32
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.
Журнал
Хирургия и онкология
ВАК
Область наук
Ключевые слова
ГЛУБОКИЙ КИСТОЗНЫЙ КОЛИТ / КОЛОРЕКТАЛЬНЫЙ РАК / СОЛИТАРНАЯ ЯЗВА ПРЯМОЙ КИШКИ / COLITIS CYSTICA PROFUNDA / COLORECTAL CANCER / SOLITARY RECTAL ULCER

Аннотация научной статьи по клинической медицине, автор научной работы — Сивоконев К.П., Генс Г.П., Стукалова О.Ю., Маслов В.В., Гайдамака Н.В.

Глубокий кистозный колит редкое доброкачественное заболевание, характеризующееся воспалением слизистой оболочки кишки и образованием подслизистых кист. Клиническая картина данной нозологии и онкологических заболеваний толстой и прямой кишки схожа. На практике крайне сложно и важно отличить данное заболевание от колоректального рака, чтобы уберечь пациента от неоправданной калечащей операции. На сегодняшний день как в отечественной, так и в зарубежной научной литературе встречаются единичные сообщения, посвященные данному заболеванию. На наш взгляд, публикация данного клинического случая и анализа научной литературы по данной теме является актуальной.В статье приводится краткий обзор современного состояния проблемы диагностики и лечения глубокого кистозного колита. Также представлено собственное редкое клиническое наблюдение пациента с диагнозом глубокого кистозного колита.

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

Похожие темы научных работ по клинической медицине , автор научной работы — Сивоконев К.П., Генс Г.П., Стукалова О.Ю., Маслов В.В., Гайдамака Н.В.

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.
i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.

Colitis cystica profunda: literature review and case report

Colitis cystica profunda is a rare nonmalignant disease, characterized by an inflammation of mucous coat of intestine and formation of submucous cysts. The clinical picture of this pathology and oncological diseases of colon and rectum is similar. It is very difficult and important to differentiate this disease from colorectal cancer to protect the patient from unjustified mutilating surgery. Nowadays either in Russian and foreign scientific literature there are single reports dedicated to this disease. In our opinion the publication of this clinical case and analysis of scientific literature devoted to this subject is currently important.In this article there is a short review of modern state of problem of diagnostics and treatment of colitis cystica profunda. Also there is an own rare clinical observation of a patient who was diagnosed with colitis cystica profunda.

Текст научной работы на тему «Глубокий кистозный колит: обзор литературы и клинический случай»

Шжолопмя КОЛОПРОКТОЛОГИЯ 2' 2019 _I том 9 / VOL. 9

Colorectal ONCOLOGY

Глубокий кистозный колит: обзор литературы и клинический случай

К.П. Сивоконев1, Г.П. Генс1, О.Ю. Стукалова2, В.В. Маслов2, Н.В. Гайдамака2, Л.И. Коробкова1

ФГБОУ ВО «Московский государственный медико-стоматологический университет им. А.И. Евдокимова» Минздрава России; Россия, 127473 Москва, ул. Делегатская, 20, стр. 1; 2НУЗ «Центральная клиническая больница № 2 им. Н.А. Семашко» ОАО «РЖД»; 129128 Москва, ул. Будайская, 2

Контакты: Кирилл Павлович Сивоконев Sivokonevkir@mail.ru

Глубокий кистозный колит — редкое доброкачественное заболевание, характеризующееся воспалением слизистой оболочки кишки и образованием подслизистых кист. Клиническая картина данной нозологии и онкологических заболеваний толстой и прямой кишки схожа. На практике крайне сложно и важно отличить данное заболевание от колоректального рака, чтобы уберечь пациента от неоправданной калечащей операции. На сегодняшний день как в отечественной, так и в зарубежной научной литературе встречаются единичные сообщения, посвященные данному заболеванию. На наш взгляд, публикация данного клинического случая и анализа научной литературы по данной теме является актуальной.

В статье приводится краткий обзор современного состояния проблемы диагностики и лечения глубокого кистозного колита. Также представлено собственное редкое клиническое наблюдение пациента с диагнозом глубокого кистозного колита.

Ключевые слова: глубокий кистозный колит, колоректальный рак, солитарная язва прямой кишки

Для цитирования: Сивоконев К.П., Генс Г.П., Стукалова О.Ю. и др. Глубокий кистозный колит: обзор литературы и клинический случай. Онкологическая колопроктология 2019;9(2):62—9.

DOI: 10.17650/2220-3478-2019-9-2-62-69

Colitis cystica profunda: literature review and case report K.P. Sivokonev1, G.P. Gens', O.Yu. Stukalova2, V.V. Maslov2, N.V. Gaydamaka2, L.I. Korobkova1

1A I. Evdokimov Moscow State University of Medicine and Dentistry, Ministry of Health of Russia; 20/1 Delegatskaya St., Moscow 127473, Russia;

2N.A. Semashko Central Clinical Hospital No. 2, Russian Railways Company; 2 Budayskaya St., Moscow 129128, Russia

Colitis cystica profunda is a rare nonmalignant disease, characterized by an inflammation of mucous coat of intestine and formation of submucous cysts. The clinical picture of this pathology and oncological diseases of colon and rectum is similar. It is very difficult and important to differentiate this disease from colorectal cancer to protect the patient from unjustified mutilating surgery. Nowadays either in Russian and foreign scientific literature there are single reports dedicated to this disease. In our opinion the publication of this clinical case and analysis of scientific literature devoted to this subject is currently important.

In this article there is a short review of modern state of problem of diagnostics and treatment of colitis cystica profunda. Also there is an own rare clinical observation of a patient who was diagnosed with colitis cystica profunda.

Key words: colitis cystica profunda, colorectal cancer, solitary rectal ulcer

For citation: Sivokonev K.P., Gens G.P., Stukalova O.Yu. et al. Colitis cystica profunda: literature review and case report. Onkologiches-kaya Koloproktologiya = Colorectal Oncology 2019;9(2):62—9.

Введение

Глубокий кистозный колит (ГКК) — редкое доброкачественное заболевание толстой и прямой кишки неопределенной этиологии, характеризующееся смещением кишечных желез в подслизистую основу. Это заболевание часто имитирует злокачественные процессы, поэтому важно вовремя диагностировать данную патологию во избежание травмирующего лечения. В отечественной научной литературе крайне мало информации и клинических наблюдений пациентов

с ГКК. Нами проанализированы зарубежные источники. Представленные в статье данные основаны на 144 клинических случаях ГКК и собственном клиническом наблюдении.

Историческая справка

В научной литературе впервые о ГКК упоминается в 1766 г., когда английский врач W. Stark описал 2 случая, похожие на ГКК, связанные с хронической дизентерией [1]. R. Virchow в 1863 г. описал случай

подслизистых кист, приводящих к множественному полипозному поражению, и назвал это заболевание кистозно-полипозным колитом [2]. Термин «глубокий кистозный колит» R. Virchow ввел после описания клинического проявления данного заболевания у одного пациента, и он актуален до настоящего времени. В 1957 г. термин ГКК использовали для дифференциации данного заболевания и поверхностного кистоз-ного колита [3] — состояния, связанного с пеллагрой и характеризующегося кистами в слизистой оболочке кишечника [4]. Номенклатура этого расстройства отличается многозначностью: ГКК также называли глубоким кистозным проктитом [5, 6], солитарной ректальной язвой [7], синдромом пролапса слизистой оболочки [8], псевдокарциноматозной инвазией [9], энтерогенными кистами прямой кишки [10] и муко-целе кишечника [11].

Этиология и патогенез глубокого кистозного колита

Этиология ГКК в настоящее время точно не определена. До сих пор ведутся дискуссии о факторах, способствующих развитию данного заболевания. Большинство авторов считают это заболевание приобретенным, но есть и такие, которые относят ГКК к врожденным болезням, в качестве довода приводя следующие 3 фактора:

— исследования эмбрионов человека продемонстрировали наличие подслизистых кист с различными локализациями в желудочно-кишечном тракте;

— ГКК развивается преимущественно в молодом возрасте [12—18];

— ГКК в нескольких случаях наблюдался одновременно с синдромом Пейтца—Егерса [19, 20] — аутосомно-доминантным заболеванием, приводящим к образованию гамартом желудочно-кишечного тракта.

Нам представляется наиболее убедительной теория приобретенного происхождения данного заболевания. Несмотря на то что ГКК может возникать у детей, он редко обнаруживается при педиатрических аутопсиях. ГКК часто встречается совместно с другими заболеваниями толстой кишки, которые характеризуются раздражением кишечной стенки, такими как язвенный колит [3, 13, 21, 22], болезнь Крона [23], аденоматозные полипы [9, 24], дизентерия [13], спастический колит [14, 25], синдром Пейтца—Егерса [19, 20]. Наблюдалась эктопия желез в подслизистый слой после хирургических вмешательств на желудочно-кишечном тракте. Такие операции, как колостомия, формирование анастомоза, приводят к стойкой травме отдельной области, что с наибольшей вероятностью может служить пусковым фактором развития ГКК [26—28]. Также описано 2 случая ГКК, которому предшествовала лучевая терапия по поводу рака толстой кишки [29, 30].

Некоторые зарубежные авторы считают, что прео- « бладающим механизмом патогенеза является ишемия = слизистой оболочки стенки кишки, которая вторична ^ по отношению к травме. ГКК также может быть одним 2 из проявлений пролапса прямой кишки и местного « изъязвления ее слизистой оболочки [7, 10, 13, 31, 32]. = Пролапс вызывает ишемию тканей и с течением вре- « мени приводит к хронической ишемии слизистой ас оболочки кишки и ее изъязвлению [32]. Связь между щ местной ишемией и воспалением стенки кишки не всегда четкая, однако M. Bailas предположил, что * воспалительный ответ может вызывать ишемию, 4 а не наоборот. D. Brock и соавт. также высказали предположение о том, что изъязвление может быть результатом облитерирующего артериосклероза с фокальным некрозом слизистой оболочки или облитерирующего эндартериита, который может возникнуть в том числе после лучевой терапии [7, 33].

Дискуссия, связанная с этиологией ГКК, подкрепляется исследованиями на животных. F. Hubmann отметил, что кистозный колит обнаруживается у крыс после их рентгеновского облучения [5]. G. Brynjolfsson и H. Haley показали, что глубокий кистозный энтерит развивается у крыс после экстериоризации сегмента их тонкой кишки [34]. Также существует ряд сообщений о развивающемся у животных ГКК без четко определяемой причины. G. Brynjolfsson и L.S. Lombard сообщают о наличии ГКК у мышей со спонтанным пролапсом прямой кишки [35]. T.M. Scotti при изучении влияния пестицидов на организм обнаружил, что у нескольких макак, включенных в контрольную группу, развивался ГКК [36]. C. Stout и R.L. Snyder представили данные о поражении, напоминающем язвенный колит, у сиамангских гиббонов после эмоционального стресса, причем это поражение было схоже с диффузной формой кистозного колита [37].

Подслизистые кисты при ГКК в ряде случаев были связаны с раком толстой кишки. Имеется несколько сообщений о случаях сосуществования ГКК и адено-карциномы в одном поражении [25]. A.P. Valiulis и соавт. описывали пациента со стриктурой ободочной кишки, вызванной ионизирующим излучением [30]. После резекции кишки было проведено гистологическое исследование, при котором отмечались изменения, характерные для ГКК. Через 6 мес после резекции в зоне формирования анастомоза была выявлена зона вторичной обструкции, в которой определялся очаг аденокар-циномы. G. Franzin и P. Novelli описали резецированные препараты рака желудка, которые также содержали подслизистые кисты, выстланные доброкачественным эпителием [26]. В описанных препаратах так называемый глубокий кистозный гастрит был обнаружен рядом с участками инвазивного рака, а также с участками нормальной слизистой оболочки. A.H. Qizilbash описывает пациента, которому из-за язвенной болезни была выполнена гастроеюностомия, а через 35 лет, после его

смерти, при вскрытии в зоне оперативного вмешательства гистологически определялись глубокий кистозный гастрит и комплексы раковых клеток. Автор предположил, что глубокий кистозный гастрит может являться звеном в цепи событий, приводящих к развитию рака желудка [28]. Основываясь на данных научно-практической литературы, можно говорить о преобладании приобретенного генеза данной патологии.

Исследования связи ГКК со злокачественными заболеваниями толстой кишки продолжаются.

Таким образом, этиология и патогенез ГКК остаются предметами научных изысканий.

Патофизиология глубокого кистозного колита

При гистологическом исследовании образцов толстой кишки пациентов, страдающих ГКК, выявляется утолщение подслизистого слоя за счет наличия слизистых кист. Иногда данные кисты распространяются на мышечную и серозную оболочки [14]. В зависимости от гистологического строения внутренней стенки кисты выделяют 3 их типа:

— I тип: кисты выстланы нормальной слизистой оболочкой кишки. Такие кисты обычно сообщаются с просветом кишки через отверстие мышечной пластинки слизистой оболочки, окруженное коллагеновыми волокнами;

— II тип: кисты имеют эпителиальную выстилку. Эпителий может быть разнообразным, от цилиндрического до ороговевающего;

— III тип: кисты не имеют никакой выстилки (это характерно для больших кист), а сообщение со стромой может быть ограниченное или диффузное.

Как правило, клеточная выстилка хорошо дифференцирована. Обычно отмечаются отек и умеренная гипертрофия слизистой оболочки, но также может встречаться ее атрофия. Часто обнаруживаются поверхностные изъязвления, и иногда очаги поражения разделены бороздами или полипами слизистой оболочки. Либеркюновы крипты могут быть удлинены, деформированы и искривлены. Часто отмечается инфильтрация собственной пластинки лимфоцитами, нейтрофилами, плазматическими клетками, фибробластами, гладко-мышечными клетками, что указывает на хронический воспалительный процесс. Как правило, выявляется гиперплазия лимфатических узлов с синусным гисти-оцитозом. Воспалительный ответ сопровождается гиперплазией, гипертрофией, дезорганизацией мышечных слоев, иногда ядерной атипией. В редких случаях встречаются формирование абсцессов, отложения ге-мосидерина и дистрофия Ауэрбахова сплетения.

D.S. Levine и соавт. использовали окраску коллаге-новых волокон сафролом для выявления избытка коллагена в слизистой оболочке прямой кишки [38]. Макроскопически и гистологически похожие изменения были обнаружены во многих анатомических структурах,

Рис. 1. Гистологическое исследование резецированного образования прямой кишки, пораженной глубоким кистозным колитом. Окраска гематоксилином и эозином, х 40

Fig. 1. Histological section of the resected tumor of the rectum affected by colitis cystica profunda. Hematoxylin and eosin staining, х 40

среди которых желчный пузырь, пищевод, желудок, тонкий кишечник [18—20, 23, 26]. Также изменения наблюдались внутри аденоматозных полипов [9, 24].

A.A. Ayantunde и соавт. в описании клинического случая приводят пример гистологического препарата удаленного кистозного образования без признаков дисплазии или злокачественного роста (рис. 1) [39].

Классификация глубокого кистозного колита

ГКК может представлять собой как очаговое поражение, локализующееся на ограниченном участке (локализованная форма заболевания), так и диффузное, которое может охватывать большие участки, вплоть до всей толстой кишки (диффузная форма) [13].

Кистозные образования при ГКК могут быть как одиночными, так и множественными [40].

Клинические признаки глубокого кистозного колита

Главным симптомом ГКК является выделение крови и слизи из прямой кишки, в связи с чем данную патологию часто неверно диагностируют как колоректальный рак или проктологические заболевания анального канала. Кроме того, в клинической картине ГКК встречаются такие симптомы, как диарея, тенезмы, абдоминальная боль, чувство дискомфорта в животе, ректальная боль.

Из 144 случаев ГКК, описанных в проанализированной нами зарубежной научной литературе, в 123 случаях (71 мужчина, 73 женщины) заболевание было представлено локализованной формой, в 21 — диффузной. Возраст пациентов составлял от 4 до 76 лет (медиана - 30 лет) [3, 6, 10-17, 22, 25, 29-31, 40-59]. Представленные симптомы были непостоянными, но чаще включали выделение крови и/или слизи из прямой кишки. В табл. 1 представлены симптомы 90 пациентов с ГКК (остальные 54 пациента не предъявляли активных жалоб). Данное заболевание явилось случайной находкой. Сравнительная частота встречаемости симптомов ГКК приведена также в табл. 1.

Таблица 1. Сравнительная частота симптомов при глубоком кистоз-ном колите

Table 1. Frequency of various symptoms in colitis cystica profunda

Число пациентов (n = 90)

С Симптом Number of patients (n = 90)

Абс. %

Выделение крови из прямой кишки Rectal bleeding 61 68

Выделение слизи из прямой кишки Mucus discharge from the rectum 39 43

Диарея Diarrhea 24 27

Тенезмы Tenesmus 12 13

Абдоминальная боль, дискомфорт Abdominal pain, discomfort 11 12

Ректальная боль Rectal pain 8 9

Таким образом, у пациентов с ГКК чаще всего встречаются такие симптомы, как выделение крови и слизи из прямой кишки.

Диагностика и дифференциальная диагностика глубокого кистозного колита

Основными методами диагностики ГКК являются пальцевое ректальное исследование и эндоскопические методы визуализации. Окончательный диагноз ставится только на основании данных гистологического исследования материала при получении типичных гистологических признаков данного заболевания и отсутствии признаков озлокачествления.

Локализованные формы ГКК чаще всего выявляются при пальцевом ректальном исследовании.

Рис. 2. Эндоскопическое исследование прямой кишки, пораженной глубоким кистозным колитом: полипоидное образование в прямой кишке покрыто слизью

Fig. 2. Endoscopic examination of the rectum affected by colitis cystica profunda: a polypoid formation covered by mucus can be seen in the rectum

Пальпаторно киста представляет собой образование плотно-эластичной консистенции, с ровными четкими краями, подвижное, безболезненное.

Эндоскопическое обследование толстой кишки может выявлять полипоидные поражения, подслизи-стые кисты или изъязвления. Данные образования могут быть несколько приплюснутыми, на ножке, одиночными или множественными. Множественные полипы могут образовывать слитую массу диаметром до нескольких сантиметров. Как правило, поражения развиваются в пределах 10 см от ануса, однако были зарегистрированы и редкие случаи высоко проксимального поражения: в восходящей ободочной кишке [44].

A.A. Ayantunde и соавт. в описании клинического случая приводят результаты эндоскопического исследования прямой кишки, пораженной ГКК (рис. 2) [39].

Таблица 2. Эндоскопическая дифференциальная диагностика глубокого кистозного колита с другими заболеваниями кишечника Table 2. Endoscopic differential diagnosis of colitis cystica profunda with other bowel diseases

Ректальные новообразования Rectal tumors Инфекции

Воспалительные заболевания кишечника

Inflammatory bowel disease

Смешанные нозологии

Болезнь Крона, язвенный колит язвенный проктит Crohn's disease, ulcerative colitis, ulcerative proctitis

Аденокарцинома, аденоматоз-ный полип, меланома, аденоми-ома, лейомиосаркома, лейомио-ма, карциноид, лимфосаркома, меланосаркома, фиброма, ангиома, нейрофиброма, метастатические новообразования Adenocarcinoma, adenomatous polyp, melanoma, adenomyoma, leiomyosarcoma, leiomyoma, carcinoid, lymphosarcoma, melanosarcoma, fibroma, angioma, neurofibroma, metastatic cancer

Амебиаз, сифилис, герпетическая инфекция, шистосомоз, актиномикоз

Amoebiasis, syphilis, herpesvirus infection, schistosomiasis, actinomycosis

Эндометриоз, ишемический колит, лучевой колит, посттравматическая язва, подслизистая липома, воспалительный полип, поверхностный кистозный колит, лимфоидный полип Endometriosis, ischemic colitis, radiation colitis, post-traumatic ulcer, submucosal lipoma, inflammatory polyp, superficial cystic colitis, lymphoid polyp

Mixed

Таблица 3. Методы хирургического лечения пациентов с диагнозом глубокого кистозного колита Table 3. Methods of surgical treatment ofpatients diagnosed with colitis cystica profunda

Хирургическое лечение Число пациентов ЕВЗПйЭ

Локальная форма колита Диффузная форма колита Diffuse colitis

Локальное иссечение Local excision 43 -

Устранение пролапса Prolapse repair 13 -

Локальное иссечение и устранение пролапса Local excision and prolapse repair - 1

Устранение пролапса и наложение стомы Prolapse repair and stoma formation 2 -

Сигмостомия Sigmoidostomy 1 2*

Брюшно-промежностная экстирпация Abdominoperineal extirpation 6** 1**

Передняя низкая резекция прямой кишки Lower anterior rectal resection 4 -

Фульгурация Fulguration 1 -

Сегментарная колэктомия Segmental colectomy - 6

Субтотальная колэктомия Subtotal colectomy - 4

Тотальная проктоколэктомия Total proctocolectomy - 2

Послизистая резекция с наложением коло-анальногоанастамоза Layer-by-layer resection with formation of a coloanal anastomosis - 1

Сегментарная колэктомия Segmental colectomy - 1

*Одному из пациентов ошибочно был поставлен диагноз злокачественного новообразования. **Пациенты, которым ошибочно был поставлен диагноз злокачественного новообразования. *One of the patients was misdiagnosed with cancer. **Patients misdiagnosed with cancer.

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.

I

Однако эндоскопическая диагностика не всегда информативна, так как локальные формы ГКК часто невозможно визуализировать. В таких случаях пальцевое ректальное исследование является единственным методом диагностики, позволяющим заподозрить данную патологию при первичном осмотре.

Лечение глубокого кистозного колита

По данным зарубежной научной литературы, первичным методом лечения может быть выбрана корти-костероидная терапия. В прошлом четких показаний к хирургическому лечению ГКК не было сформулировано, однако большинство авторов высказывались за обязательное хирургическое лечение. В настоящее время наиболее предпочтительным вариантом лечения является именно хирургический. В табл. 3

представлен обзор использованных методов хирургического лечения пациентов с диагнозом ГКК [60]. Примечательно, что части пациентов ошибочно был поставлен диагноз злокачественного новообразования. Это подтверждает тот факт, что ГКК является патологией, которая может имитировать злокачественные опухоли.

Нет однозначного мнения о методах лечении ГКК. Как уже было сказано ранее, наряду с хирургическим лечением пациентов с ГКК существует консервативное, в частности, таких больных успешно лечили с помощью клизм с кортикостероидами [60]. Однако при таких заболеваниях, как пролапс прямой кишки, а также при диффузных формах ГКК с большой площадью поражения толстой кишки необходимо применять хирургическую тактику.

Клинический случай

Пациентка М., 41 год, поступила в колопроктоло-гическое (онкологическое) отделение онкологического центра НУЗ «Центральная клиническая больница № 2 им. Н.А. Семашко» ОАО «РЖД» 18.10.2018 с направительным диагнозом опухоли прямой кишки. При поступлении предъявляла жалобы на выделение алой крови при акте дефакции, боль в заднем проходе, тенезмы, ощущение инородного тела в прямой кишке, примесь слизи в кале. Из анамнеза известно, что данные симптомы пациентка стала отмечать с июля 2018 г. Онкологический анамнез не отягощен.

Per rectum: кожа перианальной области не изменена, тонус сфинктера сохранен. При пальцевом исследовании на 6 см от края ануса по задней стенке прямой кишки определяется подвижное образование округлой формы, с ровными четкими краями, плотной консистенции, размерами 2,0 х 2,5 см. Другой патологии на высоте пальца не обнаружено. Кал на перчатке обычного цвета.

По данным ректосигмоскопии органической патологии прямой и сигмовидной кишки не выявлено.

С целью морфологической верификации и определения дальнейшей тактики лечения, а также при учете невозможности визуализации опухолевого образования эндоскопическими методами диагностики и сомнительных признаков злокачественного генеза образования было решено выполнить тотальную биопсию образования.

23.10.2018 выполнена трансанальная тотальная биопсия опухоли прямой кишки в пределах здоровых тканей.

Гистологическое заключение: макроскопически в резецированном фрагменте прямой кишки в толще ее стенки выявлено округлое образование сероватого цвета, плотно-эластичной консистенции, диаметром 0,8 см,

Рис. 4. Гистологическое исследование резецированного образования прямой кишки, пораженной глубоким кистозным колитом: а — очаги атрофии поверхностного эпителия и желез (крипт); б — кистозно-расши-ренная железа в подслизистом слое, заполненная слизью. Эпителиальная выстилка отсутствует. Окраска гематоксилином и эозином, х20 fig. 4. Histological section of the resected tumor of the rectum affected by colitis cystica profunda: a —foci of atrophic superficial epithelium and glands (crypts); б — cystic expanded glandfilled with mucus in the submucosal layer. No epithelial lining. Hematoxylin and eosin staining, x 20

Рис. 3. Гистологическое исследование резецированного образования прямой кишки, пораженной глубоким кистозным колитом: стрелкой указана киста без эпителиальной выстилки, заполненная слизью. Окраска гематоксилином и эозином, x 5

fig. 3. Histological section of the resected tumor of the rectum affected by colitis cystica profunda: arrow indicates a cyst without epithelial lining filled with mucus. Hematoxylin and eosin staining, x 5

Рис. 5. Гистологическое исследование резецированного образования прямой кишки, пораженной глубоким кистозным колитом. Окраска гематоксилином и эозином, x 40

fig. 5. Histological section of the resected tumor of the rectum affected by colitis cystica profunda. Hematoxylin and eosin staining, x 40

с нечеткими границами. Слизистая оболочка над образованием не повреждена.

Микроскопически образование представлено скоплением в подслизистом слое прямой кишки кишечных желез, напоминающих группы крипт, с доброкачественной эпителиальной выстилкой и отсутствием бокаловидных клеток. Часть желез кистозно расширены, заполнены слизью (рис. 3—5). Микроскопически площадь поражения была шире — диаметром 1,2 см. Были выполнены серийные срезы всего участка стенки кишки, где выявлялись ки-стозно-расширенные железы в подэпителиальном слое,

с целью исключения злокачественного опухолевого процесса (в частности, аденокарциномы). Во всех срезах в ки-стозно-расширенных железах эпителиальная выстилка отсутствовала практически на всем протяжении. Сохраненные немногочисленные эпителиальные клетки в кистах носили доброкачественный характер.

Над скоплением желез в подслизистом слое, а также в прилегающих участках прямой кишки выявлялись очаги атрофии поверхностного эпителия с очагами формирования воспалительных микрополипов, а также уменьшение количества желез (крипт). Имело место значительное углубление отдельных крипт в подслизистый слой толстой кишки. Количество бокаловидных клеток также было значительно уменьшено. В строме во всех слоях стенки кишки выявлялись отек, полнокровие, очаги фиброза, в слизистой оболочке — умеренная лимфоцитарная диффузная инфильтрация. В подслизистой основе и мышечном слое также отмечались единичные очаговые лимфоцитарные инфильтраты небольших размеров.

Таким образом, на основании макро- и микроскопической картины установлен диагноз ГККна фоне умеренного хронического воспаления прямой кишки с очагами атрофии поверхностного эпителия и железистых крипт.

Послеоперационный период протекал без осложнений.

Спустя 6 нед после операции пациентка амбулатор-но обследована. При осмотре жалоб не предъявляла. Отмеченные ранее жалобы также не предъявляет.

По данным ректороманоскопии на задней стенке прямой кишки органической патологии не выявлено.

Per rectum: кожа перианальной области не изменена, тонус сфинктера сохранен. При пальцевом исследовании патологии на высоте пальца не обнаружено. Кал на перчатке обычного цвета.

Выводы

Глубокий кистозный колит — редкое доброкачественное заболевание, характеризующееся воспалением слизистой оболочки толстой кишки с образованием подслизистых кист. В клинической практике наиболее сложно и важно отличить данную патологию от злокачественного поражения толстой и прямой кишки. Ошибки в диагностике ГКК приводят к неоправданным обширным и травмирующим оперативным вмешательствам. В настоящее время существует возможность лечить данное заболевание как консервативно, так и хирургически.

Несмотря на скудность жалоб у нашей пациентки и клиническую картину, схожую с онкопатологией прямой кишки, соблюдая правила онкологической настороженности, было решено дообследовать пациентку.

Мы призываем не забывать об онкологической настороженности, но и не принимать сходу каждый сомнительный случай за онкологический процесс.

ЛИТЕР

1. Stark W. Specimen septem histories et dissections dysentericorum exhibens. Leiden: Leiden University, 1766.

2. Virchow R. Die krankhaften Geschwulste. Vol. 1. Berlin: Auguste Hirschwald, 1863. P. 243.

3. Goodall H.B., Sinclair I.S. Colitis cystica profunda. J Pathol 1957;73:33-42.

4. Denton J. The pathology of pellagra. Am J Trop Med 1925;5:173-210.

5. Hubmann F. Proctitis cystica profunda and radiation fibrosis in the rectum

of the female wistar rat after x-irradiation: a histopathological study. J Pathol 1982;138(3):193-204. DOI: 10.1002/ path.1711380302.

6. Stuart M. Proctitis cystica profunda: incidence, etiology, and treatment. Dis Colon Rectum 1984;27(3):153-6.

7. Madigan M.R., Morson B.C. Solitary ulcer of the rectum. Gut 1969;10(11): 871-81.

8. Boulay C., Failbrother J., Isaacson P.G. Mucosal prolapse syndrome - a unifying concept for solitary ulcer syndrome and related disorders. J Clin Pathol 1983;36(11):1264-68.

9. Muto T., Bussey H.J.R., Morson B.C. Pseudo-carcinomatous invasion of adenomatous polyps of the colon and rectum.

J Clin Pathol 1973;26(1):25-31.

Т у Р А / R E F E R

10. Talerman A. Enterogenous cysts

of the rectum (colitis cystica profunda). Br J Surg 1971;58(9):643-7.

11. Castleman B., McNeely B.U. Case records of the Massachusetts General Hospital: weekly clinicopathological exercises. N Engl J Med 1966;275:608-14.

12. Allen M.S.Jr. Hamartomatous inverted polyps of the rectum. Cancer 1966;19(2):257-65.

13. Wayte D.M., Helwig E.B. Colitis cystica profunda. Am J Clin Pathol 1967;48: 159-69.

14. Epstein S.E., Ascari W.Q., Ablow R.C. et al. Colitis cystica profunda. Am J Clin Pathol 1966;45:186-201.

15. Eschar J., Kohn R., Alkan W.J. Colitis cystica profunda: case report and review of literature. Isr J Med Sci 1972;8(12):1998-2003.

16. Krummel T.M., Bell S., Kodroff M.B. et al. Colitis cystica profunda: a pediatric case report. J Pediatr Surg 1983;18(3):314-5.

17. Young V.T., Miler C.F., Broady J.L., Beals D.F. Diagnostic features of colloid adenocarcinoma of anal ducts and colitis cystica profunda. South Air Med J 1972;65:1035-9.

18. Baillee E.E., Abell M.R. Enteritis cystica polyposa. Am J Clin Pathol 1970;54:643-9.

E N C E S

19. Kyriakos M., Condon S.C. Enteritis cys-tica profunda. Am J Clin Pathol 1978;69:77-85.

20. Anderson N.J., Rivera E.S., Flores D.J. Peutz-Jeghers syndrome with cervical adenocarcinoma and enteritis cystica profunda. West J Med 1984;141(2):242-4.

21. Magidson J.G., Lewin K.J. Diffuse colitis cystica profunda: report of a case.

Am J Surg Pathol 1981;5(4):393-9.

22. Nielsen O.S., Sondergaard J.O., Aru A. Colitis cystica profunda lokalisata. Acta Chir Scand 1984;150(2):191-2.

23. Aftalion B., Lipper S. Enteritis cystica profunda associated with Crohn's disease. Arch Pathol Lab Med 1984;108:532-3.

24. Qizilbash A.H., Meghji M., Castelli M. Pseudocarcinomatous invasion in adenomas of the colon and rectum. Dis Colon Rectum 1980;23(8):529-35.

25. Burr C.A., Handler B.J., Haddad J.R. Colitis cystica profunda concurrent with and differentiated from mucinous adeno-carcinoma: report of a case. Dis Colon Rectum 1970;13(6):460-9.

26. Franzin G., Novelli P. Gastritis cystica profunda. Histopathology 1981;5:535-47.

27. Buckwalter J.A.Jr., Kent T.H. Ectopic submucosal glands in the colon. Arch Pathol 1972;93:562-4.

28. Qizilbash A.H. Gastritis cystica and carcinoma arising in old gasu-ojejunostomy stoma. Can Med Assoc J 1975;112: 1432-3.

29. Gardiner G.W., McAuliffe N., Murray D. Colitis cystica profunda occurring in a radiation-induced colonic stricture. Hum Pathol 1984;15:295-8.

30. Valiulis A.P., Gardinei G.W., Mahoney L.J. Adenocarcinoma and colitis cystica profunda in a radiation-induced colonic stricture. Dis Colon Rectum 1985;28:128-31.

31. Levine D.S. "Solitary" rectal ulcer syndrome: are "solitary" rectal ulcer syndrome and "localized" colitis cystica profunda analogous syndromes caused by rectal prolapse? Gastroenterology 1987;92:243-53.

32. Rutter K.R.P., Riddell R.H. The solitary ulcer of the rectum. Clin Gastroenterol 1975;4:505-30.

33. Sternlieb F. Brock-Suckow polyposis

of the colon (obliterative arteriolarsclerosis of the colon?). Gastroenterol 1964;46:193-6.

34. Brynjolfsson G., Haley H.B. Experimental enteritis eystica in rats. Am J Clin Pathol 1967;47:69-73.

35. Brynjolfsson G., Lombard L.S. Colitis cystica in mice. Cancer 1969;23:225-9.

36. Scotti T.M. Colitis cystica profunda in rhesus monkeys. Lab Anita Sci 1975;25:55-61.

37. Stout C., Snyder R.L. Ulcerative colitislike lesion in siamang gibbons. Gastroen-terol 1969;57:256-61.

38. Levine D.S., Surawicz M., Ajer T.N., Rubin C.E. A saffron collagen stain facilitates the diagnosis of solitary ulcer-colitis cys-tica profunda syndrome in the usual shal-

low rectal biopsy. Gastroenterology 1985;88:1473.

39. Ayantunde A.A., Strauss C., Sivakkolun-thu M., Malhotra A. Colitis cystica profunda of the rectum: an unexpected operative finding. World J Clin Cases 2016;4(7):177-80. DOI: 10.12998/wjcc. v4.i7.177.

40. Herman A.H., Nabseth D.C. Colitis cys-tica profunda: localized, segmental, and diffuse. Arch Surg 1973;106:337-41.

41. Baratz M., Werbin N., Wiznitzer T., Rozen P. Irradiation-induced colonic stricture and colitis cystica profunda: report of a case. Dis Colon Rectum 1978;21:75-9.

42. Barcia P.J., Washburn M.E. Colitis eystica profunda: an unusual surgical problem. Am Surg 1979;45:61-6.

43. Barner J.L. Colitis cystica profunda. Radiology 1967;89:435-7.

44. Bentley E., Chandrasoma P., Cohen H. et al. Colitis cystica profunda: presenting with complete intestinal obstruction and recurrence. Gastroenterology 1985;89:1157-61.

45. Black H.C., Gardner W.A., Weidner M.G. Localized colitis cystica profunda,

a benign lesion simulating malignancy. Am Surg 1972;38:237-9.

46. Carstens P.H., Gonzalez R. Colitis cystica profunda. Acta Path Microbiol Scand 1969;75:273-81.

47. Friedman E., Tueller E.E. Colitis cystica profunda: colonoscopic and pathological findings. Gastrointest Endosc 1975;22:40-1.

48. Grant K.B., Roller G.J. Colitis cystica profunda: a lesion of increasing significance to radiologists and pathologists. Radiology 1967;89:110-11.

49. Green G.I., Ramos R., Bannayan G.A., McFee A.S. Colitis cystica profunda. Am J Surg 1974;127:749-52.

50. Guy P.J., Hall M. Colitis cystica profunda of the rectum treated by mucosal sleeve resection and colo-anal pulhhrough. Br J Surg 1988;75:289.

51. Howard R.J., Mannax S.J., Eusebio E.B. et al. Colitis cystica profunda. Surgery 1971;69:306-8.

52. Husa A., Santavirta S., Makinen J. Colitis cystica profunda: report of a case. Ann Clair Gynaecol 1978;67:25-6.

53. Johnson R.L., Antonius J.I. Colitis cystica profunda. Am Surg 1979;45:743-7.

54. Martin J.K., Culp C.E., Wetland L.H. Colitis cystica profunda. Dis Colon Rectum 1980;23:488-91.

55. Mulder H., te Velde J. Colitis cystica profunda: pseudo-tumours in the rectum. Radiol Clin Biol 1974;43(6):529-39.

56. Rosengren J.-E., Hildell J., Lindstrom C.G., Leandoer L. Localized colitis cystica profunda. Gastrointest Radiol 1982;7(1):79-83. DOI: 10.1007/BF01887614.

57. Schein M., Veller M., Decker G.A. Colitis cystica profunda simulating rectal carcinoma: a case report. S Air Med J 1987;72(4):289-90.

58. Walker J.P., Wiener I., Rowe E.B. Colitis cystica profunda: diagnosis and management. South Air Med J 1986;79(9):1167-70.

iНе можете найти то, что вам нужно? Попробуйте сервис подбора литературы.

59. Yashiro K., Murakami Y., Iizuka B. et al. Localized colitis cystica profunda of the sigmoid colon. Endoscopy 1985;17(5):198-9.

DOI: 10.1055/s-2007-1018500.

60. Guest C.B., Reznick R.K. Colitis cystica profunda; review of the literature. Dis Colon Rectum 1989;32(11):983-8.

Благодарность. Авторы считают своим долгом сердечно поблагодарить Карел А.И. и Шубину М.К. за помощь, оказанную при работе с текстом статьи.

Acknowledgment. The authors consider it their duty to sincerely thank Karel A.I. and Shubina M.K. for the help provided while working with the text of article.

ORCID авторов/ORCID of authors

К.П. Сивоконев/K.P. Sivokonev: https://orcid.org/0000-0003-0545-1647

Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов. Conflict of interest. The authors declare no conflict of interest.

Авторские права. Рисунки 1 и 2 публикуются с любезного разрешения их авторов. Copyright. Figures 1 and 2 are published with the kind permission of its authors.

Информированное согласие. Пациентка подписала информированное согласие на публикацию своих данных. Informed consent. The patient gave written informed consent to the publication of his data.

Статья поступила: 04.03.2019. Принята к публикации: 11.04.2019. Article received: 04.03.2019. Accepted for publication: 11.04.2019.

i Надоели баннеры? Вы всегда можете отключить рекламу.